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緒 言
脳動脈瘤破裂によるくも膜下出血に対し，発症早期 に再出血予防のための開頭クリッピング術や脳動脈瘤 コイル塞栓術を行うことは，議論の余地のないところ である．しかし，発症から数日が経過し，すでに脳血 管攣縮がある状態で再破裂し脳内血腫を合併した場合 には，臨床症状や画像所見からそのタイミング・手術 方法などを個々に検討する必要がある．脳血管攣縮を 伴う破裂左中大脳動脈脳動脈瘤の再破裂による血腫形 成あるいは拡大に対し，亜急性期にコイル塞栓術を行 い，良好な経過をたどった 1 例を報告する． ￥症例提示
患者：35 歳女性 主訴：言語障害 既往歴：未治療の高血圧，高度肥満 投薬歴：常用薬なし 現病歴：全身倦怠感，食欲不振を自覚，その 5 日後に 会話がうまくできなくなったため，当院を受診した． 来院時血圧 191/122 mmHg，脈拍数 71/min，意識レベ ル JCS（2），GCS（4，4，6），指示動作はおおむね可能 だが，中等度の混合性失語，顔面を含む右半身の温痛 覚脱失を認めた．明らかな運動麻痺は認めず，NIHSS 7 点だった．頭部 CT で左側頭葉脳内血腫（推定量 30 mL 弱）を伴うくも膜下出血（Hunt&Kosnik grade III， WFNS grade III，Fisher group 3）の診断がつき（Fig. 1A， B），入院となった．入 院 後 経 過：CTA で は 左 中 大 脳 動 脈 M1-anterior temporal artery 分岐部に長径 5 mm 強の bleb を伴う脳 要 旨 【目的】脳血管攣縮を伴う破裂左中大脳動脈脳動脈瘤の再破裂・血腫形成に対し，コイル塞栓術・血 管形成術を施行した 1 例を報告する．【症例】35 歳女性，全身倦怠感を自覚，5 日後に言語障害 が出現し当院受診，CT で左側頭葉脳内血腫を伴うくも膜下出血を，CTA で左中大脳動脈脳動脈 瘤，脳血管攣縮を認めた．CT-perfusion で脳血流量低下なく，再破裂による血腫形成と判断，緊 急でコイル塞栓術を施行した．また，脳血管攣縮悪化を懸念し，血管形成術を追加した．神経症状 は軽快，脳血管攣縮治療後にリハビリ転院した．【結論】脳血管攣縮を伴う破裂脳動脈瘤の再破裂・ 血腫形成に対するコイル塞栓術は，積極的な脳血管攣縮治療を可能にする．
Keywords subarachnoid hemorrhage, middle cerebral artery aneurysm, intracranial hematoma, cerebral vasospasm, coil embolization
脳内血腫・脳血管攣縮を伴う
破裂左中大脳動脈脳動脈瘤の1 例
溝上康治 宇津木聡 小佐野靖己 遠藤昌孝 湘南藤沢徳洲会病院 脳神経外科症例報告
連絡先：溝上康治 湘南藤沢徳洲会病院 脳神経外科（〒 251-0041 神奈川県藤沢市辻堂神台 1-5-1） E-mail: [email protected] Tel: 0466-35-1177 2021 年 2 月 17 日受付 2021 年 4 月 22 日採択 本論文は，クリエイティブ・コモンズ CC-BY-NC-ND（表示–営利利用不可–改変禁止）の条件下で利用できる．©2021 日本脳神経血管内治療学会Mizokami K, et al. 動脈瘤を，また，左中大脳動脈を中心にびまん性脳血 管攣縮を認めた（Fig. 1C）．CT-perfusion（CTP）では， 左側頭葉脳内血腫部位を除き，明らかな左右差は認め なかった（Fig. 1D∼G）．臨床経過，画像所見から，無 症候性脳血管攣縮を伴う再破裂による血腫形成あるい は拡大が考えられた．無症候性ながらも脳血管攣縮を 来しており，直達手術は虚血合併症のリスクが高いと 判断，第 2 病日に局所麻酔下で脳動脈瘤コイル塞栓術 を施行した．また，脳血管攣縮の悪化に伴う脳梗塞を 懸念して血管形成術を追加した． 血管内治療 局 所 麻 酔 下 で 右 大 動 脈 に ASAHI FUBUKI
Neurovascular Guide Catheter Dilator Kit 5Fr 90cm（朝日 インテック，愛知）を挿入，ヘパリン 3,000 単位を静
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Fig. 1 入院時頭部単純 CT・CTA および CT 灌流画像 （A，B）頭部単純 CT．左側頭葉脳内血腫を伴うくも膜下出血を認める．脳内血腫は density が異なる部 分があり，また周囲脳浮腫を伴っている．（C）CTA．左中大脳動脈 M1-anterior temporal artery 分岐部に bleb を伴う径 5 mm 強の囊状動脈瘤を認め
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る．また，左中大脳動脈を中心に脳血管攣縮を認める． （D）CT 脳灌流画像，cerebral blood Flow（CBF）．（E）Cerebral blood volume（CBV）． （F）Mean transit time（MTT）．
注して activated clotting time（ACT）を基礎値の 2 倍前 後となるようコントロールし，術中に抗血小板剤投与 は行わなかった．FUBUKI 5Fr を左内頚動脈 cervical portion 遠位部に誘導・留置後，3D-rotation angiography を行い，左中大脳動脈 M1-anterior temporal artery 分岐 部に bleb を伴う neck 径 2.3 mm，長径 4.5 mm，短径 4.3 mm，奥行き 7.8 mm の脳動脈瘤を確認した（Fig. 2A ∼C）． 先 端 を J 型 に steam shape し た NEURODEO10 157 cm straight（メディコスヒラタ，大阪）を M1-M2 junction から引き戻しながら瘤内に留置した後，でき るだけ bleb に入らないよう Axium PRIME Frame 3.5 mm × 6 cm（Medtronic, Minneapolis, MN, USA） で framing, GALAXY G3 MINI（CERENOVUS, Johnson & Johnson, New Brunswick, NJ, USA）および SMART COIL WAVE ExtraSoft（メディコスヒラタ）で filling & finishing を行 い，volume embolization ratio（VER）35.5％で塞栓術を
終えた（Fig. 2D）．次いで，M1 狭窄に対して UNRYU xp 1.5 mm × 10 mm（カネカメディックス，大阪）で血 管形成術を行った（Fig. 2E，F）．手技を通して新たな 神経症状の出現はなかった． 術後経過 術翌日（第 3 病日）の頭部 MRI で，左中大脳動脈領 域に微小塞栓が散在しているほか，左尾状核頭部・被 殻部に梗塞巣あるも，広範囲脳梗塞なく，また，再出 血や左側頭葉脳内血腫の増大も認めなかった（Fig. 3A ∼D）．MRA では，左中大脳動脈を中心にびまん性脳 血管攣縮は残存しているものの，脳動脈瘤は描出され なくなっていた（Fig. 3E）．同日より，アスピリン・シ ロスタゾールによる抗血小板剤 2 剤併用療法ならびに 塩酸ファスジル点滴静注を開始し，脳血管攣縮治療を 行った．術後，神経症状の増悪なく経過，画像上，血 腫拡大や脳室拡大，新規梗塞巣を認めず（Fig. 4A∼
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Fig. 2 脳血管撮影検査（左内頚動脈撮影） （A）正面像，（B）側面像（C）Neck view．左中大脳動脈 M1-anterior tempral artery 分岐部に neck 径 2.3 mm，長径 4.5 mm，短径 4.3 mm，奥行き 7.8 mm の脳動脈瘤を認める．左中大脳動脈を中心に脳血管攣縮も認める．
（D）コイル塞栓術後．bleb も含め脳動脈瘤は描出されなくなっている． （E）Percutaneous transluminal angioplasty（PTA）術中所見．
Mizokami K, et al. D），脳血管攣縮は徐々に軽快していった（Fig. 4E）． 右半身感覚障害は軽快し，運動麻痺なく歩行可能だっ たが，体力・筋力低下が著しく，また，軽度換語困難 も残存し，急性期治療終了後すぐの自宅退院は不可能 と判断，第 29 病日に mRS 3 で回復期リハビリテー ション病院へ転院した． ￥
考 察
一般的に，脳動脈瘤破裂によるくも膜下出血は，突 然の激しい頭痛や意識障害で発症することが多く，発 症 時 に 頭 痛 の 訴 え が な い も の は 8∼10％にすぎな い1,2）．Ogasawara ら に よ る と，368 例 中 14 例（3.8％） が発症時に頭痛の訴えなく，主な症状は，嘔気・嘔 吐，めまい，頚部痛・背部痛というものだった3）．自 験例では，初発症状が全身倦怠感・食欲不振であり， それが来院・診断の遅れにつながり，脳血管攣縮期に 再破裂による血腫形成あるいは拡大を来し，新たな神 経症状を呈したものと考えられた．来院時の頭部 CT では，左側頭葉脳内血腫周囲に浮腫性変化を認めてお り，発症時すでに血腫を伴っていた可能性が高いが， 血腫の一部は density が異なり，また，術後の頭部 MRI でも部分的に時期が異なる所見を認めており，少 なくとも来院までの間に再破裂を来した可能性が示唆 された．CTA で左中大脳動脈を中心にびまん性脳血 管攣縮を認め，症候性脳血管攣縮も疑われたが，CTP で左中大脳動脈領域の脳血流量低下はなく，無症候性 と判断した． 脳内血腫を伴う脳動脈瘤破裂によるくも膜下出血 は，全体の 12∼34％に及び4），くも膜下出血単独と比 較して予後不良といわれている5）．また，再出血率も 15.9％と，くも膜下出血単独（6.3％）より有意に高く， 脳血管攣縮も起きやすいとされている5）．American Stroke Association のくも膜下出血治療ガイドライン 2012 年では，50 mL を超える脳内血腫を伴う破裂中B
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Fig. 3 頭部 MRI・MRA（術翌日） （A，B）DWI．左尾状核頭部，被殻および左前頭頭頂葉皮質に梗塞巣を認める． （C，D）FLAIR．血腫増大はない． （E）MRA．脳動脈瘤は描出されていない．左中大脳動脈の描出が全体的に不良である． DWI: diffusion weighted image大脳動脈脳動脈瘤では 3.5 時間以内の血腫除去とク リッピング術が推奨されているが（Class 2（b），Level C）6），死亡率は 21∼85％といまだに高く，予後良好例 は 13∼48％と低いのが現状である7）．その理由とし て，脳内血腫を伴うくも膜下出血に重症例が多いとい うことだけでなく，術中の再破裂が 12.5％に生じた り，血腫に伴う脳損傷や脳腫脹のみならず，クリッピ ングの困難さから二次的脳損傷を来す可能性などが考 えられている8）．予後不良因子としては，瞳孔散大， WFNS grade IV・V，60 歳以上，出血量の多いくも膜 下出血，シルビウス裂内血腫が4,5,9–11），予後良好因子 としては，6 時間以内の血腫除去，再破裂がないこと が 挙げられ5,9），やはり可及的速やかな止血，mass reduction が重要といえる．自験例では，血腫量が 30 mL 弱と中等量で，臨床症状から mass reduction が必 要な状態ではなく，また，無症候性ながらも脳血管攣 縮を伴っていること，再破裂を来していることから， 亜急性期でのコイル塞栓術を選択した． 近年，デバイスの進歩や技術向上により，コイル塞 栓術を先行させ，それに引き続いて血腫除去を行うこ とで，直達手術と変わらない成績が得られるという報 告が散見される．Salaud らによると，臨床症状が増悪 している，画像上すでに脳ヘルニアを来している，コ イル塞栓術に不適，頭蓋内圧コントロールが困難と いった症例を除く WFNS grade IV・V の脳内血腫を伴 うくも膜下出血において，血腫除去に先行してクリッ ピング術を行った場合の予後良好例は，4∼57％，コ イル塞栓術の場合は 28.5∼60％だった一方で，WFNS grade I∼III においては後者のほうが成績が良かった と報告している12）．Maruyama らは，前頭葉に限局し た血腫で脳ヘルニアを伴わない血腫量であれば血腫除 去を行わず，コイル塞栓術のみ行い，必要に応じて脳 室ドレナージ術を追加することで良好な成績が得られ る可能性を示唆している8）．脳ヘルニアを伴わなけれ
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Fig. 4 頭部 MRI・MRA（術後 14 日目） （A，B）DWI．新規脳梗塞は認めない． （C，D）FLAIR．血腫拡大や脳室拡大は認めない．血腫周囲脳浮腫は残存している． （E）MRA．脳動脈瘤は描出されない．左中大脳動脈の描出は良好となっている．Mizokami K, et al. ば，血腫の局在部位によらず同じことがいえるのでは ないかと考える． 脳血管攣縮期の手術は，脳血管攣縮の頻度を増加さ せ，クリッピング術の場合には，術中の脳実質の圧迫 により脳循環が阻害されやすく，予後を悪化させると いわれており1,13–15），そのタイミングに苦慮する．た だ，近年では脳血管攣縮期の手術は再出血を予防で き，かつ術後から昇圧療法や塩酸ファスジル投与など 積極的な脳血管攣縮治療を行えることから，その予後 は必ずしも悪くないとの報告が散見される．Nimura らによると，術後の放射線学的脳血管攣縮の出現率 は，発症 3 日以内に急性期手術を行った群との比較で 有意差なく（亜急性期手術群 23.1％，急性期手術群 19.6％），また，症候性脳血管攣縮の出現率にも有意 差がなかった（亜急性期手術群 7.7％，急性期手術群 7.5％）と報告している16）．McLaughlin らによると，放 射線学的脳血管攣縮があっても，無症候性であれば亜 急性期手術の予後は良好だったと報告している17）．た だ，術後に症候性脳血管攣縮を来した症例の 66.7％ が，術前すでに症候性脳血管攣縮だったとも報告して おり，脳血管攣縮期ですでに症候性脳血管攣縮を来し ているものについては，手術のタイミングや手術方法 を慎重に検討する必要があると考える． 自験例では，無症候性ながら脳血管攣縮を認め，か つ再破裂による血腫形成あるいは拡大を来したことか ら，早急な手術治療が望ましいと判断した．クリッピ ング術では，術後に脳血管攣縮の頻度を増加させ，予 後を悪化させる可能性が高いこと，脳内血腫による mass effect が強くないことからコイル塞栓術を選択 し，simple technique で complete obliteration が 得 ら れ た．脳血管攣縮を合併した症例にコイル塞栓術を行う 場合には，術中の虚血合併症に特に注意を払う必要が ある．1 本の micro catheter が挿入されるだけで血流低 下を来す可能性があり，simple technique で complete obliteration が 困 難 と 判 断 し た 場 合 に は， 意 図 的 に rupture point を抑えるような neck remnant や dome filling で手技を終え，脳血管攣縮期を脱してから二期的に追 加塞栓術，あるいはクリッピング術を計画するという 選択肢もあるだろう．今回，新たな神経症状の出現は なかったものの，頭部 MRI では微小塞栓以外に左尾 状核頭部・被殻に新規梗塞巣を認め，micro catheter 留 置に伴う穿通枝障害の可能性も考えられた．脳血管攣 縮を伴う場合には，術前に CTP による脳血流量の評 価だけでなく，可能な限り MRI による虚血病変の有 無を確認することも，術前状態を把握する上で必要 だったといえる．脳血管攣縮に対する血管内治療とし て，塩酸ファスジル・塩酸パパベリンなどの薬剤局所 動注，balloon による血管形成術があるが，コイル塞 栓術直後で瘤内血栓形成が十分でない可能性を考え， 後者を選択した．CTP で脳血流量が低下していない 脳血管攣縮に対し，血管形成術を行うかどうかは議論 の余地があるところである．今回，われわれは，すで に脳血管攣縮を来していること，再破裂し脳内血腫を 伴っていることから，さらなる脳血管攣縮による神経 症状悪化の可能性が高いと判断し，main trunk である M1 の血管形成術を行った．術後の MRA で脳血管攣 縮が残存していたが，神経症状の悪化を認めなかった ため，追加の血管形成術や薬剤局所動注は行わなかっ た．再々破裂予防手術を行ったことで，術後に積極的 な脳血管攣縮治療が可能となり，予後改善につながっ たと考える． ￥
結 論
脳血管攣縮を伴う破裂脳動脈瘤の再破裂・血腫形成 に対して，コイル塞栓術を行った．その後，積極的な 脳血管攣縮治療を行い，良好な経過が得られた．再々 破裂を予防することによって，積極的な脳血管攣縮治 療を行うことができ，予後改善につながった 1 例であ り，脳血管攣縮を伴う再破裂例に対するコイル塞栓術 は，有用な治療法といえる． ￥利益相反の開示
筆頭著者および共著者全員に利益相反はない． References1） Kassell NF, Torner JC, Haley EC, et al. The International Cooperative Study on the Timing of Aneurysm Surgery. Part 1: Overall management results. J Neurosurg 1990; 73: 18–36. 2） Naganuma M, Fujioka S, Inatomi Y, et al. Clinical
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A Case of Ruptured Left Middle Cerebral Artery Aneurysm with
Intracranial Hemorrhage and Vasospasm
Koji MIZOKAMI, Satoshi UTSUKI, Seiki OSANO, and Masataka ENDO
Department of Neurosurgery, Shonan Fujisawa Tokushukai Hospital, Fujisawa, Kanagawa, Japan
Objective: We present a case report where we performed coil embolization and angioplasty for rerupture and hematoma formation of ruptured left middle cerebral artery (MCA) aneurysm with cerebral vasospasm.
Case Presentation: A 35-year-old woman felt exhaustion. After 5 days, she had verbal disorder and came to the hospital. Brain CT showed subarachnoid hemorrhage with intracranial hematoma of left temporal lobe. CTA showed left MCA aneurysm and cerebral vasospasm, but cerebral blood flow (CBF) was normal except for the area of intracranial hematoma on CT perfusion. We diagnosed rerupture and hematoma formation and performed coil embolization immediately. We also performed angioplasty because of being apprehensive that cerebral vasospasm would worsen. Her neurological symptoms were getting better, and she was transferred to a rehabilitation hospital after treatment of cerebral vasospasm.
Conclusion: Coil embolization can be an aggressive treatment for rerupture and hematoma formation of ruptured cerebral aneurysm with cerebral vasospasm.
Keywords subarachnoid hemorrhage, middle cerebral artery aneurysm, intracranial hematoma, cerebral vasospasm, coil embolization
