Dynamic study
にて特徴的な造影所見を呈した出血性肝囊胞の 3 例
酒井 宏司
1)小林 聡
1)清水 明
1)横山 隆秀
1)本山 博章
1)古澤 徳彦
1)野竹 剛
1)山田 哲
2)小林実喜子
3)宮川 眞一
1) 1) 信州大学医学部第一外科 2) 信州大学医学部放射線科 3) 信州大学医学部附属病院臨床検査部 造影効果のある壁在結節を有する肝囊胞は，粘液性囊胞性腫瘍との鑑別が困難とされている．今回，我々 は dynamic study で壁在結節が特徴的な造影パターンを呈した出血性肝囊胞の 3 切除例を経験した．いずれ も，MRI T1 強調像高信号の囊胞内容，T2 star 強調像での壁在結節内部の著明な低信号域，壁在結節の超 音波，MRI 所見と CT 所見との乖離を認め，出血性肝囊胞を示唆する所見であったが，壁在結節内部に dynamic study早期相での点状濃染と後期相における造影範囲の遅延性拡大を認めた．粘液性囊胞性腫瘍の 可能性を否定できず手術を施行したが，病理組織学的検査では 3 例とも壁在結節は凝血塊成分と新生血管 の増生を伴う肉芽組織で構成されていた．Dynamic study における所見は，肉芽組織内の新生血管から周囲 間質への造影剤移行を反映したものと考えられ，本疾患に特徴的な所見である可能性が示唆された． キーワード：出血性肝囊胞，dynamic study，粘液性囊胞性腫瘍はじめに
造影効果を伴う壁在結節を有する肝囊胞は，粘液性囊胞性腫瘍（mucinous cystic neoplasm；以下，MCN と略記）との鑑別が困難と報告されている1)～8)．今回，我々は dynamic study において，壁在結節が特徴的 な造影パターンを呈した出血性肝囊胞の 3 切除例を経験したので，文献的考察を加えて報告する．
症
例
症例 1：65 歳，女性 主訴：特になし． 現病歴：1997 年頃より単純性肝囊胞の診断で経過観察されていた．2007 年，腹部 US で，肝囊胞内に壁 在結節を指摘され，精査加療目的に当科紹介となった． 入院時現症：身長 149 cm，体重 53 kg．腹部平坦，軟．血液生化学検査所見：貧血なく，肝機能正常．CEA 5.1 ng/ml（基準値 3.4 ng/ml 以下），CA19-9 5.1 U/ml （基準値 37.0 U/ml 以下）． 腹部 US 所見：肝 S4 から前区域にかけて，径 8 cm 大の内部均一な低エコーの囊胞性腫瘤を認めた．囊 胞背側壁に径 10 mm 大の結節を認めた（Fig. 1A）． 腹部 CT 所見：肝 S4 から前区域にかけて径 85 mm 大の分葉状の囊胞性腫瘤を認めた．囊胞背側壁には 〈2014 年 3 月 19 日受理〉別刷請求先：小林 聡 〒 390-8621 松本市旭 3-1-1 信州大学医学部第一外科 日本消化器外科学会雑誌．2014;47(9):499-507
症例報告
内容液より高濃度を呈する境界不明瞭な結節陰影を認めた．CT during hepatic arteriography（以下，CTHA と略記）において，結節内部では早期相で点状の造影効果（Fig. 1D）を認め，後期相で造影効果が経時的 に拡大する所見を認めた（Fig. 1E）．
腹部 MRI 所見：囊胞内部は T1 強調像（以下，T1WI と略記）で肝臓よりやや低信号（Fig. 1B），T2 強 調像（以下，T2WI と略記）で著明な高信号を呈し（Fig. 1C），血液もしくは蛋白成分を含んだ内容液と考 えられた．また，T1WI，T2WI，ともに低信号を呈する径 10 mm 大の壁在結節を認めた（Fig. 1B, C）．ガ ドリニウム（以下，Gd と略記）造影による dynamic study では，結節内部に微小な造影効果を認め，遅延 性に周囲に拡大する所見が認められた（Fig. 1F, G）． 治療経過：以上の画像検査所見は出血性肝囊胞を示唆する所見であったが，壁在結節の一部に造影効果 を認めたことから，肝 MCN の可能性を否定できず，経皮経肝門脈塞栓術後に肝右三区域切除術を施行し た．術後経過は良好で術後 15 日目に退院となった． 切除標本肉眼所見：血液成分を含んだ囊胞内容液と，凝血塊を伴う壁在結節を認めた（Fig. 1H）．凝血
Fig. 1 Images obtained in case 1. (A) The ultrasound (US) image shows the mural nodule in the cystic mass (arrow, arrowhead). (B, C) The cystic fluid has hyperintensity on T1-weighted magnetic resonance imaging (T1-WI) (B) and strong hyperintensity on T2 weighted magnetic resonance imaging (T2-WI) (C) (arrows, arrowheads). The mural nodule shows hypointensity in T1-WI (B, arrowhead) and T2-WI (C, arrowhead). (D–G) Dynamic CT during hepatic arteriography (CTHA) (D, E) and T1-WI (F, G) show focal enhancement during the early phase (D, F), coupled with progressive centrifugal enhancement during the delayed phase (E, G) in the mural nodules (arrows). Arrowhead indicates the foci of hemorrhage. The insets show the magnified images of the enhanced mural nodules (D–G). (F) Gross specimens of the resected cystic lesions containing mural nodules (arrow) and blood clots (arrowhead).
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塊を含む結節の最大径は 11 mm であった．
病理組織学的検査所見：囊胞内腔は胆管上皮類似の一層の立方上ないしは扁平な上皮で覆われており， 部分的に上皮が脱落して線維化を伴っていた．壁在結節は凝血塊成分と新生血管の増生を伴う肉芽組織か らなっており，結節内部にヘモジデリン沈着を認めた（Fig. 2D, Berlin blue stain）．悪性所見はなく，出血 性肝囊胞と診断された． 症例 2：69 歳，女性 主訴：心窩部痛 現病歴：心窩部痛を主訴に近医を受診し，壁在結節を伴う肝囊胞性病変を認め，精査加療目的に当院紹 介となった． 入院時現症：身長 154 cm，体重 71 kg．腹部平坦，軟．右季肋部に圧痛を認めた． 血液生化学検査所見：貧血なく，肝機能正常．CEA 2.2 ng/ml，CA19-9 0.6 U/ml．
腹部 US 所見：肝 S4 に径 10 cm 大の囊胞性腫瘤を認めた．囊胞内背側に 11 mm 大の壁在結節と隔壁様 構造を認めた（Fig. 3A）．
腹部 CT 所見：肝 S4 に径 10 cm 大の境界明瞭な囊胞性腫瘤を認めた．内部濃度は水濃度より軽度上昇し ており，囊胞壁の一部に径 8 mm の結節状の高濃度域を認めた．CTHA では壁在結節および隔壁様構造の 一部に早期相で点状の造影効果を示し（Fig. 3E），後期相で経時的に拡大する造影効果を示した（Fig. 3F）．
腹部 MRI 所見：囊胞内部は T1WI，T2WI とも高信号を呈し（Fig. 3B, C），血液または蛋白成分の内容 物が疑われた．囊胞内部背内側に径 12 mm の壁在結節とそこから連続する隔壁様構造を認め，さらにそれ に沿って付着する小結節を認めた（Fig. 3B, C）．T2 star 強調像では，小結節は低信号を呈し，ヘモジデリ ンの沈着が疑われた（Fig. 3D）．Gd 造影による dynamic study では，この小結節に造影効果は認めず，壁 在結節に連続する隔壁様構造に点状の造影効果を認め（Fig. 3G），遅延性に拡大する所見を認めた（Fig. 3H）． 治療経過：以上画像検査所見は出血性肝囊胞を示唆する所見であったが，壁在結節の一部に造影効果を 認めたことから，肝 MCN の可能性を否定できず，肝部分切除術（S4+S8 腹側区域切除術）を施行した． 術後経過はおおむね良好であったが，創部痛の遷延と本人の希望により入院期間はやや長期となり，術後 23日目に退院となった． 切除標本肉眼所見：囊胞内容液は血液成分を含んでおり，内腔面には不規則な梁形成を認めた．この一
Fig. 2 Histological findings for the mural nodules (A, D: Case 1, B, E: Case 2, C, F: Case 3, A–C: hematoxylin-eosin stain, D–F: Berlin blue stain). Histological examination revealed that the mural nodules consisted of fibrous tissue with vascularization (arrows). Note the hemosiderin deposition as blue particles in the mural nodules (D–F). No evidence of malignancy was seen in the mural nodules or cystic wall.
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部には凝血塊を伴う炎症性肉芽を認めた（Fig. 3I）．
病理組織学的検査所見：囊胞内腔面はほぼ炎症性肉芽で覆われており，所々異型の乏しい一層の立方上 皮で裏打ちされていた．壁在結節は凝血塊成分と新生血管の増生を伴う肉芽組織からなっており，結節内 部にヘモジデリン沈着を認めた（Fig. 2E, Berlin blue stain）．悪性所見はなく，出血性肝囊胞と診断された．
症例 3：69 歳，女性 主訴：特になし．
現病歴：2002 年頃より肝囊胞を指摘され経過観察となっていた．2012 年，肝囊胞に壁在結節を指摘され 当科紹介となった．
入院時現症：身長 150 cm，体重 54 kg．腹部は平坦，軟．
血液生化学検査所見：貧血なく，肝機能正常．CEA 2.3 ng/ml，CA19-9 15.1 U/l．
腹部 US 所見：肝右葉に径 15 cm 大の囊胞性病変を認めた．囊胞腹側壁に径 40 mm 大の壁在結節を認め た（Fig. 4A）．
腹部 CT 所見：肝右葉に径 17 cm 大の囊胞性病変を認め，囊胞内は水濃度よりやや高濃度であった．囊
Fig. 3 Images obtained in case 2. (A) US image shows the mural nodule in the cystic mass (arrow). (B, C) The cystic fluid has high intensity in T1-WI (B) and strong high intensity on T2-WI (C). The mural nodule shows hypointensity on T1-WI (B, arrow) and T2-WI (C, arrow). (D) T2 star-weighted sequences reveal extreme hypointense areas in the mural nodules (arrow). Arrowhead indicates the blood clots (B–D, G, H arrowhead). (E–H) Dynamic CTHA (E, F) and T1-WI (G, H) show focal enhancement during the early phase (E, G), coupled with progressive centrifugal enhancement during the delayed phase (F, H) in the mural nodules (arrows). The insets show the magnified images of the enhanced mural nodules (E–H). (G) Gross specimens of the resected cystic lesions containing mural nodules (arrow). Arrowheads indicate the blood clots.
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胞壁腹側に内腔へ隆起する径約 10 mm 大の境界不明瞭な結節性病変を認めた．造影 CT において，この結 節内部では早期相で点状の造影効果を示し（Fig. 4E），後期相で経時的に造影効果が周囲に拡大する像を 示した（Fig. 4F）．
腹部 MRI 所見：囊胞内部は T1WI および T2WI とも高信号を示した．囊胞腹側壁に，CT で描出された 結節よりも明らかに大きな径 45 mm 大の壁在結節が描出され，T1WI および T2WI で不均一な低信号を呈 した（Fig. 4B, C）．T2 star 強調像にて，結節内部に著明な低信号域を認め，ヘモジデリンの沈着が疑われ た（Fig. 4D）．Gd 造影による dynamic study では，結節の大部分には造影効果を認めなかったが，基部に おいて早期相で点状の造影効果を示し（Fig. 4G），遅延相で経時的に造影効果が周囲に拡大する像を示し た（Fig. 4H）． 治療経過：以上画像検査所見は出血性肝囊胞を示唆する所見であったが，壁在結節の一部に造影効果を 認めたことから，肝 MCN の可能性を否定できず，肝拡大右葉切除術を施行した．術後経過は良好で術後 14日目に退院となった． 切除標本肉眼所見：血液成分を含んだ囊胞内容液を認め，囊胞内腔の腹側壁には最大径 6 cm の分葉状発 育を示す隆起性結節を認めた（Fig. 4I）． 病理組織学的検査所見：囊胞壁は硝子化した線維性結合組織からなり，内腔側は被覆上皮を欠き，組織
Fig. 4 Images obtained in case 3. (A) US image shows the mural nodule in the cystic mass (arrowheads). (B, C) The cystic fluid has high intensity in T1-WI (B) and strong high intensity on T2-WI (C). The mural nodule shows hypointensity in T1-WI (B, arrowheads) and mosaic heterogeneous hyperintensity in T2-WI (C, arrowheads). (D) T2 star-weighted sequences reveal extreme hypointense areas in the mural nodules (arrow). (E–H) Dynamic CT (E, F) and dynamic T1-WI (G, H) show focal enhancement during the early phase (E, G, arrows), coupled with progressive centrifugal enhancement during the delayed phase (F, H, arrows) in the mural nodules (arrows). The insets show the magnified images of the enhanced mural nodules (E–H). Non-enhanced lesion is seen around the mural nodule (G, H, arrowheads). (I) Gross specimens of the resected cystic lesions containing mural nodules (arrowheads).
日本消化器外科学会雑誌．2014;47(9):499-507
球の集簇を伴う肉芽組織の形成を認めた．壁在結節は凝血塊成分と，新生血管の増生を伴う肉芽組織から なっており，結節内部にヘモジデリン沈着を認めた（Fig. 2F, Berlin blue stain）．悪性所見はなく，出血性 肝囊胞と診断された．
考
察
出血性肝囊胞の頻度は肝囊胞の 10%以下9)とされており，囊胞内圧の上昇に伴う壁の破綻が原因の一つ と考えられている10)．画像所見上，凝血塊や肉芽組織が壁在結節，囊胞壁肥厚像，あるいは隔壁様構造と して描出されることがあるため11)，MCN との鑑別が問題となる．特に，壁在結節に造影効果を認める場合 には，両疾患の鑑別は困難とされている1)～8)． 自験例では，いずれの症例も術前画像検査で，以下のような共通した画像検査所見を認めた． ①MRI T1WI における高信号の囊胞内容（Fig. 1B, 3B, 4B）MRI T1WIにおける高信号の囊胞内容は出血の既往を示唆する所見であると報告されている12)．実際，
自験例でも血液成分を含む囊胞内容液を認めた．一方，ムチンやメラニン，脂肪成分を含む場合でも T1WI で高信号として認められる13)ため，本所見が出血に特異的なものではないことに留意する必要がある．
②MRI T2 star WI における壁在結節内部の著明な低信号域（Fig. 3D, 4D）
自験例 2，3 において，T2 star WI で壁在結節内部に著明な低信号域を認め，病理組織学的に同部へのヘ モジデリン沈着が確認された（Fig. 2D～F）．T2 star WI は，超磁性体の一つであるヘモジデリンを著明な 低信号として描出するため，出血性病変の検出において最も鋭敏とされている14)．
③壁在結節の描出における US/MRI 所見と CT 所見の乖離
自験例において壁在結節の画像所見と病理組織学的検査所見と比較すると，自験例 1 では US で高エコー 域，MRI で低信号域として描出され，CT では描出されなかった部分が凝血塊（Fig. 1A～C, F～I，矢頭） であった．自験例 2 では MRI で描出され，CT で描出されなかった壁在結節先端に付着した結節様構造が 凝血塊であった（Fig. 3B～D, G～I，矢頭）．これは US においても描出されなかった（Fig. 3A）が，MRI 所見と摘出標本における凝血塊（Fig. 3I）とも形状が異なるため，凝血塊の形状に経時的な変化があった ことが考えられる．自験例 3 においては US で低エコー域，MRI 上造影されない T1WI で低信号，T2WI で 不均一な高信号域として描出され，その大部分は CT では全く確認できない壁在結節を認めた（Fig. 4A～ H）が，摘出標本でこの部分は凝血塊であることが確認された（Fig. 4I）．このような US，MRI 所見と CT 所見との乖離は，出血性肝囊胞に関する過去の論文でも報告されている所見11)15)～17)であり，一般に凝血塊 の描出能が US，MRI に比べ CT で低いことが原因とされる．大平ら11)は，本所見が胆管囊胞腺癌との鑑別 上，重要であると報告している． ④Dynamic study における壁在結節の造影所見 出血性肝囊胞の dynamic study 所見に関しては，これまで詳細な検討はなされていない（医学中央雑誌に おいて 1983 年から 2012 年まで「肝囊胞」，「囊胞内出血」で検索，会議録を除く）．自験例では 3 例とも， dynamic study早期相における壁在結節内の点状濃染と，後期相での造影範囲拡大を認めた（Fig. 1D～G, 3E～H, 4E～H）．これらは，病理組織学的検査所見との対比から，器質化した肉芽組織内に増生した新生 血管（早期相における点状濃染）から周囲間質への造影剤移行（後期相での造影範囲の拡大）を捉えた所 見と考えられた．造影範囲の遅延性拡大は，線維間質に富んだ細胞成分の少ない組織でも一般的に認めら れる所見である18)が，早期相での点状濃染と併せて，出血性肝囊胞に特徴的な所見である可能性が示唆さ れた（Fig. 5）． 前記①～③の共通所見により，出血や凝血塊があることが明らかにはなるが，自験例 3 例全てに認めら れるように，CT で描出される造影効果のある壁在結節が併存している場合，MCN を否定できない．④の dynamic study早期相における壁在結節内の点状濃染と，後期相での造影範囲拡大の所見が MCN でも認め 日本消化器外科学会雑誌．2014;47(9):499-507 出血性肝囊胞
られるかどうかが鑑別診断，および手術適応の決定のためには特に重要である．医学中央雑誌で 1983 年か ら 2012 年まで「肝」，「mucinous cystic neoplasm」，または「肝囊胞腺癌」，または「胆管囊胞腺癌」（会議 録を除く）で検索したところ，造影所見の経時的変化について確認できた報告は 7 例あり，造影早期から 腫瘍が濃染するとした報告が 6 例19)～24)，経時的に造影効果が増強し，遷延するとした報告が 1 例25)であっ た．これらの報告では“早期相における壁在結節内の点状濃染と，後期相での造影範囲拡大”の所見は認 められなかった．したがって，この所見が出血性肝囊胞に特徴的な所見である可能性が考えられる． 肝 MCN における dynamic study の報告が少ないことから，“壁在結節内の点状濃染と，後期相での造影 範囲拡大”の所見を根拠に悪性腫瘍を完全に否定することは現時点ではできない．しかしながら，近年の CT，MRI における空間分解能や高速撮影能力の向上に伴い，組織所見を反映した，結節内部の詳細な造影 パターンが比較的容易に検討可能となってきており，今後“早期相における壁在結節内の点状濃染と，後 期相での造影範囲拡大”の所見に注目して症例を積み重ね，この所見が真に鑑別に有用であるかどうかを 検討する価値はあると考えられる． 利益相反：なし
文献
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Fig. 5 Illustration of enhancement patterns of the mural nodule in the early phase (B) and the delayed phase (C). Note the focal enhancement during the early phase (B), coupled with progressive centrifugal enhancement during the delayed phase (C) in the mural nodules. (A) Noncontrast-enhanced CT imaging.
日本消化器外科学会雑誌．2014;47(9):499-507
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Three Cases of Hemorrhagic Hepatic Cyst with a Characteristic Contrast Pattern
Observed Using Dynamic CT and MRI
Hiroshi Sakai
1), Akira Kobayashi
1), Akira Shimizu
1), Takahide Yokoyama
1),
Hiroaki Motoyama
1), Norihiko Furusawa
1), Tsuyoshi Notake
1), Akira Yamada
2),
Mikiko Kobayashi
3)and Shinichi Miyagawa
1)1) First Department of Surgery, Shinshu University School of Medicine 2) Department of Radiology, Shinshu University School of Medicine 3) Department of Laboratory Medicine, Shinshu University Hospital
Differentiation of hemorrhagic hepatic cysts from mucinous cystic neoplasms (MCN) is often difficult on the basis of imaging studies, particularly when the mural nodule is abnormally enhanced after the intravenous injection of contrast medium. We report 3 cases of hemorrhagic hepatic cyst with a characteristic contrast pattern observed during preoperative dynamic CT and MRI studies. In all 3 cases, the following imaging findings suggested the presence of a hemorrhagic hepatic cyst: hyperintense cystic contents on T1-weighted MRI, extreme hypointense area in mural nodules on T2 star-weighted MRI, and a discordance in mural nodule characteristics between US or MRI and CT findings. However, dynamic studies demonstrated focal enhancement during the early phase coupled with progressive centrifugal enhancement during the delayed phase in the mural nodules. The enhancement of the mural nodule did not exclude the possibility of MCN; therefore, we performed a hepatectomy in all 3 cases. Histological examinations showed that the mural nodules were blood clots with organized granulation and vascularization. No malignant cells were observed in either the mural nodules or the cyst walls. The lesions were diagnosed as hemorrhagic hepatic cysts in all 3 cases. Based on these results, the presently described contrast patterns of the dynamic studies performed in these cases, that is, focal enhancement in the mural nodules during the early phase coupled with progressive centrifugal enhancement during the delayed phase, were suggested to be useful imaging features for the accurate diagnosis of hemorrhagic hepatic cysts.
Key Words: hemorrhagic hepatic cyst, dynamic study, mucinous cystic neoplasm
[Jpn J Gastroenterol Surg. 2014;47(9):499-507] Reprint requests: Akira Kobayashi First Department of Surgery, Shinshu University School of Medicine
3-1-1 Asahi, Matsumoto, 390-8621 JAPAN
Accepted: March 19, 2014
© 2014 The Japanese Society of Gastroenterological Surgery
日本消化器外科学会雑誌．2014;47(9):499-507
出血性肝囊胞
