Posted at the Institutional Resources for Unique Collection and Academic Archives at Tokyo Dental College, Available from http://ir.tdc.ac.jp/
Title
パミドロネートが奏功した瀰漫性硬化性下顎骨骨髄炎の
1例
Author(s)
角屋, 貴則; 金, 亨俊; 大平, 貴士; 吉田, 秀児; 齊藤,
シオン; 八木澤, 潤子; 野本, 俊太郎; 市川, 秀樹; 伊
藤, 亜希; 田中, 潤一
Journal
歯科学報, 112(2): 169-169
URL
http://hdl.handle.net/10130/2723
Right
目的：瀰漫性硬化性下顎骨骨髄炎は骨髄の硬化性変 化を特徴とし，時に急性転化しながら慢性経過をた どる難治性疾患で，最近では滑膜炎，痤瘡，膿疱 症，骨肥厚症，骨炎を特徴とする SAPHO 症候群 の１症状として扱われることもある。今回我々は， SAPHO 症候群を伴う本疾患患者に対し，パミドロ ネートを応用して良好な結果を得たので，その概要 を報告する。 症例：患者は６４歳の男性で，近歯科医院で右下３の 根管治療中に右側下顎部の腫脹および疼痛を自覚 し，某歯科大学口腔外科を受診。慢性化膿性骨髄炎 の診断の下，原因歯の抜歯とともに骨髄の掻爬を施 行され，抗菌薬の投与を受けた。しかし，腫脹と疼 痛を繰り返すため NSAIDs に次いでステロイドを 投与されていたが，その後の加療を依頼され都立大 塚病院口腔科紹介受診となった。初診時の顔貌所見 として，右側下顎部の腫脹および疼痛がみられ，画 像所見では CT で下顎骨の腫大や骨髄硬化像が，ま た Tc 骨シンチグラフィーでは右側下顎部と胸鎖関 節に異常集積を認めた。さらに，足底部に膿疱を認 めたためリウマチ膠原病科に対診したところ，SA-PHO 症候群と診断された。下顎骨骨髄炎に対し， 病態確定の目的で骨髄の生検と細菌培養および抜歯 術を施行し，最終診断として SAPHO 症候群に伴 う瀰漫性硬化性下顎骨骨髄炎と診断した。本疾患に 対し，当初は抗菌薬投与および徹底的な Decortica-tion を計画していたが，リウマチ膠原病科でステロ イドの減量中に激烈な疼痛と腫脹が再燃したためパ ミドロネートを使用したところ，疼痛は速やかに消 失した。 考察：瀰漫性硬化性下顎骨骨髄炎は線維骨の増加に よる硬化性変化を特徴とする疾患で，これまで様々 な治療が行われてきたものの難治性とされている。 し か し，２００１年 Soubrier ら が 本 疾 患 に パ ミ ド ロ ネートを使用し症状の緩解を認めたと報告して以 来，有効な治療法として注目されている。パミドロ ネートはビスホスフォネート製剤のひとつで，強い 骨吸収抑制作用により悪性腫瘍による高カルシウム 血症の治療薬として知られているが，破骨細胞のア ポトーシスを誘導することにより骨代謝を抑え線維 性の骨変化を抑制し，本疾患の症状が緩解すると考 えられている。しかし，パミドロネートの使用後３８ ヶ月で症状が再燃したとの報告もあるため，副作用 としての BRONJ を含め，長期間の経過観察が必要 であると考えられた。 目的：出血は本邦の麻酔関連偶発症例報告でも危機 的偶発症発生の最大の原因である。それらを回避 し，適切な管理を行なうためには連続的に循環動態 や貧血度を評価する必要がある。Masimo 社製 Rain-bowⓇ SET パルスオキ シ メ ー タ（Radical-7Ⓡ ）は， 現在リアルタイムに非侵襲的に貧血度（全ヘモグロ ビン値：SpHbⓇ ）をモニタリング可能な唯一の機器 である。今回，出血が予想される症例に対し，SpHb を参考にして術中の出血量を評価し迅速な輸血管理 が行えた１例を報告する。 症例：７０歳の女性。身長１４７cm，体重４６kg。右腋窩 の悪性黒色腫の第四腰椎転移性骨腫瘍に対し，腫瘍 切除術と後方固定術を予定した。術中大量出血が予 想されたため，Radical-7Ⓡ，動脈圧心拍出量測定モ ニタで循環動態をモニタリングし，全身麻酔で行っ た。執刀前の SpHb は８．９g/dL で動脈血ガス分析に よるヘモグロビン（Hb）値は９．５g/dL であった。 手 術 操 作 に 伴 い 出 血 量 が１２００g を 超 え た 時 点 の SpHb は７．４g/dL で Hb は６．６g/dL であったため輸 血を開始した。術中は，迅速な輸液と輸血投与に よってカテコラミンなどの昇圧剤を投与しなくても バイタルサインは安定していた。最終的に，出血量 は３，１６０g で総輸血量は照射濃厚赤血球製剤 LR8単 位と新鮮凍結血漿 LR6 単位，総輸液量は２，１００ml で手術終了時の SpHb は９．１g/dL で Hb は９．３g/dL であった。 考察：SpHb の精度として，Hb と２．０g/dL 前後の 差があると報告されているが，本症例では SpHb と Hb との最大差は０．８g/dL であった。また，出血前 は SpHb の方が低値であったが，出血量が増加して からは Hb の方が低値を示し，輸血開始して SpHb が８．０g/dL 以上に回復した後は，SpHb の方が再び 低値を示したことから，SpHb と Hb の差に一定の 傾向がなかった。しかし，循環動態を評価する上で Hb 値は不可欠であり，Hb 値を非侵襲的連続モニ タリングできる Radical-7Ⓡ は理想的なモニタと言え る。本症例では，術中出血量の増加とともに SpHb トレンドも低下し，SpHb が８．０g/dL 以下になった 時点を輸血開始の指標と考え循環管理を行った。 SpHb トレンドは輸血開始を考慮する上で有用な情 報と考える。
