症例報告
再破裂後の脳血管撮影で初めて造影された
破裂脳動脈瘤の1例
西ケ谷和之・金子的実・貫井英明
豊 田 収1）・大 江 千 廣1） 山梨医科大学脳神経外科 D群馬大学脳神経外科 抄録：クモ膜下出血後の初回脳［磁管撮影で造影されず，再破裂後の2匡1旧の脳産筆管撮鴛杉で造影さ れるようになった内頸動脈瘤のまれな1例を経験したので，若干の文献的考察を加えて報告する。 症例は40歳，女性で，頭痛・嘔吐を訴え某医院へ入院した。CT上クモ膜下出．煎Lは認められず，腰 椎穿刺にて血1生髄液が認められた。初回発作後15日目に行われた脳【甑管撮：影では，脳動脈瘤は認め られなかった。しかし，その5日目に再破裂し，動眼神経麻痺が出現し，髄膜刺激症状が増強した ため，群馬大学脳神経外科に入院となった。CTにてクモ膜下出」臨ま認められなかったが，第2回 目の脳血管撮影を施行したところ，左内頸動脈瘤を認めた。入院町田に脳動脈瘤根治術が施行さ れ，その後軽度の左動眼神経平帯を残し，独歩退院となった。脳1無管撮影上動脈瘤が撮影されな い原因を文献的に考察し，本症例においては，脳動脈瘤の大きさに比し頸部が細いという解剖学的 特徴を有しているため，造影剤の動脈学内への流入が妨げられ，造影されなかったことが最も考え られた。またこのような症例に対する治療方針について検討を加えた。 キーワード 脳動脈瘤，脳1良し管撮影，クモ膜下出」亀はじめに
出血源不明の特発性クモ膜下出血は臼常診療 で少なからず経験され，そのような症例に対す る治療方針はいまだ確立されていない。しか し，初回血管撮影時には脳動脈瘤は造影されな かったり，種々の理由で確認されず，その後の 血管撮影で動脈瘤の存在が認められたという報 告が散見され1∼7），またこれらの例の中には再 出血による死亡例も報告されている。今回我々 は初回出前L時の脳．血L管1最影で動脈瘤は造影され 〒409−38山梨県中巨摩郡ヨ三穂町下河東1110 1）〒371群馬県前橋市昭禾［這町3弓9−22 受付：1988年1月！9日 受理：！988年2月9日 なかったが，再出血時に行われた血管撮影で比 較的大きな内頸動脈瘤が出現したまれな1例を 経験した。そこで，初回出拍L時に脳動脈瘤カミ血 管撮影で造影されなかった原因を検討すると共 に，このような症例における診断及び治療方針 に関し，若干の文献的考察を加えて報告する。 症 例 患 者：40歳，女性 主 訴：頭痛，左動眼神経麻痺 家族歴・既往歴：特記すべきもの無し 現病歴：群馬大学脳神経外科へ入院する2！日 前の9月29日，突然，頭痛，嘔吐を生じ某医院 へと搬入された。当時意識清明であり，神経学Fig．1． The玉eft carotid angiogram after the丘rst attack showing no aneurysm（arrow）， but the segmental narrowing of the terminal portion of the internal carotid artery（arrowhead）． left：Antero−posterior view， right：Lateral view 的には項部硬直，ケルニッヒ徴候などの髄膜刺 激症状以外に異常所見は認められなかった。 CTではクモ膜下出血を示す所見は存在しなか ったが，腰椎穿刺にて血性髄液が認められたた め，床上安静で止血剤投与などの保存的治療を 受けていた。しかし，抗線溶系薬剤の投与は行 われず，また経過中，血圧の変動，意識障害，神 経症候の出現は認められなかった。10月14日， 入院中の某医院で左総頸動脈撮影が施行された が，内頸動脈終末部に局所的な血管攣縮を認め る以外，脳動脈瘤，脳動静脈奇形などの病変は 認められなかった（Fig．1）。一血管撮影用針刺入 部の総頸動脈に長さ約2cmにわたって造影剤 剤の壁内注入が認められたが，脳血管撮影で は，中大脳動脈の末梢まで充分に造影されてい た。その後も前述のごとく保存的治療にて経過 観察していたところ，10月18日，数分間の意識 消失後，頭痛，嘔吐を生じ，翌日には左眼瞼下 垂および複視が出現したため，群馬大学脳神経 外科へ紹介され入院となった。 入院時所見：血圧は140／100mmHgで全身 状態は良好であったが，頭痛や項部硬直，ケル ニッヒ徴候などの髄膜刺激症状を認めた。意識 は清明で，左動眼神経麻痺を認める以外，神経 学的には異常所見を認めなかった。 神経放射線学的所見：10月19日の入院直後の CTでも，クモ膜下出血を示す所見は認められ なかった。初回脳血管撮影後の5日目に行われ た2回目の左頸動脈撮影では，左内頸動脈の終 末部に，後方に長く突出し，動脈瘤頸部の直径
2mm，先端に4×4mmのblebを有し，全体
として8×6×4mmの大きさの嚢状動脈瘤と内 頸動脈終末部の局所的で軽度の脳血管攣縮を認 めた。後交通動脈はhypoplasticで造影不良で あった（Fig．2）。手術：Hunt＆Kosnikのgrade llの状態
で，10月19日の入院当日に手術を施行した。手 術は全身麻酔下にleft pterional approachで施 行した。髄液は軽度xanthcchroエnicであり，左 内頸動脈および後交通動脈の分岐部に径3mm の頸部を有し，後方にprojectする嚢状動脈瘤 を認め，周囲にわずかのold clotと新たな出 血を認めた。動脈瘤と周囲組織との癒着は軽度 で，剥離も容易であり，動脈瘤頸部にclipping講
’ ．嘗、 、；；夕・…樽1．護驚薦
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Fig。2． The left carotid angiogram after the second attack showing the internal carotid artery aneurysm（arrow）and the same narrowing as Fig・2（arrowhead）・ left：Ant．e．ro−posterior view， rigllt：Lateral VieW Table l A： Cases of non−filling of the cerebral aneurysms on the丘rst angiogramsNo． Author Year Age Sex Location Size（mm） 0−1，0−R：days Causes
123456
Fletcher et al． Lin Forster et al． Sasaki et a1。 Ishii et a1． Present case 1959 1969 1978 1979 19833QU
QOO
？45P44
p．MMPMF
Acom
Acom
Acom
Acom
ICPcom ICPcom P 7×7×10 1arge ？ 4．0×4．5 8×6×4 20，21 4，8 0，20 ？．21 0．33 19，24 Spasm Thrombosis Unknown Spasm Unknown Narrow neck 0：0nset I：initial angiogram R：repeated angiogram Acom：anterlor commumcatmg artery ICPcom：internal calotid−posterior communicating artery B＝Cases of disappeared and reappeared aneuaysms on chronalogical angiogralnsNo， Author Year Age Sex Location Size（mm） A−D，D−R：days Causes
789
Spetzler et a1． Bohmfalk et a1． Suzuki et a1 1974 1980 1981 ﹁DQJQゾ 5ρ0門DFMM
AAM
21C
6 2×3 7×8×9 A：appearallce D：disappearance A1， A2：A1， A20f anterior cerebral artery MC： 16，5 14，14 16，15 Spasm僻欝1讐
Thrombosis middle cerebral artery を施行し手術を終了した。 術後経過：新たに加わったneurological de丘一 citなく，左動眼神経麻痺も徐々に改善し，軽 度麻痺を残すのみとなって退院した。 考 察 本症例のごとく初回脳．血管撮影時に脳動脈瘤 は造影されず，その後の一血管撮影で出現した動脈瘤の症例や1噛7），脳血管撮影上一旦消失し た動脈瘤が再出現した症例は8∼lo），我々が文献 上渉猟しえた限りでは，Table 1のごとく本症 例を含めても9例が報告されているにすぎな い。これらの動脈瘤の部位は，前交通動脈瘤4 例，前大脳動脈瘤2例，内腿動脈瘤2例，中大 脳動脈瘤！例であり，9例中6例が前大脳動脈 領域に発生した動脈瘤であった。大ぎさは，最 大長径3∼10mm，平均6．8mmであり，」血管 撮影の行われた時期は症例によって異なってい た。また，初回の脳〔良し管撮影で造影されなかっ たが，開頭術や病理解剖によって初めて発見さ れた症例の報告もみられる2・7，U＞。 これらの報告例を含めて脳動脈瘤が存在する にもかかわらず，脳」航嘱目影上動脈瘤が造影さ れない原因，すなわち動脈瘤内への血流が途絶 あるいは減少する原因の第1に，動脈瘤の大き さに比べてその頸部が細いという解剖学的特微 が考えられる。Black＆Germanは玉2），動物実験 より動脈瘤体部の体積と頸部の断面積の比が大 ぎい程，嚢内の血流はゆるやかとなって血液が 長く貯留しやすいと述べており，従って，この ために血管撮影時に陣内への造影剤流入量が減 少するものと推察できる。さらに彼らはこのこ とが動脈瘤の！年魚化の要因になっていると述べ ている。Benedettiらは王3），脳血管撮影上消失 した動脈瘤が再破裂し，手術によってpatentで あるaneurysmal sacが認められた前交通動脈 瘤を報告し，その血管撮影上世夫した理由は， narrow且eckと予想不能なhemod脚amic factor のためとしている。動脈瘤が造影されない原因 の第2には動脈瘤近傍の高度な血管攣縮の存在 による影響が考えられる。Fletcherらは1），血 管攣縮消失後の」飢管撮影で初めて出現した前交 通動脈瘤の症例を報告し，Spetzlerらは9），前 大脳動脈終末部の動脈瘤が血管攣縮の最盛期に 消失し，攣縮が改善した後のエ血！管撮影で再出現 した症例を報告している。さらにPerrettら は6），剖検で発見された脳動脈瘤23例中5例は 瞭L管攣縮のため造影されず，剖検によっても墨 黒の前L栓化は認められなかったと述べている。 動脈瘤が造影されない原因の第3には，動脈瘤 嚢内の一時的な血栓化が考えられる。さらにそ の誘因として，前述した動脈瘤体部の体積と頸 部の面積の比が大きいことや，抗線溶系薬剤の 投与やヘマトクリット値の上昇などによって血 液の性状が変化したことなどが考えられる。 L童nは議），初回脳血管撮影で造影されず，再破裂 後に施行された血管撮影にて初めて造影された 前交通動脈瘤を報告し，初回疽L管撮影時に血管 攣縮は認められず，造影不能の原因は一時的な 血栓化で，再破裂によって動脈瘤体部が拡大し 造影剤が流入して認められるようになったので はないかと推測している。鈴木らは鋤，脳血 管撮影上消失し再出現した中大脳動脈瘤を報告 し，高熱による脱水のためにi血液の性状が変化 して一時的な血栓形成をもたらしたのではない かと述べている。また，動脈瘤が血栓化し自然 消失した報告例は文献上散見されるが，その血 栓化の要因としてMoritakeらは14＞， narrow aeckと血管攣縮を，府川らは15＞，血管攣縮の みをあげている。動脈瘤造影不能のその他の原 因として，頭蓋内圧充進の存在や∫血1管撮影時の 1丘L圧の低下も考えられる。Bohmfalkらは8）， 中大脳動脈瘤が造影され一旦造影不能となった 症例を報告し，不完全に動脈瘤が造影された時 には！血旺の低下があり，このことが一時的な 1血栓化の要因になったかもしれないと述べてい る。 以上前述したさまざまな原因で，脳雌L管撮影 上脳動脈瘤が造影されないことが考えられる が，本症例においては臨床症候から高度の血管 攣縮は存在しなかったと思おれ，また抗線溶系 薬剤の投与もないため，動脈瘤内の一時的な」亘L 栓化とは考えにくい。また，初回血管撮影時に 認められた血管攣縮は局所的で重篤ではなく， この血管攣縮が動脈瘤内への血流低下を招き， 造影不能の原因となった可能性も少ない。結 局，本症例で認められた動脈瘤は後方に細長く 延びて，動脈瘤の大きさに比べて頸部が細いと いう解剖学的特徴を有し 一時的に動脈瘤内へ の造影剤流入量が低下し，造影されなかったも
のと考えるのが妥当と思われた。出血源不明の クモ膜下出血は軽症例が多く，再出血の頻度も 少なく，破裂脳動脈瘤が確認された症例と比較 し予後は浪好であるという報告もあり7・16∼19）， ：Forsterらは2），完全な脳血管撮影を行えば再 出血がな：い限り血管撮影を行う必要はないとし ている。しかし，脳動脈瘤破裂による臨床症状 が蜂く，前交通動脈や中大脳動脈分岐部などの 疽L管構築の複雑な部位に径1∼2mmの小さな 動脈瘤が存在する場合には血管撮影時に見逃さ れやすく，動脈瘤の増大や再破裂後に初めて気 ずかれた症例の報告5）や，不適切な撮影角度や filmの鮮鋭度やコントラストに欠けるため動脈 瘤が見逃される場合があり，これらの原因によ り初回血管撮影時に確認できなかった例が多い との報告がある3，6）。 本症例においては幸い再出血の程度が軽く手 術により動脈瘤を処置し，重篤な神経脱落症状 を残さず退院できたが，時には再出血により 手術にいたらず死亡してしまう症例もみられ る5）。このため，クモ膜下出血の確認された症 例では，初回血管撮影時にできるだけ多方向か ら撮影を行い，それでも動脈瘤の認められない 場合は，立体撮影，拡大撮影やsubtructionの 応用などを用いながら，できるだけ早期に血管 撮影を繰り返し行い，動脈瘤の有無を確認する 必要があると考えられる。 結 語 初回脳血管撮影時造影されず，再破裂後に行 われた血管撮影で造影された内心動脈瘤のまれ な1例を報告し，動脈瘤の造影されない原因に ついて文献的考察を加えて検討した。さらに， 脳動脈瘤の存在が充分に疑える症例について は，初回1血L管撮影でその存在が確認できなくと も早期に繰り返し行い，脳動脈瘤の有無を確認 する必要があることを述べた。 ︶ 1 ＞ 2 ︶ 3 ︶﹃ 4 ﹀ ドひ ︶ 6 ︶ 7 ﹂︶ 8 ︶ 9 10＞ H） 12） 13） 14） 文 献 F三etchαTM， Taveras JM and Poo圭JL：cere− bral vasospasm in a貸9宝ography￡or intracraniaI aneurysms． Arch Neuroi，璽959；1：3847。 Forster I）MC， Steiller L， H：akanson S al｝d ：B￠rgvaU U：The vahle o｛repeat pan−angio− graphy in cases o￡unexplained subarachnoid hemorrhage・JNeurosurg，1978；48：712身16・ 石井錬二，小池哲雄，大杉繁昭，竹内茂和，田 中隆一・。初回の脳血管撮影にて動脈瘤を確認で きなかった破裂脳動脈瘤症例の臨床的検討． Neuro玉Med Chir（Tokyo），1983；23：47レ477。 Un JP：Thrombosls of哉neurys㎜of anterior communicating artery・Case report Act翫 Radio玉（Diagn），三969；8：74−80。 貫井英明，長屋孝雄，宮城 修ほか．脳動脈瘤 の成因および増大，破裂に関する臨床的検討 Neurol Med Chir（Tokyo），三982；22：437−445． Perrett LV and Ru真玉JWD：IIL The accur撫cy of r盆diology in demol儀strating ruptured intra− crania｝aneurysms・：Brit J Radiol，1959；32： 85−92． 榊 寿右，内海庄三郎，菊池晴彦ほか．クモ膜 下出血例の検討．一特に出血源の検索と中興源 不明例の臨床像について一．Neurol Med Chir （Tokyo）， 1979； 19：991−998． ：Bohm｛a夏k GL and Story JL： In￡ermittent apPearance of a rupωre（i cerebral aneurysm on sequent三回目 ang三〇grams・case report J Neurosurg，1980；52：263−265・ Spetz茎er RF， Willestock D， Newto註HT an（I Boldrey EI玉： D董sapPearance and reapPearance ・fcerebral aneurysm i裏・serial angi・grams・ Case report・ J Neurosurg，1974；41：508−5玉0・ 鈴木健一，戸根 修，米村尚晃，稲葉 譲．脳 ．血管写上，消失し，再出現した脳動脈瘤の旧例。 脳神外科，1981；9：1433−1436． 遠藤俊朗，郭 蝋型，鈴木二郎。非造影の前交 通動脈瘤，2手術治験例．脳と神，lg73；25： 905−909 Black sPw and German wJ：observ翻011s o臓tl｝e relationsh孟p betwee雛the volume alxl the size of the orifice of experimen￡a王 a1｝eu− rysms・ J Neurosurg3 1960； 17： 984−990． Benedetti A， Curri C alld Colombo F：Re− bleeding of a鐵angiographic段11y heaまed aneu− rysm． Surg Ne魏ro1， 1983； 20： 206−208． Moritake K， Handa H， Ohtsuka S鋤d Hashi− 1】［｝oto N： Van宝shing cerebral aneurysnl in serial a職giography・ Surg Neurol， 1981； 16： 36−40．
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