下顎骨骨折により発生した外傷性顎動脈瘤の1例

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(1)日口外傷誌 J. Jpn. Soc. O.M.F. Trauma 20：6-10，2021. 臨床症例. 下顎骨骨折により発生した外傷性顎動脈瘤の 1 例柴. 山尚. 大. 小. 川. 仁. 矢. 島優. 己. 市立旭川病院歯科口腔外科（主任：柴山尚大科長）（受理：令和 3 年 1 月 25 日）. A Case of the Traumatic Maxillary Artery Aneurysms Caused by the Mandibular Fracture SHIBAYAMA Naohiro, OGAWA Hitoshi and YAJIMA Yuki Oral and Maxillofacial Surgery, Asahikawa City Hospital （Chief : SHIBAYAMA Naohiro）（Accepted for Publication : January 25, 2021） Abstract : We report a case of traumatic maxillary artery aneurysm caused by mandibular fracture. The patient was an 86-year-old woman. She fell down and bruised her face on the ground. She had mandibular fractures in the bilateral condyles. Two days after the injury, she developed swelling and an enlarged hemorrhagic spot on the lower left jaw. CT showed a pseudo-aneurysm at the bifurcation of the maxillary artery and inferior alveolar artery inside the left mandibular ramus fracture. Trans-catheter embolization for the traumatic aneurysm was performed prior to our fracture surgery. （J. Jpn. Soc. O.M.F. Trauma. 20：6 ～ 10, 2021 Reprint request to Dr. SHIBAYAMA） Key words ＝ Traumatic maxillary artery aneurysm, Hemorrhagic spot, Pseudo-aneurysm キーワード＝外傷性顎動脈瘤，皮下出血斑，仮性動脈瘤. 緒言. 既往歴：高血圧。家族歴：特記事項なし。. 外傷性動脈瘤は，特に四肢などの外傷を受けやすい部位. 現病歴：2015 年 11 月 X 日 10 時頃散歩中に転倒し，顔. に発症することが多く，外頸動脈およびその分岐に発症す. 面を地面に強打して受傷した。地元市立病院耳鼻科に受診. ることはまれである1，2）。動脈瘤は破裂すると大出血によ. したところ，頭蓋内に出血や骨折は認めなかったが，下顎. る生命の危険性があり，早期の診断と治療が重要とされ. 骨骨折を認めた。外来待機中に呼吸困難を訴え，ミダゾラ. る。今回われわれは，下顎骨骨折による顎動脈外傷性動脈. ム投与下で経鼻挿管され，15 時 40 分当院救急外来に緊急. 瘤の 1 例を経験したので報告する。. 搬送された。. 症例. 現症：全身所見；153cm，38kg。搬送時血圧 220/120mmHg，心拍. 患者：86 歳，女性。. 数 80/min，経鼻挿管され，酸素 5 l 投与下で経皮的動脈血. 初診：2015 年 11 月 X 日 15 時 40 分。. 酸素飽和度は 100％，呼吸数 20 回 /min。意識状態は従命. 主訴：下顎骨骨折の精査と加療。. を得られるが，ミダゾラム投与による鎮静下であるため意. 〒 070-8610 北海道旭川市金星町 1 丁目 1 番 65 号市立旭川病院歯科口腔外科 TEL 0166-24-3181 1-1-65, Kinseicho, Asahikawa-shi, Hokkaido 070-8610, Japan. Oral and Maxillofacial Surgery, Asahikawa City Hospital. TEL ＋81-166-24-3181.

(2) 2021 年 4 月柴山尚大・他下顎骨骨折により発生した外傷性顎動脈瘤の 1 例. 7. Figure 1 Intraoral views at the first visit Hemorrhagic spots on the left side of the palate and buccal mucosa.. Table 1 Laboratory tests at the first visit 血算 WBC RBC Hb Ht Plt. 生化学 9,350 /μl 360 万 /μl 11.2 g/dl 33.3 ％ 153 万 /μl. TP Alb T-Bil AST ALT ALP BUN CRE eGFR CRP. 凝固機能 6.6g/dl 3.7％ 1 mg/dl 33IU/l 20IU/l 182IU/l 17mg/dl 2.11mg/dl 72.7ml/min 5.26μg/dl. PT PT-INR APTT FIB D ダイマー AT-Ⅲ FDP. 10.3 sec 0.86 ＜ 23.0 sec 324 mg/dl 7.39μg/ml 112 ％ 18.7μg/ml. 識清明とは言えない状態であった。瞳孔径は両側ともに 3 mm で，対光反射は両側ともに延長した。その他，脳神経，胸部，腹部，四肢に異常所見は認めなかった。口腔外所見；左側顎下部から左側頰部かけて腫脹と皮下出血斑を認めた。口は開口状態で閉口不能であった。口腔内所見；左側軟口蓋と左側頰粘膜に粘膜下血腫を認めた（Figure 1）。画像所見；両側関節突起骨折に骨折を認め，右側関節突起骨折は関節包内で骨折し，左側関節突起骨折は関節突起基底部で骨折していた。左側下顎骨から左咽頭部にかけて軟組織の腫脹を認め，気道が右側へ偏位し狭窄していた。臨床検査所見；白血球数が 9,350/μl，CRP が 5.26μg/dl と上昇を認めた。また，ヘモグロビン値が 11.2g/dl と軽度低値を認めた。また，FDP が 18.7μg/ml，D ダイマーが 7.39μg/ml と上昇も認めた（Table 1）。処置および経過；11 月 X＋1 日頸部において拍動性の腫脹が増大し，頸部の出血斑が拡大した（Figure 2）。再度血液検査したところ，ヘモグロビン値が 9.1g/dl へと急激. Figure 2 Facial view of the second day She developed swelling and enlarged subcutaneous hemorrhagic spots on the lower left jaw..

(3) 8. 日口外傷誌 20：6-10，2021. な低下を認めた（Table 2）ため，出血点の精査を行った。. 脈分岐部も含めて前後的にプラチナ製マイクロコイルで塞. 造影 CT 検査を行ったところ，左下顎枝内側の顎動脈と下. 栓した（Figure 4）。. 歯槽動脈の分岐部に直径約 10mm の仮性動脈瘤を認め. 11 月 X＋2 日全身麻酔下で気管切開，左側関節突起骨折. （Figure 3），その動脈瘤周囲および下顎骨内側に血腫の形. 観血的整復固定術を施行した。血腫が形成されていたた. 成を認めた。その他，全身に出血を示唆する所見がなかっ. め，視野を確保する目的で口腔外から手術を行った。皮膚. たことから，この動脈瘤からの出血が原因でヘモグロビン. 切開は下顎枝後方切開を行い，骨折線を明示し整復した. 値が低下したと考えられた。臨床診断を左外傷性顎動脈. 後，ライビンガー社製ミニプレートを用いて固定した. 瘤，両側関節突起骨折とした。治療方針は，両側関節突起. Table 2 Laboratory tests after hospitalization. 骨折のうち，右側は関節包内の骨折であるため保存的治療を選択し，左側は当院放射線科で左顎動脈の塞栓術を施行. 血算. X日. X＋1 日. X＋2 日. X＋3 日. X＋4 日. した後に全身麻酔下での観血的整復固定術を予定した。. WBC RBC Hb Htc Plt. 9,350 360 11.2 33.3 153. 6,990 296 9.1 27.2 148. 5,160 324 9.9 29.5 137. 5,800 316 9.7 28.7 134. 5,830 344 10.7 31.7 155. X＋1 日放射線科によるセルジンガー法で血管造影を行った。左外頸動脈造影で顎動脈の下歯槽動脈分岐部に仮性動脈瘤を認めた。また，動脈瘤から血管造影剤の微小な漏出も認めた。血管塞栓は，顎動脈内で仮性動脈瘤と下歯槽動. Figure 3 3D-CT images An aneurysm was found inside the fracture line.. Figure 4 Angiographic image of maxillary aneurysm A pseudo-aneurysm at the maxillary artery was embolized.. /μl 万 /μl g/dl ％万 /μl.

(4) 2021 年 4 月柴山尚大・他下顎骨骨折により発生した外傷性顎動脈瘤の 1 例. 9. Figure 5 Intraoperative view Open reduction and internal fixation for the mandibular fractures.. （Figure 5）。術中所見では，骨片の整復は容易で出血も. いて大骨片の骨鋭縁が顎動脈と開口するたびに接触し動脈. 12ml と少量であった。術後は顎間固定を 2 週間行い，良. 瘤を形成したものと考えられる。. 好な咬合関係を得た。気道狭窄は術後 3 日目には改善し，. 外傷性動脈瘤は遅発性に出血を来しやすく，早期の根治. 気管カニューレを抜去した。術後 5 か月経過し，顔面神経. 的治療が必要な疾患であるが，その診断はしばしば困難. 麻痺も認めず最大開口量は 45mm であり，開口時の下顎. で，外傷後一定期間を経てから動脈瘤の破裂により，初め. の偏位は認めず咬合状態も安定し経過良好である。. て発見されることがある18）。外傷性動脈瘤が顕在化する際に認められる一般的な臨床症状は，疼痛，拍動性腫瘤，血. 考察. 管雑音3）のほかに，顎動脈では拍動性頰部腫脹，顔面痛，. 動脈瘤は，動脈の管腔が限局性に拡張して瘤状を呈して. 鼻閉，大量鼻出血・口腔内出血，気道閉塞，顔面神経麻. いるものであり，動脈壁が 3 層構造を保って拡張したもの. 痺，Frey 症候群などが出現する11-17）。自験例の場合，拍. を真性動脈瘤といい，動脈壁の損傷により周囲組織に被覆. 動性頰部腫脹のほかに，気道狭窄を認めたため，術中の骨. された血腫が形成され，動脈内腔と交通した壁構造を欠く. 片を動かすことによる更なる出血や破裂の予防を目的とし. ものを仮性動脈瘤という。また，急激で鈍的な外傷後に. て，事前に塞栓術を施行した。. 続発的に発生するものを外傷性動脈瘤4）という。. 一般に外頸動脈の動脈瘤が表在性に存在する場合は，皮. Karus らは頸部外傷後の 0.27％に頸動脈に問題があり，. 膚切開を行い外頸動脈や当該動脈を結紮するといった動脈. その 1/4 に仮性動脈瘤があったと報告している。本症は発. 結紮法などの観血的直達術が適応となる14，19，20）。本症例の. 生自体まれであるが，破裂した際の死亡率は 30％になる. ように深在性に存在する外頸動脈の分枝の場合は，外科的. と報告されており6），早期の診断と治療が重要とされる。. アプローチが困難なことが多いため，侵襲が少なく超選択. 3）. 5）. ，顎. 的に塞栓が可能で，効率的に止血を図ることができるカ. 動脈は解剖学的に深部に存在するため，外傷性顎動脈瘤の. テーテルによる血管塞栓術が多用される13，16，18，21，22）。本症. 報告例は稀である11-17）。外傷性顎動脈瘤の原因は，医原性. 例において血管塞栓術は大腿動脈からのセルジンガー法で. のものもあり，下顎矢状分割手術後や顎関節強直症の術後. 行われた。この方法は 1 回の挿入ですべての脳血管を造影. 顔面では浅側頭動脈や顔面動脈の報告例が多く. 7-10）. などの顎顔面領域の手術後に発生した報告例がある. 。. 13， 14）. でき，対側の造影や内頸・外頸動脈の選択的造影を追加す. それぞれの原因は，いずれも手術操作中の出血であり，術. ることが容易であることが最大の利点である。本症例は動. 後数日経過した後にカテーテルによる血管塞栓術を行って. 脈壁が菲薄化した仮性動脈瘤であり，動脈瘤内部へのコイ. いた。顔面骨骨折に外傷性顎動脈瘤を伴う場合は，上顎骨. ル塞栓によって動脈瘤が破裂する可能性もあったため，動. 骨折（Le Fort 型骨折）や下顎骨骨折が多いが，特に下顎. 脈瘤を前後的に挟むように塞栓が行われた。. 骨の両側関節突起骨折が多い11，15，17）。自験例の場合も，下. 塞栓術の効果を決定するのは塞栓材料である。塞栓材料. 顎骨の両側関節突起部に骨折を認めた。解剖学的に顎動脈. は固体と液体に分けられ，固体材料はさらに吸収性と非吸. は下顎骨関節突起部の内側に存在しているため，関節突起. 収性の材料に分けられる。これらの選択の基準はどの程度. 部骨折の骨片による血管の損傷によって動脈瘤が発生する. の径の血管を塞栓するのか，永久に塞栓するのか，一時的. と考えられる。自験例においては，左側関節突起骨折にお. な塞栓なのかなどによって異なる23）。今回は永久塞栓によ.

(5) 10. 日口外傷誌 20：6-10，2021. Figure 6 Panoramic view after operation. る止血を目的としたため塞栓物質としてプラチナ製マイクロコイルを使用し，良好な結果を得ることができた。外頸動脈領域に生じた動脈瘤の塞栓術における合併症は，疼痛，痙攣，一時的な脳神経麻痺といった予測可能なものと，皮膚壊死，永続的な脳神経麻痺，失明，死亡など予期せぬものがある14）。Peoples ら14）によると，永続的脳神経麻痺の発生率は 1％であると報告されている。これらの重篤な合併症もあることから，顔面外傷を扱う口腔外科医として，深部の外傷性動脈瘤の診断と治療法の知識をきちんと持った上で，適切な連携が必要であると考えられた。結語今回われわれは，下顎骨骨折による外傷性顎動脈瘤の 1 例を経験したので報告した。受傷後，急速な腫脹をきたす顔面外傷症例は，外傷性動脈瘤など血管損傷を疑って初期治療を開始すべきであると考えられた。謝辞稿を終えるにあたり，旭川医科大学放射線科の藤本弥臣先生，八巻利弘先生に深謝申し上げます。本論文の要旨は第 42 回（公社）日本口腔外科学会北日本地方会（2016 年 6 月，山形）において発表した。本論文に関して，開示すべき利益相反状態はない。文献 1）平岩卓根，長坂裕二，他：右鎖骨下動脈瘤の一例．外科， 47：770-773，1985． 2）吉岡薫，生田義和，他：前脛骨動脈に発生した外傷性仮性. 動脈瘤の 1 例．整形・災害外科，30：23-26，1981． 3）大森俊行，田中孝昭，他：下腿骨骨折後に発症した仮性動脈瘤の 1 例．栃木県整形外科医会会誌，18：7-11，2004． 4）Schechtr, D.C. : Cervical carotid aneurysms. NY State J Med, 79：892-901, 1979. 5）Karus, R.R., Bergstein, J.M., et al : Diagnosis, treatment and outcome of blunt carotid arterial injuries. Ann L Sueg, 178： 190-193, 1999. 6）Cogbil, T.H., Moore, E.E., et al : The spectrum of blunt injury to the carotid artery : a multicenter perspective. J Trauma, 37：473-379, 1994. 7）葉狩良孝，木村秀一郎，他：浅側頭動脈外傷性動脈瘤の 1 例．皮膚臨床，30：1482-1483，1988． 8）Howell, E., Bernard, K., et al : Traumatic false aneurysm of the facial artery : report of case. J Oral Surg, 32：309-311, 1974. 9）Inoue, Y., Iwamoto, T., et al : Traumatic aneurysm of the temporal artery ; A report of five cases. J Dermtol, 24：246248, 1997. 10）Paul, L., Richard, G., et al : False aneurysm of the facial artery. J Oral Surgery, 34：642-645, 1976. 11）Fagan, J.J., Gallow, B.I. : View from within : Radiology in focus ; A destructive false aneurysm of the maxillary sinus. J Laryngol Otol, 106：1103-1104, 1992. 12）Gerbino, G., Roccia, F., et al : Pseudoaneurysm of the internal maxillary artery and freyʼs syndrome after blunt facial trauma. J Oral Maxillofac Surg, 55：1485-1490, 1997. 13）岡本圭一郎，森田展雄，他：下顎枝矢状分割後，顎動脈領域に発展した動脈瘤の 1 例．日口外誌，42：1221-1223, 1996． 14）Peoples, J.R., Herbosa, E.G., et al : Management of internal maxillary artery hemorrhage from temporomandibular joint surgery via selective embolization. J Oral Maxillofac Surg, 46：1005-1007, 1998. 15）Schwartz, H.C., Kendrick, R.W., et al : False aneurysm of the maxillary artery. Arch Otolaryngol, 109：616-618, 1983. 16）鈴木慎二，木村有一，他：上顎洞にみられた顎動脈外傷性動脈瘤．耳鼻臨床，92：1107-1110，1999． 17）Walker, A.T., Chaloupka, J.H., et al : Sentinal transoral hemorrhage from a pseudoneurysm of the internal maxillary artery : A complication of CT-guided biopsy of the masticator space. AJNR, 17：376-381, 1996. 18）斎野真，赤坂雅弘，他：血管内手術にて根治治療し得た破裂舌動脈瘤の 1 例．脳神経外科，25：835-839，1997． 19）Distefano, J.F., Maimon, W., et al : False aneurysm of the lingual artery. J Oral Surg, 35：918-920, 1977. 20）Gomori, J.M., Demer, R., et al : Aneurysm of the lingual artery. Neuradiology, 25：111-112, 1983. 21）坂本春生，唐木田一成，他：口腔領域における選択的動脈塞栓術第 1 報上顎智歯抜歯時に生じた後上歯槽動脈損傷の止血への応用．日口外誌，37：2000-2005，1991． 22）松本光治郎，橋本温，他：顎顔面領域の血管性病変に対する血管造影術と塞栓療法の検討．日口外誌，38：1832-1838， 1992． 23）滝和郎，半田肇：頭頸部領域の人工塞栓術．脳神経外科，11：7-15，1983．.

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