症 例
非切除予定肺葉に部分肺静脈還流異常症を有する肺癌の 1 手術例
川 智人
*1,川口 瑛久
*1,山口 大輔
*1,髙尾 仁二
*2 要 旨 症例は 72 歳,男性.他疾患の治療中に左肺上葉 S1+2に全体径 3.1 cm,充実径 1.6 cm の腫瘤影を指摘され,造影 CT にて右 上葉肺静脈の一部が上大静脈に還流する部分肺静脈還流異常(PAPVC)を認めた.PAPVC が非切除肺葉にある場合の肺切 除はシャント率を増大させ右心不全を発症するリスクがある.術前右心カテーテル検査で左 A1+2a+b の選択的閉塞でも肺 体血流比(Qp/Qs)は 1.23 であり PAPVC に対する血行再建は必要ないと考え,左上葉肺癌に対し左 S1+2区域切除術を行っ た.術後 1 年経過したが右心不全発症無く経過観察中である. 索引用語:部分肺静脈還流異常,肺癌,肺体血流比partial anomalous pulmonary venous connection, lung cancer, pulmonary blood flow/systemic blood flow ratio
は じ め に
部 分 肺 静 脈 還 流 異 常(partial anomalous pulmonary venous connection;PAPVC)は,肺静脈の一部が左房で はなく体循環静脈系に還流する稀な先天奇形である.肺 癌手術において切除予定外の肺葉に存在する PAPVC を見落とすと,術後に左―右シャントが増大し,想定外 の右心不全に遭遇する可能性がある.今回,右上葉の肺 静脈が上大静脈に還流する PAPVC を有する左上葉 S1+2 の肺癌に対し,術前右心カテーテル検査にて左 A1+2a+b を選択的に閉塞して,肺体血流比(Qp/Qs)を算出し, 左 S1+2区域切除を安全に行うことが出来たので報告す る. 症 例 症 例:72 歳,男. 主 訴:胸部異常陰影. 家族歴:特記すべきことはない. 既往歴:高血圧,脳梗塞(左内頚動脈高度狭窄⇒ステ ント留置),高脂血症,腹部大動脈瘤,胆囊腺筋症. 喫煙歴:53 年(20 歳∼73 歳)×13 本/日. 現病歴:他疾患の治療中に胸部異常陰影を指摘,胸部 CT で左上葉 S1+2に全体径 3.1 cm,充実径 1.6 cm の腫瘤 影を認め,肺癌が疑われ呼吸器内科紹介となった.気管 支鏡生検にて肺腺癌の診断で遠隔転移無く,手術目的に 呼吸器外科紹介となった. 入院時現症:身長 158.3 cm,体重 58.5 kg,血圧 127/ 56 mmHg,脈拍 64 回/分・整であった. 身体所見に異常を認めなかった.MRC スケール グレード 1 入院時血液検査所見:血算・生化学に異常を認めな かった. 呼 吸 機 能 検 査:FVC 2500 ml,%FVC 78.9%,1 秒 量 1240 ml,1 秒率 49% と閉塞性換気障害を認めた.%FEV1 は 49% で Gold 分類は III 期であった(スピオルトレスピ マットの吸入あり). 心臓超音波検査:EF 76.3%,壁運動異常や合併心奇を 認めなかった. 胸部単純 X 線:左上肺野に淡い結節影を認めた. 胸部造影 CT 検査(Fig. 1):左上葉 S1+2に spiculation を伴う全体径 3.1 cm, 充実径 1.6 cm の腫瘤影を認めた. *1松阪市民病院呼吸器センター外科 *2三重大学医学部付属病院呼吸器外科 原稿受付 2020年 6 月23日 原稿採択 2020年10月29日 本論文の要旨は第 60 回日本肺癌学会学術集会にて発表した.
Fig. 1a Chest CT showing a 3.1 cm part-solid nodule in the left lung S1+2.
Fig. 1b Contrast-enhanced CT showing a right anomalous vein (AV) draining into the superior vena cava (SVC).
Fig. 2 3D-CT angiography showing V1
+V2a connected to the superior
vena cava (SVC). 背景肺は気腫肺であった. 3D-CT Angiography(Fig. 2):右 肺 静 脈 V1+V2a が 上大静脈に還流し,他の V2と V3,中葉静脈が左房に還流 する PAPVC を認めた. FDG-PET 所見:左上葉 S1+2の結節に SUVmax2.84⇒ 3.53 の中等度の FDG 集積を認めた.肺門縦隔リンパ節 や他部位には明らかな異常集積を認めなかった. 臨床病期 T1bN0M0,stage IA2 に対し手術を予定し た. 閉塞性換気障害を伴う低肺機能から消極的縮小手術と して左肺 S1+2区域切除を行う方針とした.非切除肺葉に PAPVC が存在するため,左肺 S1+2区域切除後の Qp/Qs を算出するために右心カテーテル検査を施行した. 右心カテーテル検査:左 A1+2の枝すべてを閉塞する ことが困難であったため,左 A1+2a+b のみを閉塞し,閉 塞前の Qp/Qs は 1.15 で閉塞後の Qp/Qs は 1.23 であっ た. 手術所見:前側方切開,第 5 肋間開胸で左 S1+2区域切 除,#12u および#13 リンパ節のサンプリング廓清を行っ た. 麻酔導入後から術中の分離肺換気下,肺切除後にかけ て,血行動態に異常は認めなかった. 手術時間 145 分,出血量 29 ml であった. 病理診断所見:高分化腺癌(papillary>lepidic),腫瘍 径 2.7 cm×2.0 cm,浸潤径 1.7 cm,ly1,v0,p0.サンプ リングしたリンパ節に転移を認めず,病理病期 T1bN0 M0,stage IA2 であった. 術後経過:術後心不全の発症なく 2 日目にドレーンを 抜去,5 日目に退院となった.術後 1 年経過した現在,右 心負荷の兆候なく外来にて経過観察中である.
Table 1 Reported cases of lung resection associated with PAPVC in the non-resected lobe
Author Age/sex Procedure Anomalous PV Drained vein Qp/Qs Vascular recon-struction
Yokota2) 78/M RLL RSPV SVC 1.07※ No Black3) 72/F RPN LSPV Lt. BCV N.D. Yes (postoperative) Takei4) 58/F LLL LSPV Lt. BCV N.D. Yes (intraoperative) Sakurai5) 48/M LPN RSPV SVC 1.5 Yes (preoperative) Yamada6) 45/F LLL Partial LSPV Lt. BCV N.D. No Smith7) 45/F LLL LSPV Lt. BCV N.D. Yes (intraoperative) Mikubo8) 64/M RLL RSPV SVC 1.2 No Tourmousoglou9) 45/M RML/RLL Rt. V1+2+3 SVC N.D. No Kawagoe10) 74/F LLL LSPV Lt. BCV N.D. Yes (intraoperative) Fukuhara11) 71/F RML/RLL Rt. V1+2+3/V4 Az 1.16 No Muranishi12) 62/F LUDS LSPV+V6a Lt. BCV 1.12 No Hirano13) 67/F RML/RLL Rt. V1+2+3 Az 0.7 No
Our Case 72/M LS1+2segmentectomy Rt. V1+V2a SVC 1.23※ No
RLL: right lower lobectomy, RPN: right pneumonectomy, LLL: left lower lobectomy, LPN: left pneumonectomy, RML: right middle lobectomy, LUDS: left upper division segmentectomy, RSPV: right superior pulmonary vein, LSPV: left superior pulmo-nary vein, Lt. BCV: brachiocephalic vein, SVC: superior vena cava, Az: azygos vein, N.D.: not described
※during selective pulmonary artery occulusion
考 察 肺癌術前に 3D-CT Angiography を行うことで肺動静 脈の分岐を詳細に描出し術中の安全な血管処理を行う事 が可能になっている.その際に今回指摘された PAPVC のような血管の走行異常が発見されることがある.Ho ら1) は造影 CT 検査 45538 例中 47 例(0.1%)に PAPVC を認めたと報告している.病態は ASD と同様で,左―右 シャントを生じて Qp/Qs の増加を来し,その程度に よって右心不全の原因になる.切除予定肺からの肺静脈 還流異常であれば,異常血管の存在を認識し安全に処理 すれば,切除と同時に左―右シャントも改善されるので 術後の右心不全の心配はない.一方,本症例の様に非切 除肺葉に PAPVC が存在する場合は,肺切除により確実 に Qp/Qs が増大する為,その程度によっては術後右心 負荷の増大につながる.従って,PAPVC が非切除肺にあ る場合の肺葉切除を予定する場合は,PAPVC の血行再 建を先行して行う必要があるか否かの検討が必須であ る.我々が検索しえた PAPVC が非切除肺に存在する肺 切除症例は本症例を含めて 13 例で(Table 1)2-13) ,PAPVC と肺切除が対側であったのは本症例を含め 3 例3,5) であっ た.Qp/Qs が 1.5 以上であれば血行再建を考慮する必要 があるとされているが,術前に右心カテーテル検査が施 行されていたのは本症例を含め 7 例2,5,8,11-13) で,1 例5) は Qp/Qs が 1.5 であり血行再建を先行し,3 週間後に肺切 除を行っている.本症例は,腫瘍径からは左上葉切除が 必要と考えたが,低肺機能であり左上大区域切除を予定 した.術前検査として,横田ら2) ,Singhal ら14) の文献を 参考に切除予定肺の肺動脈閉塞試験を行った.選択的に A1+2と A3を閉塞することが困難であったため,A1+2a+b の閉塞での Qp/Qs が 1.23 の結果より,左 S1+2区域切除 であれば術後右心不全の問題は無いと判断し,消極的縮 小手術ではあるが左 S1+2区域切除術を施行した.その結 果,術中・術後経過に問題なく,術後 1 年の現在,右心 負荷の兆候もなく,無再発で元気に外来通院中である. PAPVC は稀な先天性血管異常であるが,肺切除時にそ の存在を認識せずに肺切除術式を決定すると,術後に重 篤な右心不全を合併する可能性があり注意を要する. Black ら3) は右肺全摘術後に右心不全を発症し,術後の右 心カテーテルで左上肺静脈が左腕頭静脈に還流する PAPVC を認めたため,血行再建を施行したが肺全摘術 後 18 日目に多臓器不全で死亡した例を報告している.特
に PAPVC が手術予定の反対側に存在する場合は,術前 CT の読影がおろそかになる点,3DCT angiography で対 側の再構成を省略することが多い点でも注意を喚起した い. お わ り に 術前の胸部造影 3DCT Angiography で PAPVC を診 断し,右心カテーテルによる術後の右心不全発生のリス ク評価を行い,安全に左 S1+2区域切除を行えた症例を経 験した. 利 益 相 反 共著者の髙尾仁二は 2019 年に,アステラス製薬株式会 社より奨学(奨励)寄附を得ている. 文 献
1.Ho ML, Bhalla S, Bierhals A, Gutierrez F. MDCT of Par-tial Anomalous Pulmonary Venous Return (PAPVR) in Adults. J Thorac Imaging 2009; 24: 89-95.
2.横田圭右,深井一郎,設楽将之.非切除予定肺葉に部分肺 静脈還流異常症を有する肺癌の手術―選択的肺動脈閉塞 試験による術後右心不全リス ク 評 価 の 有 用 性 に つ い て―.日呼外会誌 2019; 33: 58-62.
3.Black MD, Shamji FM, Goldstein W, Sachs HJ. Pulmo-nary resection and contralateral anomalous venous drainage: a lethal combination. Ann Thorac Surg 1992;
53: 689-91.
4.Takei H, Suzuki K, Asamura H, Kondo H, Tsuchiya R. Successful pulmonary resection of lung cancer in a pa-tient with partial anomalous pulmonary venous connec-tion; report of a case. Surg Today 2002; 32: 899-901. 5.Sakurai H, Kondo H, Sekiguchi A, Naruse Y, Makuuchi
H, Suzuki K, et al. Left pneumonectomy for lung cancer after correction of contralateral partial anomalous pul-monary venous return. Ann Thorac Surg 2005; 79:
1778-80.
6.山田昌弘,小鹿雅隆,後藤智司,伊東一志.先天性血管異 常を伴った肺癌の 2 例.部分肺静脈還流異常と左上大静 脈遺残.胸部外科 2005; 58: 399-402.
7.Smith RL II, Zorn GL III, Peeler BB, Jones DR. Com-bined bronchial sleeve resection and repair of partial anomalous pulmonary venuos return. J Thoarc Cardio-vasc Surg 2006; 132: 982-3.
8.Mikubo M, Ikeda S, Hoshino T, Yokota T, Fujii A, Mori M. Pulmonary resection of lung cancer in a patient with partial anomalous pulmonary venous connection. Ann Thorac Surg 2013; 95: 1779-801.
9.Tourmousoglou C, Kalogeropoulou C, Koletsis E, Charoulis N, Prokakis C, Alexopoulos P, et al. Right up-per lobe partial anomalous pulmonary venous connec-tion. Case Rep Vasc Med 2014; 2014: 249896.
10.Kawagoe I, Hayashida M, Nozumi Y, Banno T, Hirayama S, Suzuki K, et al. A combination of a partial anomalous pulmonary venous connection (PAPVC) and a lung tu-mor requiring pulmonary resection. J Cardiothorac Vasc Anesth 2017; 31: 274-8. 11.福原光朗,木下裕康,飯島慶二,中島由貴,鈴木弘行,浦 本秀隆.術前に指摘し得た部分肺静脈還流異常合併肺癌 の 1 切除例.日呼外会誌 2016; 30: 514-8. 12.村西佑介,上島康生,村西菜苗,塩津伸介,内匠千恵子, 平岡範也.術前に部分肺静脈還流異常の合併を指摘しえ た肺癌の 1 例.日呼吸会誌 2013; 2: 385-8. 13.平野 豊,鷲尾一浩.部分肺静脈還流異常を伴った両側肺 癌の切除例.日呼外会誌 2018; 32: 686-90.
14.Singhal K, Newton AD, Corbett C, Predina JD. Manage-ment of partial anomalous pulmonary venous connec-tions in patients requiring pulmonary resection: a case report and systematic review. J Thorac Dis 2017; 9: 5434-9.
A case of lung cancer associated with partial anomalous pulmonary venous
connection in non-resected lobe
Tomohito Tarukawa*1
, Teruhisa Kawaguchi*1
, Daisuke Yamaguchi*1
, Motoshi Takao*2 *1
Department of Thoracic Surgery, Matsusaka Municipal Hospital *2
Department of Thoracic Surgery, Mie University School of Medicine
We report the case of a 72-year-old male with a partial anomalous pulmonary venous connection (PAPVC). Chest com-puted tomography revealed a 3.1 cm part-solid nodule in the left upper lobe as well as right V1and V2a that drained into the superior vena cava, which was diagnosed as a result of PAPVC. PAPVC in the non-resected lobe led to concerns of right ventricular heart failure resulting from increased left-to-right shunt flow after lung resection. To assess exacerba-tion of the shunt after left S1+2segmentectomy, a selective pulmonary artery occulusion test (A1+2a+b was blocked) was done. The pulmonary blood flow/systemic blood flow ratio was 1.23, so we performed left S1+2segmentectomy without correcting PAPVC. The patient was free from any symptoms of right heart failure for 1 year after discharge.