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<症例報告>てんかん性自動症を疑われ,終夜睡眠ポリグラフィにて夢中遊行と診断された1例 利用統計を見る

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ば1委塁}鑑ブ(言志2(!),27∼34,1987

症例報告

てんかん性自動症を疑われ,終夜睡眠ポリグラフィにて

夢中遊行と診断された1例

望月阿南・石油嘉和

福澤 等・假屋哲彦

   山梨医科大学精神神経医学教室* 抄録:夜間睡眠中に異常行動をきたす疾患には,てんかん性自動症や夢中遊行等が知られている。 特に夢中遊行を,夜間睡眠中に出現したてんかん性自動症と鑑別することは,臨床面のみからでは 極めて困難な場合が多い。われわれは,夜間睡眠中に異常行動がみられ,昼間の標準的脳波記録に, てんかん性異常を示したため,てんかんと診断された症例に終夜睡眠ポリグラフィ検査を施行した。 その結果,夜間の異常行動時のポリグラムに,てんかんを示唆する所見は得られなかった。このポ リグラムは,既に報告されている夢中遊行時のポリグラム所見にほぼ一致することから夜間の睡眠 中の異常行動は夢中遊行によるものと確定診断した.本症例では睡眠期のEEGに高振幅5Hz前 後の棘徐波複合の群発が広汎性にみられた。この種のてんかん性異常脳波は正常小児においてもみ られることがあり,本症例の異常行動に直接かかわりをもたないものと推察した。以上のことから, われわれは,夜間の異常行動が,てんかんによるものか否かの鑑別には,その後の治療および予後 を考えるとき,終夜睡眠ポリグラフィが有力な検査手段であり,また是非とも実施されねばならな い検査であることを報告した。 キーワード 夢中遊行,終夜睡眠ポリグラフィ,てんかん性自動症,自動症欠神,精神運動発作。

はじめに

睡眠中に異常行動を示す疾患の中で,特にそ の鑑別を必要とするものに,夢中遊行と,てん かん性自動症がある。  夢中遊行は,小児のレ6%エ〉にみられる予後の 良好な疾患である。一方,正常小児の約5%2) にてんかん性突発波を示すという報告がある。 これらを考えあわせると,てんかん性放電を有 する夢中遊行児が少なからず存在する可能性が あり,このような症例について詳細に報告した ものは意外に少ない。  夢中遊行児の睡眠中に,てんかん性放電が認 *〒409−38山梨艮中巨摩郡玉穂町下河東1110 受付:1986年9月30韓 められたことにより,夢中遊行をてんかん近縁 疾患として位置づけるPopoviciu3>らの立場もあ るが,著者らは,夢中遊行の本態はBroughton農) らが主張している覚醒障害であると考えてい るQ  夢中遊行,てんかんのいずれであるかは,終 夜睡眠ポリグラフィにより,明確に鑑捌が可能 と考えている。夢中遊行を終夜睡眠ポリグラフ ィを用いて詳細に検討したものにKales5)らの 報告がある。  最:近,著者らは,昼間の標準的脳波検査にて んかん性放電が認められたため,てんかんとの 鑑別を必要とする夢中遊行例を経験した。  本論文では,夢中遊行と診断されるに至った 経過を順を追って示し,このような症例では,

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28 望 月 阿 南,他 終夜唾眠ポリグラフィが有用な検査手段である ことを報告する。あわせて,本症例にみられ た,てんかん性放電の意味づけについて言及す る。 症 値 娼  症例は10歳男児である。昭和50年11月正常分 娩にて出生。以後特に話題なく発育。日召和58年 1月(8歳),入眠約1時間後になると毎夜のご とくレ2分間続く異常行動を示すようになっ た。異常行動の内容は,家族によると,ベッド から突然起き上がり,「早くしろ」などの言葉 を比較的聞き取りやすい発音でしゃべりながら 部屋の中を歩き回るようになった。呆然とした 表情を示して,部屋の中の障害物を避けて歩行 し,放置しておくと,レ2分後に,おとなしく ベッドに戻り,入忘する。時には,玄関のドア を開けようとしたこともある。異常行動の始ま りの頃は,家族の呼びかけには全く反応しない が,終了頃になると,一応の了解を示すような 態度を示し,おとなしく就床する。しかし,無 理やり押さえつけて臥床させようとすると,嘔 吐様の動作を示すこともあったが,たいていは, 1−2分後には,そのまま入眠するという。  翌朝,患者は,前夜の出来事をほとんど覚え ていない。しかし時に,「早く寝なさい」と言 われた言葉を覚えていることもある。同年6月 A病院神経内科を受診したが,検査では異常は 認められず,特に治療は受けなかった。  以後, 2年間,同症状は全くみられなかっ た○しかし,昭和60年6月の1カ月間に2度, 同様の症状がみられた。そのため再びA病院を 受診したところ,脳波に,てんかん性放電が認 められ,てんかん性自動症と診断された。抗て んかん剤を投与されたが,症状に変化なく,眠 気のみ強いため投薬を中止した。8月に入る と,同様の症状が頻回にみられるようになり, そのため,同年12月,精査のため山梨医科大学 付属病院精神科神経科に入院した。  入院後の経過  1. 入院時現症:  神経学的には異常は認められず,発達も年齢 相応で,一般的知識も良好であり,精神科的な 面接においても異常はなかった。  2、 臨床症状と終夜睡眠ポリグラム記録:  1日5回の昼間の標準的脳波記録,および2 夜にわたる終夜睡眠ポリグラフィを施行した。 昼間の標準的脳波には異常は認められなかっ た。  終夜唾眠ポリグラフィとして,脳波は左前頭 極,両側前側頭,中側頭,左中心,左後頭部か ら,耳朶を基準電極とする基準導出で記録し, 同時にオトガイ筋筋電図,水平・垂直方向の眼 球運動電図,心電図を記録した○睡眠段階の判 定は,RechtschafEenとKales6)の基準に基づい て判定した。  第1夜目の入眠期のpolysomnogram(PSG) をFig.1にしめす。この時期に広汎性に高振 幅5Hz前後の棘徐波複合の群発がみられた。  異常行動は,山雨30分経過後の睡眠第4期に みられた。患者は,突然ベッド上に上半身を起 こし,ボーとした表情でモゴモゴと不明瞭な独 り言をいい,担当医が質問すると,何か答えよ うとする素振りがみられた◎しかし,まもなく すると,自ら臥床し,何かブツブツといってい たが,再び入眠した。母親の話では,この一連 の行動は,日頃の異常行動よりも行動量は少な いものの,基本的には,日頃見られるものと同 じということであった。  異常行動がみられる直前のPSGをFig.2に 示す。睡眠段階としては,第4期であり,高振 幅1−3Hz(主に,1Hz前後)のδ波が広汎性 に多量に出現している。  異常行動が始まった時の記録をFig.3に示 す。睡眠第4期の記録に,筋電図が広汎性に突 然混入している。それと同時に脳波の振幅が軽 度に低下し,周波数もやや増加していくのがみ られる。  Fig.4は,異常行動がおさまった直後の状態 の記録を示している。この記録では,筋電図の 減少が目立ち,脳波では,中等電位のθ波が優 勢となっており,睡眠段階は,より浅い段階へ

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Fig. 1. All night polysomnogram (PSG) taken during the period of relative}y shallow sleep in the initial ltypnagogic phase on the first night. High voltage spike-aRd-slow wave complexes of about 5 IIz are observed.

Abbreviations: EMG;electromyogram,EOG(}I);electro-oculogram(horizontal),

EOG (v); electro-ocurogram (vertica}), ECG; electrocardiograrn. These abbreviations are also used in the following figures.

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Fig. 2. PSG immediately before the appearance o£ the cliRically abRormal behavior. Stage 4 sleep. Delta waves ranging £rom l-3 IIz, though mainly about 1}IIz, frequently

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30 ss N ISiif Till'. fiSl Fb1 F7 F, riN..JfViv,vNfX., T, tVNN.,irt a' ., Mv.yJn"uvA EMG

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yst Fb1 F7 Fs T3 T4 C3 Ol EMG EcaH) EOG(v) ECG lrig. 4. LM"tsV'V",ivvJvx"4" VvuJ,.w,vvxA/XN,At!VVvA r'X /'"W"V"fN/V'A..v"Lv.,vs"eV'v"x.,,v-t'N,twv;,w.,vnd","Sr ".iff"X.J'N,vv,xv'xv'"VVx"-Jx,gA`t"x` t,v!Ntrl-t',F,!Nv"vAL・,v,A.,,!・K'SSttM,v'vxiA.,iSi・"v'VMvS'`i"Lytvs,.,t"XN,,,s,",?tSXs,",tN・VAvx"pm'N,vrVk'x. v・sMv"-'"sv""`'""'Nv.Jf"V`."""'"s"'sx,/"Vv.t"NJV:,tl'`"avvrw`x,ts,t4N'VAvltN,tt"N'"v.,,.f"VX"?L(Ny,g.vv,",vv`"v"v ,'bA;t'XNdsLt,N"vM"!x.,r-vi-,.gNEL"xN,N.,,;sWXfXXvvle-ibeWVXM Ntgx,i'Xl"'s,xSVAvAvvv""'vx.x,vt,v,.,,"N.,,y/x.}i,:j'l:'4ftwthvA'xV'A"VN.JrLitL'tN.,sXvsftL.,.`},,v,fv'X;.-t'ivifv","pa.,.,fL,v, v. ,tN,s{A,,f,,iV"x.A..,,,. )'`N"N,,/'SVL'X-jxit/Lx,fVX,A-!A!X,.i/l",v",,},,'V.vh・x.vJ'U-V"'VJ"x,,/dvv-'v・ i;`'-,svait.,:,;i,,fhi・' :"x.s'・・v・:ke''・'n;-svtrA,,Iliv)I'llllllEt;fi',t-etl,s"'fifd,:s'iL・:';t,,//,l,'sc,sk:,`,;iktsi¢pt・iA,,,t・'sff'';y,v;-,x:ii,,T,zwi,tt}tt,f,,'M't,":(/i/l/r・s;,tsrt,ifilF;,/t{t'}f,'"',N'g・jf,:,;irw,st,s",,k・-te,w..---.,Tv-.:Zwll]illllII:K ELOYV '-Av

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夢 中 遊 行 31 ◎ 1 2 3 4 5 6 7 8 g hr

WAKE

REIM , 2 3  4 Fig.5・ 動 丁 丁

異一

Aschem撫tic representation of the sleeping Patter童貰for the entire night・The ap− pearance pattem o釜NREM and the frequency o棄:REM我re withi簸nor㎜al limits fOr hiS age. The a買Ow indiCateS the OnSet Of abnOrmal behaViOrS・ と移行しているのがわかる。  異常行動がみられた期間を通じ,脳波には, てんかん性放電はみられず,高振幅徐波(主と してδ波)を示す深い唾眠段階から,θ波が優 勢に出現’する浅い睡眠段階へと,単に睡眠段階 の変化のみを示す所見がみられた。  Fig.5ζま,一夜の睡眠経過を模式的に図に表 したものである。REM魎i眠, NREM睡眠と も,その出現パタンおよび,比率においては年 齢的に正常範囲内7)にある。図の矢印は,異常 行動がみられた時期を示している。 考 察  入眠期に異常行動がみられた10歳の男児の臨 床症状と.異常行動のみられた時期,およびそ の前後の終夜睡眠ポリグラフィによる記録を示 した◎  アメリカの睡眠障害センター協会と睡眠心理 生理学会による睡眠覚醒障害の診断分類1》によ ると,夢中遊行は,小児のレ6%に出現すると 言われ,ねぼけ,夜驚,悪夢,睡眠酩酊などと 異なり,,以下のような特微を:有している。即 ち,6威2.歳ごろ初発し,同一の家系内に素因を 持つ場合が多く,入眠後1−3時間の間の第3, 4段階のNREM期にみられる。その行動は一 見するとまとまっているが十分な覚醒状態では ない。ベッドに座り,毛布をこするなどの無目 的な反復した動作を行い,多くはそのまま再び 入眠する。時には,ベッドから離れ,歩き回る こともある。歩行時物体に衝突することはな く,数分後には,みずからベッドに戻り就床す る。翌朝,その夜の出来事を覚えていない。  今回の我々の症例は,臨床症状からは,ほぼ 全ての点でこの診断分類に一致する。一方,て んかんでも臨床的には,夢中遊行と類似した型 をとるものもあることが知られている。すなわ ちてんかん性自動症である。てんかん性自動症 には,精神運動発作(複雑部分発作のうちの自 動症),自動症諸神があり,それらが夜問の睡 眠時にみられた場合が考えられる。例えば,歩 行自動症8)(精神運動発作)では,部屋の中や, ベッドの周囲を歩き回ったりするが,より複雑 になると,ドアを開けて外へ出ていってしまう こともある。また,Pe漁eld9)は,自動症欠神 のなかで次のような症例を報告している。それ によると,発作中,ボーとした動作で浴室に行 きそのままじっと立ち尽くしており,ベッドに 誘導すると,みずからベッドに戻り,就床する。

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望月阿南,他

また,周囲からの質問に対し.,自動的に単純な 返答をするQしかし,後になって,この間の出 来事を全く記憶していない。  このように,臨床症状のみから判断する時, それが,夢中遊行によるものか,てんかんによ るものかの鑑別は極めて困難である。さらに, 本症例のごとくFig.1に示す入眠初期にみら れた,棘二二複合が,昼間の標準的脳波に記録 された時,睡眠中の臨床症状と考えあわせる と,てんかんと診断される10)可能性は高くなり, 鑑別は;なお一層困難となる。  従って,鑑別を行うためには,異常行動が出 現した時の脳波の検討を行うことが必要とな る◎  精神運動発作の発作型を福沢11>は第0,1,2,3 相の相1豹構造にわけている。すなわち第0相 s両ect量ve seizure phase(aura phase),第1 相psy£homotor lapse phase,第2相oral a就。− matisn phase,第3相behavioral automatism phaseの四つの相である。臨床症状から判断す ると,本症例は,精神運動発作で,第3相の behavio∫al automatismカミ発現したものとも考 えられる。第3相へは第1相あるいは第2相か ら移行する。それぞれの脳波所見を見ると,第 1相では,比較的規則正しい高振幅杢6Hzの θ波が,2弓Hzのδ波を混入して前頭,側頭部に 優位に広洲生に出現する。第2相では比較的律 動的に連続する2−6Hzのδ一θ波,多くは2−3 Hz のδ波力現られる。第3相の時期の脳波は,発 作時の主要な変化はおわり,疲弊を伴いながら 発作前の脳波へ戻る傾向を示しており,脳深部 での発作はすでに終わっているのではないかと 想像されている。また発作間欠期には,焦点性 突発波を示し,左右差が見られるのが特徴であ る。以上から,Fig.1の突発波は,精神運動発 作の間欠期脳波とは異なり,しかもこの突発波 に一致して臨床上なんら異常行動は認められ ず,まナこFig.3の異常行動の始まった時期の 脳波は第3相のbehavioral automatis搬の脳波 とは異1なることから,異常行動は,精神運動発 作(複雑部分発作の自動症)によるものとは考 えられない。  一方,自動症四神12)は,欠神発作の6つの亜 型の内の自動症を持つものをいう。脳波的に は,何れの亜型でも発作中には,広汎性に,規 則的な左右対称性の3Hz棘徐波複合が発作の 期間を通じて連続して出現するのを特微とす る。時に2−4Hzの棘徐波複合のこともあり, 二丁徐波複合のこともある◎間欠期の突発性異 常波としては,約1/3の例に広汎性両側同期性, 左右対称性に3Hz前後の短い棘嘗胆複合の群 発が出現する。従って,:Fig.!の突発波から考 えると,この症例は自動症欠神との関係が疑わ れるこ:とになるが異常行動時の脳波は全く異な るので自動症欠神とはしがたい。  このように,今回我々が記録した終夜睡眠ポ リグラフィでは,異常行動のみられた時期の脳 波には,てんかん性放電はみられず,高振幅徐 波からなる第4段階の唾眠中に突然筋電図が混 入することから始まり,経過とともに,より浅 い三眠段階へと移行する所見のみであった。 Kales5)らの報告によると夢中遊行時のポリグ ラム変化は,睡眠第3,4段階に出現し,夢中 遊行の開始時には体動とともに高振幅で律動性 のδ波群発が見られ,夢中遊行が長く続く場合, 低振幅速波化を示す様になると言われている。 本症例の記録も彼らの報告とほぼ同じと考えら れた。従って,本症例の睡眠中の異常行動は, 臨床面とボリグラム記録を総合した結果てん かんによるものではなく,夢中遊行によるもの と診断したQ  Fukushima2>らは,臨床上てんかん発作のな い正常小児!12人のうち4人に軽睡眠期に両側 性に棘乱波複合をみたと報告している◎また森 岩19)は,臨床症状を示さない軽症頭部外傷の小 児の脳波にてんかん性異常脳波を示した症例に ついて,その同胞の脳波を検査したところ,そ の50%にてんかん性放電を認め,素因が強く関 与していることを報告している。本症例では, 浅い唾眠段階でみられたてんかん性放電もこれ まで得られた結果よりsubclinica1な所見と考 えられ,異常行動発現に直接関与していないも

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夢 中 遊 行 33 のと推察された◎  以上から,睡眠中に異常行動が起きたとき, それがてんかんによるものか,夢中遊行による ものかの鑑別は,夜間での異常行動の確認と同 時に,それに伴う,てんかんを示唆する脳波所 見の有無の確認が重要である。そのためには, 終夜睡眠ポリグラフィは,有力な検査手段であ るとともに,その後の治療および予後を考える と,この種の症例には,是非とも実施されなけ ればならない検査であると考える。 ま と め 1. 夜間睡眠中に異常行動を起こし,昼間の標 準的脳波記録(安静,覚醒,閃光刺激及び過呼 吸賦活等)にてんかん性放電が認められたた め,てんかんと診断された一例に終夜睡眠ポリ グラフィを施行した。 2.異常行動の見られた時期の,終夜睡眠ポリ グラフィには,てんかん性放電は認められず, さらにてんかん発作を示唆する所見はみられな いため夢中遊行と診断した。 3. 終夜睡眠ポリグラフィでは入眠初期に,広 汎性に高振幅5Hz前後の棘徐波複合の群発が 出現した。この種のてんかん性脳波異常は正常 小児においてもみられることがあり,本症例の 異常行動に直接かかわりをもたないものと推察 した。 4. この様な症例では,昼間の標準的脳波記録 だけでなく,終夜睡眠ポリグラフィが診断確定 のために極めて有用であることを報告した。

献 1)S玉eep Disorders C玉assi丘ca£ion C◎m撮it£ee   〈Chair㎜a11:Roffwarg, H・Pウ:Diagl議os£ic clas一 ︶ 2 ︶ 3 ︶ 4 ︶ 5 ︶ 6 ︶ 7 ︶ 8 ︶ 9 10) 11) 12) 13) si薮cadon of sieep and arousal disorders・ Sleep,2, 1−1317, 19ワ9。 Fukushima, Y., Kawaguch量, S。 Ohsawa, T・ and Onuma,『r.:Astudy・撹EG abnorm段1i・ ties in n・rmal childre蒙玉, Foha Psychiatぎica et Neur・1・gica Jap・nic農,27,105−n5,1973 Popoviciu, L・et Szabo, L・: Etude polygra− phique du sommeil dans les段utomatismes ambu至atoires noc搬r敷es. Revue Roumai1儀e de Neurologie,17,黛7−46,1970. Rr・ught・H, R. J.:sleep disorders:Dis・rders o£ 段rousaP Sience, 藁59, 璽070−1078, 1968. Kales, A., Jacobson, A., Paulson, M. J., Kales, J.Dほmd Waher, R。 D.:s・mnambulis雛: Psychophysioiogical corre玉ates・ Arch・ Ge蓑・ Psychiat・,14,586−594, ig66・ Rechtscha{{en, A.盆nd Kales, A.:AMarma1 ・£standardized termi・蔵・玉・gy techni噸ues,鋤d scoring system for sleep stages of human sub− jects・・U・S・Dept・of h&W, Neurological I簸一 formation Network,おethesda, i968. Ro任warg, H。 P・, Mus1o,」. N. and:Deme煎, W。α:Ontogα竃etic developmen£oぞthe hu− ma臓Sleep−dream CyCle・The prime rO王e O蚕 dreaming sleep in eaア匪y 至ife may be in t1驚 development of the central nervous sys£e懲. Science, 152,604−619, 1966. 和田豊治:臨床てんかん学2版,158一τ64.金 原出版,東京,1975. Pen薮eld, w譲nd J縦sper, H.:鷺pilepsy鋤d the fu犠ctional anato重ny of the hu搬an bmiu・ 497−539,Little,欝roun and Compa簸y, Bbston, 1954. 宮坂松衛,福沢 等:診断.現代精神医学体系 11A,大熊輝雄編,215−259,中山書店,東京, 1978。 福沢 等:精神運動発作(側頭葉てんかん)の 発作型の相引構造に関する脳波的,ポリグラフ 的研究.精神神経学雑誌,74,471−51◎,1972. 大熊輝雄:臨床脳波学3版,157−167,医学書院, 東京,1983. 飯島 基:てんかん性異常脳波を示した軽症頭 部外傷の小児とその同胞の脳波の検討,お茶の 水医学雑誌,31,213−223,1983.

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A Case Suspected of Being Epileptic Automatism but Later Diaguosed

as Somnambulism Based oR AII Night ?olysomnogram

Anan Mochizuki, Yoshikazu Ishiz;uka, Hiteshi Fukuzawa,

and Tetsuhiko Kariya

Abstract: We encountered a patient with abnormal nocturnal behavioacs whose standard daytirne EEG suggested epileptic abnorma}ities. Based on an initial diagnosis of the epilepsy, we con-ducted aR all night sleeping polygrapl}ic examination. However, the polygrams showed finclings almost identical to previously reported polygrams ofsomnambulism. During the initial hypnagogic phase, the EEG showed extensive burst of high voltage spike-and-slow wave complexes of about 5 Hz. Since such epileptic abnorrnal discharges are also seen in normal children, they were con-sidered to have no direct relation to the abnormal behaviors in this patien£. These findiRgs indicate the importance of determining whether oT not abnormal nocturnal behaviors are due to epilepsy. All niglit polysomnography was indispensable for making a definite diagnosis in

this case.

Key words: Somi}ambulism, Polysomnogram, Epileptic automatism, Absence with automatism, Psychomotor seizure

参照

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