口 咽 科9:3;409∼416,1997 409 耳 下 腺 に 発 生 し た 線 維 素 性 唾 液 管 炎 症 例 吉 岡 由 記 子1)・ 牧 野 邦 彦2)・ 佐 古 田 一 穂2)・ 大 月 直 樹2) 志 水 賢 一 郎2)・ 天 津 陸 郎2)・ 大 林 千 穂3) 1) 甲南病院耳鼻咽喉科 2) 神戸大学 医学部耳鼻咽喉科 3) 神戸大学 医学部附属病院病理部 39歳 女性 の両側 の耳下腺 に生 じた線維 素性 唾液管 炎 を報告 した.ア レル ギー疾 患 はなか っ た.口 腔 内へ排 出 され た索 状分 泌物 を検 鏡す る と多数 の好 酸球 と少 数の 好 中球 お よび細 菌 塊 を認 め た.保 存 的 治療 は奏功 せ ず,腫 脹時 の疼 痛 が強 いた め両側 耳下 腺全摘 出術 を施 行 した.病 理組 織学 的 に は,導 管 周 囲で の好酸 球 の浸潤,炎 症 細 胞 の上 皮 層 内への侵 入,さ らに腔 内 の剥 離上 皮 を混 じた好 酸性 滲 出物 か らな る栓 の形 成 な どの点が 気管支 喘 息 と類 似 して いた.術 後,両 耳下 腺部 の腫脹 や疼 痛 は消 失 した. キー ワー ド:線 維 素性 唾液 管 炎,耳 下 腺全摘 出術,ス テ ノ ン氏 管, 好酸 球 の浸潤,ア レル ギー は じめ に 発 作 性 反 復 性 唾 液 腺 腫 脹 を主 徴 とす る線 維 素 性 唾 液 管 炎 は,1879年 にKussmaul 1)に よ っ て 初 め て報 告 され た.こ の 疾 患 は,唾 液 管 開 口部 か ら白色 の 索 状 分 泌 物 が 排 出 され るの が 特 徴 で あ る.本 症 の 成 因 に つ い て は ア レル ギ ー の 関 与 が 指 摘 され て い るが,い ま だ成 因 につ い て は 明 らか で は な い.本 疾 患 の 報 告 例 は22例 と極 め て 少 な く,そ の うち 手術 的 に唾 液 腺 を摘 出 した と す る報 告 は3例2)3)の み で あ る. 我 々 は,今 回 両側 の 耳 下 腺 に生 じた線 維 素 性 唾 液 管 炎 に対 し,両 側 耳 下 腺 全摘 出術 を施 行 し た症 例 を経 験 した.そ の 臨床 像 や 病 理 組 織 像 な ど,文 献 的 考 察 を加 え て報 告 す る. 症 例 症 例:39歳,看 護 婦 初 診:1994年12月6日 主 訴:両 側 反 復 性 有 痛 性 耳 下 腺 部 腫 脹 既 往 歴:25歳 流 行 性 耳 下 腺 炎 27歳 拒 食 症 家 族 歴:父 ソバ ア レル ギ ー,鼻 ア レル ギ ー 娘 鼻 ア レル ギ ー,気 管 支 喘 息,ア トピー 性 皮 膚 炎 現 病 歴:28歳 頃 か ら月1回 程 度 の 発 作 性反 復 性 の 一側 性 耳 下 腺 部 腫 脹 が 出 現 した が,放 置 し て い た.腫 脹 は 疲 労 時 や 月経 時 に生 じ る こ とが 多 く,そ の 際 耳 下 腺 部 を マ ッサ ー ジ す る と白色 の索 状 分 泌 物 が ス テ ノ ン氏 管 開 口部 か ら排 出 し, 唾 液 の 流 出 が よ くな る と と もに腫 脹 は軽 快 して い た. 29歳 頃 か ら腫 脹 は両 側 性 に 出現 す る よ う に な り,32歳 の時 に某 耳 鼻 咽 喉 科 医 を受 診 した.34 歳 か ら35歳 に か け て 口腔 内 へ の 排 出物 の 細 菌 検 査 が 行 わ れ,Streptococcus viridansが 同 定 さ れ た.治 療 と して ス テ ロイ ドの 静 注 と内 服,漢 方薬 や 抗 生 剤 の 内服 を は じめ,ス テ ノ ン氏 管 の ブ ジ ー の よ る治 療 も受 け た が 腫 脹 の頻 度 は減 少 しな か っ た.ま た検 査 と して36歳 頃 に耳 下 腺 造 影,耳 下 腺超 音 波 検 査 も受 け て い るが,異 常所 見 は指 摘 され な か っ た. 1994年8月 頃 か ら腫 脹 が 週 に2∼3回 と頻 回 と な っ た た め,同 年12月6日,精 査 加 療 目的 で 当科 へ 紹 介 され た. 当科 で も種 々 の保 存 的 治 療 を 試 み た が,ス テ
図1-A 弾 性硬 で鶏 卵大 に腫 大 した左 耳 下 腺 ロ イ ドの 内 服 の 効 果 は徐 々 に減 退 し,耳 下腺腫 脹 時 の疼 痛 が 非 常 に強 く,患 者 の 希 望 もあ り, 1996年3月4日 手 術 目的 で 入 院 した. 現 症:入 院 時,左 耳 下 腺 が 弾 性 硬 で 鶏卵 大 に腫 大 して お り,表 面 は平 滑 で あ っ た.翌 日 に は,右 耳 下 腺 が び まん 性 に腫 大 した(図1-A, B).両 側 の 耳 下 腺 部 の マ ッサ ー ジ を 行 う と, ス テ ノ ン氏 管 の 開 口部 か ら白色 の 索 状 分 泌 物 が 排 出 され た(図2).そ の 他 の 耳 鼻 咽 喉 科 領 域 お よび 全 身 的 に,ア レル ギ ー な どの 異 常所 見 は 認 め られ な か っ た. 細 菌 検 査:口 腔 内へ 排 出 さ れ た 索 状 分 泌 物 の 細 菌 検 査 でstreptococcus mitisが 同 定 され た. 塗 末 細 胞 検 査:口 腔 内 へ 排 出 され た索 状 分 泌 物 を検 鏡 す る と多 数 の好 酸 球 と少 数 の 好 中球 お よび 細 菌 塊 を認 め た. 血 液 検 査:白 血球5600/mm3,分 節 核 球68 .2 %,好 酸 球2.9%,好 塩 基 球0.5%,単 球4,1%, リンパ 球24.3%で あ っ た. 臨 床 化 学 検 査:耳 下 腺 腫 脹 時 に は,血 清 ア ミ 図1-B び まん性 に腫 大 した右 耳 下 腺 図2 ス テ ノ ン氏 管 開 口部 か ら排 出 した 白色 の 索状 分 泌 物(cm) ラ ー ゼ は244IU/lと 上 昇 を 認 め た.耳 下 腺 部 の マ ッ サ ー ジ で 分 泌 物 が 排 出 さ れ,唾 液 の 流 出 が 生 じ る と翌 日 に は 腫 脹 も軽 快 し,血 清 ア ミ ラ ー ゼ も137IU/lに 低 下 し た.血 清 膵 ア ミ ラ ー ゼ は47IU/lで 正 常 で あ っ た.CRPは 陰 性 で, 他 の 臨 床 化 学 検 査 で 異 常 は 認 め な か っ た. 免 疫 学 的 検 査:血 清IgEは,術 前437IU/ml で 上 昇 し て い た.IgGは1384IU/ml,IgAは
口 咽 科9:3 線 維 素 性 唾 液 管 炎 症 例 411 167IU/ml,IgMは123IU/mlで 正 常 で あ っ た. 抗SS-A,抗SS-B抗 体,抗RNP抗 体,RA テ ス トは 陰 性 で,抗 核 抗 体 は 陽 性 で あ っ た. RASTで は,ハ ウ ス ダ ス ト1が1.09UA/ml, ハ ウ ス ダ ス ト2は0 .98UA/ml,ヤ ケ ヒ ョ ウ ヒ ダ ニ1.21UA/ml,コ ナ ヒ ョ ウ ヒ ダ ニ0.82UA/ mlが 陽 性 で そ の 他,カ モ ガ ヤ,ブ タ ク サ,ヨ モ ギ,ス ギ,ペ ニ シ リ ウ ム,ア ス ペ ル ギ ル ス, カ ン ジ ダ,ア ル テ ル ナ リア,猫 皮 膚,犬 皮 膚, 米,ミ ル ク,牛 肉,小 麦,ソ バ は す べ て 陰 性 で あ っ た. 超 音 波 検 査:耳 下 腺 組 織 に 異 常 は 認 め な か っ た. 耳 下 腺 造 影:左 耳 下 腺 造 影 を 施 行 し た と こ ろ, 単 純 エ ッ ク ス 線 写 真 で は 唾 石 や ス テ ノ ン 氏 管 の 拡 張 な ど の 異 常 を 認 め な か っ た.ま たCTで も腺 組 織 に 異 常 を 認 め な か っ た. 手 術 所 見:両 側 顔 面 神 経 を 保 存 し両 側 耳 下 腺 全 摘 出 術 を 施 行 し た.両 側 耳 下 腺 は 正 常 よ りや や 腫 脹 し て い た が,周 囲 組 織 か ら の 剥 離 は 容 易 で癒 着 は な か った. 摘 出 標 本 で の 肉眼 的 所 見 で は,ス テ ノ ン氏 管 の壁 の 肥 厚 が あ っ たが,内 腔 に は 充填 物 を み と め な か っ た.ま た 耳 下 腺組 織 に も,腫 瘤 病 変や 線 維 化 な ど を認 め な か っ た. 病 理 組 織 学 的 所 見:病 変 は太 い導 管,す な わ ち ス テ ノ ン氏 管 か ら小 葉 間 導 管 に 限 局 して い た. 一 方 ,小 葉 内 導 管 に は著 変 な く,分 泌 小 葉 に も 軽 度 の 脂 肪 織 浸 潤 を認 め るの み で 炎症 所 見 は な か っ た(図3).病 変 部 で は導 管 周 囲 に び ま ん 性 に リンパ 球,形 質 細 胞 お よび 好 酸 球 の 浸 潤 が み られ,こ れ ら炎 症 細 胞 は上 皮 層 内 に も侵 入 し て い た.さ ら に腔 内 で は好 酸 球,リ ンパ 球,剥 離 上 皮 を混 じた好 酸 性 滲 出 物 か らな る栓 を形 成 して い た(図4).ま た一 部 で は芽 中 心 を伴 う リンパ 濾 胞 の形 成 や 線 維 化 を伴 っ て い た. 術 後 経 過:術 後 も,残 存 ス テ ノ ン氏 管 の 開 口 部 か ら,術 前 よ り も短 い 白 色 の 索 状 分 泌 物 が 口 腔 内 に排 出 され る こ とが あ るが,疼 痛 お よ び耳 下 腺 部 の 腫 脹 は消 失 して い る. 図3 HE染 色(×3.1倍) 小 葉 間導 管 周 囲 に,リ ンパ 濾胞 を伴 う炎症 性 細 胞 の浸 潤 が み られ る(太 い矢 印)が, 小 葉 内導 管(細 い 矢 印),分 泌小 葉 の 変化 は乏 しい.
図4 HE染 色(×50倍) リンパ 球,好 酸球 が 間 質 お よび上 皮 間 に浸 潤 して お り,腔 内 に は剥離 上 皮 と炎症 細 胞 を混 じた滲 出 物 が み られ る. 考 察 本 疾 患 を最 初 に 定 義 し たKussmaulに よ る と線 維 素 性 唾 液 管 炎 は,発 作 性 反 復 性 に唾 液 腺 が 腫 脹 し,唾 液 管 開 口部 か ら索 状 分 泌 物 が 排 出 され る の を特 徴 とす る1).こ の 定 義 に従 っ て 過 去 の 報 告 例 を検 討 した と ころ わ ず か22例 で あ り, 非 常 に まれ な 疾 患 で あ る とい え る(表1).欧 米 で は ア レル ギ ー 性 耳 下 腺 炎 の 一 部 と して線 維 素 性 唾 液管 炎 が 報 告 され て い る こ と も あ る. Waldbott4)の 報 告 で は,ア レル ギ ー性 耳 下 腺 炎 の3例 が 報 告 され て い るが,そ の うち2例 に 分 泌物 の 排 出 を認 め,1例 に は認 め て い な い. ま たVon Reuss14)も,耳 下 腺 腫 脹 時 に 血 中 好 酸 球 が 増 多 し月経 に一 致 す る症 例 と腹 部 疝 痛 発 作 を と もな っ た症 例 を報 告 して い る が い ず れ も 索 状 分 泌 物 の排 出 を認 め て お らず,線 維 素 性 唾 液 管 炎 に該 当 しな い た め,今 回 の 統 計 に は加 え て い な い. と こ ろで 本 疾 患 は成 人 に 発症 し,小 児 の 発 症 例 の報 告 は な い.一 方,性 差 につ い て は 本 邦 で は男 女 比 が5:4と 差 は な い が,欧 米 で は,女 性 に 多 い.発 生 部 位 は,本 邦 で は耳 下 腺 と顎 下 腺 が1:1で あ るが,欧 米 で は す べ て 耳 下 腺 で あ る.ま た 患 側 は,ほ とん どが 両 側 で あ る.な か に は 左 顎 下 腺 と両 耳 下 腺 に 生 じ た も の も あ る7). 耳下 腺腫 脹 の 原因 につ い て は,1)ア レル ギー 性 の導 管 の 浮 腫 に よ る閉 塞,2)ア レル ギ ー 喘 息 の気 管 支 の よ う に,粘 液 が 生 成 さ れ る こ と に よ る導 管 の 閉 塞,3)腺 実 質 の ア レル ギ ー性 浮 腫 な どが あ げ られ て い る4).ま た主 管 の 反 射 性 の 障 害 に よ る と い う 報 告 もあ る8).と こ ろ で, 本 症 例 で は,耳 下 腺部 の マ ッサ ー ジ に よ り索 状 分 泌 物 が 唾 液 管 か ら排 泄 さ れ,そ の 後 唾 液 が 流 出 す る の が 観 察 さ れ た.唾 液 の流 出 後 に は 唾 液 腺 の 腫 脹 が ほ とん ど消 失 し,血 清 ア ミラ ー ゼ 値 も低 下 す る とい う経 過 が み られ た.こ の こ と よ り本 疾 患 の 唾 液 腺 の腫 脹 は唾 液 管 の 病 変 か ら生 じる二 次 的 な もの と考 え られ る.ま た術 後 に お
口 咽 科9:3 線維 素 性唾 液管 炎症 例 413 表1 線維素性唾液管炎の報告例 い て も 口 腔 内 へ 白 色 の 索 状 分 泌 物 が 排 泄 さ れ て い る こ と は,本 症 の 病 変 の 主 体 が 唾 液 管 で あ る こ と を 裏 付 け て い る . と こ ろ で 本 症 の 病 因 に 関 し て は,1)症 状 が 発 作 性 で あ る こ と,2)背 景 に 食 物 ア レ ル ギ ー4)5)6),気管 支 喘 息4)6)12)13),鼻ア レ ル ギ ー6)7)10)12), 蕁 麻 疹9),な ど の 合 併 症 や 家 族 歴 を も つ 症 例 が あ る こ と,3)口 腔 内 に 排 出 さ れ る分 泌 物 に 多 数 の 好 酸 球 が 認 め ら れ る こ と,な ど よ り,ア レ ル ギ ー の 関 与 が 指 摘 さ れ て い る. 細 菌 検 査 で,本 症 例 でStreptococcus viridans が 同 定 さ れ た.こ れ は,Cohen7)の1症 例 を は じめ,奥 田 ら2)の2症 例,宮 崎 ら9)の1症 例, 村 上 ら10)の α-streptococcusの 報 告 と 共 通 し
て い た.こ の こ と と,塗 末 細 胞 検 査 で細 菌塊 が 認 め られ た とい う報 告 を あ わせ 考 え る と,本 疾 患 の病 態 に細 菌 が何 らか の 関 与 を して い る可 能 性 を否 定 で きな い. 病 理 組 織 学 的 に は,奥 田 ら2)は唾 液 腺 管 腔 内 に好 酸 球,好 中球,剥 離 上 皮 を ま じえ た粘 液 塊 に よ る閉 塞,管 上 皮 の 肥 厚,管 周 囲 問質 の 硝 子 化,浮 腫 お よび 好 酸 球 浸 潤,リ ンパ 濾 胞 の 形 成 が 特 徴 で あ り気 道 の ア レル ギ ー粘 膜 と類 似 して い た と報 告 して い る.我 々 の 症 例 で もHE染 色 で1)導 管 の 中枢 側 が お か され る,2)好 酸 球 の浸 潤 が 目立 つ,3)導 管 腔 内 に好 酸 性 滲 出 物 か らな る栓 が あ る,4)上 皮 の 剥 離 傾 向 が あ る,な どの 点 で気 管 支 喘 息 や ア レル ギ ー性 気 管 支 肺 ア ス ペ ル ギ ル ス 症 と類 似 して い た.こ の こ とか らア レル ギ ー の 関 与 が疑 わ れ た が,症 状 発 現 の誘 因 とな る抗 原 は 同 定 され な か っ た.ま た, 吉 田 ら3)は摘 出 顎 下 腺 のHE染 色 で奥 田 ら2)の 報 告 と類 似 所 見 が み られ る と報 告 して い る.し か し トル イ ジ ンブ ル ー染 色 で は肥 満 細 胞 の 脱 顆 粒 は 顕 著 で な く,肥 満 細 胞 と好 酸 球 の 分 布 も一 定 の 関 係 は な い よ うに思 わ れ る と述 べ て い る. さ ら に 免 疫 組 織 学 的 に 浸 潤 好 酸 球 が 大 部 分 EG2陽 性で リ ンパ 球 はCD4優 位 で あ り,導 管 周 囲 の 好 酸 球 の 浸 潤 に はTリ ンパ 球 由 来 の 好 酸 球 遊 走 因子 の 関 与 の 可 能性 を指 摘 して い る.本 疾 患 とア レル ギー の 関連 につ い て は 今 後 も検 討 され るべ き問題 で あ る. 本 疾 患 は 反 復 性 に 耳 下 腺 部 が腫 脹 す る こ とが 特 徴 と され て い る が,鑑 別 す べ き疾 患 と して, 異 物,軟 部 好 酸 球 肉芽 腫 症,反 復 性 耳 下 腺 炎, Heerfordt症 候 群 な どが あ る.こ れ ら は,い ず れ も好 酸 球 を多 数 含 む 白色 の索 状 分 泌 物 が 排 出 さ れ る こ とは な い.し か し,奥 田 ら2)は唾 石 症 に好 酸 球 を含 む ジ ェ リー 様 閉塞 物 が 合 併 す る症 例 が あ る と報 告 して い る こ とか ら,唾 石 の有 無 につ い て の 確 認 が 必 要 で あ る. 治 療 法 につ い て は,耳 下 腺 部 をマ ッサ ー ジす る だ け で 索 状 分 泌 物 が ス テ ノ ン氏 管 か ら排 出 さ れ る こ とに よ り唾 液 流 出 が 良 好 とな り,腫 脹 と 疼 痛 が 消 退 す る こ とが あ る.こ の段 階 で は ス テ ノ ン氏 管 の洗 浄 な どの 局 所 的 処 置 が有 効 と思 わ れ る.文 献 的 に は,ス テ ノ ン氏 管 開 口部 か らの ス テ ロ イ ドの 注 入 洗 浄 療 法 が 症 状 の 軽 快 に効 果 的 で あ る とい う もの が 多 い2)10)13).全身 的 に は抗 ヒス タ ミ ン剤 の 内服 や ス テ ロ イ ドの 内 服 な どが あ る.抗 ヒス タ ミ ン剤 の 効 果 に つ い て は,症 状 は 完 全 消 退 した もの11)から効 果 が 一 時 的 で あ っ た もの7)9)10)や全 く効 果 が なか っ た12)とい う報 告 まで 様 々 で あ る.ま た ス テ ロ イ ドの 内服 に つ い て は,有 効 で あ る とい う報 告9)は あ るが,完 全 消 退 し た とい う報 告 は こ れ ま で に な い(表1). 一 方,手 術 治 療 に 関 して は こ れ まで に本 邦 で は,奥 田 ら2)の耳 下 腺1例 と顎 下 腺1例,吉 田 ら3)の顎 下 腺1例,お よび 本 症 例 の 耳 下 腺 摘 出 の 報 告 が あ るの み で あ る.そ の 適 応 と して は, 難 治 性 で経 過 の 長 い症 例 が 対 象 と な る.我 々 の 症 例 で もス テ ロ イ ドの 内 服 治 療 な ど種 々 の保 存 的 治 療 を行 っ た が,そ の 効 果 は徐 々 に減 退 しや む な く耳 下 腺 摘 出 を行 っ た. 予 後 につ い て は,保 存 的 療 法 で は症 状 が 完 全 消 退 す る こ とが まれ で 経 過 は 長 い とい わ れ て い る. ま と め 1. 両 側 耳 下 腺 に発 生 した 線 維 素 性 唾 液 管 炎 に対 し両 側 耳 下 腺 全 摘 出術 を施 行 した. 2. 塗 末 細 胞 診 で は,多 数 の 好 酸 球 と細 菌 塊 が認 め られ た. 3. 病 理 組 織 学 的 に,導 管 の 中枢 側 が お か さ れ る,導 管 周 囲 に好 酸 球 の浸 潤 が 目立 つ,導 管 腔 内 に好 酸 性 滲 出 物 か らな る栓 が あ る,上 皮 の 剥 離 傾 向 が あ る,な どの 点 で 気 管 支 喘 息 や ア レ ル ギ ー 性 気 管 支 肺 ア スペ ル ギル ス症 と類 似 して い た. 4. 病 因 に ア レル ギ ー の 関 与 が考 え らた が, 局 所 以 外 に ア レル ギ ー の 所 見 は な か っ た. 5. 術 後 も 口腔 内へ 分 泌 物 が 排 泄 され る こ と は,本 症 の 病 変 の 主 体 が 唾 液 管 で あ る こ と を示 唆 して い る.
口 咽 科9:3 線維 素性 唾液管 炎症 例 415 本 論 文 の 要 旨 は,第9回 日本 口腔 ・咽 頭 科 学 会 に お い て 発 表 した. こ の論 文 の 作 成 に対 し御 協 力 下 さ い ま した 甲 南 病 院耳 鼻 咽 喉 科 の後 藤 友 佳 子 先 生 に感 謝 い た しま す. 参 考 文献
1 ) Kussmaul I:Anfallsweise auftretende Speichel geschwulst in Folge von chronischer eiterig fibrinOser Entzi:indung des Stenonschen Ganges. Berlin Klin Wschr 15:209-211, 1879. 2) 奥 田 稔,小 上 芳 春,海 野 徳 二:Sialodochitis fibrinosa(Kussmaul).耳 鼻21:635-639,1975. 3) 吉 田 誠,鮫 島 靖 浩,増 山 敬 祐,他:顎 下 腺 に み ら れ た 線 維 素 性 唾 液 管 炎 の1例.口 咽 科6:97-1 02,1994.
4 ) Waldbott GL, and Shea JJ:Allergic paroititis. J Allergy 18:51-54, 1947.
5 ) Swinny B:Allergic parotitis. Ann Allergy 11: 473-474, 1953.
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14 ) Von Reuss A:Uber chronische Erkrankungen der Parotis im Kindesalter. Jahrb. f. Kinder heilk. 70:161-173, 1909.
(1996年11月5日 受 理) 別刷 請 求 先:〒650神 戸市 中央 区楠 町7-5-2
神 戸 大 学 医学 部 耳 鼻咽 喉 科 吉 岡 由記 子
Sialodochitis fibrinosa of the parotid glands:A case report
Yukiko Yoshioka 1), Kunihiko Makino 2), Kazuho Sakoda 2) Naoki Ohtsuki 2), Kenichiroh Shimizu 2), Mutsuo Amatsu 2)
Chiho Ohbayashi 3)
1 ) Department of Otolaryngology, Kohnan Hospital 2 ) Department of Otolaryngology, Kobe University 3 ) Pathology Schbol of Medicine, Kobe University
A 39-year-old female with sialodochitis fibrinosa of the bilateral parotid glands is described. She had no history of allergy.
On the microscopic examination of the mucus plug taken from the ducts, many eosino phils as well as a few neutrophils and bacterial colonies were seen.
Conservative therapy was not effective in relieving pain and swelling of the bilateral parotid glands.
She underwent a bilateral parotidectomy due to these symptoms.
Pathologic findings suggested bronchial asthma, due to subepithelial eosinophilic infiltra tion, eosinophilic impaction with desquamative epithelium, and inflammatory cells in affected proximal ducts.
No pain and swelling occurred following parotidectomy.
