耳 鼻44:154∼158,1998
顎 下 腺 多 形 腺 腫6例
の検 討
赤 木
博 文
・ 假 谷
伸
・ 中 田
道 広
西 岡
信 二
・ 鶴 迫
裕 一*
内 藤
好 宏料 ・ 西 崎
和 則*
全 唾 液 腺 腫 瘍 の う ち 多 形 腺 腫 の 占 め る割 合 は 約60∼80%で,全 唾 液 腺 多 形 腺 腫 の う ち 顎 下 腺 多 形 腺 腫 の 占 め る 割 合 は 約5∼10%に す ぎ な い.稀 な,6例(男3例,女3 例)の 顎 下 腺 多 形 腺 腫 症 例 を 報 告 し た.年 齢 は25∼69歳 で 平 均53.7歳,患 側 は全 例 右 側,主 訴 は全 例 顎 下 部 腫 脹,発 症 か ら手 術 ま で の 期 間 は8カ 月 ∼15年 で 平 均5年4 カ 月 で あ つ た.全 例,正 常 顎 下 腺 を含 め た 腫 瘍 の 全 摘 出術 を施 行 し,病 理 組 織 検 査 に て 悪 性 所 見 は認 め ず,術 後 平 均2年1カ 月 経 過 した 現 在,再 発 は認 め て い な い.Key words: pleomorphic adenoma, submandibular gland, complete removal, long-term follow-up は じ め に 多 形 腺 腫 は,大 唾 液 腺,特 に 耳 下 腺 に 多 く発 生 し, 顎 下 腺 に発 生 す る の は 約1割 と され て お り比 較 的 稀 で あ る.ま た 本 腫 瘍 は,発 育 が 緩 慢 な た め 長 期 間 放 置 さ れ る こ とが 多 く,悪 性 化 の 可 能 性 や 不 充 分 な治 療 に よ る 高 い 再 発 率 を認 め,注 意 を 要 す る. 今 回 わ れ わ れ は,1993年8月 以 後,顎 下 腺 に 発 生 した 多 形 腺 腫 を6例 経 験 し た の で,文 献 的 考 察 を 加 え て 報 告 す る. 症 例 6症 例 の 詳 細 を表1に 示 す. 手 術 時 の 年 齢 は25∼69歳 で 平 均53.7歳,性 別 は 男3例,女3例 で,患 側 は い ず れ も右 で あ つ た. 主 訴 は い ず れ も顎 下 部 腫 脹 の み で あ り,自 発 痛,圧 痛,顔 面 神 経 麻 痺 な ど は 認 め な か つ た-発 症 か ら手 術 ま で の 期 間 は8カ 月 ∼15年 で,平 均5年4カ 月 で あ つ た.最 大 径 は症 例4の7.0㎝ が 最 大 で(図1, 図2),2.5∼7.0cmで あ つ た.い ず れ の 症 例 も全 身 麻 酔 下 に,正 常 顎 下 腺 を 含 め た 腫 瘍 全 摘 出 術 を施 行 した.術 後 の 病 理 組 織 検 査 に て 悪 性 と診 断 さ れ た 症 例 は な く,い ず れ も良 性 の 多 形 腺 腫 で あ つ た.い ず れ の 症 例 も1997年7月 現 在 ま で,腫 瘍 の 再 発 は 認 め て い な い(平 均 観 察 期 間2年1カ 月). 代 表 的 症 例 と し て,発 症 後 約15年 間 放 置 さ れ て い た 症 例2を 提 示 す る. 症 例2:67歳,男 性 主 訴:右 顎 下 部 腫 脹 既 往 歴:30歳,虫 垂 炎 手 術 家 族 歴:特 記 す べ き こ と な し. 現 病 歴:1978年 頃,特 に誘 因 な く右 顎 下 部 の 腫 脹 を 認 め る よ う に な つ た.熱 感,自 発 痛,圧 痛,嚥 下 障 害,呼 吸 障 害,顔 面 神 経 麻 痺 な ど認 め な か つ た た め,長 期 間 放 置 し て い た.そ の 後,腫 脹 は し だ い に増 大 して い つ た た め,家 人 の 強 い す す め で,よ う や く1993年10月16日 受 診 と な つ た. 初 診 時 所 見:右 顎 下 部 に6.0×4…5cmの 楕 円 形 の 腫 瘤 を 認 め(図3),表 面 平 滑 で 弾 性 硬,境 界 は比 較 的 明 瞭 で 可 動 性 良 好,表 面 皮 膚 の性 状 に 著 変 な く, そ の 他 の 頸 部 リ ンパ 節 の腫 脹 は 認 め な か っ た.顔 面 神 経 麻 痺 な ど の 神 経 症 状 も認 め な か つ た. 検 査 所 見:右 顎 下 部 腫 瘤 以 外,耳 鼻 咽 喉 科 領 域 に 異 常 を 認 め な か つ た.そ の 他,全 身 血 液 検 査,尿 検 査,心 電 図,胸 部X線 検 査 な ど に 特 記 す べ き異 常 は 認 め な か っ た. *岡 山大 学 医学 部耳 鼻 咽 喉科 学 教室,纏 医療 法 人 内藤 病 院 耳 鼻咽 喉 科 別刷 請 求:〒700-0914岡 山市 鹿 田 町2-5-1岡 山 大学 医 学部 耳 鼻 咽 喉 科学 教 室 赤 木 博 文
衰1顎
下腺多形腺腫6症 例の詳細
図1術 前 局所 所 見(症 例4) 右 顎 下部 に7.0×5.0cmの 腫瘤 を認 め た. 図2摘 出 標 本(症 例4) 図3術 前 局所 所 見(症 例2) 右 顎 下部 に6.0×4.5cmの 腫 瘤 を認 めた. 図4MRI検 査(症 例2) 左 がT1強 調像,右 がT2強 調像. 矢 印 は右正 常 顎 下腺.156
耳
鼻
と
臨
床
44巻2号 図5術 中所 見(症 例2)図6摘
出標本(症 例2)
CT検 査 で は,右 顎 下腺 部 に境界 明 瞭 な腫瘍 影 を
認 め,造 影 にて著 明 に腫 瘍 影 は増 強 した.
MRI検
査 で は,右 顎 下腺部 にT1強 調像 にて低 信
号,T2強
調 像 にて 高信 号 を示 す境 界 明 瞭 な腫瘍 影
を認 め,正 常顎 下 腺 は前 内側 へ圧 排 され てい た
(図4).
手術所 見:右 顎 下腺腫 瘍 の診 断に て1993年11月
17日 入 院,同 年11月19日,全
身麻 酔 下 に右 顎 下
腺 腫瘍摘 出術 を施行 した.右 下顎骨 下 縁 よ り約2cm
下 方 に,こ れ に平行 な約8cmの 皮切 を行 い,広 頸 筋
を切 離 し,被 膜 に包 まれた腫 瘍 を露 出 した.顔 面 神
経 下顎辺 縁枝 は上 方 に飜 転 し,深 部 の舌 神経 や舌 下
神 経 の保 存 に注意 して,腫 瘍 を正常 顎 下腺組 織 とと
もに一 塊 として摘 出 した(図5).摘
出 した腫瘍 は,
表 面平滑 な卵 円形 で赤褐 色 を呈 し,大 きさは6.0×
4.5×4.0cmで
あつ た.割 面 は充 実性 で乳 白色 を呈
し,中 心 部 に一部 ゲル状 変性 を認 めた.腫 瘍 と正 常
顎 下腺 組織 との境界 は比 較 的明 瞭 で あつ た(図6).
病理所 見:粘 液腫様 の 間質 に上皮性 成分 が集 塊状
に混在 してお り,細 胞 の異 型性 や悪性 像 は認 めず,
図7病 理組 織 所 見(HE染 色,×50)(症 例2) 多 形 腺 腫 と診 断 し た(図7). 1997年7月 現 在,術 後3年7カ 月 経 過 し て い る が,再 発 は 認 め て い な い. 考 察 多 形 腺 腫 は,唾 液 腺 に発 生 す る腫 瘍 の 中 で 最 も頻 度 が 高 く,特 に大 唾 液 腺 に 多 く発 生 し,古 くか ら混 合 腫 瘍 と 呼 ば れ て き た.村 上1)は,混 合 腫 瘍 とい う 名 称 に は2通 りの 理 由 が あ る と述 べ て い る.1つ は 腫 瘍 細 胞 の 単 純 な 増 殖 で な く,い ろ い ろ な 組 織 構 造 が 混 在 す る こ と,も う1つ は上 皮 性 組 織 と非 上 皮 性 (間 葉 系)組 織 が 混 在 す る と考 え ら れ て い た こ とで あ る.し か し,間 葉 系 組 織 に み え る部 位 も,全 て 上 皮 性 細 胞 由 来 で あ る こ と が 確 認 さ れ て き て い る. Favata2)は 組 織 培 養 に よ る検 討 か ら,本 腫 瘍 の 多 形 性 は,ほ とん ど全 て上 皮 か ら構 成 さ れ る 新 生 物 の 二 次 的 変 化 で あ つ た と報 告 し て い る.珊bnerら3)は, 本 腫 瘍 の 構 成 細 胞 に は 腺 管 上 皮 細 胞 と筋 上 皮 様 細 胞 が あ り,こ の 筋 上 皮 様 細 胞 が 多 量 の 線 維 様,粘 液 様, 軟 骨 様,あ る い は 骨 様 物 質 を産 生 し,本 腫 瘍 の 間 葉 系 組 織 に み え る部 位 は ほ とん ど筋 上 皮 様 細 胞 由 来 で あ る と述 べ て い る.ま たHubnerら3)は,混 合 腫 瘍 とい う名 称 を,上 皮 性 組 織 と間 葉 系 組 織 の 混 合 と い う 意 味 で は な く,腺 管 上 皮 細 胞 と筋 上 皮 細 胞 の 混 合 とい う意 味 で 用 い て い る.一 方 馬 場 ら4),5)は,本 腫 瘍 は 潜 在 的 に 悪 性 な の で,良 性 を 意 味 す る 腺 腫 (adenoma)を 含 む 用 語 を 用 い る の は 適 当 で な く, 悪 性 型 も存 在 す る こ とか ら,由 来 細 胞 に こだ わ る よ り は腫 瘍 の 増 殖 進 展 の 様 子 ・予 後 を よ り よ く表 現 し え る混 合 腫 瘍(mixed tumor)の 方 が よ り好 ま し い 名 称 で あ る と述 べ て い る.本 論 文 で は,現 在 一 般 的に 用 い られ て い る,多 形 腺 腫 と い う名 称 を 用 い た. 諸 家 の 報 告6)-12)に よ る と,全 唾 液 腺 腫 瘍 の う ち 多 形 腺 腫 の 占 め る割 合 は 約60∼80%で,全 唾 液 腺 多 形 腺 腫 の う ち 顎 下 腺 多 形 腺 腫 は 約5∼10%を 占 め る.全 唾 液 腺 腫 瘍 の う ち顎 下 腺 腫 瘍 の 占 め る 割 合 は10%前 後 で,全 顎 下 腺 腫 瘍 の う ち顎 下 腺 多 形 腺 腫 は 約50∼70%を 占 め,全 耳 下 腺 腫 瘍 の う ち 耳 下 腺 多 形 腺 腫 の 占 め る割 合 よ りや や 少 な い.ま た,多 形 腺 腫 の 顎 下 腺 発 生 は,耳 下 腺 の 約1/3∼1/16と 報 告 さ れ て い る. 年 齢 に つ い て,本 邦 で の 顎 下 腺 多 形 腺 腫83例 を 検 討 した 志 藤 ら13)は,11歳 か ら80歳 ま で 各 年 齢 層 に 広 く発 生 を認 め,腫 瘍 を良 性 群 と悪 性 群 に 分 類 す る と,平 均 年 齢 は良 性 群35.5歳,悪 性 群55.1歳 で あ つ た と報 告 して い る.5例 の 良 性 顎 下 腺 多 形 腺 腫 を報 告 し た 大 原 ら14)は,平 均 年 齢 は42.2歳 で あ つ た と述 べ て い る.7例 の 良 性 顎 下 腺 多 形 腺 腫 を報 告 し た 河 合 ら12)は,平 均 年 齢 は36.4歳 で あ つ た と述 べ て い る.今 回 の検 討 で の 手 術 時 年 齢 は25∼69歳 で 平 均53.7歳 で あ り,比 較 的 高 齢 者 が 多 か つ た. 男 女 比 に つ い て,ほ ぼ 男 女 同 数 に 発 生 を認 め 性 差 は な か つ た とい う報 告13目4)が 多 い.今 回 の 検 討 で も男 女3例 ず つ で あ つ た. 患 側 に つ い て,左 右 差 を 認 め な か つ た と い う報 告12)や 左 側 に 多 か つ た とい う報 告13),14)を認 め るが, 今 回 の検 討 で は 全 例 右 側 で あ つ た.そ の 臨 床 的 意 義 は 不 明 で あ る. 症 状 と して は,顎 下 部 腫 脹 や 腫 瘤 感 の み の 場 合 が ほ とん どで,稀 に 自発 痛 や 圧 痛 を認 め る.村 上1)は, 理 学 的 悪 性 所 見 と し て,(1)顔 面 神 経 麻 痺 また は そ の 前 駆 症 状 と して の 刺 激 に よ る顔 面 筋 け い れ ん,(2)自 発 痛,圧 痛,(3)底 ま た は皮 膚 へ の 癒 着,(4)皮 膚 潰 瘍 形 成 を あ げ て お り,こ れ らの 理 学 的 悪 性 所 見 を 示 す も の は 良 性 多 形 腺 腫 で は な い と考 え て よ い と述 べ て い る.今 回 の 症 例 の 症 状 は,全 例 顎 下 部 腫 脹 の み で, 理 学 的 悪 性 所 見 は 認 め な か つ た.発 症 か ら手 術 まで の 期 間 に つ い て,志 藤 ら13)は6カ 月 か ら40年 の 長 期 に 及 ん で い た と報 告 し て お り,大 原 ら14)は平 均9 年4カ 月 で あ つ た と報 告 し て い る.今 回 の検 討 で の 経 過 期 間 は8カ 月 ∼15年 で 平 均5年4カ 月 で あ り, 大 原 ら14)の報 告 ほ ど で は な い が,や は り長 期 間 放 置 され て い た. 悪 性 化 に つ い て,志 藤 ら13)は,本 邦 で の 組 織 所 見 の 明 ら か な顎 下 腺 多 形 腺 腫77例 の 悪 性 率 は20.8% で あ り,経 過 期 間 の 長 い もの ほ ど,ま た 腫 瘍 の 大 き い も の ほ ど悪 性 化 す る傾 向 を示 した と述 べ て い る. 西 野 入 ら15)は超 大 人 頭 大 の 顎 下 腺 多 形 腺 腫 症 例 を報 告 し,病 理 所 見 で 悪 性 像 を 認 め,肝 転 移 を 伴 な つ て い た と述 べ て い る.今 回 の 検 討 で は,腫 瘍 の 最 大 径 7.0cmの 症 例 を 認 め た が,全 例 と も病 理 所 見 で は 悪 性 像 は認 め な か つ た. 診 断 に つ い て,村 上1)は,臨 床 経 過,視 診,触 診 の 他 に,術 前 補 助 診 断 に はRIシ ン チ グ ラ フ ィ ー, 超 音 波 エ コ ー グ ラ フ ィー,CTス キ ャ ン,シ ア ロ グ ラ フ ィ ー な ど の 画 像 診 断 が 重 要 で あ る が,シ ア ロ CTは 特 に 有 用 で は な い と述 べ て い る.MRIの 有 用 性 も報 告 され て い る12).試 験 切 除 や 針 穿 刺 吸 引 に よ る 生 検 は行 う べ き で は な い とい う報 告5),16)があ る が,村 上1)は,針 穿 刺 吸 引 は 針 の 通 過 に 伴 う細 胞 播 種 の 危 険 は な く,手 動 に よ る 陰 圧 で も十 分 量 の 細 胞 が 得 ら れ,多 くの 場 合 は微 小 組 織 塊 と し て 採 取 で き る の で,細 胞 診 で あ る と同 時 に組 織 診 と して 有 用 で あ る と述 べ て い る. 治 療 に つ い て,Seiferthら16)は,多 形 腺 腫 の高 い 再 発 率 は,不 完 全 な 手 術,不 用 意 な 試 験 切 除 な い し は 手 術 時 の 被 包 損 傷 に 基 づ く も の で あ り,腫 瘍 被 膜 を 傷 つ け な い よ う に非 常 な 努 力 を 払 え ば,単 純 摘 出 (核 出術)で も再 発 率 は きわ め て低 か つ た と述 べ て い る.一 方,村 上1)は,多 形 腺 腫 は 多 彩 な 組 織 構 造 か ら成 り,そ の 部 位 に よつ て 増 殖 の パ タ ー ン や 速 さが 異 な り,被 膜 の 弱 い と ころ を押 し 出 す よ う に発 育 す るた め,球 型 の も の は少 な く,多 く は娘 腫 瘍 を 突 出 させ て じや が い もの よ うに 凹 凸 を認 め,ま た 被 膜 の 厚 さ は症 例 に よつ て 同 一 腫 瘍 で も部 位 に よつ て 異 な り,と き に非 常 に 薄 い こ と も,ほ とん ど認 め られ な い と こ ろ も あ り,核 出 術 で 摘 出 し よ う とす れ ば,微 小 な 腫 瘍 組 織 が 取 り残 され た り,被 膜 の 薄 い と こ ろ か ら細 胞 播 腫 を きた した と して も気 付 か れ ず に終 了 し,原 因 不 明 と思 わ せ る局 所 再 発 を生 じ る こ とが あ り,核 出 術 の 危 険 性 を 指 摘 して い る.顎 下 腺 多 形 腺 腫 に お い て は,や は り腫 瘍 を 完 全 に含 め た 顎 下 腺 の 全 摘 出 が 必 要 と考 え る.今 回 の 症 例 は,全 例 腫 瘍 を 含 め た 顎 下 腺 全 摘 出 術 を 施 行 し て お り,術 後 平 均2 年1カ 月 経 過 した 現 在,全 例 再 発 は認 め て い な い. Footeら6),太 田17),Krollsら18)は,20%か ら40 %以 上 に及 ぶ 高 い 再 発 率 を 報 告 し て お り,正 常 腺 組 織 を 十 分 に つ け た 腫 瘍 の 完 全 摘 出 と,よ り長 期 間 の 術 後 の 経 過 観 察 が 必 要 と考 え る.
158 耳 鼻 と 臨 床 44巻2号 稿 を終 え る に あ た りご 指 導,ご 校 閲 を賜 り ま し た 増 田 游 教 授 に深 謝 致 し ま す. 尚,本 論 文 の 要 旨 は,第20回 四国 四県 地 方 部会 連 合学 術 講 演会(香 川 県)に お い て 口演 した. 文 献 1) 村 上 泰: 唾液 腺 良性 腫 瘍-多 形 腺腫 に関 す る最 近 の考 え方-. JOHNS 2: 391-401, 1986.
2)
Favata BV: Characteristics of mixed tumors of
the parotid gland growing in vitro. Surg Gynec
and Obst 86: 659-662, 1948.
3)
Hiibner G et al: Role of myoepithelial cells in
the development
of salivary gland tumors.
Cancer 27: 1255-1261, 1971.
4) 馬 場 謙 介 他: 唾 液 腺 腫 瘍-そ の 組 織 型 と予 後-. 癌 の 臨 床19: 893-911, 1973.
5) 馬 場 謙 介 他: い わ ゆ る 良 性 混 合 腫 瘍-耳 喉49: 809-816, 1977.
6) Foote FW et al: Tumors of the major salivary
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7) Ackerman LV: Surgical Pathology. pp434-455,
Mosby Co, Saint Louis, 1968.
8) Eneroth CM: Salivary
gland tumors in the
parotid gland, submandibular
gland, and the
palate region.
Cancer 27: 1415-1418, 1971.
9) Thackray AC et al: Atlas of tumor pathology,
pp1-144, AFIP, Washington DC, 1974.
10) 山 田 武 千 代 他: 顎 下 腺 多 形 腺 腫 の2例. 日耳 鼻93 : 1276-1277, 1990. 11) 楠 威 志 他: 唾 液 腺 腫 瘍 組 織 像 の 臨 床 統 計-近 畿 大 学 医 学 部 耳 鼻 咽 喉 科 開 設 よ り15年 間 の 統 計-. 耳 鼻 臨 床 補45: 115-122, 1991. 12) 河 合 晃 充 他: 当 科 に お け る 多 形 性 腺 腫 症 例 の 検 討. 耳 鼻 臨 床 補69: 112-120, 1994. 13) 志 藤 文 明 他: 顎 下 腺 に 発 生 し た 多 形 性 腺 腫 症 例 と そ の 文 献 的 検 討. 耳 展24: 36-44, 1981. 14) 大 原 昌 樹 他: 多 形 腺 腫 の 臨 床 当 院37症 例 の 検 討. 香 川 中 病 医 誌6: 41-50, 1987. 15) 西 野 入 尚 一 他: 胃 癌 を 伴 え る 巨 大 な る 唾 液 腺 混 合 腫 瘍 悪 性 化 の1例. 日 本 内 科 誌45: 672-673, 1956. 16) Seiferth LB et al: 唾 液 腺 腫 瘍 の 病 理 と 臨 床. 耳 鼻 臨 床59: 627-637, 1966. 17) 太 田 邦 夫: 唾 液 腺 腫 瘍 に つ い て (形 態 学 的 の 問 題 を 中 心 に). 臨 床 病 理3: 203-213, 1955.18) Krolls SO et al: Mixed tumors of salivary glands—long-term follow-up. Cancer 30: 276 -281 , 1972.
(受付1997年8月7日)
