肝 門部に発生 し胆管 との交通 を認 めた胆管嚢胞腺癌の1例
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(2) 68:678胆. 道21巻5号(2007). 表1入. 院時血液検査所見. 図1腹 a肝. 部CT. 内側 区域 を主 占居 部 位 と しグ リ ソ ン鞘 左枝 を圧 排 す る よ う に8cm大 一 部 に は石 灰化 を認 め た(白 矢 頭) .. b単. 房 性 嚢 胞 性 病 変 と接 して 肝 外 に突 出す る よ うに4cm大 には2cm大. の単 房 性 嚢胞 性 病 変 が存 在 し,壁 の. の多 房 性 嚢 胞 性病 変 が 存 在 し(黒 矢 頭),嚢 胞 内. の造 影 早期 に よ く濃染 され る充 実 性 の壁 在 結節(矢 印)を 認 め た,. には ビ リル ビン値 は正 常 で あった.肝 予備 能 は良好 で,. 性病 変 の 一部 には充実 性 の壁 在 結 節 を認 め た(図2a,. 各 種腫 瘍マ ー カー は正 常 であ った。. b).. 腹部CT所. 見:肝 内には内側 区域 を中心 としてグ リソ. MRCP所. 見:単 房性 嚢胞性 病変 と多房 性嚢胞 性病 変. ン鞘両枝 に近 接 し,と くに左枝 を圧排 す るよ うに8cm. は接 して存 在 して お り,連 続 す る一 連 の病 変の 可能性. 大 の単房 性嚢 胞性 病変 が存在 し,壁 の一 部に は石 灰化. が考 え られた(図3a),. を認め た(図1a).こ の病変 と接 して肝 外 に突 出す る よ うに4cm大. の 多房性 嚢胞 性 病変 が存 在 した.こ の嚢胞. 内 に は2cm大. の造影 早期 に よ く濃染 され る充 実性 の壁. 在結 節 を認 めた(図1b).ま. た,こ の嚢胞 性病 変 に よ り. ERCP所. 見:中 部胆管か ら肝 門部胆 管 に辺縁 の比較 的. 滑 らかな狭 窄像 を認 め,肝 内胆 管 は左 右枝 ともび まん 性 に拡 張 して いた.こ の造 影所 見か ら,胆 管 狭窄 の原 因は肝 門部 の嚢 胞性病 変 に よる側 方 か らの圧排 と考 え. 肝外胆 管 が圧排 を受 けてお り肝側胆 管 は広範 に拡 張 を. られ た.2つ の嚢胞 性病 変 にはいず れ も造影 剤の流 入 を. 呈 していた.腹腔内 に腫大 した リンパ節 は認 めなか った,. 認 め なか った(図3b).. 腹部MRI所. 見:CTで. 指摘 された単房性嚢胞性病変. 腹 部血 管造 影所 見:左 右 肝動脈,門 脈左 右枝 と も圧. 多房性 嚢胞 性病 変 は,いず れ もその内容物 はT1強 調画. 排 され外 側 に偏位 していた が浸潤 像 は認 め なか った,. 像 で低 信号,T2強. 肝 門部 に は固有肝 動脈 の分枝 か ら造影 され る腫 瘍濃 染. 調 画像 で 高信 号 を呈 し,多 房性嚢 胞.
(3) 肝 門 部 に発 生 し胆 管 との 交 通 を認 め た胆 管 嚢 胞腺 癌 の1例69:679. 図2腹 aTl強. 調画像. bT2強. 調 画像. 部MRI. 単房 性嚢 胞 性 病 変,多 房性 嚢 胞性 病 変 と もにそ の 内容 物 はTl強 調 画像 で低 信 号,T2強. 調画 像 で高 信 号 を呈 し,. 多 房 性嚢 胞 性 病 変 の 一 部 に は充 実性 の壁 在 結 節(矢 印)を 認 め た.. 図3 aMRCP 単 房 性 嚢 胞 性 病 変 と多房 性 嚢 胞 性 病 変 は接 して 存 在 して お り,連 続 す る一連 の病 変 の 可 能性 が 考 え られ た. bERCP 中部胆 管か ら肝 門 部胆 管 に 辺縁 の 比較 的滑 らか な狭 小 像(矢 頭)を 認 め,肝 内胆 管 は び まん性 に拡 張 して いた,2つ の嚢胞 性 病 変 は造 影 され なか っ た.. 以上 の画 像所 見 か ら肝 門部 の多房性 嚢 胞性 病変 は胆. 像 を認 め た(図4a).. 管嚢胞 腺癌 を疑 った,肝 内側 区域 を中心 に存在 す る単. 18Ffluorodeoxyglucose‑positronemissiontomogra・ 集. 房 性嚢 胞性 病変 は多 房性嚢 胞性 病変 と連 続 した一 連の. て指摘 された多房性 嚢. 胞 性 病 変 内 の 充 実 性 部 分 に 一 致 す る と考 え ら れ た(図. 嚢 胞性 腫瘍 と考 えた,肝 側 の単房性嚢 胞性 病 変 は左 葉 のグ リソ ン鞘 に密着 してい るが,右 葉 は前後枝 と も温. 4b),. 存 可 能で あ り,拡 大 肝左 葉切 除,肝 外 胆 管切 除で 一括. phy(以. 下FDG‑PET)所. 見:肝. 積 を認 め た,こ れ はCT,MRIに. 門 部 近 傍 にFDGの.
(4) 70:680胆. 道21巻5号(2007). 図4 a腹. 部血 管 造影. 左 右 肝動 脈 は圧 排 され外 側 に偏 位 して い たが 浸 潤像 は認 め なか っ た,肝 門 部 に は 固有 肝 動 脈 の 分 枝 か ら造 影 され る腫 瘍 濃染 像(矢 印)を 認 め た, bFDG‑PET 肝 門 部近 傍 にFDGの. 集積 を認 め た.. 図5術 肝 門 部 近 傍 に2つ. の 腫 瘍 を 認 め,1つ. の 腫 瘍 と連 続 し て,肝 lig:肝. 円 索,gal:胆. 中所 見. は肝 内 側 区 域 の 肝 表 か ら肝 外 に 突 出 す る よ う に存 在 し(A),こ. 十 二 指 腸 靭 帯 の 腹 側 に も う1つ 嚢,cau:尾. 状 葉,hdl:肝. 手 術 所 見:2005年2月1日,手. 二 指腸. 連 続 し,肝 十二 指腸 靭帯 の腹側 に接 して もう1つ の腫. 切 除 可 能 と判 断 した.. 部 近 傍 に2つ の 腫 瘍 を 認 め,1つ. の 腫 瘍 が 存 在 し た(B).. 十 二 指 腸 靭 帯,sto:胃,duo:十. 術 を施 行 した,肝 門 は 肝 内 側 区 域 の肝 表 か. ら肝 外 に突 出 す る よ う に 存 在 し(図5A),こ. の腫瘍 と. 瘍 が存 在 した(図5B).病 変 は術 前 の予想 通 り拡 大肝左 葉切除. 肝外 胆 管切 除 にて一括 切 除可 能で あ った.. 切 除標 本造 影所 見:肝 門部胆 管 か ら側 方 に突 出す る.
(5) 肝 門部 に発 生 し胆 管 との交 通 を認 めた胆 管 嚢 胞腺 癌 の1例71:681. 多房性 嚢胞 が描 出 され,そ の 内腔 には乳 頭状 腫瘍 に よ. 切 除標本 肉眼所見:肝 門部 胆管 に接 して多房 性嚢 胞. る陰影欠損 を認 めた.肝 側 の嚢胞 性 腫瘍 に もわず か に. 性腫 瘍 を認 め嚢 胞壁 に2cm大. 造影剤 の流 入 を認 め た(図6).. (図7a).こ の多 房性 嚢胞 性病 変 と接 して肝 内側 区域 に. の乳頭状腫 瘍 が存在 した. 7.5cm大 の単房 性 嚢胞性 病変 が存在 した.嚢胞 壁 には と ころ どころ に石 灰化 を認 め,一 部 に黄 色調 の充 実部 分 を伴 って いた.こ の病変 は胆 管左枝 を圧 排 す る よう に 存在 して いた が,胆 管 との交 通部位 は確 認 され なか っ た(図7b). 組 織学 的所見:多 房性 嚢胞性 病変 内 の乳頭 状腫 瘍 は 異型 円柱上 皮 が乳頭 状 に増生 してお り,低 異 型 度の 乳 頭腺癌 の組 織像 で あ った(図8a,b).連 続 す る嚢胞 壁 も 同様 の組織 像 を呈 して いた(図8c).肝 側 の単 房性 嚢胞 性腫瘍 の壁 は硝 子化 した厚 い線 維性 結合 織 か らな り, 嚢胞 内腔 には 出血や フィブ リ ンの付 着 を認 め,石 灰化 を伴 って いた.黄 色 調 の充実 部分 は コ レス テ リ ン結 晶 や壊死 物質 か らなって いた,嚢 胞壁 の上 皮 はほ とん ど が脱 落 してい たが,わ ず か に残 存 した 部分 で は1層 の 腫 瘍細 胞 の被覆 を認 め,多 房性 嚢胞 性病 変 と同一 の組 織像 と考 え られ,両 者 は連続す る一 連 の病変 と考 え ら れた.肝 実質 へ の浸潤像 は認 め られ なか った(図8d). 以上 よ り,肝 門部胆 管か ら発生 し,胆 管 と交 通 を有す る胆管嚢 胞 腺癌 と診 断 した.な お,い ず れ の病変 に も 図6切. 除標 本 造 影. 肝 門部 肝 管 か ら側 方 に突 出 す る多 房 性 嚢 胞 が 描 出 さ れ(白 矢頭),そ. の 内腔 には乳 頭 状 腫 瘍 に よる 陰影 欠. 損(矢 印)を 認 め た.肝 側 の単 房 性嚢 胞 に もわ ず か に. リンパ節 転 移や 脈管侵 襲 は認 め られ なかっ た. 術後 経過:術 後の 経過 は良好 で,第23病. 日に退 院 し. た.現 在,術 後30カ 月経 過 し無再発 生存 中 で ある.. 造 影 剤 の流 入(黒 矢 頭)を 認 め た.. 図7切 a肝. 卵 巣様 間質 は認 め なか った.ま た,切 除断端 は 陰性 で. 除標 本 肉眼 所 見. 門 部 か ら肝 外 に突 出 す る よ う に多 房 性嚢 胞 性 病 変 が存 在 し,嚢 胞 の壁 内 に は2cm大. の乳 頭 状 腫. 瘍 を認 めた 。 b肝. 門部 か ら肝 内 側 区 域 内 に7.5cm大 色 調 の充 実 部分 を認 め た.. の単 房 性嚢 胞 性 病 変 を認 め た,嚢 胞 壁 の 一 部 に は石 灰 化 や黄.
(6) 72:682胆. 道21巻5号(2007). 図8組 a乳. 頭 状腫 瘍(HE染. 色 ルー ペ像). b乳. 頭 状腫 瘍(HE染. 色100倍):異. c多. 房性 嚢 胞(HE染. 色100倍):乳. d単. 房性 嚢 胞(HE染. 色100倍):上. 織学 的 所見. 型 円柱 上 皮 の 乳 頭状 増 生 を認 め た. 頭 状腫 瘍 と同 様 の組 織像 であ っ た. 皮 が 残存 した 部分 で は1層 の異 型 円柱 上皮 の被 覆 を認 め,多 房 性. 嚢 胞 と同一 の 組織 像 で あ っ た.. 考. 察. 胆管嚢胞 腺腫/腺癌 は乳頭状増 生 を示 す粘 液産生性 上 皮 で覆 われた嚢胞 の形 成2)を特徴 とす る まれ な腫瘍 であ る.本 疾患 は,上 腹 部痛 や腹 部腫瘤 を契機 に診 断 され るこ とが多 く,時に黄疸 をきたす こともあ るとされ る1)B)9),. CT,MRIな. どで 隔壁 を伴 う多房性 嚢胞性 病変 として描. 出 され るこ とが多 く,壁 の一部 に軟 部組 織濃 度 の充 実 成分 が認 め られ,時 に嚢 胞壁 の一部 に石 灰化 を伴 う こ とが あ る1>とされ てい る,ま た,胆 管 嚢胞 腺腫 と嚢 胞腺 癌 は一 連 の疾 患 と考 え られ,そ の画 像上 の鑑 別 は困難 とされ るが,壁 在 の充 実性結 節 の存 在や 血管 造 影 にお. 本例 は黄疸 を契機 に診 断 され てい るが,こ の黄疸 は術. け る充 実性結 節 に一致 した明 らか な腫瘍 濃染 が悪性 を. 前 に特 別 な減黄 処 置 を行 うこ とな く自然 に改 善 してい. 示 唆す る所見1)と考 え られ て いる.本 例 で は,術 前 の画. る.こ れ は本例 の黄疸 が,胆 管内腔 に発 生 した腫 瘍 に. 像 診断 にお いて,隔 壁 を有す る多房性 嚢 胞性 病変 と し て描 出 され,壁 在 結節 が存在 し,壁 の一 部 に石灰化 が. よる直接 的 な胆 管狭 窄 に由来 す る もの では な く,肝 門 部 に発生 した嚢 胞性腫 瘍 に よ り肝外胆 管 が圧 排 を受 け たこ とに起 因す るため と考 え られ た. 胆 管嚢胞 腺腫/腺 癌 症例 は近年 報告 例が 増加 し,画像 診 断 による特徴 も明 らか に されて きてお り,超 音 波,. 認 め られ るな ど特徴 的な所見 を呈 してい た こ とや,壁 在 結節 に一致 して血 管造 影 にお いて 明 らか な腫 瘍濃 染 を呈 した こ と,FDG‑PETに. お い て集 積の 増加が み られ. た ことか ら胆 管嚢胞 腺癌 と診 断 す る ことが可 能で あ っ.
(7) 肝 門部 に発 生 し胆 管 との交 通 を認 め た胆 管 嚢 胞腺 癌 の1例73:683 た.ま た,解 剖 学 的 に複 雑 な 部 位 に 発 生 し た 病 変 で あ っ た が,詳. ま とめ. 細 な画 像 診 断 に よ りそ の 進 展 範 囲 を術 前 に 把. 握 す る こ とが で き,的 確 な切 除 が 可 能 で あ っ た と考 え. 今 回,肝 門部 に発生 した嚢胞性 腫瘍 の1例 を経 験 し, 近年提 唱 されているIPNBと の関連性 に関 して考察 した.. ら れる. 外科 的切. 本例 は,現 行 の 「原発 性肝癌 取扱 い規約 」2)に 従 え ば胆. 除 で あ る が,局 所 切 除 や 腫 瘍 掻 爬 な どで 不 完 全 な切 除. 管嚢 胞腺癌 と診 断 され るが,近 年提 唱 され て いる新 し い概 念で はIPNBに 相 当す る と考 え られ た.IPNBの 疾. 胆 管 嚢 胞 腺 腫/腺 癌 に対 す る 治 療 法 は 第1に. を行 っ た 場 合 に は,た. とえ良性 の嚢胞 腺腫 で あ って も. 局 所 再 発 や 悪 性 化 の報 告1◎ 〉 〜12>も あ る こ と か ら,可 能 な. 患概 念 は しだい に明 らかに な りつ つ あるが,今 後,症. 症 例 に は根 治 的 切 除 が 肝 要 な の は 言 う ま で も な い.. 例 を蓄積 し疾患 の本 質 を究 明す る上 で本 例 は貴重 な1. 胆 管 嚢 胞 腺 腫 に は,Wheelerが 間 質)の. 問葉 性 間 質(卵. 巣様. 例 と考 え られ た.. 存 在 に 着 目 し て 提 唱 し たcystadenomawith. mesenchymalstroma(CMS)と の 特 徴 と して,こ. 文. い う概 念 が あ る が,そ. の 疾 患 群 は ほ ぼ 全 例 が 女 性 で,組. 織. 学 的 に は粘 液 産 生 性 の 円 柱 〜 立 方 上 皮 で 覆 わ れ る嚢 胞 壁 と,密 な 紡 錘 形 細 胞 か らな る 問 葉 性 間 質 の2つ 織 成 分 を有 す る と さ れ て い る13).Devaneyは. の組. 多i数の 胆. 管 嚢 胞 腺 腫/腺 癌 症 例 を検 討 し,胆 管 嚢 胞 腺 癌 を①CMS を背 景 とす る女 性 症 例 の 嚢 胞 腺 癌 ②CMSを な い男 性 症 例 の 嚢 胞 腺 瘤 ③CMSを. 背景 とし. 背景 としない女性. 症 例 の 嚢 胞 腺 癌 の3群. に分 類 し て い る.さ. 後 は 良 好 で あ る が,②. の 予 後 は不 良 で あ り,③. らに① の予. 1)岡 田 吉 隆 大 友 画 像2003;5:89‑93. 2)日 本肝 癌 研 究 会編. い,境. papillary mucinous neoplasm of the pancreas. Hepatology 2006; 44: 1333-1343 4) Zen Y, Fujii T, Itatsu K, et at Biliary cystic tumors with bile duct communication: a cystic variant of intraductal papillary neoplasm of the bile duct. Mod Pathol 2006; 19: 1243-1254 5)中. 沼 安 二,全. ば し ば粘 液 過 剰 産 生 や 胆 管 拡 張 を 伴. 疾 患 概 念 が 提 唱 され. 陽,板. 津 慶 太 。胆 管 内 乳 頭 状 腫 瘍. intraductalpapillaryneoplasmofbileduct (IPNB)一. 界 病 変 や低 悪 性 度 の 組 織 像 を示 す 腫 瘍 の 一 群 と. し て胆 管 内 乳 頭 状 腫 瘍(IPNB)の. 新 しい疾患 概 念 の提 唱 とそ の病 理学 的 ス. ペ ク トラ ムー.胆 6)全. 防. 道2007;21:45‑54. 板津慶太. 中 西 喜 嗣,ほ. て い る3)〜7).この 概 念 に よ り,肝 内 の嚢 胞 形 成 を 特 徴 と. 管 腫 瘍 の 病 理 一 胆 管 のIPMNと. し,現 行 の 「原 発 性肝 癌 取 扱 い 規 約 」2)によ っ て 胆 管 嚢. 器 画 像2007;9:221‑228. 胞 腺 腫/腺 癌 と 診 断 さ れ て い た 腫 瘍 は,卵 巣 様 問 質 を伴 わ ず 胆 管 と の 交 通 性 を有 す る 工PNBと,卵. 巣 様 問 質 を伴. い 胆 管 との 交 通 性 を有 さな い 粘 液 性 嚢 胞 腫 瘍(mucinous cysticneoplasm:MCN)に 考 え ら れ つ つ あ る,す. 分 類 す べ き で あ る3)〜7)14陶 と な わ ち,卵. 巣 様 問質 を伴 わ ず 胆. 管 と交 通 を 有 す る胆 管 嚢 胞 性 腫 瘍 は,粘 液 の 貯 留 な ど に よ り胆 管 の嚢 胞 状 拡 張 を きた したIPNBと この概 念 を考 慮 す る と,Wheelerが に 相 当 す る と考 え られ,Devaneyの に ② ③ はIPNBに. 理 解 さ れ る.. 提 唱 したCMSはMCN 分 類 す る① はMCN. 棚 当す る と考 え られ る.本 例 は,壁. の 一 部 に乳 頭 状 結 節 を伴 う多 房 性 嚢 胞 性 腫 瘍 を形 成 し, 胆 管 と の交 通 が 認 め られ,組. 織 学 的 に は,結 節 部 は 嚢. 胞 内腔 に 乳 頭 状 増 生 を 示 し,嚢 胞 部 は1層 上 皮 の 被 覆 を認 め,卵 か らTPNBに. の 異型 円柱. 巣 様 問 質 を伴 わ な い と い う所 見. 属 す る と考 え られ た.. 【 第4. 版 】.東 京:金 原 出版2000. 数 が 少 な く,そ の 予 後 に 関 し て は 不 明 で あ る と し て い. 頭 状 に 発 育 し,し. 原発 性 肝 癌 取扱 い規 約. 3) Zen Y, Fujii T, Itatsu K, et al. Biliary papillary tumors share pathological features with intraductal. は症 例. る吻.本例 は,こ の 分 類 で は③ に 属 す る症 例 と考 え られ た. 一方 ,最 近,肝 内外 の 胆 管 内腔 で胆 管 被 覆 上 皮 が 乳. 献. 邦.嚢 胞 腺腫 ・嚢 胞腺 癌,消 化 器. 7)全. 陽,板. 津 慶 太,中. か.粘. 液 産 生胆. 言 え る か 一.消. 西 喜 嗣,ほ. か,胆. 化. 管内乳頭. 状 腫 瘍 の 病 理 学 的 特 徴 と 胆 道 系 腫 瘍 に お け る位 置 づ け.冠 旦と膵2006;27:443‑449. 8) Akwari OE, Tucker A, Seigler HF, et al. Hepatobiliary cystadenoma with mesenchymal stroma. Ann Surg 1990; 211: 18-27 9) Buetow PC, Buck JL, Pantongrag-Brown L, et al. Biliary cystadenoma and cystadenocarcinoma : clinical-imaging-pathologic correlation with emphasis on the importance of ovarian stroma Radiology 1995; 196: 805-810 10) O'Shea JS, Shah D, Cooperman AM. Biliary cystadenocarcinoma of extrahepatic duct origin arising in previously benign cystadenoma. Am J Gastroenterol 1987; 12: 1306-1310 11) Davis W, Chow M, Nagorney D. Extrahepatic bill-.
(8) 74:684胆. 道21巻5号(2007). ary cystadenomas. and cystadenocarcinoma.. Re-. ducts. A clinicopathologic malignant. port of seven cases and review of the literature. Ann surg 1995; 222: 619-625 12) Devaney K, Goodman ZD, Ishak KG. Hepatobiliary cystadenoma and cystadenocarcinoma. A light microscopic and immunohistochemical study of 70. !4)信. of Biliary. 須 田 耕 一,高. 理 一 肝 のMCNと. 1985; 56. 1434-1445. 瀬. 優,ほ. か.胆. 管嚢 胞 性 病. 言 え る か.消 化 器 画 像2007;9:. 229‑234 15)信. 川 文 誠,塩 と膵MCNの. 野 さ お り,高 瀬. 優i,ほ か.肝MCN. 臨 床 病 理 学 的 相 違 胆 と膵2006;27:. 459‑464. Cystadenocarcinoma bile duct. 川文 誠. 腫 瘍(biliarycystade簸oma/adenocarcinoma)の. patients. Am J Surg Pathol 1994; 18: 1078-1091 13) Wheeler DA, Edmondson HA. Cystadenoma with mesenchymal stroma (CMS) in the liver and bile. A Case. study of 17 cases, 4 with. change. Cancer. arising. from. the porta. hepatis. with. communication. Isamu Makino, Takashi Tani, Hiroyuki Takamura, Hisatoshi Nakagawara, Hidehiro Tajima, Ichiro Ohnishi, Hirohisa Kitagawa, Sachio Fushida, Takashi Fujimura, Genichi Nishimura, Masato Kayahara, Tetsuo Ohta, Hiroshi Minato, Toshifumi Gabata, Osamu Matsui, Koichi Shimizu A 52 year-old woman complaining of jaundice was received close examination. Two cystic lesions around the porta. hepatis,. which. in the median latter. lesion. resection was porta. oppressed. segment. had a papillary. was performed.. proved hepatis.. It showed. tumor. on its wall. Extended. was diagnosed luminal. bile duct, were. was multilocular. By the pathological. and the tumor. to be categorized. the extrahepatic. of the liver. Another. communication. left lobectomy. examination,. as a biliary. found. One of those. and existed. the histologic. was unilocular. on the hepatoduodenal. and existed ligament. of the liver and extra-hepatic continuity. cystadenocarcinoma. to the bile duct and lacked. originated ovarian. of the two. The. bile duct. cystic. tumors. from the bile duct of the stroma,. and was. thought. as IPNB.. JJBA 2007; 21: 677-684 1)Department. of Gastroenterological. Surgery. , Graduate School of Medicine, Kanazawa University of Pathology , Graduate School of Medicine, Kanazawa University (Ishikawa) Department of Radiology, Graduate School of Medicine, Kanazawa University (Ishikawa) Department of Surgery, Toyama Prefectural Central Hospital (Toyama) Key Words: biliary cystadenocarcinoma, intraductal papillary neoplasm of bile duct (IPNB) 2)Department. 0 2007 Japan Biliary Association. (Ishikawa).
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