前頭側頭開頭術後に中硬膜動脈の仮性動脈瘤を認めた１例

神経外傷 Vol.43 2020. 75. 症例報告神経外傷 43 （2020） 75－79. Official Journal of The Japan Society of Neurotraumatology. Pseudoaneurysm of the middle meningeal artery (MMA) is a rare entity and is generally associated with traumatic brain injury. We reported a case of pseudoaneurysm of the MMA after frontotemporal craniotomy. A 71–year–old female presented with headache and dizziness, and was diagnosed as having subarachnoid hemorrhage due to ruptured aneurysm of the anterior communicating artery. Clipping of the aneurysm was performed by frontotemporal craniotomy via a trans sylvian approach. At 25 days after the surgical procedure, 3D CT angiography (3D– CTA) revealed aneurysm of the MMA. Cerebral angiography was performed at 29 days after surgery, and a 4–mm aneurysm with pooling of contrast agent was observed in the posterior branch of the MMA. Rapid aneurysmal growth was observed when com - pared to the cerebral angiography performed on the 8th post - operative day for the purpose of evaluating cerebral vasospasm. The aneurysm was located within the craniotomy, and trapping was performed on the aneurysm at 33 days after surgery. The aneurysm was excised and submitted for examination as a patho - logy specimen. The defect in the arterial wall and spilled blood were lined by surrounding connective tissue, and a diagnosis of pseudoaneurysm was made. This case was considered as pseudo - aneurysm due to iatrogenic injury triggered by craniotomy. A few cases of pseudoaneurysm of the MMA have been described in the literature and are mostly associated with head injury, not iatrogenic. Since pseudoaneurysm has a high mortality rate after rupture, sufficient hemostasis of the MMA during surgery is required. Furthermore, it is important to perform imaging examinations due to the possibility of pseudoaneurysm.. 前頭側頭開頭術後に中硬膜動脈の仮性動脈瘤を認めた１例 Pseudoaneurysm of middle meningeal artery after a frontotemporal craniotomy: Case report. 梶原遼 1 熊川貴大 1 角光一郎 1 永岡右章 2 神服尚之 2 前島貞裕 2 吉野篤緒 1. Ryo Kajiwara 1，Takahiro Kumagawa 1 Koichiro Sumi 1, Takafumi Nagaoka 2 Naoyuki Hattori 2, Sadayuki Maejima 2 Atsuo Yoshino 1. 1 日本大学医学部脳神経外科学系神経外科学分野 Division of Neurosurgery, Department of Neurological Surgery, Nihon University School of Medicine. 2 独立行政法人国立病院機構埼玉病院脳神経外科 Department of Neurosurgery, National Hospital Organization Saitama Hospital. Key words · Pseudoaneurysm · Middle meningeal artery · Iatrogenic injury. Received August 20, 2020 Accepted October 5, 2020 Neurotraumatology 43: 75–79, 2020. Ⅰ───────────────はじめに─. 中硬膜動脈（middle meningeal artery: MMA）の動脈瘤は，頭蓋内血管の動脈瘤と比較して，非常にまれである。中硬膜動脈にできる動脈瘤は外傷が原因として生じる仮性動脈瘤が多く，蝶形骨または側頭骨の骨折による血管損傷が原因となることが多い 1,2,3）。真性動脈瘤は，動脈壁の構造が保たれている状態で瘤を形成するのに対し，仮性. 動脈瘤は，動脈壁に孔が生じ，血栓で止血されるが，いずれ血栓が器質化して線維性組織に置換され，その線維性組織によって瘤が形成されている状態である。言い換えれば，仮性動脈瘤はすでに破れて，漏れた血液が周囲の組織に包まれている状態である。仮性動脈瘤の瘤壁は線維性組織であり，三層構造が保たれている真性動脈壁と比べると脆弱であり，破裂による出血率は高い。中硬膜動脈の動脈瘤の破裂により，遅発性に急性硬膜外. 76. 血腫をきたし 4,5），重篤な状態となり得る。死亡率は 20～50％と高率であり，すみやかな外科的加療が望ましいとされている 6,7）。今回，前交通動脈の破裂脳動脈瘤に対して開頭クリッピング術を施行し，遅発性に中硬膜動脈の仮性動脈瘤を認めた症例を経験した。本症例は，医原性ではあるが，発生のメカニズムは外傷による中硬膜動脈の仮性動脈瘤の発生と類似すると考えられた。中硬膜動脈の仮性動脈瘤について文献的考察を加え報告する。. Ⅱ───────────────症例─. 症例：71歳，女性主訴：頭痛，吐き気，耳鳴り，めまい既往歴：良性発作性頭位変換性めまい症生活歴：喫煙歴なし，飲酒なし家族歴：特記事項なし現病歴：突然の頭痛，吐き気，耳鳴り，めまいにて発症し，当院を受診した。頭部外傷のエピソードはなかった。入院時身体所見は，血圧 160 ⁄ 95 mmHg，脈拍 68回／分整，酸素飽和度 99％（Room air），体温 36.8℃，Japan Coma Scale （JCS）Ⅱ– 10，Glasgow Coma Scale （GCS） 12 （E3V4M5）の意識障害を認めた。瞳孔不同（右 3 mm，左 3 mm）なし，対光反射両側とも迅速，脳神経障害，運動麻痺はみられなかった。入院時検査所見：血液検査は凝固系含め異常所見なし。心電図は脈拍 70 回／分，洞調律。頭部 CTにて脳底槽に広がるびまん性のくも膜下出血を認め（Fig.1‒A, B），Hunt & Kosnik grade Ⅱ，World Federation of Neurosurgical Society （WFNS） grade Ⅱ，Fisher group 3 のくも膜下出血と診断した。 3D Computed Tomography Angiography （ 3D– CTA）にて前交通動脈に 5 mmの脳動脈瘤を認めた（Fig.1‒C）。入院後経過：病日 2日に前交通動脈の破裂脳動脈瘤に対して，左前頭側頭開頭による経シルビウス裂アプローチにて開頭クリッピング術を施行した（Fig.1‒D）。病日 10日（術後 8日）に意識レベルの低下を認め，脳血管撮影を行ったところ左中大脳動脈の遅発性脳血管攣縮を認めたため，血管拡張薬（塩酸ファスジル）の選択的動注療法を行った（Fig.2‒A）。また経過中に脳室の拡大を認め，くも膜下出血後の水頭症の診断で病日 24日目に右前. 角穿刺による脳室腹腔シャントを行った。病日 27 日（術後 25日）に行った 3D–CTAにて偶発的に中硬膜動脈に動脈瘤を認めた（Fig.2‒B）。病日 29日（術後 27日）に脳血管撮影を行い，中硬膜動脈の. 神経外傷 Vol.43 2020. Fig.1 A, B: CT revealed a thick subarachnoid hemorrhage in the sylvian fissure and basal cistern. C: Preoperative 3D‒CTA demonstrated an aneurysm of the anterior communicating artery. D: Postoperative 3D‒CTA revealed that the aneurysm was clipped completely.. Fig.2 A: Digital subtraction angiography (DSA) at the time of fasudil infusion on day 8 after clipping surgery demonstrated a small aneurysm of the middle meningeal artery (MMA). B: At 25 days after the surgical procedure, 3D‒CTA revealed an aneurysm of the MMA posterior convexity branch. C, D: Cerebral angiography was performed at 29 days after surgery, and a 4‒mm aneurysm with pooling of contrast agent was observed in the posterior branch of the MMA.. 77. posterior convexity branch に造影剤が poolingする 4 mm大の動脈瘤を認めた（Fig.2‒C, D）。改めて確認すると病日 10日（術後 8日）の脳血管攣縮時に行った脳血管撮影でも 2 mm程度の動脈瘤が同部位に確認された（Fig.2‒A）。画像検査から開頭手術の開頭範囲内であることを確認し，病日 35日（術後 33日）に動脈瘤に対して外科的加療を施行した。前回手術の開頭した部位で，骨切除を行った直下の中硬膜動脈に動脈瘤を同定した。硬膜を切開した部位ではなく，穿頭孔と穿頭孔の間で，硬膜切開と開頭縁の間の中硬膜動脈分枝にみられた。後方に開頭範囲を広げ，動脈瘤の近位部と遠位部にクリップをかけてトラッピングを行った（Fig.3‒A）。Indocyanine green （ICG）による術中蛍光血管撮影で動脈瘤に血流がないことを確認し，動脈瘤を切除し組織検体として提出した。病理学的診断では弾性線維や筋線維を含む血管壁構造を認めず，仮性動脈瘤と診断した（Fig.3‒B, C）。その後，仮性動脈瘤の再発は認めず，病日 83日に Modified Ranking Scale 4でリハビリテーション目的に転院した。. Ⅲ───────────────考察─. 中硬膜動脈の動脈瘤は「真性」と「仮性」の 2つの動脈瘤に分類される。真性動脈瘤は，血管の壁が内膜，中膜，外膜の三層構造のまま“瘤”を形成する。中硬膜動脈にできる真性動脈瘤の原因として， Paget病，高血圧，髄膜腫，頭蓋骨の海綿静脈奇形，硬膜動静脈奇形，もやもや病などが基礎疾患として存在し，外頸動脈系の血流が増加し，血行力学. 的に負荷がかかるためとされている 8,9,10,11）。一方，仮性動脈瘤は血管壁の三層構造が裂け，正常の血管壁構造が失われ器質化し，線維性組織で瘤が形成された状態である。血管壁が損傷する原因の多くは，頭蓋骨骨折（70％～90％）であり，まれに，頭蓋骨から硬膜の剥離や中硬膜動脈の牽引であると報告されている 12,13,14）。中硬膜動脈は解剖学的に外頸動脈の終枝の一つである顎動脈のから分岐し，蝶形骨にある棘孔 foramen spinusumから頭蓋骨内に入り，硬膜の外層を走行している。頭蓋内の中硬膜動脈は中膜が欠損した構造をしている。側頭骨骨折で障害されることが多く，急性硬膜外出血の原因血管となる。またまれではあるが，遅発性に仮性動脈瘤を形成することが報告されている。頭蓋骨骨折により血管壁の正常構造が失われ，その部位が血栓で覆われ仮性動脈瘤が形成されると考えられている。中硬膜動脈の仮性動脈瘤は 5 mm以下が多いとされている 7）。中硬膜動脈の仮性動脈瘤の自然経過については不明な点が多い。繰り返しの脳血管撮影検査にて，進行性の増大を認めることが多いが，増大することなく，血栓化したり，消退したり，破裂したりすることもある。破裂の時期は，3日～30日が多いと報告されている 15）。破裂すると急性硬膜外血腫（63％）がきたすことが多いが，続いて，急性硬膜下血腫（13％），脳実質内出血（14％），びまん性のくも膜下出血（4％）の報告がある 4,5,16,17）。本症例はくも膜下出血の原因となった破裂脳動脈瘤（前交通動脈瘤）に対するクリップの確認を目的に施行した 3D–CTAにて偶発的に中硬膜動脈に動脈瘤が発見された。術後 8日に脳血管攣縮に対して塩酸ファスジル動注による選択的動注療法を. 神経外傷 Vol.43 2020. Fig.3 A: Intraoperative photographs of the left frontotemporal craniotomy. Trapping was performed on the proximal and distal sides of the aneurysm. B: Hematoxylin and eosin staining demonstrated fibrous tissue with a vascular lumen‒like structure. C: The defect in the arterial wall and spilled blood were lined by surrounding connective tissue. The diagnosis by elastica van Gieson staining was pseudoaneurysm.. 78. 行った際の脳血管撮影を改めて見返してみると，すでに 2 mmの動脈瘤が確認された。術後 27日の脳血管撮影を行うと 4 mmの動脈瘤が中硬膜動脈 posterior convexity branchに認められており， 2週間ほどで急激な増大がみられた。外傷性の脳動脈瘤は損傷から発生まで 1～2週間程度で形成され，30日以内に急速に増大することが多い 5）。本症例はこれらの経過と類似していると考えられた。術中所見で仮性動脈瘤を認めた部位は，硬膜を切開した部位ではなく，硬膜切開と骨縁の間の中硬膜動脈分枝にみられた。開頭は，穿頭器で複数箇所の穿頭孔を設け，各穿頭孔から頭蓋骨の内板と硬膜を剥離した後，穿頭孔と穿頭孔をクラニオトームでつなぐように頭蓋骨を切除する。仮性動脈瘤を認めた部位は，穿頭孔の直下ではなく，穿頭孔と穿頭孔の間の骨切り部位の直下であった。また，頭蓋内操作をするために硬膜を切開するわけであるが，硬膜を切開した部位とは離れていた。初回の開頭クリッピング術時に中硬膜動脈は血管系の拡張など異常所見は認めなかった。中硬膜動脈に仮性動脈瘤を発生した外的な要因としては頭蓋骨の内板から硬膜を剥離した操作やクラニオトームで骨を切除する操作における中硬膜動脈の鈍的な損傷，あるいは硬膜の tentingにおける骨縁下の中硬膜動脈への鋭的な損傷が考えられた。中硬膜動脈の仮性動脈瘤の脳血管撮影の特徴としては，壁が不整であり，動脈瘤の頸部を伴うことはない。造影される速度は，頭蓋内の動脈瘤と比較すると，ゆっくり造影され，静脈層でも造影が残存する。また，繰り返しの脳血管撮影検査にて形状が変化するといった特徴がある 18）。治療法は，開頭術または血管内手術がある。開頭術はクリッピング術，凝固術，トラッピング術がある。血管内手術では，コイル，液体塞栓物質（ONYX），N–butyl–2–cyanoacrylate （NBCA）などの塞栓物質による塞栓術が報告されている 6,18,19）。どちらの治療が優れているかのエビデンスはない。医原性による頭蓋内仮性動脈瘤は経蝶形骨洞手術による内頚動脈損傷できたした報告が散見される程度であり 20），中硬膜動脈の仮性動脈瘤については報告がない。本症例は破裂脳動脈瘤によるくも膜下出血に対して開頭クリッピング術後であり，破裂脳動脈瘤の確認や脳血管攣縮の治療として脳血管撮影や 3D–CTAなどの画像検査を術後に行っていた。そのため，偶発的に中硬膜動脈の動脈瘤を発見するに至った。開頭手術では頭蓋骨から硬. 膜を剥離する操作や，骨切除の際に中硬膜動脈に損傷が加わることは避けられない。病態から医原性の外傷として考えれば仮性動脈瘤が発生することはあり得ると考える。しかし，実際に経験することはなく，これまでにそのような報告はない。脳血管疾患では術後に脳血管の評価を行うが，脳腫瘍などの開頭手術後には脳血管の評価を行わないことも多い。開頭時の中硬膜動脈の止血操作は重要であるのは当然であるが，それでも本症例のように開頭手術に関連し仮性動脈瘤が発生する可能性を認識する必要がある。. Ⅳ───────────────おわりに─. 前頭側頭開頭術後に中硬膜動脈に発生した仮性動脈瘤を経験した。開頭手術で，頭蓋骨から硬膜を剥離する操作や，骨切除の際に中硬膜動脈に損傷が加わることで医原性の中硬膜動脈の仮性動脈瘤が発生する可能性を認識する必要がある。. 著者全員は日本脳神経外科学会への COI自己申告を完了しています。本論文の発表に関して開示すべき COI はありません。. 文献 1) Ko JH, Kim YJ : Traumatic pseudoaneurysm of the middle meningeal artery with an arteriovenous fistula on a non‒fractured site. Interv Neuroradiol 20: 352‒356, 2014.. 2) Auld AW, Aronson HA, Gargano F : Aneurysm of the middle meningeal artery. A case report. Arch Neurol 13: 369‒371, 1965.. 3) Bozzetto‒Ambrosi P, Andrade G, Azevedo‒Filho H : Traumatic pseudoaneurysm of the middle meningeal artery and cerebral intraparenchymal hematoma: case report. Surg Neurol 66 Suppl 3: S29‒31, 2006.. 4) Albert FK, Oldenkott P, Sigmund E : Subarachnoid hemorrhage and intracerebral hematoma in injury of the middle meningeal artery (aneurysma spurium). 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