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症例報告
下顎頭周囲に異所性骨腫を伴った両側陳旧性顎関節脱臼の 1 例
貝淵 信之 岡本 俊宏 浪花 崇史 冨永 浩平 宇田川 源 抄録 今回われわれは，下顎頭周囲に異所性骨腫を伴った両側陳旧性顎関節脱臼に対して観血的整復術，関節隆 起切除術，関節円板切除術，高位下顎頭切除術，腫瘍摘出術を施行した 1 例を報告する。 患者は 39 歳，女性。2013 年 3 月に縊首自殺を図ったため心肺停止となり，当院救命救急センターに搬送され蘇生 処置が行われた。蘇生後，慢性期病院へ転院となった。2014 年 3 月頃から顎関節脱臼を繰り返すようになり，訪問 歯科で整復処置を行っていたが，整復不可能となったため 2014 年 9 月初旬に当科に紹介受診となった。初診時，意 識レベル JCS（Japan coma scale）Ⅱ―20。気管切開されており，開口状態で閉口不能であった。両側顎関節部の陥 没と前方部の突出を認めた。CT を撮影したところ，両側下顎頭は関節隆起を越えて，頰骨弓内側の側頭窩下に位置 していた。また，両側下顎頭の前内方に下顎頭と不連続な不透過像を認めた。10 月に当院へ転院となり，両側陳旧 性顎関節脱臼，両側顎関節部良性腫瘍の臨床診断のもと，全身麻酔下観血的整復術，関節隆起切除術，関節円板切 除術，高位下顎頭切除術，腫瘍摘出術を行った。両側に耳前側頭切開を加え，関節隆起の切除，関節円板の切除お よび高位下顎頭切除術を行った。下顎頭の周囲に硬組織を認め摘出した。病理組織診断は骨腫であった。術後は顎 間固定を 2 週間行った。11 月初旬，術後経過良好のため転院となった。その後，顎関節脱臼の再発は認めていない。 （日顎誌 2020；32：72−76） キーワード 陳旧性顎関節脱臼，骨腫，関節隆起切除術，観血的整復術緒
言
骨腫は成熟した骨組織からなる良性腫瘍で，下顎頭周 囲に多く発生すると報告されている１−6）。しかし，両側性 に下顎頭と不連続で発生し，顎関節脱臼を伴った症例は まれである。今回われわれは，下顎頭周囲に骨腫を伴っ た両側陳旧性顎関節脱臼に対して観血的整復術，関節隆 起切除術，関節円板切除術，高位下顎頭切除術，腫瘍摘 出術を施行した 1 例を報告する。症
例
患 者：39 歳，女性。 初 診：2014 年 9 月初旬。 主 訴：閉口不能。 家族歴：特記事項なし。 既往歴：蘇生後脳症。2013 年 3 月に縊首自殺を図った ため心肺停止となり，当院救命救急センターに搬送され 蘇生処置が行われた。蘇生後，慢性期病院へ転院となっ た。 現病歴：2014 年 3 月頃から両側顎関節脱臼を繰り返 すようになり，週に一度の訪問歯科の往診時に複数回に わたり整復処置を行っていた。しかし，8 月頃から整復困 難となったため，2014 年 9 月初旬に当科に紹介受診と なった。現 症：意識レベル JCS（Japan coma scale）Ⅱ―20。 気管切開されており，開口状態で閉口不能であった。両 側顎関節部の陥没と前方部の突出を認めた。 CT 画像所見；両側下顎頭は関節隆起を越えて，頰骨 弓内側の側頭窩下に位置していた。また，両側下顎頭の 前内方に下顎頭と不連続な不透過像を認めた（図 1）。 臨床診断：両側陳旧性顎関節脱臼，両側顎関節部良性 腫瘍。 東京女子医科大学医学部歯科口腔外科学講座（主任：安藤智博教授） 受付日：2020 年 3 月 3 日╱受理日：2020 年 5 月 20 日 連絡先：貝淵信之，東京女子医科大学医学部歯科口腔外科学講座（〒１６２−８６６６ 東京都新宿区河田町８−１）
図 1 術前 CT 画像 A：右側顎関節 矢状断，B：右側顎関節 軸位断，C：右側顎関節 3D 画像，D：左側顎 関節 矢状断，E：左側顎関節 軸位断，F：左側顎関節 3D 画像 両側下顎頭は関節隆起を越えて，頰骨弓内側の側頭窩下に位置していた。また，両側下 顎頭の前内方に下顎頭と不連続な不透過像を認めた（矢頭）。 処置および経過：10 月に当院へ転院となり，陳旧性顎 関節脱臼の診断のもと，同月，全身麻酔下観血的整復術， 関節隆起切除術，関節円板切除術，高位下顎頭切除術， 腫瘍摘出術施行。右側耳前部から側頭部にかけて耳前側 頭切開（Al―Kayat approach）を加え，側頭筋を切開し頰 骨の内側に剝離を進めたところ，下顎頭の前内方に硬組 織を認めた。硬組織を下顎頭から鈍的に剝離し一塊とし て摘出した。続いて，関節隆起をフィッシャーバーで切 除，下顎頭を高位で骨切りして切除した後，関節円板を 周囲組織から剝離して切除した。左側も同様の術式で手 術を行った。干渉していた右上 8 および右下 7 番を抜歯 し，両側の下顎頭が関節窩に戻ることを確認した（図 2， 3）。術後は 2 週間の顎間固定を行った。11 月初旬，術後 経過良好のため転院した。術後 5 年経過したが，顎関節 脱臼の再発は認めていない。 病理組織学的所見（摘出した右側下顎頭前内方の硬組 織）：摘出した硬組織は厚い層板骨と太い骨梁からなる 海綿骨様であった。悪性所見は認めなかった（図 4）。 病理組織診断：骨腫。
考
察
骨腫は顎口腔領域で多く発生する疾患で，下顎頭周囲 の発症も多く報告されている１−6）。しかし，本症例のよう に両側性に下顎頭と不連続で発生し，顎関節脱臼を伴っ た症例の報告はみられない。本疾患と外骨症や骨軟骨腫 との異同は明らかではないが，川村ら７）はこれらの組織 構造は下顎頭とほとんど同様であるため，組織学的には 同一のものであると報告している。そのため，組織構造 ではなく肥大型や腫瘤型などの発育形態によって分類す る報告がみられる８）。また，発生場所によって骨の内部か ら生じたものを中心性骨腫，骨膜性に生じたものを周辺 性骨腫，軟組織に生じたものを異所性骨腫と定義する報 告もみられる１，９）。本症例の発育形態は不明であるが，軟 組織に発生しているため異所性骨腫に分類される。 下顎頭周囲に発生した骨病変は発育が緩慢で無症状に 経過することが多く，エックス線や CT などの画像検査 で偶然発見されることが多い。しかし，進行すると顔貌 左右非対称，顎関節痛，開口障害，咬合異常，陳旧性顎 関節脱臼などの症状をきたすことがある１０）。顎関節脱臼 をきたす理由として，兼子ら８）は下顎頭に発生した肥大，74 日顎誌 2020 年 図 2 切開線と術中写真（右側） A：側貌写真と切開線 両側顎関節部の陥没と前方部の突出を認めた。両側に耳前 側頭切開（Al―Kayat approach）の切開線を設定した。 B：術中写真 観血的整復術，関節隆起切除術，関節円板切除術，高位下 顎頭切除術，腫瘍摘出術を行った。 図 3 術後 3DCT A：右側顎関節 3D 画像，B：左側顎関節 3D 画像 術後の 3D 画像では下顎頭は切断されていた。撮影時に軽 度に開口しているため下顎頭は関節窩より前方に位置して いる。 図 4 摘出物と病理組織像（右側） A：摘出物（右側下顎頭前内方の硬組織） 摘出物は灰白色で骨様硬，大きさは右側が約 7×6×2 mm， 左側が約 9×6×2 mm であった。 B：病理組織像 摘出した硬組織は厚い層板骨と太い骨梁からなる海綿骨 様の部分を認めた。 過形成，骨腫，骨軟骨腫などの骨病変 32 症例を文献的に 考察したところ，これらの病変が外側翼突筋の方向に発 育していたことにより下顎頭が前内方に偏位し，顎関節 脱臼をきたした症例が多くみられたと報告している。ま た，骨腫の発生は先天性のものや内分泌によるもの，外 傷や慢性炎症などの刺激によって発生するものがあると 報告されている１１，１２）。本症例では，慢性期病院で反復する 顎関節脱臼がみられるようになってから，訪問診療を 行っていた歯科医師によって整復が何度も行われてい る。その刺激が原因の一つとなった可能性も否定できな いが，顎関節脱臼の発症から整復困難となり整復処置が 行われなくなるまでの期間が約 5 か月であり，本症例の 骨腫が発生する期間として十分であるかは不明である。 陳旧性顎関節脱臼に対する観血的整復術は，顎関節開 放整復術，関節突起切除術，下顎頭切離術，関節円板切 除術などが報告されている１３，１４）。また，習慣性顎関節脱臼
に対する外科的療法としては主に運動抑制法と運動平滑 法がある１５）。そのうち，干渉を排除して円滑な運動獲得を 図る運動平滑法の一つである関節隆起切除術が簡便であ る１６）。さらに，関節円板切除術，高位下顎頭切除術を併用 することが奏功率の向上を図るために有用である１７）。本 症例でもこの術式を採用し，同時に骨腫の摘出を行った。 術後 5 年経過しているが顎関節脱臼の再発は認めていな い。骨腫の再発の報告は少ないが，長期経過では再発例 を認める１８，１９）。そのため，顎関節脱臼の再発とともに骨腫 の再発に関しても長期にわたり注意を払う必要がある。
結
語
両側性の骨腫を伴った陳旧性顎関節脱臼に対し，観血 的整復術，関節隆起切除術，関節円板切除術，高位下顎 頭切除術，腫瘍摘出術を行った症例を経験したので報告 した。 本論文に関して，開示すべき利益相反状態はない。症例写真は患 者の同意を得て掲載した。 文 献1）Kerckhaert A, Wolvius E, van der Wal K, Oosterhuis JW. A gi-ant osteoma of the mandible：case report. J Craniomaxillofac Surg 2005；33：282−5.
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76 日顎誌 2020 年
A case of bilateral chronic dislocation of the temporomandibular joint
with heterotopic osteoma
Nobuyuki KAIBUCHI, Toshihiro OKAMOTO, Takashi NANIWA, Kohei TOMINAGA and Gen UDAGAWA
Department of Oral and Maxillofacial Surgery, Tokyo Women’s Medical University, School of Medicine (Chief：Prof. Tomohiro ANDO)
Abstract We report a case of bilateral chronic dislocation of the temporomandibular joint with heterotopic os-teoma treated by open reduction, eminectomy, discectomy, high condylectomy and tumor removal. A 39-year-old woman suffered cardiopulmonary arrest due to hanging suicide in March 2013. She was transported to our hospi-tal emergency room and resuscitated, and then transferred to a chronic care hospihospi-tal. Because reduction of re-peated temporomandibular joint dislocation could not be done by the visiting dentist, she was referred to our de-partment in September 2014. Her consciousness level was JCS (Japan coma scale) II-20, and a tracheostomy was performed at the first medical examination. She could not close her mouth, and the bilateral temporomandibular joint had collapsed. CT scan revealed that the bilateral mandibular condyles were located beyond the articular eminences and under the temporal fossa inside the zygomatic arch. In addition, discontinuous radiopaque find-ings were observed in the anterior and inward of the bilateral mandibular condyles. Based on the diagnosis of chronic dislocation of the temporomandibular joint and bilateral mandibular tumor, open reduction, eminectomy, discectomy, high condylectomy and tumor removal were performed under general anesthesia. The tumor was pathologically diagnosed with osteoma. Five years after surgery, no recurrence of dislocation has been noted.
（ J. Jpn. Soc. TMJ 2020；32：72−76 ） Key words chronic dislocation of temporomandibular joint, osteoma, eminectomy, open reduction
