IRUCAA@TDC : 口腔内腫瘤を伴ったIgD-κ型多発性骨髄腫の1例

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(1)Title Author(s) Journal URL. 口腔内腫瘤を伴ったIgD-κ型多発性骨髄腫の1例才藤, 純一; 高野, 伸夫; 重松, 知寛; 李, さん永; 橋本, 貞充; 井上, 孝; 下野, 正基歯科学報, 93(3): 341-347 http://hdl.handle.net/10130/2163. Right. Posted at the Institutional Resources for Unique Collection and Academic Archives at Tokyo Dental College, Available from http://ir.tdc.ac.jp/.

(2) 341. 臨床口腔内腫癌を伴ったIgD-fC塾多発性骨髄腫の1例* 才藤純一東京歯科大学臨床検査室 (室長:金子譲教授) 高野伸夫重松知寛東京歯科大学口腔外科学第二講座 (主任代行:重松知寛教授) 李頭永橋本貞充井上. 孝. 下野正基東京歯科大学病聾学講座 (主任代行:下野正基教授) 年12月1日受付) 年12月8日受理) A Case of IgD- JC Type Multiple Myeloma with lntraoral Tumor Junichi SAITO Clinical Labolatory, Tokyo Dental College (Chief : Prof. Yuzuru Kaneko) Nobuo TAKANO and Tomohiro SHIGEMATSU 2nd. Department of Oral Surgery, Tokyo Dental College (Chief : Prof. Tomohiro Shigematsu) Lee Chan Young, Sadamitsu HASHIMOTO. Takashi INOUE and Masaki SHIMONO Department of Pathology, Tokyo Dental College (Chief : Prof. Masaki Shimono). 緒言. 多発性骨髄腫は,産生される単クローン性蛋白(M蛋. 骨髄腫を疑い,血液,尿,および生化学検索の結果, 蛋白を伴った型多発性骨髄腫と診断された極めて稀な1例を経験したので報吾する｡. 白)の種類によりおよび型の5型に分顛され,さらにL鎖の型によりK 型とA型に分けられているこれらの骨髄腫が口腔棲. 症例. 患者: 70歳,女性. 域に塵癌を形成することは極めて稀とされている｡今回我々は,口腔内座癌の穿刺吸引綿胞診にて多発性. '本論文の要旨の一部は第240回東京歯科大学学会例会 (平成2年6月9日,千葉)において発表した｡ -81-. 初診:昭和63年12月9日主訴:左側下顎大臼歯部の腫脹家族歴:特記すべき事項なし既往歴: 20数年前急性腎炎にて入院｡昭和63年1月7.

(3) 342. 才藤,他型多発性骨髄腫の1症例. 日には上腕骨の病的骨折にて某病院に入院した｡レントゲン検査の結果,上腕部に透過性鳩卵大の境界不明瞭な透過像が観察され,腫症が疑われたため病理組織検査を行いと診断され,放射線医学研究所にて速中性子線照射を受けた｡現病歴:昭和63年11月頃,左側下顎大臼歯部の無痛性腫脹を自覚したので近歯科医を受診, 12月9日当科を紹介され来院した｡現症:体格は小柄で,栄養状態は不良であった｡左側下頑部にび慢性腫脹および左右の顎下リンパ節の小指頭大の無病性腫脹を認めた｡口腔内所見:左側下顎大臼歯部を中心にした膨隆を認めた｡なお左側下顎第二大臼歯は動揺が著しく近JL頑側歯頚部には,易出血性の肉芽組織様組織が観察された(図1 ).. 図3 初診時後頭前頭位Ⅹ線写貢.頭蓋骨に多発性の打ち抜き像がみられる｡. 図1初診時日腔内所見｡左側下顎大臼歯部の腫脹がみられる｡. 図4 穿刺吸引細胞像(パパニコロウ染色)で細胞は戴円形孤立散在性で,ほとんどが単核であるが, 2核の細胞もみられ大小不同性が認められる｡車軸状のクロマチンパターンを想起させる所見もみられる｡ Ⅹ線所見:オルソパントモⅩ線写真により,左右側の下顎大臼歯部に境界禾明敏な高度Ⅹ線透過性の像が認められた(図2 ).また後頭前頭位Ⅹ線写真では頭蓋骨に多発性の打ち抜き像が認められた(図3 )o 細胞所見:左側大臼歯部よりの穿刺吸引細胞診では出血性背景に,小型で戴円形ないし楕円形を呈する纏胞が図2 初診時オルソパントモレントゲン写真左右側両側下顎大臼歯部に高度Ⅹ線透過性部が観察される｡. 散在性に見られ.核は大多数が単核偏在性で,核周明庭が認められる形賛細胞様編胞の増殖が観察された.クロマチンは粗額粒状で核小体の著明な腫大も認められた -82-.

(4) 343. 歯科学報. 表1初診時検査成績1 (扶植血液検査) (尿検査) 比重. ×. × タンパク. Hb 7.8 g/dl * (-) ウロビリノーゲン × 沈査 ‰ 秒上皮細胞2/5 秒蛋白(+) 血沈 11 h. 図5 穿刺吸引細胞像染色) 醐包葉は好塩基性に染まり,核の一側に明庭部がみられ,大きな核小体が1-2個認められる｡. Hemogram 6 5 . Seg. 8 3. Lympho. 3 . Mono. 0. Eos. 0. Baso. 2. 異型Ly. ° 却且骨 e U Ⅳ 旬. 0. Stab. 表2 初診時検査成績2 (血液生化学検査) T.P 6.4 g/dl CRP 7.3mg/dl タンパク分画図6 組織像染色,中拡大) 形賛細胞に幾似した,異型細胞が多数観察される｡ (図4および5)｡上より多発性骨髄腫の推定診断のも. TTT 0.3 KU A/G 1.89 ZTT 0.5 KU Alb 65.4 % Al-p 359 IU/l a1 5.2 % GOT 31 IU/i a2 9.2 % β. とに,確定診断を待るために局麻下にて生検を行った｡組織所見:生検材料のヘマトキシリン･エオジン染色標本では,錯角化を示す憂層后平上皮に被覆された線維性結合組織中に形賛細胞に類似した異型細胞が多数認められた｡これらの細胞の核膜は肥厚しクロマチンに富んだ大型の核を持ち, 2核あるいは3核のものや核分裂像を示すものも観察され,また周囲の間には著明な好中球浸潤と毛細血管の増生が見られた(図6)｡メチルグリーン･ピロニン染色では腫褒詞田胞の核小体及び細胞賛内は陽性を呈し(図7),免疫組織化学染色では抗IgD と抗fC血清に対して陰性を示す細胞群が見られた(図 J. 8 )o以上より型多発性骨髄腫と診断されたo 初診時検査成績:尿検査では,尿蛋白(+)で,免疫電気泳動では尿中蛋白も陽性であった(図 -83-. LI. J γ. 免疫グロブリン LAP 57 IU/i IgA 32mg/dl ch-. CPK 30 IU/I IgM 42mg/dl ＼六日間 J Creat l･3 mg/dl IgE 13 U/ml U.A 9.8 mg/d‡ T.chole 116 mg/d‡ T.G 73 mg/dJ Na 143 mEq/I K 3.8 mEq/∼ cl lO2 mEq/∼ ca 11.7 mg/l.

(5) 才藤,他型多発性骨髄腫の1症例. 図7 組織像染色)細胞窯と核小体はピロニンで赤色に,核内はメチル縁によって青線色に染まる｡. 図9 血清のセルロース･アセテート麓電気泳動像｡患者血清は,蛋白紫色像およびデンシトメトリー像でα2-β位(矢印左)とγ位(矢印右) にわずかにMピークが識別できる｡. 抗Hs 抗IgG 抗JC 抗Å 玩抗IgD. 図8 免疫組織化学標本｡ (抗体:抗Ig]⊃ 核偏在性の形賛綿胞様細胞の多くは陰性を示している｡ 9)O末櫓血液検査では高度の宴血と血沈の元進が,血液生化学検査ではとクレアチニンの重度上昇が. 図10 血清の免疫電気泳動像｡患者血清は,矢印で示すように2つのMピークの沈降線が認められ,陰極側の矢印は型,陽極側の矢印はFC型蛋白の存在が示唆される｡ N:正常血活, P:患者血清,抗Hs:抗ヒト全血清,抗抗3種混合血清. みられ腎機能障害が疑われた(表1 )｡また血清総タンパクとγグロブリンはやや減少し,免疫グロブリンの定量ではが著明に増加していた(表2)｡血清のセルロース･アセテート膜電気泳動像とデンシトメトリー像ではa2-βおよびγ位にかろうじて識別できるMが認められたが(図9),免疫電気泳動像では,抗 IgI)に対して1つ,抗Kに対し2つの明瞭なが観察された(図また患者尿のセルロース･アセテート膜電気泳動像では, α2-β位に明酷なM蛋白の存在が確認され,これは尿中に多室に出現していることから蛋白と考えられる｡またγ位にも僅かにM蛋白の存在が確認された(図11)｡この2つの尿中M蛋白は免疫電気泳動像において坑A:に反応するM-84-. 図11患者尿および血清のセルロース･アセテート膜電気泳動像｡右は尿のデンシトメトリー像を示す｡尿にはα2-β位で血清のMピークと同じ位置に - 蛋白に由来する明瞭な M蛋白が存在し,さらにγ位には血活と異なるもう一つのM蛋白が存在する(矢印)｡.

(6) 歯科学報. 345. IgG型. 図12 尿の免疫電気泳動像｡ 2倍に濃縮した患者の尿及び正常ヒト血清を泳動したもの｡白丸で示す2つのが認められ,左柳の自まるはK型の蛋白に由来し, 右側の白丸はK型に由来する｡. 図13 多発性骨髄腫の型別頻度を示した図0 考案本邦における多発性骨髄腫の報吾によるとIgG型が半数以上を占め,以下IgA型型. bowとその易動度が一致していた｡つまり尿中にK型蛋白および, FC型IgDが存在するものと判断した蛋白は血清中のものと同じ. 型と涜き,今回の症例のようなIgI)型は全体のに過ぎないといわれている(図. 易動度を示していたが, FC型IgDは血清のものより僅. IgD型多発性骨髄腫の特徴としては ① : L鎖がl型である場合が多い｡. かに陰極側に泳動されていて,尿中のIgDが変性した. ② :血中M蛋白が低値である｡. か,または血清中と異なる修飾を受けているものと判断. ③ ･.血中総蛋白濃度は正常値の場合が多い｡. した(図. ④ : 蛋白尿を伴うことが多い｡. 表3 本邦における型多発性骨髄腫報吾例. 8. 1. 3 5. . . 7. 1. . . . 0 己. 8. 2 . . . 花. i! B +. TJ. 花. B +. . 7. 2. . 7. 5. 0 5. . 0 4. . 0 1. . . 2. . . . 6. 2. . . . . 3. 1. . . ハ. 1. 1. . . 5. 2. . . 0. 2. . 2. 7 0 8 8. 4 5 6. 0 7 0. + +. 花. i! B +. 中井ら自験例. 5). 46. ∧U 2 4 7 1 7 2 5 8 0 2 6 eU 6 1 1 3 11 3. 筒井ら山崎ら広沢ら小川ら葛西ら田辺ら. 男女男女男男女男女女男女女女男男男女. 高木ら永井ら福原ら. ウも己 U 己 - 己ワー. 1 2 3 4 5 6 7 8 9'1 0 n 1 2 1 3 1 4 1 5 1 6 1 7 1 8. 大田ら石田ら仲山ら富田ら中沢ら中沢ら荻野ら. 8 1 7 00 8 5 2 6 7 9 6 4 5 5 8 1 1 0. 報吾者年麻性蛋白血中M蛋白アミロイトシス髄外庭癌. +.

(7) 才藤,他一fC型多発性骨髄腫の1症例. 346. 法歯学講座,水口活助教授に深謝するとともに,数々のご協力を凄さました本学臨床検査室,萩固(山口)恵子検蚕技師ならびに井出典子検査技師に感謝いたします｡. A, ･11.1u ( 13.1'),,). 文献. 1)阿部恭子,山本悦秀顔面および口腔に腫癌を形成した多発性骨髄腫の1例,冒口外誌 ∼1970.. 2)遠藤盛孝,林誠一,大村進,藤田浄秀,増田正樹,大谷隆俊口腔内腫癌を主訴としたIgD 骨髄腫の1例,日日外誌 3)藤井浩,閑茂樹腫癌形成性骨髄腫の臨床病理学的検討,癌の臨床 4) Fahey,J. L" Carbone, P. P., Rowe, D. S. and Bachmann, R･ (1968) : Plasma cell myeloma with D myeloma protein (IgD myeloma). Am. っ46:. Å里 ′ノ′,). 図型多発性骨髄腫のL鎖における強度を示した図0. 5)広沢信作,永井英明,奈良信雄,桃井宏遺,工藤秀樹,浅川英男,井廻達夫アミロイドーシスを合併した型多発性骨髄腫の1例,内科, 51 :. ⑤ :腎機能障害の歩度が多いo. 789-792.. 6)半田美鈴,村上円人,杉浦宏策,片山常雄 : 口腔内腫癌を形成したIgD型骨髄腫の1剖検例,冒血会誌 7) Hobbs, J. R. and Corbett, A. A. (1969) ･. Younger age of presentation and extraosseous tumor in IgD myelomatosis. Brt. Med. J., 1 :. ⑥:その他などが挙げられている｡今回我々の経験した症例もL鎖がfC型である点を除けばこれらの特徴を有していた｡高木ら22)によるIg]⊃型多発性骨髄腫のL鎖による分幾ではK型はと報吾されており, FC型IgI)骨髄腫が極めて稀なことがわかる｡本邦におけるK型IgDを伴う骨髄腫の報吾をまとめると表3のごとくで,本例は本邦での18例冒にあたる｡一般的に多発性骨髄腫の髄外腫癌は剖検時にかなり高額度に認められるが,臨床的に発見するのは難しいとされているその中でもIgD型のものは比較的髄外腫癌を作りやすいものとして知られ前記のK型IgD 骨髄腫の18例のうち髄外腫癌の形成が見られたものは2 例で,口腔内に初発症状をみたものは今回が初例と患われた｡本症例のごとくIgD型骨髄腫は,血清中の異常蛋白濃度が低く,日常の生化学検査において見過ごしてしまうような事もあり,このような場合も適切な穿刺吸引細胞診の応用が迅速な診断に結びっくことが示唆された｡結吾我々は, 70歳女性の下顎に塵癌を形成した型多発性骨髄腫の-例を経験したので報告した｡謝辞本研究を遂行するに当たり,多大なご協力を蔑きました本学. 412-414.. 8)筒井達夫,大城巌,竹中徹,前田次郎 : 尿中にIgD抗原を認めた -FC型骨髄塵の1例, 臨床病聾,補冊 9)石田豊,佐藤元,太田善介,大藤真 : FC型を有するD型骨髄塵の1症例,臨床免疫 10)葛西千枝子,高橋勝美,橋本仙一郎 K型多発性骨髄腫の1例,臨床病理 ll)加納正多発性骨髄腫,臨血液, 30: ∼1215.. 12)河合忠 :血柴蛋白-その基礎と臨床-,貢医学書院,東貢. 13)太田宏,池田靖･D骨髄塵の2症例,臨血夜 14)小川正勝,石塚太一,石川正遺,夏木米芳,嵐竪治,相引利行,横山登,肥後理,東野俊夫が著効を奏した型の1症例,杏林医会誌 15)荻野隆章,中村功,神崎清,藤川栄吉,柳原照生野瀬善光,林宏海,砂田和彦,棟久一夫 :胃癌を伴ったK型IgD多発性骨髄塵の1 例, E]内会誌 16)中井真理子,石丸俊子,岩本葉子,竹村成,林謙宏,中村皇二種楽のM成分 I a)を認めた多発性骨髄塵の一例,日臨細胞会誌,. -86-. 29, 2 :355..

(8) 歯科学報. 93, No. 3 (1993). 17)中沢修,新津洋司郎,片山吏司,小山隆三,福田守遺,漆崎一郎型骨髄腔の2例,臨血液 18)永井賢司,甲斐一成,小笠原文雄,近藤隆,涯辺頴介,大久保溝,佐々寛己,丹羽豊朗,永井永二, 太田宏型多発性骨髄腫の1例, E] 血会誌, 40: 1の中山伊知郎,泉良治,船迫真人,山播功,輿浩子,上江洲朝洋,谷本幸三,花野靖久,津田忠昭, 太田喜一郎型IgD骨髄腫の1例,臨血液. 20)田辺和彦,苅谷克俊,兼平加寿子,七戸浩,柘植光夫 : 型つ骨髄腫の1例,臨床血液, 27: 21)富田勝郎,宮林克巳,山本猛重,高柳立骨髄歴の一例,癌の臨床, 20 : 22)高木敏之,小黒昌夫‥覧島尚,向島達 : IgD骨髄腫の臨床的ならびに免疫化学的特徴一-自験 3症例と本邦報吾例の文献的考察一,臨床血液. 347. 液, 12: 24)山口恭広,沢村経,縄田義夫,平野豊,加藤允義,西本昭二,富永喜久男比較的長期間生存し待た1型IgD骨髄腫の1剖検例､臨床血液, 15 : 140-147.. 25)山崎竃弥,小林真理子,高橋勝則,斉藤憲治,榎原英夫,間栄 :非分泌型から型に移行した多発性骨髄塵の1例,臨血液 26)福原吾典,岩崎悦子,岡田尚武,白井大緑,内坂建, 浜野万智子,松測登代子,目連栄-郎 : NaF 治療を試みたFC型IgD骨髄塵の1例,臼内全島 66 : 157.. 27)島峰徹郎骨髄塵の病理,骨髄腫のすべて, 三好和夫(編南山堂,東京. 28)河合忠型骨髄腫協和企画通信,東京. 29)今村幸雄異常免疫グロブリン症B,骨髄慮血柴蛋白と免疫グロブリン,日本血液全書(編), p 丸善,東京. 30) Zawadzki,Z. A. and Edwards, G. A. (1967) :. 128-139.. 23)山田秀雄,古田格,河合忠 :IgI)型骨髄塵一日験3剖検例と本邦症例の文献的考察一,臨血. 1 87-. MICOmPOnentS in immunoproliferative disordATl工.

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