両 側 性 耳 下 腺 ワ ル チ ン腫 瘍 例
吉田
正 ・白馬
伸洋 ・佐有
藤
英光 ・暁
清文
A Case of Warthin's Tumors in the Bilateral Parotid Glands
Tadashi Yoshida, Nobuhiro Hakuba, Hidemitsu Sato and Kiyofumi Gyo
(Ehime
University)
Tumors of the parotid gland usually arise unilaterally and multiple tumors in the bilateral parotid glands are very rare. In this paper, we present a case of multiple Warthin's tumors in the bilateral parotid glands and also discuss 27 cases of Warthin's tumors. A 50-year-old man with multiple tumors in simul-taneous bilateral parotid was treated at our hospital. Preoperative MRI showed five tumors in the right parotid gland and two in the left. Surgical extirpations were done under general anesthesia first on the right parotid gland and then on the left 11 days later. Histological examination revealed that they were Warthin's tumors. We studied 27 cases of Warthin's tumors treated at our hospital during the last 25 years. No significant differences were found in age and sex between bilateral and unilateral cases, while
the average number of tumors was 2. 8 in the bilateral cases and 1.3 in the unilateral cases. Key words ; Warthin's tumor, bilateral parotid glands, multiple
は じめ に ワル チ ン腫 瘍 は耳 下 腺 腫 瘍 のな か で 多 形 腺 腫 に次 い で 多 く, 約10%を 占め る. ま た, ワル チ ン腫 瘍 は両 側 性 か つ 多 発 性 に発 生 す る こ とが 多 く, 特 に両 側 性 の場 合 は多 発 す る こ とが多 い とい わ れ て い る1)∼4). 今回, われわれ は両 側 性 かつ 多 発 性 の耳 下 腺 ワル チ ン腫 瘍 を経 験 した の で, そ の症 例 の概 略 を述 べ る と とも に, これ まで 当科 に て経 験 した ワル チ ン腫 瘍 につ い て も有検討 を加 え た ので 報 告 す る. 症 例 患 者: 50歳, 男 性. 主 訴: 右 耳 下部 腫 瘤. 既往 歴: 脂肪 肝. 家族 歴: 特記 す べ き こ とな し. 現病 歴: 平 成6年 よ り右 耳 下部 の腫 瘤 に気付 くが放 置 して い た. 平 成9年, 腫 瘤 が 増 大 す るた め 近 医 内科 を 受 診 し, 穿 刺 吸 引 細 胞 診 にて 良 性 と診 断 され, 経 過観 察 さ れ て い た. 平 成11年7月 再 び腫 瘤 が増 大 した た め近 医耳 鼻 科 を紹 介 され 受 診 した. CTに て 右 耳 下 腺 腫 瘍 に加 え 左 耳 下 腺 腫 瘍 も指 摘 され 手術 を勧 め られ た が, 本 人 の都 合 に よ り経 過 観 察 と した. 平 成12年5月 右 耳下 腺 腫 瘤 の 急 速 な 増 大 傾 向 が 認 め られ た た め, 同年5月19日 に 当科 紹 介 され 受 診 した. 初 診 時 所 見:右 耳 下 腺 部 に大 き さが3×5cmの 腫 瘤, 左 耳 下 腺 部 に2×2cmの 腫 瘤 を触 知 した. い ず れ も弾性 硬, 表 面 平 滑 で 可 動 性 良 好 で あ り自発 痛, 圧 痛 を 認 め な か った. 頸 部 リンパ 節 腫 脹 お よび 顔 面 神 経 麻痺 は 認 め ら れ な か っ た. 有検査 所 見: エ コ ー所 見 は両 側 耳 下 腺 部 に境 界 明 瞭 で 内 部 均 一 な低 エ コ ー像 を示 した. CT検 査 で は両 側 耳 下 腺 とも に境 界 明 瞭 な腫 瘤 陰 影 が 多発 して い た. MRI検 査 で はT1強 調像 で低 ∼ 中信 号, T2強 調 像 で 低 信 号, 一部 等 信 号, ガ ドリニ ウ ム造 影 で増 強 効 果 を示 さな い境 界 明 瞭 な腫 瘤 を右 側 耳下 腺 に5個, 左 側 耳 下腺 に2 愛媛大学耳鼻咽喉科学教室
372 吉 田 正, 他3名 耳 鼻 臨 床 95: 4 個, 合 計7個 認 め た(図1). 手術 所 見: 腫 瘍 は 両側 耳下 腺 の浅 葉 と深 葉 の両 葉 に存 在 した た め 一側 ずつ 手 術 を行 う こ と と した. まず 右 側 の 腫 瘍 の 方 が増 大 傾 向 が著 し く, 大 き か っ た た め, 平 成12 年6月16日, 全 身麻 酔 下 にて右 耳 下腺 腫 瘍 摘 出術 を行 っ た. 手 術 は耳 前 部 よ り顎 下 部 にか けてS字 状 皮 膚 切 開 を 加 え, 胸 鎖 乳 突 筋, 顎 二腹 筋 を露 出 し, 外 耳道 軟 骨 を指 標 と して顔 面 神 経 の 本幹 を確 認 した. 神経 を保 存 しな が ら耳 下 線 浅 葉 と と も に腫 瘍 を 摘 出 し, 深葉 の腫 瘤 につ い て は核 出 した. 腫 瘍 は赤 褐 色 で 周 囲 との 癒 着 は 認 め ず, 顔 面 神 経 頬 骨 枝 に接 して3個, 下 顎 縁 枝 に接 して1個, 顔 面 神 経 本 幹 に接 して 深 葉 に1個 の 合 計5個 が 認 め られ た. Frey症 候 群 の 予 防 の た め0.1mm厚 のGORE-TEX*R) 膜 を皮 下 に縫 着 した. 顔 面 神 経 も保 存 され, 術 後顔 面 神 経 麻 痺 も出 現 しな か った. 次 い で 同 年6月27日, 左 耳 下 腺 腫 瘍 摘 出 術 を行 った. 腫 瘍 は浅 葉 に1個, 深 葉 に1個 認 め られ, 周 囲 との癒 着 は認 めず 右 側 同様 に摘 出 した(図 2). 左 側 にお い て も術 後 性 顔 面 神 経 麻 痺 は 出 現 しな か っ た. 右 側 は術 後1週 間 目, 左 側 は術 後1週 間 目 に唾 液 痩 が 出現 した が 保 存 的 治 療 にて 治 癒 し, 同 年8月1日 に退 院 とな った. 病 理 組 織 学 所 見;リ ンパ 濾 胞 の 過 形 成 を伴 い, 二層 性 の腺 上 皮 に よ る腺 管 の 増 生 を認 め, い ず れ もワ ル チ ン腫 瘍 と診 断 した(図3). 考 察 ワル チ ン腫 瘍 の特 徴 と して 多 発 性 に発 生 す る 傾 向 が あ る こ とが知 られ て い る こ とよ り, 本 症 例 を加 え 昭和51年 か ら平 成12年8月 まで に 当科 にて 手 術 を行 った ワル チ ン 腫 瘍27例 の 臨 床 的 特徴 につ い て表1の ご と くま とめた. ワル チ ン腫 瘍27例 につ い て, 発 症 年 齢 は平 均61歳 で50 ∼60歳 代 の 中高 年 齢 層 に好 発 す る とい う点 で 老 木 ら5)の 報 告 と一致 して い る. 性 差 につ いて はMartinら6)に よれ ば 男女 比10:1で, 奥 田 ら7)に よれ ば7:1と 男 性 に多 い と報 告 され て お り, われ わ れ の症 例 で も2512で 男 性 に 多 か っ た. 特 に両 側 性 と一 側 性 の発 症 形 式 に差 が 認 め ら れ るか を検 討 す る た め, 両 側 性 の3例 と一 側性 の24例 の 2群 に分 けた. 両側 性 と一側 性 を比 較 して み て も平 均 年 図1 初 診 時 のMRI所 見 ガ ドリニ ウ ム造 影 に よ るT1強 調 像 で造 影 効 果 を示 さな い境 界 明瞭 な腫 瘤 を左 側 耳 下 腺 に2個(A, C), 右 側 耳 下腺 に5個(B, C)認 め る(矢 印 は 腫 瘍 を 示 す).
齢 お よ び 性 別 に つ い て 両 者 に 大 き な 差 は み ら れ な か っ た. 両 側 性 に 発 生 す る 耳 下 腺 腫 瘍 は ワ ル チ ン 腫 瘍 が 多 く, Thrnbullら1)やByrneら3)は 両 側 耳 下 腺 腫 瘍 の な か で38∼76 %が ワ ル チ ン 腫 瘍 で あ っ た と述 べ て い る. ま た ワ ル チ ン 腫 瘍 全 体 で はChaudhryら8)は7%, Lucas9)は5∼10% が 両 側 性 に発 生 す る と報 告 して お り, ワ ル チ ン腫 瘍 は両 側 性 に発 生 しや す い と考 え られ る. さ ら にShugarら2)は ワル チ ン腫 瘍 を多 発 性 の 点 よ り, 1)両 側 単 発 性, 2)一 側 単 発 性, 他 側 多 発 性, 3)一 側 多 発 性, 4)両 側 多 発 性 に分 類 して い る. 渡 辺 ら4)の報告 で は, 54例 の ワル チ ン 腫 瘍 の 症 例 中, 一 側 性 症 例 で は 多 発 例 が42例 中4例 (9.5%)で あ る の に対 して両 側 性 症 例 で は多 発 例 が12例 図2 左 側 の 摘 出標 本 被 膜 を有 す る赤 褐 色 の充 実 性 腫 瘍 が2個 認 め られ る. 図3 摘 出 標 本 の 病 理 組 織 学 所 見(HE染 色, ×200) リンパ 濾 胞 の過 形 成 を 伴 い, 二 層 性 の腺 上 皮 に よ る腺 管 の 増 生 が 認 め られ る. 表1 当科 にお け る ワル チ ン腫 瘍 の ま とめ
374 吉 田 正, 他3名 耳鼻 臨床 95: 4 中8例(66.7%)と 両 側 性 ワル チ ン腫 瘍 で 多 発 す る傾 向 が あ る と報 告 して い る. 当科 の 症 例 にお い て も, 27例 の うち両 側 性 は全 例 で多 発 して お り, 一 側 多 発 症 例 は5例 と一 側 性 症 例 の20.8%に す ぎず, 両 側 性 で 多 発 す る傾 向 が み られ た. ワル チ ン腫 瘍 の発 生 起 源 とし て は耳 下 腺 内 リンパ 節 や 耳下 腺 近 傍 リンパ 節 に し ば し ば唾 液 腺 組 織 の存 在 を認 め る こ と10), 耳下腺外ワルチン腫瘍はまれに多中心性に数 個 の リンパ 節 に み られ る こ と10), 早期のワルチン腫瘍で は リン パ節 の有構造 が比 較 的正 常 に保 たれ て い る こ と10)か ら, リン パ節 な い し唾液 腺 組 織 内 リンパ 組 織 の異 所 性 増 殖説11)が有 力 で あ る. した が って, 耳下 腺 内 に迷 入 した 異所 性 リン パ組 織 が複 数 で あ れ ば, ワル チ ン腫 瘍 は多 発 性 に発 生 す る と考 え られ る. しか しな が ら両 側 性 に発 生 した 場 合, 一 側性 と比較 し多発 化 の傾 向 が有 意 に高 ま る 原 因 につ い て は不 明 で あ る. 安 部 ら12)13)は家族性に発症 した ワル チ ン腫 瘍 の8家 系 を 調 べ, 発 生 の成 因 に何 らか の 遺 伝 性 因 子 の 関 与 を 推 定 して い る こ と よ り, 両側 多発 性 に ワル チ ン腫 瘍 が 発 生 す る こ と に遺 伝 性 因 子 の 関 与 の 可 能 性 が あ る こ と も考 え られ る. 治 療 法 と して は 手 術 が 原 則 で あ る. 耳 下腺 良性 腫 瘍 の 基 本 的 留 意 事 項 と して は1)再 発 防 止, 2)顔 面 神 経 保 存, 3)Frey症 候群 の 発 生 防 止, 4)唾 液 漏 の発 生 防 止, 5)唾 液 腺 機 能 保 存 な どが 考 え られ, これ らの 事 項 を す べ て 満 た す こ とが 理 想 とい え る. 手 術 法 と して は, 浅 葉 切 除 術 と部 分 切 除 術 の2通 りの 方 法 が あ るが, 浅 葉 あ るい は 深 葉 す べ て を切 除 す る必 要 は な く, 周 囲 に正 常 腺 組 織 を 十 分 につ けて 腫 瘍 を摘 出 す れ ば 部 分 切 除 術 で も よい との 考 えが 普 及 して い る14). Wennmoら15)はワルチン腫瘍を含 めた 耳 下 腺 良 性 腫 瘍 の 摘 出 法(浅 葉切 除術, 部 分 切 除術) を比 較 して 再 発 率(8.7%, 6%), 術 後 の 合 併 症 の 顔 面 神 経 麻 痺(23%, 3%), Frey症 候 群(19%, 6%)と 部 分 切 除 術 の方 が優 れ て い る こ とを報 告 して い る. わ れ わ れ の症 例 で は ワル チ ン腫 瘍 のみ につ い て の検 討 で あ るが 主 に部 分 切 除 術 を施 行 し, 再 発 率(0%), 一 過 性 顔 面 神 経 麻 痺(25.9%), Frey症 候 群(0%), 唾液 漏(11.1%)で あ っ た. 一 過 性 顔 面 神 経 麻 痺 が生 じた7例 にお い て は, 全例 口 角運 動 の 一 時 的 障害 で あ り, 永 久 的 な 障害 は認 め られ な か っ た. 両 側 性 に腫 瘍 が 存 在 す る場 合 には, 腫 瘍 摘 出術 を両 側 同 時 に行 う場 合 と一 側 ず つ2回 に分 け て 行 う場 合 が考 え られ る. 両 側 と も浅 葉 に存 在 し, 大 き さ も大 き くな い場 合 には 入 院 期 間 や 全 身麻 酔 に よる負 担 を軽 減 す る た め に 同 時 に行 うべ きだ と考 え られ る が, 本 症 例 の よ うに どち らか が 深 葉, あ るい は 両 側 と も深 葉 に腫 瘍 が存 在 した場 合, 術 後 の 顔 面 神 経 麻痺 の 可能 性 を考 慮 し一 側 ず つ 手 術 を行 うこ とが 勧 め られ る. 本 腫 瘍 は 多 発 性 に発 生 す る傾 向 が あ る た め術 中 に十 分 観 察 し, 疑 わ しい 腫 瘤 や リンパ節 は すべ て摘 出す る必 要 が あ る. そ して ま れ で は あ る が悪 性 転 化例16), ワルチン 腫 瘍 に他 の 悪 性 を含 む 耳 下腺 腫 瘍 の 合併 例17)の報 告 も み られ, また 本 症 例 の よ うに急 速 に増 大 す る場 合 もあ る た め, 小 さな 腫 瘍 で もで き るだ け早 期 に手術 を勧 め る こ と が望 まれ る. ま と め 両 側 多 発 性 の ワル チ ン腫 瘍1例 につ き症 例 報 告 を行 い, 当科 にて 過 去25年 間 に経 験 した ワル チ ン腫 瘍27例 の 臨 床 像 につ い て検 討 を行 った. 症 例 報 告 を行 った1例 で は 両 側 とも深 葉 に腫 瘍 が 認 め られ た た め, 一 側 ず つ 手 術 を 行 っ た. 腫 瘍 を両 側 性 と一 側 性 に分 類 した 場 合, 両 側 性 3例 にお け る一 側 の 平 均腫 瘍 数 は2.8個 で あ り, 一 側 性 24例 の 平 均 腫 瘍 数1.3個 と比 較 し, 多 発 化 の 傾 向 が 高 か っ た. 本論 文の要 旨は, 第63回 耳鼻咽喉科臨床学会(平 成13年6 月, 沖縄)に おいて口演 した. 参考文献
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17) Goh PM and Cheah E: Synchronous tumours of the parotid gland with different histology. Br J Oral Maxillofac Surg 27 198-202, 1989. 原 稿 受 付: 平 成13年3月12日 原 稿 採 択: 平 成13年10月31日 別 刷 請 求先: 吉 田 正 〒790-0024愛 媛 県 松 山市 春 日町83 愛 媛 県立 中央 病 院耳 鼻 咽 喉 科
