症例報告
神経発達症群に合併した筋痛性脳症/
慢性疲労症候群（ME/CFS）の 1 例
加藤晃己
※，喜山克彦
※，杉山和成
※，志田直樹
※，絹川典
※ 抄録：筋痛性脳症/慢性疲労症候群（ME/CFS）とは，原因不明の慢性で深刻な疲労や広汎な 痛み，睡眠障害などの多彩な症状を呈する疾患である．今回，自閉スペクトラム症（ASD） と注意欠如・多動症（ADHD）が併存する神経発達症群に合併したME/CFSの1例を報告す る． 【症例】14歳，男性，神経発達症群，感冒を契機に多彩な身体症状を呈し，ME/CFSと診 断された．低血糖とグルコース・スパイクが認められた．治療は補剤の投与と食事指導を 行った．実存的資源であるマリンバ演奏を支持した．発症後5ヶ月での学習環境の調整を 機に症状は改善しME/CFSの診断基準から外れた．低血糖とグルコース・スパイクの頻度 は軽減した．【考察】神経発達症群に合併したME/CFSの1例に対して，社会的ストレス 軽減のため学習環境を調整することと周囲の理解を得ることが最も治療効果があった．そ の上で衝動性に関与する可能性のある低血糖やグルコース・スパイクを改善するための食 事指導が成り立つと考えられた． キーワード：筋痛性脳症/慢性疲労症候群（ME/CFS），神経発達症群，全人的医療，低血糖， グルコース・スパイク 2．症例 14歳，男性，中学生 主訴：強い疲労感，全身痛 現病歴：X年6月，感冒を契機に強い疲労感 や全身痛が出現した．複数の診療科を受診した が，診断は不明で症状が持続した．X年7月， 当院を受診した． 既往歴：神経発達症群（ASDおよびADHD） 生育歴：幼少期より音楽を始め，ピアノやマリ ンバ，ドラムを演奏していた．中学校では吹奏 楽部に在籍した．特にマリンバは多数のコン クールでの入賞歴を持っており，コンクール前 には長時間のレッスンを行っていた．学校生活 においては，コミュニケーション能力の低さに より周囲から孤立した状況に置かれ，給食の際 1．はじめに 筋 痛 性 脳 症/慢 性 疲 労 症 候 群（MyalgicEncephalopathy/Chronic Fatigue Syndrome： 以
下ME/CFS）とは，原因不明で慢性で深刻な疲
労，広汎な痛み，睡眠障害，認知機能障害など の多彩な症状を呈する疾患である 1）．
今回，自閉スペクトラム症Autism Spectrum
Disorder（以下ASD）と注意欠如・多動症
Atten-tion-Deficit/Hyperactivity Disorder（以下ADHD）
が併存する神経発達症群Neurodevelopmental
Disorders 2）に合併したME/CFSの1例を報告
する．
受付：2020年11月2日，受理：2020年12月15日
41 Table 1 ME/CFS の診断基準（国際的合意に基づく診断基準，2011 年） 診 断 項 目 該当項目 X 年 7 月 A. 労作後の神経免疫系の極度の消耗 必須 ☑ 1. (日常生活での活動や簡単な知的作業のような最小限の)労作によって起こる著しく急激な身体的及び／又は認知疲労が、 身体を衰弱させ、症状の再発を引き起こしうる。 ☑ 2. 労作後の症状の悪化。 ☑ 3. 労作後の極度の消耗は、活動直後にも起こりうるし、数時間から数日間遅延して起こることもありうる。 ☑ 4. 回復までの期間が長びき、通常 24 時間又はそれ以上要する。ぶり返しは何日も、何週間も、又はそれ以上持続しうる。 ☑ 5. 低閾値の身体的及び精神的疲労（スタミナの欠如）によって、病前活動レベルが相当に低下する。 ☑ B.神経系機能障害 以下の四つの症状カテゴリーの中の三つのカテゴリーで、少なくとも一つの症状がある ☑ 1. 神経認知機能障害 a. 情報処理障害：思考の鈍化、集中力低下 ☑ b. 短期記憶の喪失 ☑ 2. 疼痛 a. 頭痛 ☑ b. 激しい痛みを、筋肉、筋腱接合部、関節、腹部や胸部に感じうる。非炎症性の性質を持ち、しばしば移動する。 ☑ 3. 睡眠障害 a. 睡眠リズム障害 ☑ b. 疲労回復のなされない睡眠 ☑ 4. 神経感覚、知覚及び運動障害 a. 神経感覚、及び知覚 ☑ b. 運動感覚 □ C. 免疫系、胃腸器系、泌尿生殖器系の機能障害 以下の五つの症状カテゴリーの中の三つのカテゴリーで、少なくとも一つの症状がある ☑ 1. インフルエンザ様症状は繰り返され、又は慢性的でありえ、典型例では労作によって活性化され、又は悪化する。 ☑ 2.ウィルスに罹患しやすく、回復期間が長びく。 ☑ 3. 胃腸管 ☑ 4. 泌尿生殖器 □ 5. 食物、薬物、臭気、又は化学物質に対する過敏性 ☑ D.エネルギー産生／輸送の機能障害 少なくとも一つの症状がある 1. 心血管系 ☑ 2. 呼吸器系 ☑ 3. 恒温調節不全 ☑ 4. 極度の温度に対する不耐性 ☑ 小児科において考慮すべきこと 1. 頭痛 ☑ 2. 神経認知機能障害 ☑ 3. 疼痛は一貫性がなく、急速に移動しうる。 ☑
に偏食を他生徒から指摘されるなどの社会的ス トレスが存在した． 身体症状：病的疲労はパフォーマンス・ステイ タス（Performance Status以下PS）で7（身の回り のことはでき介助も不要ではあるが，通常の社 会生活や軽作業は不可能である），チャルダー 疲労尺度（Chalder Fatigue Scale：以下CFS）は
33/42点であった．睡眠障害はアテネ不眠尺度
（Athens Insomnia Scale：以下AIS）で18/24点
であった．痛みは線維筋痛症の圧痛点13/18点，
Visual Analogue Scale（以下：VAS）31mmであっ
た．その他にも多彩な症状を呈し，ME/CFSの 診断基準（国際的合意に基づく診断基準，2011 年） 3）に合致した（Table 1）． 身体所見：身長162 cm，体重50 kg． 運動器系における機能的な現状の問題：徒手筋 力検査の結果は上肢4/5，下肢4/5，体幹4/5で あり，軽度の筋力低下を認めた．歩行能力や動 的バランス，敏捷性などの機能的移動能力の評 価指標として有用なタイム・アップ・アンド・ ゴー・テストTime Up and Go test（以下TUG） 4）
は10.39秒と遅延していた．日常生活では自立 していたが学校生活は困難であった． 全身系における機能的に潜在した問題：一般血 液検査で異常所見は認められなかった．胸部レ ントゲン検査で心胸郭比38％と小心臓を認め た．ヘッドアップチルト試験に伴う血行動態反 応検査（Parama-Tech社PS-501）にて立位で頻 拍を認めた（Table 2）．24時間持続血糖測定
（Abbott社FreeStyleリブレPro）により12回/
10日間のグルコース・スパイクと5日/10日 間の夜間低血糖を認めた（Fig. 1）．
食習慣：ふだんから偏食で糖質に偏っており，
時折衝動的に多量の菓子類などの糖質を過剰に 摂取していた．全人的な患者評価表Patient
Evaluation Grid（P. E. G.）を示す（Table 3）．
治療と経過：「ME/CFS：臨床医のための臨床 症例定義とガイドライン，カナダの合意文章の 概要」 5）（以下「臨床ガイドライン」）では，患者
が適切に対処するために「セルフヘルプ戦術
Self Help Strategy（SHS）」（Table 4）を提示して
いる．
初診時に本人と母親に病態の理解を促し，
SHSに基づいた生活指導を行った．また，学
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校関係者に対して文章で病態の理解を促した． 薬物療法としては，夜間低血糖とグルコース・
スパイクに対して低血糖改善剤を投与した．血 行動態に対してタウリン酸98％3.06g/日，ユ
Table 3 Patient Evaluation Grid（全人的な患者評価表：P.E.G.）
ビデカレノン30mg/日を投与した．冷えと疲労 に対して十全大補湯エキス顆粒（Tj-48）7.5g/日， コウジン末3.0g/日を投与した．食事療法は， 緩やかな糖質制限とタンパク質中心の摂取を指 導した．運動器リハビリテーションは，「臨床 ガイドライン」に記載されている「ME/CFS患 者に現れうる運動に対する機能障害反応」 （Table 5）および「自力での運動」（Table 6）に基 づいた．運動器リハビリテーション前後で問診 と血圧および脈拍，経皮的動脈血酸素飽和度を
45 測定し，負荷の強度を調整した． 一方，本人がマリンバを演奏している動画で は，現在の身体状況からは想像できないほど活 動的な様子が見られた．そのことからマリンバ 演奏の希望が実存的資源になりうると判断し た．マリンバの演奏は，自身の身体感覚での調 整を重視し演奏前後の状態を理学療法士に報告 しながら行った． X年10月（発症後4ヶ月），病的疲労はPS が5，CFSが27/42点， 睡 眠 障 害 はAISが 18/24点，痛みは線維筋痛症の圧痛点が10/18 点，VASが51mmであった．グルコース・ス パイクの頻度は5回/7日間に軽減したが，夜 間低血糖が毎晩認められた．そこで食事の状況 を再度確認したところ，極端な糖質制限をして いたことが明らかになった．これは強迫的な性 格が災いしたと考えられた．そこで本人の心理 に配慮し，決して強いることなく緩やかな糖質 制限を行うように再度指導した． 徒手筋力検査では四肢と体幹筋力に変化が認 められなかった．TUGは6.98秒に改善してい た．その日の状態に応じて通学や部活動への参 加が可能となった． X年11月（発症後5ヶ月），就学のストレス が強いと感じた両親の判断で，就学を一時中止 し，本人のペースに合わせて学習が可能な市運 営の適応指導教室に通い始めた．適応指導教室 は本人にとって快適な学習環境であった． X年12月（発症後6ヶ月），病的疲労はPS が0，CFSが0/42点，睡眠障害はAISが0/24 点，痛みは線維筋痛症の圧痛点が0/18点， VASが0mmと改善し，ME/CFSの診断基準か ら外れた．グルコース・スパイクの頻度が4 回/14日間に軽減したが，夜間低血糖は11日/ 14日間とわずかに改善した．徒手筋力検査に て上肢5/5，下肢5/5，体幹5/5であり筋力が改 善した．適応指導教室でも十分な運動を行って いた． X＋1年2月（発症後8ヶ月），衝動的な過活 動で疲労感が増強することもあるが，概ねセル フコントロールが出来るようになった．時折， 衝動的な糖質の多量摂取と数日間食事をまった く摂取しないことがあった．このことを強制的 にコントロールするのではなく，心理的に落ち 着いた時期にふだんの食事に注意を払わせるこ とで無理のない是正を促した．マリンバの県代 Table 5 ME/CFS 患者に現れうる運動に対する機能障害反応 Table 5 ME/CFS 患者に現れうる運動に対する機能障害反応 運動に対する反応 健常者 ME/CFS 患者 健康感 爽快になる、抗うつ的効果 倦怠感、疲労感、症状の悪化を感じる 安静時心拍数 正常 上昇 最大運動負荷時の心拍数 上昇 心拍数の減少 最大酸素摂取量 上昇 座位における対照群のほぼ 1/2 年齢による予測目標心拍数 達成可能 しばしば達成できず、また無理強いすべきではない 心拍出量 増加 至適レベル以下 脳血流量 増加 減少 脳酸素量 増加 減少 体温 増加 低下 呼吸 増加 不規則、息切れ、浅い呼吸 認知処理 正常、より敏捷 損なわれている 回復までの時間 短い しばしば 24 時間程度あるが、数日から数週間 かかることもある 筋肉への酸素供給 増加 損なわれている 歩行運動学 正常 歩行異常
表に選ばれ，全国コンクール出場のため練習を 重ねていた． X＋1年4月（発症後10ヶ月），復学の予定 日が近づくにつれ症状が悪化し，食事の摂取が 困難となった．新型コロナ感染症の影響により 学校の休校が決まると，症状が改善した． X＋1年6月（発症後12ヶ月），復学し部活 動への参加も可能となった．しかし，ときどき 衝動的な糖質の過剰摂取や家族に対する攻撃性 が出現し，身体症状の悪化により学校生活が困 難となることもあった．だが，概ね良好な予後 と言える． 3．考察 ME/CFSは6ヶ月以上持続する説明困難な 高度の疲労，労作後の極端な消耗，記銘力障 害，集中力障害，睡眠障害を中核症状とし，頭 痛，関節痛，筋肉痛，消化器症状，免疫異常， 光，音，匂い，化学物質に対する過敏症などの 症状をしばしば伴う難治性疾患である 1）．多く の患者は，ME/CFSを発症する前まで健康的で 活動的な生活を営んでいる．ウイルス感染が引 き金になることも多い．成人が発症前のレベル まで身体機能を取り戻す確率は，0～6％と報 告されている 5）．小児と若年者の予後は良好で Table 6 自力での運動
47 あるが，寛解後数年してから再発することもあ る 5）．本症例はウイルス感染を契機に発症した． 神経発達症群とは，発達的時期に発症する条 件を持つ一連の障害である．知的障害，コミュ ニケーション障害，ASD，ADHD，特殊的学 習障害，運動障害の6つの障害が分類されて いる 6）． ASDとは，社会的コミュニケーションおよ び対人的相互反応の障害と行動，興味，活動の 限局された反復的な様式を主徴とした神経発達 症群である 2）． ADHDとは，年齢不相応の多動性，衝動性， 不注意を3主徴とした神経発達症群である． 一般的に脳の成熟に伴い，多動性や衝動性は 12歳頃を境に減弱する．また，社会的能力の 向上に伴い多動性や衝動性，不注意による行動 上の問題が次第に修復されていくことが多 い 2） 7）． 本症例は衝動性が中心のADHDであったが， 多動性や不注意は目立たなかった． 睡眠障害とASDを併せ持つ小児の約25％で インスリン分泌のリズム異常による糖耐能の異 常があると報告されている 8）．また低血糖の症 状 9）は，ASD 10）やADHD 11）の症状の一部と一 致している．さらに低血糖の症状は，ME/CFS の症状の一部とも一致している．このことか ら，それぞれの病理の一部に低血糖とグルコー ス・スパイクが共通して存在する可能性が示唆 された． 本症例では，夜間低血糖とグルコース・スパ イクが認められた．薬物療法として低血糖改善 剤を投与した．食事指導として，緩やかな糖質 制限とタンパク質中心の摂取を指導した． ASDには偏食が高率で存在し 12） 13），ADHD の衝動性は過食をもたらす 14）．本症例は食事指 導に反して，極端な糖質制限と衝動的な多量の 糖質摂取を繰り返していた．本人の強迫性と衝 動性により，適切な食事療法を持続的に安定し て行うことは困難であった．そのため衝動的な 糖質摂取に対しては強制的，強圧的な制限を指 示せず，コントロールが可能な衝動性が落ち着 いたときのふだんの食事に注意を払わせた． ASDの中学生はソーシャル・スキルの乏し さから周囲と良好な関係を構築できず，学校生 活に対する不適応が起きやすいと報告されてい る 15）．本症例は就学を中止して適応指導教室に 通い始めた．そして，その時期から著明な身体 症状の改善が認められた．しかし，復学予定日 が近づくにつれ症状が悪化し，休校が決まると 症状が改善した．患者にとって学校生活が多大 な社会的ストレッサーであるため，学習環境の 調整は治療的効果が大きいと考えられた．復学 が可能となっても食生活の乱れと就学のストレ スは持続しているため，家族や学校と密に連携 し，本人の身体的，心理的，社会的，実存的な 状況に対して細やかに対処をしていく必要があ ると考える． 永田勝太郎は思春期患者の特徴として10項 目を挙げた．その中で治療にあたるもの（治療 者・教師・親）の態度が治療に大きく影響しや すく，実存療法は将来の自己の可能性の展開に 希望をつなぐことであると述べている 16）． 本症例は，温かく見守っていた両親（特に母 親），学校関係者，マリンバの才能を認めてい る周囲の大人たち，適応指導教室のスタッフ， ME/CFSを理解している医療関係者が社会的資 源としてよい影響を与えていた． また，マリンバを演奏しているときの生き生 きとした様子から，正常な知能と強迫性がマリ ンバの習熟に影響しただけではなく，マリンバ の演奏そのものが実存的支えになっていたもの と考えられた． 今回ME/CFSが改善した要因は，①社会的 ストレスを回避し学習可能な環境を整えたこ と，②家族や学校関係者，周囲の者が本人の状 況を理解し温かく見守っていたこと，③マリン バの演奏が実存的資源になり得たこと，④ ME/CFSの病態を理解している医療者たちが全 人的な視点から早期に介入したこと，⑤低血糖 とグルコース・スパイクに対して治療を行った
ことが挙げられる．このような神経発達症群の 患者にとって，自分を理解されない環境や集団 生活を強いられる学校生活は多大な社会的スト レッサーとなる．よって神経発達症群に合併し たME/CFSの治療を行うには，社会的ストレ スを軽減させることが第一であると考えられ た． 4．まとめ 今回，神経発達症群に合併したME/CFSの 1例を報告した． 神経発達症群に合併した多彩な身体症状に対 して，社会的ストレス軽減のため学習環境を調 整することと周囲の理解を得ることが最も治療 効果があった．その上で，身体症状の発現と衝 動性に関与する可能性のある低血糖やグルコー ス・スパイクを改善するための食事指導が成り 立つと考えられた． 本稿に関して報告すべき利益相反はなく，患 者及び患者保護者に報告の許可を得た． 文 献 1）倉恒弘彦，松本美富士 編：専門医が教える筋痛性 脳脊髄炎/慢性疲労症候群 診療の手引き．第1版， 日本医事新報社，東京，2019 2）日本精神神経学会 日本語版用語監修：DSM-5精 神疾患の分類と診断の手引．第1版，医学書院，東 京，2014
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http://sacfs.asn.au/download/consensus_overview_me_ cfs.pdf（篠原三恵子 訳：筋痛性脳脊髄炎/慢性疲労 症候群：臨床医のための臨床症例定義とガイドライ ン，カナダ合意文書の概要．［Accessed November 11, 2020］Available from：http://mecfsj.files.wordpress. com/2012/06/e69c80e7b582e5ae8ce68890e78988.pdf） 6）宮川充司：アメリカ精神医学会の改定診断基準 DSM-5：神経発達障害と知的障害，自閉症スペク トラム障害．椙山女学園大学教育学部紀要7： 65-78, 2014 7）成重竜一郎：多動性障害（注意欠如/多動性障害 ADHD）．臨床精神医学44（増刊）：567-572, 2015 8）小西行郎，豊浦麻記子，小西行彦，他：自閉症スペ クトラム障害にあたらしい展開を．病児保育研究 （10）：14-21, 2019 9）大沢博：栄養と行動に関する研究―とくに機能的低 血糖症について―．岩手大学教育学部付属教育工学 センター教育工学研究9：29-42, 1987
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Exploring a case of Myalgic Encephalopathy/Chronic Fatigue Syndrome
（
ME/CFS
）
associated with Neurodevelopmental Disorders
Koki Kato, Katsuhiko Kiyama, Kazunari Sugiyama, Naoki Shida, Tsukasa Kinugawa
Kiyama Orthopedic Herb ClinicMyalgic Encephalopathy/Chronic Fatigue Syndrome（ME/CFS）is a disease that has kinds of various symptoms including chronic and severe fatigue, widespread pain and sleep impediment. We report a case of Myalgic Encephalopathy/Chronic Fatigue Syndrome（ME/CFS）associated with Neurodevelopmental Disorders with comorbid Autism Spectrum Disorder（ASD）and Attention Def-icit/Hyperactivity Disorder（ADHD）．
【case】14-year-old boy with Neurodevelopmental Disorders had various physical symptoms fol-lowing the cold, and he was diagnosed as ME/CFS. Nocturnal hypoglycemia and glucose spikes were observed. We applied tonifying method and dietary guidance. We supported playing marimba as his existential resource.【Clinical course】5 months after onset, his symptoms improved after adjusting the learning environment, and he was able to get out the onset of ME/CFS. Hypoglycemia and glucose spikes were reduced.【Discussion】For a case of ME/CFS associated with Neurode-velopmental Disorders, the most effective treatment was to adjust the learning environment to reduce social stress, and to gain the understanding from the surroundings. It was thought that dietary guidance to improve hypoglycemia and glucose spikes, which may be involved in impulsivity, could be established on this basis.
Key words： Myalgic Encephalopathy/Chronic Fatigue Syndrome （ME/CFS），Neurodevelopmen-tal Disorders, comprehensive medicine, hypoglycemia, glucose spikes
