帝王切開瘢痕症候群による続発性不妊に対し、子宮鏡下瘢痕部焼灼術を行い妊娠に至った1例

全文

(1)日産婦内視鏡学会第37巻第１号. 2021. 症例報告. 帝王切開瘢痕症候群による続発性不妊に対し、子宮鏡下瘢痕部焼灼術を行い妊娠に至った1例手稲渓仁会病院産婦人科1）、倉敷成人病センター産婦人科2）、手稲渓仁会病院婦人科・胚培養士3）. 加藤慧1,2）、小野洋輔1）、和田真一郎1）、福士義将1）、滝本可奈子1）、都築陽欧子1）、神谷知里3）、藤野敬史1）. A successful case of pregnancy after hysteroscopic ablation to cesarean scar syndrome 1,2）. Kei Kato , Yosuke Ono1）, Shinichiro Wada1）, Yoshiyuki Fukushi1）, Kanako Takimoto1）, Yoko Tsuzuki1, Chisato Kamiya3）, Takafumi Fujino1） Department of Obstetrics & Gynecology, Teine Keijinkai Hospital1）, Department of Obstetrics & Gynecology, Kurashiki medical center2）, Department of Gynecology, Embryologist, Teine Keijinkai Hospital3） Abstract Cesarean Scar Syndrome (CSS)is known to cause abnormal genital bleeding and dysmenorrhea, and has recently been reported to contribute to secondary infertility. The hypothesis is thought that pooled blood in a cesarean scar defect interrupts the implantation of the embryo. There are some reports that operative therapy is superior to conservative therapy when treating secondary infertility. Our case is a 40 year old woman who was gravidity three, parity one, whose previous pregnancy was an emergency cesarean section delivery. The previous baby died from complications due to the trisomy 13. The patient presented with secondary infertility and was introduced to our hospital by another clinic. Her Anti-Mullerian-Hormone (AMH) was 0.16ng/ml and her uterus had uterine myoma 7cm in diameter. So we performed laparoscopic myomectomy followed by Assisted Reproductive Technology (ART). After 2 cycles of IVF-ET, she couldn’t get pregnant, so we treated her as a poor responder. Considering her age, we tried to store her ovum and embryo by cryopreservation. In addition, she complained of abnormal genital bleeding and we conducted Magnetic Resonance Imaging (MRI). The image showed that there was a clear cesarean scar defect at the lower segment of the uterus. Therefore, we suspected CSS and performed hysteroscopic ablation for the lesion. After the operation she got pregnant by the first cycle of ART. Detailed medical interview is important to suspect CSS, and hysteroscopic ablation is an effective method for secondary infertility due to CSS. Key words: cesarean scar syndrome, secondary infertility, hysteroscopic ablation. 責任著者：加藤慧（手稲渓仁会病院産婦人科1）、倉敷成人病センター産婦人科2）） E-mail：[email protected] 投稿日：2020年９月５日／採択日：2021年２月９日. ― 84 ―.

(2) 【緒言】近年、帝王切開率の増加により帝王切開瘢痕症候群（Cesarean Scar Syndrome；CSS）による続発性不妊が注目されている。帝王切開瘢痕部に起因する過長月経などの月経異常、月経困難症、慢性骨盤痛などの症状を呈する症候群として Morrisらにより報告された1,2）。さらに続発性不妊の原因となり得るとされ、瘢痕部からの分泌物が着床障害を引き起こし不妊となると考えられている3,4）。治療には保存的治療と手術療法があるが、瘢痕部からの分泌物のドレナージなどの保存的治療に比べ、腹腔鏡あるいは子宮鏡下での手術療法において妊娠率が上がるとの報告がある5,6）。今回、 CSSに起因すると思われる続発性不妊に対して子宮鏡下瘢痕部焼灼術を行い、凍結胚移植にて妊娠に至った症例を経験したので報告する。本論文の投稿に関して、患者の同意を得た。. 図１ T2強調像（矢状断）後屈子宮、子宮体部前壁にΦ７㎝の筋腫を認める. 瘢痕部の子宮筋層厚：６mm. ３妊１産。38歳時に他院で帝王切開にて分娩したが、児は13 trisomyによる合併症のため死亡した。挙児希望あり、前医でタイミング指導を行ったが妊娠せず、多発子宮筋腫も認めたため、不妊治療目的に40歳９か月に当院紹介となった。その他の既往歴、家族歴、生活歴に特記事項なし。初診時の診察所見は、内診にて手拳大の子宮を認め、可動性は良好で圧痛は認めなかった。経腟超音波検査では前壁に直径７㎝の筋層内筋腫を認め、月経16日目で子宮内膜厚８mm、両側付属器. っていなかった。手術に先立ち、ロングプロトコールにて２個採卵、体外受精（IVF: In Vitro Fertilization）にて１個受精し、初期胚１個を凍結した。40歳11ヶ月で腹腔鏡下子宮筋腫核出術（LM: Laproscopic Myomectomy）及び子宮内膜症病巣焼灼術を施行した。小さな漿膜下筋腫を含め計２個の子宮筋腫（136g）を核出し、子宮は体部後壁まで子宮内膜症による癒着でダグラス窩は閉鎖し、r-ASRM分類64点のstageIVの子宮内膜症と診断した。卵管の通過性は右側のみ確認できた。術後３か月目にロングプロトコールで１個採卵し、新鮮胚移植を施行したが妊娠に至らなかった。poor responderと判断し、その後酢酸クロ. に黄体を認めず、卵胞期であった。子宮下節部の帝王切開瘢痕部の子宮筋層の欠損と同部位の液体貯留も認めていた。また月経周期と関連しない慢性骨盤痛を訴えていた。. ミフェンを使用して８周期採卵し、計８個の初期胚を凍結した。改めて問診にて以前の帝王切開分娩以降、過長月経・不正性器出血があるとの訴えがあり、続発. Magnetic Resonance Imaging（MRI）検査では、子宮は後屈し子宮前壁に子宮筋腫を認めたが、子. 性不妊と月経異常からCSSを疑い、再度MRIを撮影した。子宮は後屈、瘢痕部の子宮筋層の厚さは. 宮内腔に変形は認めなかった。子宮下節部の帝王切開瘢痕部筋層の欠損を認めるが、同部位の筋層の厚さは６mmであった。（図１）。前医での卵胞期初期の内分泌検査に異常は認め. ６mmであり、同部位に筋層の欠損を認め、その範囲は長さ15mm、深さ４mm、幅24mmであった（図２）。以上の臨床経過、画像所見からCSS と診断し、治療方針は子宮鏡下瘢痕部焼灼術を選. ず、当院で検査した。Anti-Mullerian-Hormone （AMH）値は0.16ng/mlと低値であった。子宮筋. 択、施行した。術中の瘢痕部の所見は、子宮頸部前壁の陥凹部に内膜の発赤を認め、瘢痕部は憩室. 腫が着床障害や妊娠中の障害を起こす可能性があり、年齢、不妊期間を考慮して、生殖補助医療（ART: Assisted Reproductive Technology）の予定とし、採卵、全胚凍結後に腹腔鏡下子宮筋腫. 状になっておらず、辺縁はなだらかであったので切除を行わず、同部位をバイポーラループ電極（30W）にて焼灼した（図３）。手術時間は38分、出血は少量であった。術後１か月は避妊期間とし、. 核出術を行う方針とした。当初はCSSの疑いは持. 過長月経・不正性器出血は消失した。術後２ヶ月、. 【症例】. ― 85 ―.

(3) T2強調像（矢状断）. T2強調像（水平断）. 図２瘢痕部の子宮筋層厚：６mm 欠損部：長さ15mm、深さ４mm、幅24mm. 同部位に液体貯留を認める. 図３左上：子宮下節部に一致して帝王切開瘢痕部の陥凹を認め、陥凹部に内膜の発赤が認められた. 右下：帝王切開瘢痕部全面を焼灼した. 42歳時に再度ホルモン補充周期にて凍結初期胚移植を施行したところ１回で妊娠が成立した。妊娠. 【考察】. 経過中に切迫子宮破裂を疑う所見は認めなかった。後壁付着の前置胎盤のため、妊娠37週１日に. 今回の症例から、以下の二点が示唆された。一点は、帝王切開術後の続発性不妊の症例では画. 選択的帝王切開術にて3144gの男児を出生した。胎盤を避けて、子宮下節より２cmほど頭側で子宮筋層を切開して児を娩出し、胎盤剥離後に瘢痕部を含む内子宮口付近から強出血を認め止血し. 像検査とともに問診がCSSを疑うきっかけになることである。もう一点は、CSSが胚移植の反復不成功の原因と疑われた症例に対して、子宮鏡下瘢痕部焼灼術が有効であったことである。. た。術中出血量は3934mlに達し、自己血および同種血を輸血し、その後の経過は良好で術後７日. 一点目の診断に関して、帝王切開後の瘢痕部の筋層菲薄化や過長月経、不正性器出血はCSSに特徴的な所見であり5,8,9）、後屈子宮が発症リスクに. 目に退院した。. ― 86 ―.

(4) 関与する報告もある10,11）。当科初診時、過長月経と不正性器出血を本人は認めていたものの、問診. 痕部修復術を選択することを提唱している6）。すなわち、瘢痕部の子宮筋層の厚さが2.5mm以下の. として聴取はされていなかった。また初診時の MRIにおいても後屈の子宮であり前壁の子宮筋腫と同時に、瘢痕部筋層の欠損と筋層の菲薄化を認. 場合は子宮鏡下での手術は子宮筋層の穿孔のリスクがあると考えられるため腹腔鏡瘢痕部切除術を施行し、2.5mm以上の場合は子宮鏡下瘢痕部修復. めていたがCSSとは疑っていなかった。LM後の２回の胚移植で妊娠が成立しなかったことで、不妊原因について改めて考え、過長月経と不正性器. 術を施行するという選択である。子宮鏡下瘢痕部修復術は、瘢痕部の頭側と尾側の辺縁を切除する手技とされている。術後妊娠率は、腹腔鏡瘢痕部. 出血の症状、瘢痕部の画像所見、子宮後屈に注目することとなりCSSを疑う契機となった。過長月経は、患者本人から訴えることが少なく、医師側から積極的に聴取して明らかになることが多いの. 切除術施行群では55.6%、子宮鏡下瘢痕部修復術施行群では100%であったと報告している。本症例においては、同部位の厚さは６mmと比較的保たれていたこと、瘢痕辺縁の筋層辺縁がなだらか. で、帝王切開後の不妊における問診の取り方が重要であると思われる。. で切除は不要と判断し、子宮鏡下瘢痕部焼灼術を選択、施行し、術後に妊娠が成立した。CSSによ. 二点目の治療方法に関して、帝王切開瘢痕部の形態の評価を行い治療法の選択をすることが重要であると考えられた。 Tsujiらの報告5）にあるように、瘢痕部を焼灼したことが、瘢痕部の血性分泌物を減少させ、着床の障害が改善し、その結果妊娠が成立したと推察している。手術療法に関して、Tanimuraらは瘢痕部の子宮筋層の厚さに基づいて腹腔鏡瘢痕部切除術、あるいは子宮鏡下瘢. る続発性不妊に対する保存療法には、上述の腹腔鏡による瘢痕部切除や子宮鏡による瘢痕部焼灼の他に、瘢痕部の貯留液をドレナージし、同部位に酸化セルロースを留置する方法などがあるとされる。しかし、どのような患者に対して、いずれの治療法を選択するべきであるか明確な治療プロトコールは確立されていないため、本邦における CSSによる続発性不妊に対する治療法とその後の. 表1-a 帝王切開後の続発性不妊のクラス分類. 表1-b 帝王切開後の続発性不妊の治療戦略. ― 87 ―.

(5) 妊娠率を検討した報告が参考になる5）。それによると、不妊治療のみの群と、ドレナージと酸化セルロース留置をした保存治療群、上記の手術療法群の３群の比較において、手術療法群にて妊娠率が有意に高かったという結果であった。また症状、臨床所見からクラス分類を行い、不正性器出血や慢性骨盤痛を認める症例に対しては手術療法を選択すべきとも考察されている（表１）。本症例は過長月経及び、慢性骨盤痛を認めており、上記報告のクラス分類でも手術療法が適切であったと考える。本症例において、不妊治療開始時が40歳と高齢であり、治療が必要な子宮筋腫も認めたことから、採卵胚凍結を先行してからLMを施行した。さらにpoor responderであり、２回の胚移植で妊娠に至らなかったことから、反復着床障害の疑いもあったので、年齢による卵のクオリティの低下を最小限にするため、凍結胚を貯蓄する方法を選択した。８回の採卵で８個の胚が凍結できたのでCSS の手術を行って妊娠が成立した。Dattaらはpoor responder症例に対する３周期以上の採卵-全胚凍結により良好な成績を収めている12）が、本症例も有効な治療方法であったと考えられる。LMと瘢痕部焼灼と２回に分けて手術を行ったが、LM 時には反復着床障害か否か不明であったのでやむを得ないと思われる。とはいえ、初診時からCSS の疑いを持って、LM時に瘢痕部の焼灼を行う選択はあったかもしれない。帝王切開既往の不妊患者においては、最初からCSSを念頭において治療計画を立てるのが望ましいであろう。帝王切開後に過長月経が出現したART反復不成功例に対して、子宮鏡下帝王切開瘢痕部焼灼を施行し妊娠が成立したCSSの１例を経験した。画像所見の他に詳細な問診よりCSSを疑い、難治性の不妊症例の場合、適切な手術方法を選択することが妊娠につながると思われた。. Curr Opin Obstet Gynecol 2012; 24: 180-186. 4） Gubbini G.et al.: Surgical hysteroscopic treatment of cesarean-induced isthmocele in restoring fertility: Prospective study. J. Minim Invasive Gynecol 2011; 18: 234-237. 5） Tsuji S. et al.: Management of secondary infertility following cesarean section: Report from the Subcommittee of the Reproductive Endocrinology Committee of the Japan Society of Obstetrics and Gynecology. J. Obstet. Gynaecol. Res 2015; 41: 13051312. 6） Tanimura S. et al.: New diagnostic criteria and operative strategy for cesarean scar syndrome: Endoscopic repair for secondary infertility caused by cesarean scar defect. J. Obstet. Gynaecol. Res 2015; 41: 1363-1369. 7） Ferraretti AP.et al. on behalf of the ESHRE working group on Poor Ovarian Response Definition: ESHRE consensus on the definition of ‘poor response’ to ovarian stimulation for in vitro fertilization: the Bologna criteria. Hum. Reprod 2011; 26-7 : 1616-1624. Fabres C. et al.: The cesarean delivery scar pouch: 8） Clinical implications and diagnostic correlation between transvaginal sonography and hysteroscopy. J. Ultrasound Med 2003; 22: 695-700. 9） Gubbini G. et al.: Resectoscopic correction of the "isthmocele" in women with postmenstrual abnormal uterine bleeding and secondary infertility. J. Minim Invasive Gynecol 2008; 15: 172-175. 10） Bij de Vaate AJ.et al.: Prevalence, potential risk factors for development and symptoms related to the presence of uterine niches following Cesarean section: Systematic review. Ultrasound Obstet Gynecol 2014; 43: 372-382. 11） Wang CJ. et al.: Challenges in the transvaginal m a n a g e m e n t o f a b n o rm a l U t e r i n e b l e e din g secondary to cesarean section scar defect. Eur J Obstet Gynecol Reprod Biol 2011; 154: 218-222. 12） AK Datta. Et al.: Accumulation of embryos over 3 natural modified IVF (ICSI) cycles followed by transfer to improve the outcome of poor responders. Facts Views Vis Obgyn 2019; 11: 77-84.. すべての著者は開示すべき利益相反はない。. 【参考文献】 1 ） Morris H, et al.: Surgical pathology of the lower uterine segment caesarean section scar: Is the scar a source of clinical symptoms?. Int J Gynecol Pathol 1995; 14: 16-20. 2 ） Morris H, et al.: Caesarean scar syndrome. S Afr Med J 1996; 86: 1558. 3 ） Florio P, et al.: Hysteroscopic treatment of the cesarean-induced isthmocele in restoring infertility.. ― 88 ―.

(6)