後腹膜放線菌症の１例

後 腹 膜 放 線 菌 症 の １ 例

野 田 大 地， 佐 藤 尚 文， 高 井 良 樹

尾 形 敏 郎， 五十嵐 清 美， 井 上 昭 彦

本 間

学， 前 原 康

要 旨 症例は 57歳の男性. 不整脈, 高血圧にて通院治療中に上腹部, 背部の重圧感, 上腹部痛, 血の進行を認め た. CT で左後腹膜に 6.4×6.4×4.3cmの周囲臓器に浸潤する辺縁の不明瞭な腫瘤を認めた. 上部消化管内視 鏡で胃体上部後壁に発赤, 粘膜肥厚, 壁の変形, 白苔の付着を認めた. 後腹膜原発の間葉系悪性腫瘍を疑い手 術を施行.後腹膜腫瘍切除,左腎,左副腎,噴門側胃,膵体尾部,脾,横行結腸,空腸合併切除を行った.術後の 10 日目に病理組織学的検索で放線菌症の診断を得, 退院日である術後 21日目まで PIPC と AMK を 用した. 術後 2年を経過した現在再発徴候は認めない. 確定診断は困難であることが多いが腹部腫瘤の鑑別疾患のひ とつとして留意する必要がある.（Kitakanto Med J 2007；57：311∼316） キーワード：放線菌症, 腹部, 後腹膜, 胃 は じ め に 腹部放線菌症は比較的まれな疾患であるが, その中で も放線菌症の侵入経路として胃からの侵入が疑われる後 腹膜に炎症の主座をもつ後腹膜放線菌症の報告はない. 今回, 我々は術前に悪性腫瘍を疑い, 広範囲の周囲臓器 の合併切除を行い, 術後病理検索で放線菌症の診断を得 た 1例を経験したので若干の文献的 察を加えて報告す る. 症 例 患 者：57歳, 男性. 主 訴：上腹部, 背部重圧感. 上腹部痛. 既往歴：43歳心房細動, 胃潰瘍, 高血圧. 56歳心不全 家族歴：特記することなし. 喫煙 : 15本/day 40年 現病歴：手術の約半年前から上腹部から背部へかけての 違和感を認めていた.手術 10日前に行った腹部 CT にて 後腹膜腫瘍を疑われ, 手術目的で当科へ入院した. 入院時現症：身長 173cm, 体重 72.1kg. 体温 35.6℃, 脈拍 97, 不整 BP102/68mmHg SatO2 97％ 眼瞼結膜に軽 度の 血を認めた. 腹部は平坦, 軟. 腫瘤は触知せず. 腹 部圧痛なし. 表在リンパ節は触知せず. 入院時血液生化学所見：好中球優位の白血球増多と軽度 の肝機能障害, 高グロブリン血症を認めた. 腫瘍マー カーの上昇は認めなかった (Table 1). 腹部ＣＴ検査：左腎静脈頭側に左腎, 膵尾部, 胃体上部 後壁, 横隔膜に浸潤する 6.4×6.4×4.3cmの辺縁不鮮明, 充実性腫瘤を認めた. 造影効果は動脈優位相では軽度だ が遅 相では肝と同程度まで造影された. 左副腎の構造 は保たれていた. 腫瘤周囲の脂肪織の densityが上昇し 左横隔膜は肥厚していた. 消化管の通過障害は認めな かった. 腎細胞癌, 胃癌, 膵癌, 副腎腫瘍のいずれも え にくく, 後腹膜由来の間葉系腫瘍を疑った (Fig.1a, 1b). 上部消化管内視鏡検査：噴門直下, 後壁に発赤, 粘膜の 肥厚を認めた. 壁は変形し, 病変の中央は陥凹し, 白苔を 伴っていた. 後腹膜腫瘍の胃壁浸潤と えた (Fig.2). 手術所見：腫瘤は く, 膵体尾部, 左腎を巻き込み一塊 となっていた. 胃体上部後壁, 横行結腸間膜, 空腸起始部 に浸潤していた.後腹膜,横隔膜脚,大動脈表面に浸潤し, 可動性が非常に乏しかった (Fig.3a,3b).左腎,膵体尾脾, １ 群馬県富岡市富岡2073-1 富岡 合病院外科 ２ 群馬県富岡市富岡3074-1 高井クリニック ３ 群馬県富岡市富岡2073-1 富 岡 合病院検査科病理 ４群馬県富岡市富岡2073-1 富岡 合病院画像診療科 平成19年６月29日 受付 論文別刷請求先 〒370-2393 群馬県富岡市富岡2073-1 野田大地

Fig.1a 腹部 CT 像. 境界不鮮明な腫瘤 (矢印) を認 め, 胃体上部後壁, 横隔膜脚との境界は消 失. 周囲脂肪織の densityの上昇, 左横隔膜 の肥厚を認めた. Fig.1b 腹部 CT 像. 腫瘤 (矢印) は膵尾部, 左腎へ 浸潤性に進展. 肝と同程度の造影効果を認 めた. 腫瘤は 6.4×6.4×4.3cm. 別の sliceで は副腎の構造が保たれており後腹膜由来の 間葉系腫瘍を疑った. Table 1 入院時検査所見 WBC 1.41×10 /mm Ba l％ Eo 2％ Stab 0％ Seg 72％ Ly 18％ Mo 8％ RBC 3.56×10 /mm Hb 11.2g/dl Htc 33.8％ Plt 5.77×10 /mm BUN 12.5mg/dl Cr 0.8mg/dl Na 140mEq/l K 5.0mEq/l Cl 104mEq/l TP 9.0g/dl Alb 3.2g/dl Alb 39.6％ α-glb 4.8％ α-glb 12.2％ β-glb 9.7％ γ-glb 33.7％ GOT 39IU/l GPT 48IU/l LDH 160IU/l ALP 255IU/l -GTP 103IU/l T-Bil 0.6mg/dl Glu 88mg/dl Tumor marker CEA 2.7ng/ml CA19-9 0U/ml Fig.2 上部消化管内視鏡像 噴門直下, 後壁に発赤, 粘膜の肥厚を認めた. 壁は変形し一部白苔を伴っていた.

Fig. 3a 切除標本割面.腫瘤は膵体部,左腎を巻き込み一 塊となっていた. 胃体上部後壁, 横行結腸間膜, 空腸起始部に浸潤していた. 後腹膜, 横隔膜脚, 大動脈表面に浸潤し可動性はほとんどなかっ た. 腫瘤形成部を矢印で示した. Fig.3b 切除標本シェーマ. 網かけ部は非常に い組織 で触診または肉眼的に腫瘤と思われた. Fig.4a 病理所見.(H &E,弱拡)放線菌塊 (矢印)周囲に好中 球からなる膿瘍 (＊) を認めその周囲は線維性慢性 肉芽組織 (☆) が囲んでいる. Fig.4b 病理所見. (H & E, 中拡) 放線菌塊 (矢印) を好中球 (＊) が取り囲んでいる.

Fig.4d 病理所見.(Grocotts stain,強拡)の強拡大.放線菌塊 内に繊細な 岐状桿状菌糸を認める. 周囲は放射状 配列をしている.

Fig.4c 病理所見. (Grocotts stain, 弱拡) 放線菌塊は Grocotto 染色陽性.

噴門側胃, 横行結腸,空腸合併切除,胆摘,幽門形成,食道 幽門側胃管端側吻合を行った. 手術時間 6時間 31 , 出 血量 2200ml. 病理所見：好中球浸潤と周囲を形質細胞, リンパ球, 組 織球の浸潤からなる線維性慢性炎症性肉芽組織が囲むよ うな炎症像であった. 好中球からなる膿瘍の中心には放 線菌塊がみられ, 放線菌症と診断した (Fig.4a-4d). 手術後臨床経過：抗 生 剤 は 手 術 当 日, 術 後 1日 目 に CMZ を投与した. その後術後 10日目に病理組織検査結 果で放線菌症だったことが判明し, PIPC, AMK を術後 21日目に退院するまで継続しその後の抗生剤投与は行 わなかった. 手術後 2年経過した現在再発の徴候は認め ない. 察 放線菌症はおもに Actinomyces israeliiによる慢性化 膿性ないし肉芽腫性疾患である. 放線菌は嫌気性グラム 陽性桿菌の口腔内常在菌であり, 発症機序は炎症や外傷 など粘膜損傷部から放線菌が侵入し発症する内因性感染 と えられている. 好発部位は顔面, 頭頚部, 胸部, 腹部 だが顔面, 頭頚部で約半数を占め, 腹部放線菌症は約 20％程度である. 腹部放線菌症のなかでは好発部位とし て, 回盲部や横行結腸が指摘されているが, 近年, 子宮内 避妊具 (IUD) の 用に関連する骨盤放線菌症の報告も 多く見られる (Table 2). 本疾患の確定診断は組織学的に放線菌塊 (sulfur gran-ule) を証明することでなされるが, 生検で放線菌塊を得 る確率は低く, 術前の確定診断は多くの場合困難であ る. 画像上の所見としては線維化を主体とする変化で, 単純 CT では筋肉よりもやや濃度の低い腫瘤像と消化管 壁の肥厚が見られ, 壁も線維化を伴うため造影 CT で腫 瘤と消化管壁が造影剤によってよく染まるのが特徴とさ れる. しかし, 画像診断上放線菌症にのみ見られるよう な特異的な所見は少ない. 腫瘤を形成し解剖学的な構造 を破壊しながら周囲臓器に炎症浸潤するため悪性疾患が 否定できず外科的切除を受けることが多い. 本症の抗菌療法については Herrell が PCG を臨床応 用して以来, PCG が第 1選択薬になっている. 第 2選択 薬としては ABPC などの合成ペニシリン, テトラサイク リン, マクロライド系などのグラム陽性菌に抗菌力をも つ抗菌剤が 用されている. 本症の治療は抗生物質の投与と適切な外科療法が基本 であると えられている. 抗生物質だけで治った報告も あるが, 抗生物質を 用したが改善がなかったので外科 的に切除した報告も見られ, 抗生物質単独での治療効果 については症例によっては限界があるように思われる. その原因のひとつとして膿瘍腔内は血流が乏しく, 抗生 剤の組織内濃度が十 上昇しないためであると えられ ている. また病巣が完全に切除できた場合は手術後の抗 生物質の長期投与を行わないでも再発の見られない症例 もあり, 一定の見解を得ていない. 本症例は残念ながら術前に放線菌症を疑うことができ なかった. 白血球増多を認めていたが, しばしば進行悪 性腫瘍では白血球増多を伴うことがあり, 不自然な検査 結果とは えなかった. また放線菌症の約半数は白血球 増多を認めなかったという報告も認め 放線菌症の診断 を難しくしていると思われた. 画像診断上は左腎上極の 後腹膜に腫瘤の主座があり左腎, 胃, 膵尾部, 横隔膜など 周囲臓器に浸潤していた. このように高度に周囲臓器に 浸潤していたため悪性腫瘍以外の鑑別疾患に思い至らな Table 2 腹部放線菌症の部位別報告症例数 報告者 (報告年度) 集計症例数 (集計年度) 村 ら (1987) 80例 (1954-1985) 川村ら (1993) 121例 (1957-1991) 太田ら (2004) 165例 (1982-2003) 胃 8 (10.0％) 6 ( 5.0％) 4 ( 2.4％) 小 腸 7 ( 8.8％) 2 ( 1.7％) ― 回 盲 部 23 (28.8％) 34 (28.1％) 39 (23.6％) 上 行 結 腸 3 ( 3.8％) 4 ( 3.3％) 8 ( 4.8％) 横 行 結 腸 24 (30.0％) 25 (20.7％) 32 (19.4％) 下 行 結 腸 3 ( 3.8％) 6 ( 5.0％) ― S 状 結 腸 7 ( 8.8％) 7 ( 5.8％) 8 ( 4.8％) 直 腸 ― ― 4 ( 2.4％) 腹 壁 ― 6 ( 5.0％) 16 ( 9.6％) 大 網 ― 2 ( 1.7％) 4 ( 2.4％) 尿 路, 尿 管 膜 10 (12.5％) 3 ( 2.5％) 8 ( 4.8％) 骨 盤 部 ― 3 ( 2.5％) 27 (16.3％) 卵 巣, 膣 4 ( 5.0％) 6 ( 5.0％) ― 肝 3 ( 3.8％) 4 ( 3.3％) 5 ( 3.0％) 膵 2 ( 2.5％) ― ― そ の 他 5 ( 6.3％) 13 (10.7％) 10 ( 6.0％) 術前診断例／記載例 1 ( 2.1％)／48 2 ( 1.7％)／121 18 (11.1％)／162

かったが, このような浸潤傾向をもつ腫瘤性病変として 放線菌症も十 に留意する必要があると思われた. 腫瘤 の主座から上皮性の悪性腫瘍は えにくく, そのため頻 度は少ないが後腹膜原発の間葉系腫瘍を えた. 間葉系 腫瘍は針生検で診断を得るのが難しいため組織学的な診 断を行わなかった. 放線菌症自体も肉芽組織に覆われた 膿瘍の中に少量の放線菌塊を持つという組織学的な特徴 から針生検での診断率は低いといわれている. 以上の理 由から生検で確定診断を得ることは難しく, 画像所見か ら放線菌症を鑑別診断に入れることが重要であると思わ れた. 本例の放線菌の侵入経路としては浸潤していた左腎, 胃噴門部, 空腸を える. 空腸は壁の一部に浸潤してい て粘膜面は正常であったが, 胃は全層性肉芽性変化を認 め, かつ粘膜面の変化を認めていたため, 胃噴門部から 放線菌が進入し後腹膜を伝って腎上極近くの後腹膜で腫 瘤を形成したのではないかと推測した. 詳細は不明だが, 13年前に胃潰瘍を他院で指摘されて治療を受けている こととなんらかの関係があるのではないかと思われた. 胃放線菌症の報告は腹部放線菌症の中でも少なく, 近年 さらにその報告は少なくなっている傾向にある. 検索し 得た本邦の 5例と自験例を報告する (Table 3). 海外 では Skouetelisらが胃壁内放線菌症として 17例を報告 している. Skouetelisらは画像上での診断は困難である と指摘し, 治療開始前に診断がつき, 抗生剤のみの治療 で治癒したのは 17例中 2例のみであった. 本邦でも 6 例全てが手術を受けていたことは画像診断が困難である ことを裏付けていると思われた. 結 語 周囲臓器へ高度に浸潤した後腹膜放線菌症を広範な周 囲臓器の合併切除により切除した 1例を経験した. 周囲 へ浸潤増殖性に発育する腫瘤の鑑別として悪性腫瘍だけ ではなく, 放線菌症も念頭に置く必要があると思われた. 本論文の要旨は第 67回日本臨床外科学会 会で発表 した. 文 献 1. 古谷信彦. グローバル時代の感染症学 細菌感染症 グ ラム陽性桿菌感染症 放線菌症. 日臨 2003; 61 Suppl 2: 368-372. 2. 村 幸次郎, 田中千凱, 伊藤隆夫. 腹部放線菌症の 1例 ―自験例と本邦集計例の検討―. 日外会誌 1987; 88: 629-632. 3. 川村弘之, 片岡 誠, 桑原義之ら. 多臓器切除を要した腹 部放線菌の 1例. 日消外会誌 1993; 26: 1100-1104. 4. 太田義人, 遠藤正人, 阿久津泰典. 回盲部放線菌症の 1例. 日臨外会誌 2004; 65: 2934-2938. 5. 森山紀之.急性腹症,腹部炎症性疾患の画像診断 消化管 領域. 臨床画像 2001; 17: 70-76.

6. Herrell WE. The clinical use of penicillin, et al. JAMA 1944; 124: 622-627. 7. 新井俊彦. 放線菌症とノカルジア症の第二次選択薬とし てのテトラサイクリンおよびペニシリン系薬剤とその作 用機序. 薬局 1988; 39 : 65-68. 8. 中村克衛, 柳原照生, 河村 奨ら. 横行結腸―胃放線菌症 の一例. 診断と治療 1970; 45: 832-836. 9. 大林利博,佐野 博,片田直幸ら.胃放線菌症の 1例.Gas-Table 3 胃放線菌症本邦報告 6例 症例 症状 既往歴 CT 所見 内視鏡所見 術前診断 手術 予後、抗生剤 用 中村ら (1970) 65/M 上腹部痛 気管支喘息 未施行 体部前壁浅い潰痬と皺襞の集中. Ⅱ ＋Ⅲ様. 壁の変形 胃 癌 Ⅱ ＋ Ⅲ、胃壁外 腫瘤疑い 胃亜全摘 B-2 横行結腸切除 第 5病日肺炎で死亡 大林ら (1988) 66/M 上腹部痛 腫瘤 不明

high density areaと low density areaの 混在 体下部大湾の皺襞腫大、癒合、 浅い潰痬形成. 不明 腫瘤摘出術、詳細不明 不明 川瀬ら (1989) 71/F 左右 季肋部痛、 腫瘤 脳血管障害 心疾患 不規則な造影効果の 境界不明瞭な 腫 瘤. 腫瘤に連続する胃 大湾から前壁、腹壁、 横行結腸に肥厚、強 い造影効果. 体中部前壁に皺襞集中を伴う 潰痬、胃角に憩室様の陥凹. 胃、横行結 腸、横行結 腸間膜、浸 潤する大網 由来の悪性 腫痬. 腫瘤辺縁から約 3㎝離れ た胃後壁に内にあった爪 揚枝を摘出. その他は不 明. 不明 田口ら (1999) 61/M 食欲不振、 全身 怠感 C 型肝炎 高血圧 アルコール 依存症 胃 体 後 壁 に 4cmの low density area. 大 網 内 に 3cmの high density area. 胃幽門部 2型腫痬. Group Ⅴ 高 化型腺癌. 前 部から体 部全体に発赤、びらん.ここは Group Ⅱ. 胃幽門前 部の 2型進 行癌、大網 の転移、仮 性膵囊胞. 胃全摘. ① L Ant Ⅱ a＋Ⅱ c tl(sm)nO tub1 ② 大 網 腫 瘤 内 に 魚 骨 2 本. 放線菌塊 (＋). ③胃後壁の囊胞性 腫痬は胃重複症. 不明 福永ら (2001) 62/F 嘔気、 上腹部痛、 体重減少 糖尿病 胃 幽 門 側 に 5cmの 不 一 に enhance される病恋. 周囲へ の毛羽立ちあり. 幽門部後壁粘膜下腫痬、EUS で第 4層 (mp) と連続性のあ る腫痬. 胃粘膜下腫 痬、胆石 幽門側胃切除 B-2、胆摘、横行結腸合併切除 抗生剤追加 投与なし.1 年 9ヶ月 再 発なし. 自験例 (2005) 57/M 上腹部、背 部重圧感、 上腹部痛 胃潰痬 心房細動 高血圧 心不全 左腎頭側に左腎、膵 尾部、胃体上部後壁、 横隔膜へ浸潤する辺 縁不鮮明な肝と同程 度 に 造 影 さ れ る 6cmの充実性腫瘤. 噴門直下後壁に壁の変形、粘 膜肥厚、発赤. 一部白苔 (＋) 後腹膜原発 間葉系悪性 腫痬 左腎、膵体尾脾、噴門胃、 横行結腸、空腸合併切除、 胆摘、 PIPC、AMK 10日間.2年 再発なし.

troenterol Endosc 1988; 30: 2126. 10. 川瀬友子, 黄田保光, 中野泰彦ら. 胃壁内異物に続発した と思われる腹部放線菌症の 1例. 臨放 1989 ; 34: 269-272. 11. 田口宏一, 湊 正意, 中西一彰ら. 早期胃癌及び魚骨の穿 孔による大網放線菌症を合併した胃重複癌の 1例. 砂医 誌 1999 ; 16: 33-36. 12. 福永亮朗, 鈴木康弘, 高橋基夫ら. 術前診断が困難であっ た胃放線菌症の 1例. 日消外会誌 2001; 34: 470-474. 13. Skouetelis A, Panagopoulos C, Kalfarentzos F, et al.

South Med J1995; 88: 647-650.

A Case of Retroperitoneum Actinomycosis

Daichi Noda, Naofumi Satou, Yoshiki Takai,

Toshirou Ogata, Kiyomi Igarashi, Akihiko Inoue,

Manabu Honma, Yasunobu Maehara

1 Department of Surgery, Public Tomioka General Hospital, 370-2393 2 Department of Pathology, Public Tomioka General Hospital, 370-2393 3 Department of Image diagnosis, Public Tomioka General Hospital, 370-2393 4 Department of Image diagnosis, Public Tomioka General Hospital, 370-2393

A CT scan was performed because the patient complained of an oppressing feeling in the upper abdomen and back and upper abdominal pain and his anemia had progressed while he had been treated by his family doctor for both an irregular pulse and high blood pressure.

The CT scan showed a tumor measuring 6.4×6.4×4.3cm in diameter which had invaded the surrounding internal organs and which had no clear border. A gastrointestinal scope study showed mucosal redness and thickness and local deformation in the posterior wall of the cardiac part of the stomach. We therefore suspected a malignant stromal tumor.

Surgical treatment was thereafter performed. The tumor was resected with a proximal gastrectomy, left kidney extraction,left adrenal gland extraction,a transverse colon resection,a partial duodenectomy and a spleen resection.

There have been no signs of recurrence during the 2-year postoperative follow-up.（Kitakanto Med J 2007；57：311∼316）