膝関節限局性結節性滑膜炎の2例

臨床報告

膝関節限局性結節性滑膜炎の2例

東京女子医科大学 膠原病リウマチ痛風センター整形外科   ワカバヤシ  トシユキ  イノウエ  カズピコ  ホリコシマ リ コ

  若林敏行・井上和彦・堀越万理子

  オオツジ  タカァキ  キム   カンジユング

  大辻 孝昭・金  強中

（受付 平成4年5月26日） Localized Nodular Synov量tis of the Knee：ARepo貫of Two Cases

 Toshiyuki WAKABAYASHI， Kazuhiko INOUE， Mariko HORIKOSHI，

         Takaaki OHTSUJI and Kang Jung KIM Department of Orthopedic Surgery， Institute of Rheumatology， Tokyo Women’s Medical College   Localized nodular synovitis（LNS）is a rare condition that differs from a diffuse type of PVS （pigmented vi110nodular synovitis）． Two cases of LNS were treated under arthroscopy． The first case was a 38−year・01d female who visited out・patient department because of pain and swelling in her left knee． We performed arthroscopy and a pedunculated tumor was found at the infra−mediopatellar capsule． The tumor was resected completely under arthroscopy． The second case was a 48−year・old male who complained of the pa重n and swelling in his Ieft knee without any causative accident． He had noticed a painless tumor in his left knee for six months before he came to our clinic． Arthroscopy was performed． A brownish tumor was seen and resected under arthroscopy． The pathological diagnosis was LNS with necrosis， LNS is a rare disorder and only 36 cases are reported in Japan．   In the reports， a palpable mass， locking， local heats and sweiling are common symptons． The histologica茎appearance is that synovial lining cells are pigmented． Many layers， and lipid−laden foam cells and multinucleated giant cells are also typical histological findings． Arthroscopic resection was firstly reported by Fredεt al in 1986 and since then almost all cases have been treated under arthroscopy and reported no recurrence． Arthroscopy is very effective in diagnosis and treatment of 正NS．          はじめに  半，月板損傷，膝関節内腫瘤の診断で膝関節鏡視 を施行し，有茎性腫瘤を摘出した2症例が病理学 的に限局性結節性滑膜炎と診断されたので，報告 する．          症  例  症例1：38歳，主婦．  主訴：左膝関節の腫脹と癖痛．  既往歴・家族歴：特記すべきことなし．  現病歴：1991年1月頃より誘因なく，左膝の腫． 脹が出現し，近医にて数回の関節穿刺を受けるも， 改善傾向を認めないため，同年4月当科外来を受 診した．  初診時所見：左膝関節可動域は0∼100．と制限 されていた．また，最大屈曲位からの伸展時に約 60．において膝蓋大腿関節に異物の嵌頓症状のた め伸展障害を来すことがあった．McMurray’s testは内側の関節裂隙に柊痛を認めたが，クリッ クは認めなかった．膝関節の不安定性はなく，関 節水腫も認めなかった．大腿四頭筋萎縮と膝蓋骨 内側の腫脹を認めた．  X線所見：異常なし． 一1037一

膝蓋骨 有茎性腫瘤 図1 内側傍膝蓋下の有茎性腫瘤  臨床検査所見：特記すべき所見なし．  以上より，半月板損傷膝蓋大腿関節腫瘍を疑 い，1991年5月17日，左膝に対し，関節鏡視検査 を施行した．  関節鏡視所見：関節軟骨，半月板および前十字 靱帯に明らかな損傷は認めなかった．内側膝蓋下， 大腿関節包近くに表面平滑な黄褐色，有茎性の腫 瘤を認めた（図1）．半月板との関係はなく，茎は 大腿骨部に付着していた．周囲の滑膜にはごく軽 度の増殖，および毛細血管拡張を伴った活動性滑 膜炎の変化を認めた．膝蓋上外側侵入によりパン チにて腫瘤を全摘した．  病理組織学的所見：腫瘤の大きさは3．5×2cm で表面平滑，充実性であった．組織像は滑膜表層 細胞の多層化がみられ，それらの細胞内にヘモジ デリンの取り込みが見られる．表層下部に泡沫細 胞の集籏形成が認められ，ところどころに異物型 巨細胞が認められた（図2a）．鉄染色にてヘモジデ リンが多量に染色された（図2b）．  関節鏡視所見および病理所見より，限局性結節 性滑膜炎：との診断を得た．  術後経過：術後，疹痛・伸展障害は消失し日常 生活上とくに支障なく，現在まで再発も認めてい ない． 症例2：48歳，男性． 主訴：左膝関節痛． 既往歴・家族歴：特記すべきことなし． 図2a 滑膜表層細胞の多層化，表層下部の泡沫細胞の  集籏形成 図2b 鉄染色でのヘモジデリン沈着像

腿開放骨折し，近医にて内固定後，リハビリを施 行されていた．12，月26日リ・・ビリ中に左膝蓋大腿 関節内側部に腫瘤を指摘されたが，症状ないため に放置していた．1988年3月11日に退院となり， 1本杖歩行まで回復していたが，徐々に左膝蓋大 腿関節内側部を中心とした痺痛，腫脹が発症し， 増悪したため当科受診した．  初診時所見：左膝蓋骨中央内側に腫瘤を触知し た．腫瘤は皮膚との癒着はなく，可動性良好であっ た．膝蓋跳動を認め，膝関節可能域も0∼110．と制 限されていた．McMurray’s testは柊痛・クリッ クともに認めず，ロッキングもみられなかった． 膝関節不安定性も認めなかった．  X線所見：軽度の骨萎縮を認めた以外に，異常 所見を認めなかった．  臨床検査所見：特記すべき所見なし．  左膝関節内腫瘤の診断にて関節鏡視施行． 細い茎をもつ黄白色の腫瘤を認め，パンチを膝蓋 上外側侵入により挿入し，茎部より全摘した．  病理組織学的所見：表層下部にヘモジデリンの 沈着を認め，泡沫細胞の集籏と思われる部位を認 めるが，左半分は血管増生・管腔の拡張・血管壁 の変性が認められ，核もはっきりしなかった（（図 3a， b）．限局性結節性滑膜炎が膝蓋大腿関節内へ の嵌頓により圧迫されたものと判断された．  術後，膝関節内側部の痺痛は消失し，現在まで 膝関節に関する症状の訴えはない．          考  察  ユ853年にChassaignacら1）が，手指屈筋腱鞘に 発生した限局性giant cell tumorを報告して以 来，他の関節，滑液包，腱鞘の滑膜に由来する同 様の腫瘤性病変が報告されるようになった．1941 年にJaffeら2）が，これらの疾患の病理組織学的所 見の共通性から色素性絨毛結節性滑膜炎（pig・ mented villonodular synovitis：PVS）として包 括し，限局性結節性滑膜炎（localized nodular synovitis：LNS）は， PVSの限局型であると定義 された．  LNSは関節内の滑膜に限局した腫瘤を形成す る比較的稀な疾患であり，本邦では1966年に広畑 ら3＞が報告して以来，1987年までに23例が報告さ れた．しかし，その後，関節鏡視等の診断技術の 表 本邦でのLNSの報告例（1988年以降） 図3a 被包化された壊死性変化部位 図3b 成熟型の泡沫細胞 報告者 年齢 性 症 状 手 術 矢島ら4） 18

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_{ロッキング} 関節鏡視下 ：丸山ら51 67 F 腫瘤触知 関節鏡視下 ：丸山ら 16

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腫瘤触知 関節鏡視下 ：丸山ら 11

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落痛 関節鏡視下 小野崎ら6） 51

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落痛 関節切開 小野崎ら 31

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柊痛 関節切開 小野崎ら 53

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落痛 関節切開 小野崎ら 25 F 痙痛 関節切開 持田ら7） 60 F 腫瘤触知 関節鏡視下 細川ら8｝ 26 F 心痛 関節鏡視下 千葉ら9） 20

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腫瘤触知 関節鏡視下 光長らkω 34 F 関節腫脹 関節鏡視下 稲富らn） 40 F 柊痛 関節鏡視下 自験例 38 F 関節腫脹 関節鏡視下 自験例 48

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腫瘤触知 関節鏡視下 一1039一

発展に伴い報告される症例数も増加しており， 1988年以降にも13例の報告が散見され，自験例の 2例を加えて，本邦報告例は38例を数える4）∼11） （表）．  性別は男16例，女22例と若干女性に多く，年齢 は11∼67歳（平均34．2±15．6歳）であった．臨床 症状の記載が明らかであった36例では，腫瘤触知 が74．6％と最も多く，膝関節の痺痛が67．7％，ロッ キング症状を来した症例が45．2％であった（図 4）．多くの症例で罹患期間中に何らかの形で腫瘤 を触知しているが，放置されていることも多く， 受診の直接的な理由としては，ロヅキング症状で あることが多い．前田ら12）によると，ロッキングを 来す疾患としては半月板損傷が圧倒的に多く 83．7％を占める．実際LNSの術前診断でも半月 板損傷と考えられた例が17％近くあった（図5）． 補助診断に関して，レントゲン上の特徴的な所見 はない．単純撮影で骨変化の認められた症例はな かった．関節造影を行っている症例は20例あり， そのうち13例（65％）に腫瘤陰影を認めている．  病理組織学的には絨毛形成，表層細胞増殖多核 巨細胞，ヘモジデリン二食細胞，豊富な血管新生 な：どが特徴的であるとされている．今回，我々の 腫瘤触知 終痛 ロッキング 見甕関節且重昼長 血腫 旧くずれ 5．54％ 5，54％ 22，23％ 13．91％ 0     20     40     60     80    ％ 図4 LNSの臨床症状 16．63％    ■tumor 36．09％    圏  「nenlSCU3 i吋u「ieS    圏  「ree bodles    國  cystg of menisci    〔］ P1Ica synovialis    目unknown     N＝35 図5 LNSの術前診断 2例目の症例は，壊死性変化が優位であったが， この原因として，PF関節でのimpingementの可 能性，有茎性腫瘤で時々認められる茎の捻転の可 能性，あるいは，外傷による二次性の循環障害な どが考えられた13）．膝関節内有茎性腫瘤で壊死性 変化が強く，診断が困難であったという症例は 時々報告されている14）が，同様の機序が考えられ る．  鑑別疾患は，（1）osteochondromatosis，（2） diffusePVS，（3）fibroma，（4）intraarticular ganglion， （5） hypertrophy of the fat pad， （6） hemangioma，（7）synovial sarcoma，などの膝 関節内で有茎性腫瘤を来す疾患℃ある15）16＞．  治療：Fredら15）が1986年に初めて関節鏡視下 にLNSを摘出し，我が国では，1987年に関節鏡視 下の摘出術が行われた17）．1987年以降の報告のう ち，手術方法の明らかな症例は17症例で関節鏡視 下の手術は12例であった．特にここ1∼2年の報 告は全例鏡視下に行われているが，再発の報告は ない．限局性結節性滑膜炎は関節内の他の部位に 病変を有さず，腫瘤の切除のみで再発をみること はないと言われている．診断および治療の面から も有茎性腫瘤，特に限局性結節性滑膜炎には関節 鏡による治療が最適であると思われる．          結  語  1）膝関節に発生し，関節鏡視下手術により治療 したLNSの2症例を報告した．  2）限局性結節性滑膜炎の症状は，腫瘤触知・疹 痛・ロッキングが多い．  3）関節二二痛・ロッキング・などの症状が認め られた症例で，半月板に異常を認めない場合にも， 限局性結節性滑膜炎等の有茎性腫瘤を疑い，関節 腔内を充分に観察する必要がある．

 4）LNSはPVSと病理学的には類似の所見を

示すが，関節鏡三所見および治療上の観点からす ると病因が異なると考えた方が妥当である．  5）LNSの治療は関節鏡視下の摘出が有用であ る．          文  献  1）Chassaignac M： Cancer de la gaine des tea−   dons． Gaz Hop． Civ． Milit 47：185−186，1852

  ed villonodular synovitis， bursitis and   tenosynovitis． Arch Pathol 31：731−766，1941 3）広畑和志：色素性絨毛結節性滑膜炎と滑液包炎．   整形外科 29：707，1978 4）矢島一璋，池内 宏，中山明里：色素性絨毛結節   性滑膜炎に対する関節鏡の役割．膝 14：18−21，   1988 5）丸山祐一朗，高橋定雄，安藤 正ほか：膝関節部   に発生した色素性絨毛結節性滑膜炎の6例．関東   整災誌 19：402−407，1988 6）小野崎晃，守屋秀繁，勝呂 徹ほか：膝関筋に生   じた10calized nodular synovitisの4例，東京膝   関節会誌 9：67−74，1988 7）持田裕史，宮林 宏，斉藤伸也ほか：膝関節内限   局性結節性滑膜炎の1症例。東京膝関節会誌 9：   59−66， 1989 8）細川正人，大橋義一，笹原誠一：色素性絨毛結節   性滑膜炎の2例．整・災外 31：435，1988 9）千葉純司，井上和彦，森田秀穂：関節鏡視下に切   除した膝関節限局性結節性滑膜炎について．東女   医大誌 59：1275−1278，1989 10）光長栄治，釜池豊秋，佐々木雅敏：膝関節に発生   整形外科 41：943−946，1990 11）稲昌勇仁，松村卓洋，井上全夫：嵌頓症状を主訴   とした膝関節localized nodular synovitisの1症   例．関東整災誌 21：661−664，1990 12）前田 朗，史野根生，井上雅裕：嵌頓膝（Locked   knee）の検討．中部整・災外 32：195｝1952，1989 13）Eduardo I、V， Jose正し， Enrique VD et al：   Localized villonodular synovitis of the knee．   Diagnosis and arthroscopic resection． J Arth−   roscopic Related Surg 4：121−123，1988 14）池田 浩，桜庭景植，福島邦男ほか：診断困難で   あった膝関節内腫瘤の1例。東京膝関節会誌 9：   76−81， 1989 15）Fred F， Jack CH：Current concepts review   pigmented v圭llonodular synovitis． J Bone Joint   Surg 69−A：942−949，1987 16）谷川浩隆，前田敏明，湯本一彦ほか：診断に苦渋   している膝関節内腫瘤の1例。東京膝関節会誌   9：76−81，1988 17）浪花紳悟，山上 剛，前山 巌：膝関節遊離体を   生じた限局性結節性滑膜炎の1例．臨整外22：   677−680， 1987 一1041一