臨床報告 ( 東 女 医 大 誌 第5
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巻 第5
号)
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昭 和6
0
年5
月 51下顎骨に発生した大きなエナメル上皮腫の
1
例
東京女子医科大学歯科口腔外科(主任河西一秀教授〉 オギウチ ヒ デ キ アンドウ トモヒロ サングウ ヨシクニ扇 内 秀 樹 ・ 安 藤 智 博 ・ 三 宮 慶 邦
ア ベ ヒロユキ カワニシ イツシユウ阿 部 広 幸 ・ 河 西 一 秀
(受付 昭和60
年2
月13
日〉 緒 言 エナメル上皮腫は胎生期のエナメル器に類似 し，実質が歯匪の上皮成分に由来した歯原性腫虜 で，しばしば大小の嚢胞を形成することを特徴と している. 最近，私達は右下顎骨に発生した充実性の大き なエナメル上皮腫に対し，可及的下顎骨を保存す る下顎下縁切除術を行い骨欠損部には新鮮腸骨稜 移植による即時再建を行い満足すべき結果を得た ので報告する. 症 患者:y
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歳，男性. 伊j 初診:昭和5
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年7
月
5
日. 主訴:右頬部の腫脹. 家族歴:特記事項なし. 既往歴:分娩時に股関節脱臼を指摘され一時ギ ブス固定をしていた様で、あるが現在も左右足が不 均等である. 現病歴:約7
年前に右頬部の腫脹に気づくも無 痛性のため放置していたが，徐々に増大傾向に あった.1年前に了百l
ゥ蝕のため近医で抜歯され， その後急に増大傾向が著明になり当科を受診して いる 現 症 全身所見:栄養体格は中等度，本学整形外科で 左変形性股関節症，外科で、胤径ヘルニアで手術の 適応と診断されている. 顔貌所見:左右非対称で右頬部から下顎下縁部 にかけ手挙大の比較的境界明瞭な骨様硬の腫癌が あり，表面皮膚は健康色で，自発痛，圧痛はない， また下口唇麻癖は認められない(写真1). 口腔内所見:右側下顎第1小臼歯部より下顎枝 前縁にかけ，頬舌側に境界明瞭な骨様硬の腫癌が 認められる.表面粘膜は凹凸不正でやや赤色を帯 び一部角化部があり上方は岐合線上を越えてお り，上顎対合歯による潰蕩が認められる(写真2
入
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正司は動揺もなく電気歯髄診断ではいずれも生 活歯であった.X
線所見:下歯槽管上方で司根尖部より下顎 枝前縁にかけ境界明瞭な多房性の骨吸収像がみら れる〔写真3
， 4).CT
像では右下顎骨頬側に半 球状充実性の腫虜膨隆が認められ，骨は蜂寵状に 吸収している(写真5)
.
臨床検査所見・特に異常は認められない. 臨床診断・エナメル上皮腫. 処置および経過:昭和5
9
年7
月
5
日，組織試験 切除によりエナメル上皮腫の診断を得た.8月 1
日GOF
全麻下にて右下顎下縁に約15cm
の皮膚 切開を加え，下顎骨下縁より骨膜を鈍的に剥離， 周囲組織とは一部癒着があったが比較的容易に腫 虜を露出できた.腫蕩は頬側に比較的境界明瞭な 半球状骨様の膨隆をしており頬側骨はほとんど吸 収していた.舌側への膨隆は軽度で、あった(写真6
).手術は可及的下顎骨を保存するように心がけH
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写真l 術前顔貌所見 写真2 口腔内所見 腫蕩辺縁部の骨をエアトームにて切除し腫虜を一 塊として摘出した.骨吸収が多房性のため残存骨 内面の腫蕩様組織は十分に掻胞し，顎骨補強と顎 堤形成のため腫蕩摘出部に新鮮腸骨移植を行な い，骨片はミニプレートで固定した(写真7).現 在術後
6
カ月であるが再発傾向もなく，顔貌はほ ぼ対称であり，移植骨の生着も良好で，顎堤もよ く形成されており機能的，審美的にも良好な結果 を得ている(写真8
).しかし現在も右オトガイ神 経支配領域に軽度知覚麻癖があり経過観察中であ る. 摘出標本所見 :大きさ6.5X4X3c
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，卵円形，弾 性硬で表面は比較的滑沢で赤色から灰白色を呈 写真3X
線所見 し，割面は充実性，帯黄白色である.肉眼的には 嚢胞様所見は認められない(写真9
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病理組織学的所見 ・腫蕩実質はa
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を呈し，間質は線維性組織で高円柱細胞が接 している.内方は星状細胞で，全体としてエナメ ル器に類似した構造を呈している.星状細胞部に は鯵質変性ないし角質変性を示す所も認められ る.また嚢胞形成も随所にみられ，上皮下付近の 胞巣は肩平上皮に類似し 一部で小さな頼粒細胞 -472写真4 オノレソパントモグラム所見 写真5 CT像 巣も認められる (写真
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，11). 病 理 組 織 学 的 診 断 :Ameloblastoma
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型 (石川). 考 察 エナメル上皮腫は顎骨内に発生し，発育は極め て緩慢な歯原性腫蕩である.欧米では口腔腫蕩の 約1%
であるが，本邦では癌腫についで多いとい われ発現頻度は欧米に比べ高いようである1)-叫.20-30
歳代に好発し，発生部位は圧倒的に下顎臼 歯部に多い.病理組織学的には良性腫蕩に属する がしばしば再発したり2)叫，まれに悪性化6)-9)する もの，さらに遠隔転移症例の報告10ト13)もみられ臨 床的には良性と悪性の中間の腫蕩と考えられてい るへ再発率は，R
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例)， -473 53 写真6 術 中 写真7 術中 (腸骨移植) 写真8 術後X線 所 見S
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例が再発症例であったと述べ，摘出や掻胞等の 姑 息 的 な 方 法 が 行 わ れ た 場 合 に はB
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l6 )写真9 摘出物所見 (右 割 菌 〕 写真10病理組織像H-E染色 (弱鉱大〕 写真11病理組織像H-E染色 (強拡大〉
29%
，品川ら1η2%
，Small
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日46%
と高頻度に再 発が起っているのに対し，顎切除が行なわれた場 合にはB
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と少ない. 本腫蕩は骨に対して浸潤性に増殖するものがあ り，また多房型が多いことから姑息的な手術が行 なわれた場合に腫蕩組織が残存しやすく，再発の 原因となると考えられている.本腫虜の大きさは， 一般に鶏卵大から鷲卵大であるが，巨大なものと してThoma
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に よ れ ばSchmuziger(930
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に達した報告があると 述べ，本邦では増山ら山(
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，充実性で1
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のものが最大と思われる. 花田ら2
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の小児頭大，木村2
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重さ3
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の報告がみられるが，近年では 以前のような巨大な症例に遭遇することは少な い.著者らの症例は自覚してから7
年放置してお り手挙大に増大し，摘出腫蕩は6.5X4X3cm
の比 較的大きな充実性エナメル上皮腫で、あった.充実 性エナメル上皮腫は嚢胞性に比べ少ないものとさ れており，R
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は全体の19.1%
，Smalll
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は29%
， 本 邦 で は ， 清 水 吋.1%
， 平 出 吋3%
，寺 崎吋3.8%
と報告している.充実性エナメル上皮 腫は石川ら1)の分類では1，I
I
型に相当するもの が多く，また低分化型で，嚢胞形成が少なく間質 の量が多いことを指摘している.本症例でも凹型 に近い部分もみられるが間質の量も多く，実質胞 巣内部に小嚢胞形成はみられるが，大嚢胞の形成 は認められずI
I
型が主体であった.治療法としては ， 悪 性 腫 療 に 準 じ て 顎 骨 の 離 断 あ る い は 連 続 離 断 す る 根 治 療 法 と 腫 壌 を 含 め た 顎 骨 部 分 切 除 ， 摘 出 あ る い は 開 窓 療 法 な ど の い わ ゆ る 姑 息 的 療 法 が ある.Skatkinら
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中村2川 主 悪 性 腫 療 に 準 じ て 根 治 的 処 置 を す べ き と 述 べ て い る が ， 嚢 胞 性 で 鶏 卵 大 か ら 鷲 卵 大 の も の で は 姑 息 療 法 で も 完 全 治 癒 が 期 待 で き ， 経 過 が 長 い こ と か ら 再 発 し て か ら 顎 切 除 を 行 な っ て も 遅 く は な い と 思 わ れ る . 寺 崎4)は 最 初 は で き る だ け 保 存 的 に 行 な う べ き で あ る と 述 べ，伊藤18)も 嚢 胞 性 エ ナ メ ル 上 皮 腫 で ， 特 に 若 年 者 の 場 合 に 開 窓 術 を す す め て い る . 我 々 は ， 年 齢 ， 腫 虜 の 大 き さ ， 種 類 ， 再 発 例 な ど を 考 慮 し 術 式 を 決 定 し て い る . 本 症 例 の よ う に 比 較 的 大 き な 充 実 性 エ ナ メ ル 上 皮 腫 で 、 は 顎 切 除 の 根 治 的 療 法 を 考 え た が ， 形 態 的 ， 機 能 的 な 面 を 考 慮 し ， 可 及 的 下 顎 下 縁 骨 を 残 す よ う 腫 虜 周 囲 の 健 康 骨 を 切 除 し ， 腫 療 と 周 囲 骨 を 含 め ー 塊 と し て 摘 出 す る 下 顎 下 縁 切 除 術 を 行 な っ た . 大 き な 欠 損 腔 に は 腸 骨 移 植 に よ る即時再建術を施行した.顔貌はほぼ左右対称で， 歯 槽 堤 も 良 く 形 成 さ れ ， 術 後 は 審 美 的 ， 機 能 的 に 満 足 す べ き 結 果 を 得 た . 今 後 は ， 長 期 に わ た り 経 過 観 察 を 行 な う 予 定 で あ る . 尚，本論文の要旨は第3回口腔腫蕩懇話会において 発表した.(別府市 1985年 1月19日〉 文 献 1)石川梧朗・秋吉正豊・口腔病理学 II.改 訂 版 永 末 書 庖 京 都 ( 1982)463頁 2)清水正嗣:北西ドイツ顎外科学教室におけるエナ メノレ上皮腫54例の臨床的および病理学的研究;第 1報.臨床統計的観察および X線学的所見につい て. 口病誌 30 122-126 (1963) 3)平出経布:エナメノレ上皮腫の臨床的ならびに病理 学的研究. 口外誌 4 214-228 (1958) 4)寺崎太郎・エナメノレ上皮腫に関する臨床病理学的 研究.阪大歯誌 4 1277(1959) 5)柴崎佐平.球部上皮腫の臨床的ならびに病理組織 -475 55 的研究.歯科学報 60 978-999 (1960) 6)宇治寿康 癌変性を伴へるエナメノレ上皮腫の l例 並 び に そ の 処 置 に つ い て . 口 外 誌 261-63 (1956) 7)関屋保憲・他.一部癌化せるエナメノレ上皮腫の1 例並びに下顎半側離断後の顎補綴.口科誌 5 245(1956) 8) Carr， R.F.， et al.: MaJignant ameloblastoma from 1953 to 1966. Oral 5urg 26 514-522 (1968) 9)服部孝範・他 悪性エナメノレ上皮腫の一例.日口 外誌.16 41-43 (1970) 10)伊藤腎一・他:肺転移を伴った悪性エナメノレ上皮 腫の1剖検例.口病誌 29 167 -175 (1962) 11)杉村正仁・他:悪性化した下顎骨エナメノレ上皮腫 の脊椎転移例. 日癌治 3 326(1968) 12)宮崎 正・他・腰椎骨に転移した悪性エナメノレ上 皮腫の1例. 口科誌 17528-536 (1968) 13)手島貞一・他 著明な肺転移を伴った下顎の悪性 エナメノレ上皮腫の1例. 日口外誌 23 830-836 (1977) 14) Robinson， H.B.G.: Ameloblastoma: A study of 379 cases. Arch Path 23 664 (1937) 15) Small， I.A.， Waldron， C.A.: Ameloblas.tomas of the ]aws. 05 O M OP 8 281(1955) 16) Bernier， J.L.: The Management of Oral Disease. Mosby Co. 5t. Louis (1955) 985 17)品川 顕・逸見穣:アダマンチノームの34例に ついて.大日本歯科医学会々誌 32 54(1934) 18)伊藤 多:開窓療法を行なった下顎骨エナメノレ上 皮腫の1例.北勤医誌 3 55(1976) 19) Shatkin， S.， et al.: Ameloblastoma: A rational approach to therapy. 05 O M OP 20 421 -435 (1965) 20) 中村平蔵:エナメノレ上皮腫について. 日歯医師会 10 335(1957) 21)Thoma
