Journal of Japanese Congress on Neurological Emergencies (2016) Vol. 28 No. 3 : 21-25 【症例報告】
特発性頸部内頸動脈解離の 1 例
佐藤光夫，生沼雅博，仲野雅幸，浅利 潤，渡邉一夫一般財団法人脳神経疾患研究所附属南東北福島病院 脳神経外科
Spontaneous dissection of the cervical internal carotid artery: case report
Mitsuo Sato, Masahiro Oinuma, Masayuki Nakano, Jun Asari, Kazuo WatanabeDepartment of Neurosurgery, Southern Tohoku Research Institute for Neuroscience, Southern Tohoku Fukushima Hospital, Fukushima, Japan
Abstract
Objective: We report a case which conservative treatment was performed for spontaneous dissection of the cervical internal carotid artery (CICA) and the prognosis was good.
Case: A-37-year old male developed sensory disturbance of the left side and the weakness of left lower limb and came to us 3 day later. Brain magnetic resonance imaging on diffusion-weighted image showed acute ischemic lesions in the right frontal lobe, and magnetic resonance angiography (MRA) of the cervical lesion demonstrated the stenosis and intramural hematoma in the lower portion of right CICA. After hospitalization, we started conservative therapy, including received antiplatelet drug and blood pressure control. Six days later, cerebral angiography revealed irregularities and stenosis of the carotid wall, stasis of the contrast agent in the lower portion of right CICA. After that, the neurological deficit of the patient improved gradually, and the patient was discharged on Day 20. Three weeks later after discharge, MRA showed an almost normalized condition. Based on these observations, we had a diagnosis of spontaneous CICA dissection, and MRA demonstrated complete recovery of the carotid artery dissection on 180 day.
Conclusion: Compared with western countries, in Japan, spontaneous CICA dissection is rare. Spontaneous CICA dissection should be considered as a differential diagnosis of young stroke patients.
Received: October 21, 2015 / Accepted: November 25, 2015
Key words: cerebral infarction, cervical internal carotid artery dissection, embolism, spontaneous 脳梗塞，頸部内頸動脈解離，塞栓症，特発性 *資料請求先： 一般財団法人脳神経疾患研究所附属南東北福島病院 脳神経外科／佐藤光夫 〒 960-2102 福島県福島市荒井北 3 丁目 1-13
はじめに
特発性脳動脈解離は欧米では内頸動脈に多く発生する が，わが国においては椎骨動脈部に多く，内頸動脈はま れという人種差の関与も考えられるが，詳細は明らかで はない 1-3)．また，その病態や治療方針についても明確で はない 4-10)．今回，動脈原性の塞栓性脳梗塞をきたした 若 年 発 症 の 特 発 性 頸 部 内 頸 動 脈 解 離（spontaneous cervical internal carotid arterial dissection：SCICAD） に対し，保存的治療で良好な経過を辿った 1 症例を経験 したので報告する．症 例
患 者：37 歳，男性，右利き 主 訴：左半身のしびれと下肢の脱力，構音障害 既往歴：20 歳頃からたばこ 60 本 / 日のヘビースモー カーであるが，特記すべきことはなし． 現病歴：平成 X 年 Y 月 Z 日，起床後に上記症状を自 覚した．2 日間様子をみたが，症状が改善せず，3 日後 に当科外来を受診した．直近の頭頸部外傷の機転はな く，発症時に頭頸部痛はなかった． 入院時現症：意識は清明で軽度の構音障害と徒手筋力 テストで 4 レベルの左不全片麻痺を認めた．同日精査加療目的に入院した． 検査所見：一般血液検査では末梢血，生化学検査とも 異常を認めなかった．心電図検査では脈拍 64/ 分（整）， 心房細動などの不整脈や軸偏位などの異常は認めなかっ た．頭部 magnetic resonance imaging（MRI）では拡散 強調画像にて右前頭葉の皮質下から深部白質に散在性の 新鮮梗塞巣を認めた（Fig. 1 upper）．次に頭部 magnetic resonance angiography（MRA）では頭蓋内動脈に異常 はみられなかったが，右頸部内頸動脈（cervical internal carotid artery：CICA）分岐部の約 2 cm 遠位部から末 梢に向かって約 3 cm の高度狭窄所見と偽腔内血栓を疑 わせる所見が認められた（Fig. 1 lower）． 入院後経過：厳密な血圧管理（収縮期血圧：130 mmHg 台，拡張期血圧：80 mmHg 台）と低分子デキストラン （500 ml/ 日 5 日間）とエダラボン（60 mg/ 日 7 日間） の点滴を行った．なお，この 7 日間に抗血栓薬の投与は 行っていない．神経症状は徐々に軽快し，1 週間後に構 音障害と左片麻痺は消失した．第 9 病日に実施した脳血 管撮影では右総頸動脈分岐部の 2 cm 遠位部から 2.5 cm の長さにわたり，CICA の高度狭窄所見が認められ，今 回の発症はこの狭窄部位からの artery to artery embolism と診断した（Fig. 2）．上記の点滴終了後の発症 10 日目
Fig. 1 First evaluation on admission
Upper: Diffusion-weighted images on magnetic resonance image showed acute ischemic lesions in the right frontal lobe.
Lower: Magnetic resonance angiography of the cervical lesion (A-P view) demonstrated the stenosis and intramural hematoma (arrow) in the lower portion of right cervical internal carotid artery.
Rt
特発性頸部内頸動脈解離の 1 例 から経口の抗血小板薬（クロピドグレル 75 mg/ 日）の 投与を開始した．全身状態は安定しているため，第 20 病日に退院し，外来で経過をみる方針とした． 退院後経過：退院 3 週後（第 42 病日）の頸部 MRA では右 CICA の狭窄所見は改善し，血管の再構築が認 められた．本例では喫煙歴はあるものの，高血圧，糖尿 病，脂質代謝異常，肥満といった一般的な血管病の危険 因子や頭頸部外傷歴はなく，また，遺伝的要素を疑わせ る所見もないため，この時点で SCICAD と診断した． その後，第 180 病日の頸部 MRA では右 CICA の狭窄所 見は消失しており（Fig. 3），また，神経症状の再発も みていない．
考 察
わが国における脳動脈解離については，山浦らは「非 外傷性頭蓋内解離性動脈病変の全国調査」において椎骨 動脈解離が 82％，内頸動脈解離が 3％と SCICAD 例の 頻度は少ないと初めて報告した 1)．次に高木らは 98 例 の脳動脈解離（明らかな外傷性は 3 例のみ）を報告し， それによると解離部位は椎骨脳底動脈系が 83％，頸動 脈系 17％としている．また，各系統を頭蓋外のみ，頭 蓋内のみ，両者合併に分類すると椎骨脳底動脈系は頭蓋 外のみ 14％，頭蓋内のみ 72％，両者合併 14％で頭蓋内 解 離 が 多 い の に 対 し， 頸 動 脈 系 で は そ れ ぞ れ 41%， 47％，12％と頭蓋外，頭蓋内がほぼ半数ずつを占めてい たとしている 2)．一方，最近の Minematsu らの SCADS-Japan（2003 〜 2006 年の循環器病班研究）ではわが国 における特発性頭頸部動脈解離 454 例中，SCICAD は わずかに 11 例（2.4%）であったと報告し 3)，わが国で は依然比較的まれな疾患と考えられる． この SCICAD の原因や危険因子は明らかではないが， 基礎疾患として半数に高血圧や糖尿病，脂質異常がある とされ，危険因子では先行感染，偏頭痛，高ホモシステ イン血症や遺伝的異常などが指摘されている．発症時に 頸部痛や頭痛が 7 〜 8 割程度にみられ，虚血症状のほか， Horner 徴候，舌下神経麻痺などの下位脳神経症状を伴 うことがある 4-6)．動脈硬化性病変とは異なり．解離は CICA から 2 〜 3 cm 末梢に生じやすく，約 20% は両側 性である．虚血症状は狭窄や閉塞による血行力学的要素 を原因とするのは少なく，プラーク内出血からの A to A embolism が多いとされている 7, 8)．Fig. 2 Right common carotid artery angiograms on Day 9
Right: Angiography (lateral view) of the cervical lesion showed the severe stenosis of 2.5 cm distance in the lower portion of the right cervical internal carotid artery.
Left: Intracranial angiography from the right common carotid angiogram demonstrated no abnormal finding.
治療については急性期には血行力学的機序よりも，解 離部に形成される血栓からの遠位塞栓の予防が重要との 考え方から，血圧管理に加えて，抗凝固療法（ヘパリン， 続いてワルファリン）を推奨する報告 9, 10)もあるが，こ れまで抗凝固療法の効果を検証するための randomized controlled trial（RCT）は実施されていないため，有効 性に関する科学的根拠はない．また，抗凝固療法と抗血 小板療法を比較した RCT もないのが現状である．われ われは超急性期には厳重な血圧管理に加え，血漿増量剤 と脳保護薬を静脈投与し，これが終了してからは経口の 抗血小板薬を内服させ，神経症状の改善を図った． 解離部の画像所見は急性期には短時間のうちに変化し やすいことから，MRI/MRA などによる画像検査を繰 り返し行うことが重要である 11)．解離による血管閉塞は 8 日以内に 30％，3 カ月以内に 60 〜 80％で再開通する という報告もみられる 12)．また，3 〜 6 カ月を過ぎると 脳梗塞や動脈解離の再発の危険性は少ないことが最近明 らかになっている 13, 14)．一方，神経症状や病変部位の増 悪を認める場合には血管内治療によるステント留置が行 われ，最近ではその有効性に関する報告例 6, 15)も蓄積さ れつつある．
結 語
SCICAD による動脈狭窄に対し保存的に治療し，良 好な経過が得られた 1 症例を報告した．わが国では SCICAD は欧米に比し，発症頻度が低いとされている が，若年発症脳梗塞の原因として注意すべき疾患の 1 つ である．解離部位は再構築例も多く，抗血栓療法と画像 診断による follow-up が重要と考えられた． 本論文の要旨は，第 29 回日本神経救急学会学術集会 （2015 年，秋田市開催）で発表した．文 献
1) 山浦晶, 吉本高志, 橋本信夫, 他: 非外傷性頭蓋内解離性 動脈病変の全国調査（第一報）. 脳卒中の外科 26: 79-86, 1998 2) 高木誠: 脳動脈解離. 脳と神経 58: 963-970, 20063) Minematsu K, Matsuoka H, Kasuya J, et al: Cervicocepharic arterial dissections in Japan: Analysis of 454 patients in the spontaneous cervicocephalic arterial dissections study I (SCADS-I). Stroke 39: 566, 2008 (abstract)
4) 水谷真之, 十九浦礼子, 松村謙, 他: Villaret 症候群を呈し た内頸動脈解離の1例. 臨床神経 51: 608-611, 2011 Fig. 3 Follow-up evaluation by cervical MRA
Right/Middle: The dissected lesion gradually improved from 6 weeks (right) to 10 weeks later (middle). Left: MRA showed complete recovery of the carotid artery dissection on Day 180.
特発性頸部内頸動脈解離の 1 例 5) 青山雄一, 大田信介, 榊三郎, 他: 転職直後に頭頸部痛を 伴わず動脈原性脳塞栓症で発症した特発性頭蓋外内頸 動脈解離の1例. 産業医大誌 36: 289-294, 2014 6) 竹内昌孝, 石黒朋子, 阿波根朝光, 他: 特発性内頸動脈解 離の1例：症例報告. 脳神経血管内治療 4: 27-32, 2010 7) Menon R, Kerry S, Norris JW, et al: Treatment of
cervical artery dissection: a systemic review and meta-analysis. J Neurol Neurosurg Psychiatry 79: 1122-1127, 2008
8) Zinkstok SM, Vergouwen MD, Engelter ST, et al: Safety and functional outcome of thrombolysis in dissection-related ischemic stroke: a meta-analysis of individual patient data. Stroke 42: 2515-2520, 2011 9) Schievink WI: Spontaneous dissection of the carotid
and vertebral arteies. N Engl J Med 344: 898-906, 2001 10) Bassi P, Lattuada P, Gomitoni A: Cervical cerebral
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13) Georgiadis D, Caso V, Baumgartner RW: Acute therapy and prevention of stroke in spontaneous carotid dissection. Clin Exp Hypertens 28: 365-370, 2006
14) Lee VH, Brown RD Jr, Mandrekar JN, et al: Incidence and outcome of cervical artery dissection: a population-based study. Neurology 67: 1809-1812, 2006
15) Mario F, Luis M, Soledad Loyola, et al: Carotid artery dissection: endovascular treatment: Report of 12 patients. Catheter Cardiovasc Interv 71: 694-700, 2008
原稿受付日：2015 年 10 月 21 日 原稿受理日：2015 年 11 月 25 日
