口底癌の耳下腺リンパ節転移を疑わせたWarthin 腫瘍の1 例

口底癌の耳下腺リンパ節転移を疑わせた Warthin 腫瘍の 1 例

北 島 大 朗 岩 井 俊 憲 杉 山 聡 美 林 　 雄 一 郎 南 山 周 平 大 橋 伸 英 小 栗 千 里 光 藤 健 司 大 澤 孝 行

^＊

藤　 内　　 祝

A Case of Warthin Tumor Mimicking Metastasis to a Parotid Lymph Node of Cancer of the Oral Floor

H

IROAKI

KITAJIMA, T

OSHINORI

IWAI, S

ATOMI

SUGIYAMA, Y

UICHIRO

HAYASHI, S

HUHEI

MINAMIYAMA, N

OBUHIDE

OHASHI,

S

ENRI

OGURI, K

ENJI

MITSUDO, T

AKAYUKI

OSAWA

^＊

AND

I

WAI

TOHNAI

Abstract：Warthin tumor is a benign salivary gland tumor which usually occurs in the parotid gland, but rarely in the cervical lymph node. We report a Warthin tumor in a contralateral parotid gland lymph node that mimicked metastasis of oral floor cancer on FDG-positron emission tomography/computed tomography （PET/CT）. For treatment of oral floor cancer, a man in his 70s was referred to our department. CT showed a 14×11×9 mm mass below the contralateral parotid gland. FDG-PET/

CT showed abnormal accumulation （SUVmax＝4.7） of FDG in the mass. Because differential diagnosis of lymph node metastasis and Warthin tumor was difficult, CT lymphography （CTL） was performed. Although CTL revealed one sentinel lymph node in the right submandibular region, there was no lymphatic flow to the contralateral parotid lymph node. Therefore, the patient underwent tumor resection and biopsy of both lymph nodes. The pathological diagnosis of the contralateral parotid lymph node was Warthin tumor. There was no evidence of recurrence and metastasis 11 months after surgery.

Key words：Warthin tumor（Warthin 腫瘍），lymph node metastasis（リンパ節転移），parotid gland（耳下腺），computed tomography lymphography（CT リンフォグラフィー），oral floor cancer（口底癌）

〔Received Jan. 5, 2018〕

緒  言

　Warthin 腫瘍は耳下腺に好発するが，比較的まれに頸部 リンパ節に生じることがある^1︲5）。口腔癌患者の頸部リン パ節に Warthin 腫瘍が生じることもあり，リンパ節転移 との鑑別が問題となる^1︲4）。また，computed tomography lymphography（CTL）は，原発腫瘍からのリンパの流れ とセンチネルリンパ節が同定できるため，口腔癌のセンチ

ネルリンパ節の同定のために用いられている^6︲8）。今回わ れわれは，健側耳下腺リンパ節転移が疑われた口底癌患者 に対して CTL を行うことで，口腔癌の頸部リンパ節転移 と Warthin 腫瘍との鑑別において有用であったため，そ の概要を報告する。

症  例 　患者：70 歳代，男性。

臨床報告

　横浜市立大学大学院医学研究科顎顔面口腔機能制御学（主任：藤内　祝教授）

＊ 横浜市立市民病院歯科口腔外科（主任：大澤孝行科長）

 Department of Oral and Maxillofacial Surgery, Yokohama City University Graduate School of Medicine （Chief : Prof. IWAI TOHNAI） 3︲9 Fukuura, Kanazawa-ku, Yokohama 236︲0004, Japan.

＊ Department of Oral and Maxillofacial Surgery, Yokohama Municipal Citizen’s Hospital （Chief : Dr. TAKAYUKI OSAWA）

　初診：201X 年 12 月。

　主訴：口底部腫瘤。

　既往歴：特記事項なし。

　現病歴：201X 年 5 月に右側口底部の腫瘤を自覚したが，

放置していた。同年 11 月上旬に腫瘤の増大を認めたため，

近歯科を受診した。口底腫瘍と診断され，某総合病院歯科 口腔外科を紹介され，生検が行われた。扁平上皮癌と診断 されたため，同年 12 月に加療目的に当科を紹介受診となった。

　現症：

　全身所見；体格中等度，栄養状態に問題はなかった。

　口腔外所見；頸部に有意なリンパ節は触知しなかった。

　口腔内所見；右側舌下小丘部に 19

×

^{11mm の硬結を伴} う腫瘤を認めた（写真 1）。

　画像所見；造影 CT で口底部の腫瘤は描出されなかった が，左側耳下腺下方で胸鎖乳突筋外側に 14

×

¹¹

×

^{9 mm} の類円形腫瘤を認めた（写真 2A，B）。FDG-PET/CT に おいても，口底部に FDG の集積は認めなかったが，左側 耳下腺下方の腫瘤に FDG の集積（SUVmax：4.7）を認め た（写真 3）。造影 MRI では左側耳下腺下方に T1 強調像，

T2 強調像ともに低信号を示す 15

×

¹⁰

×

^{10mm の腫瘤を} 認めた（写真 4A，B）。

　臨床診断：右側口底癌，左側頸部リンパ節転移の疑い。

経  過

　画像所見より正中よりやや右側の口底癌の左側耳下腺リ ンパ節への転移が疑われたが，腫瘍が T1 であり，健側の 表 在 リ ン パ 節 で あ る こ と よ り， リ ン パ 節 内 に 生 じ た Warthin 腫瘍の可能性も考えられた。そのため，センチネ ルリンパ節生検を行うこととした。201X

＋

^{1 年 1 月に入院} となり，手術前日に computed tomography lymphography

（CTL）を行い，センチネルリンパ節のマッピングを行っ 写真 1　口腔内写真

右側舌下小丘部に 19×11mm の硬結を伴う腫瘤（矢印）を 認めた。

写真 2　CT

左側耳下腺リンパ節（矢印）は類円形で，大きさは 14×11× 9 mm であった。A：Axial 画像，B：Coronal 画像。

写真 3　PET/CT

左側耳下腺下方の腫瘤（矢印）に FDG の集積（SUVmax：4.7）

を認めた。

た。腫瘍周囲 4 か所に造影剤を 0.5ml ずつ局注し，マッ サージした後に CT を撮影した。右側顎下リンパ節 1 つだ けが造影され，CTL を 3D 構築した（写真 5）。腫瘍から のリンパ流は左側耳下腺リンパ節には認めなかったため，

Warthin 腫瘍の可能性を考慮し，手術時に耳下腺リンパ節 の摘出術も行うこととした。手術は全身麻酔下に行い，ま ずインドシアニングリーン（ジアグノグリーン^Ⓡ，第一三共）

を 5 mg/ml に希釈し，腫瘍周囲 4 か所に 0.5ml ずつ局注し た。注入部位をマッサージした後，3D-CTL を参考にして 右側顎下部に 2 cm の皮膚切開を行った。近赤外蛍光カメ ラシステム（HyperEye Medical System，ミズホ）を用い て，インドシアニングリーンの蛍光を確認しながら，セン チネルリンパ節生検を行った。次に，左側耳下腺リンパ節 の摘出も行ったが，耳下腺との連続性はなかった（写真6）。

摘出された耳下腺リンパ節を近赤外蛍光カメラで観察した が，蛍光は認めなかった。最後に，口底癌の切除を行った。

口底部の腫瘍周囲にルゴール染色を行い，ルゴール不染域 から 10mm の安全域を設定し，オトガイ舌筋，舌下腺を 含めて腫瘍を切除した。舌下面の切除部を縫縮し，口底部 の切除創部はポリグリコール酸シート（ネオベール^Ⓡ，グ

ンゼ社）で被覆し，フィブリン糊スプレー（ベリプラスト コンビセット組織接着用^Ⓡ，CSL ベーリング社）を噴霧し た。センチネルリンパ節に転移を認めなかったため，経過 観察を行い，術後 11 か月経過するが無病生存中である。

　病理組織学的所見：耳下腺リンパ節は円柱状細胞と立方 状細胞の二層性配列を示す上皮が管状，囊胞状に増生し，間 質には濾胞形成を伴うリンパ球浸潤を認める（写真 7A，B）。

　病理組織学的診断：Warthin 腫瘍。

考  察

　Warthin 腫瘍は耳下腺に発生する良性腫瘍の中で多形腺 腫に次いで高頻度にみられ，発育緩慢でしばしば無症状に 経過する。時に，多中心発生や耳下腺腺体外から発生する 特異な腫瘍であり^9，10），耳下腺腺体外に発生する Warthin 腫瘍は耳下腺リンパ節や耳下腺近傍リンパ節内の異所性唾 液腺組織に発生するとされる^{2，3，10，11）}。Shinohara ら^12）は口 腔癌 257 例中 31 例（12％）の頸部郭清組織のリンパ節内 写真 4　MRI

左側耳下腺下方の腫瘤（矢印）は T1 強調像，T2 強調像と もに低信号を示した。A：T1 強調像，B：T2 強調像。

写真 5　3D-CT lymphography

右側顎下リンパ節 1 つだけがセンチネルリンパ節として造影さ れた。

写真 6　摘出した左側耳下腺リンパ節

に異所性唾液腺組織が見られたと報告しており，異所性唾 液腺に生じた Warthin 腫瘍が口腔癌の頸部郭清組織の病 理組織検査で偶然発見されることがある^13）。

　FDG-PET は口腔癌の原発巣の局在や進展範囲，リンパ 節転移，遠隔転移や重複癌の診断だけでなく，予後予測や 治療効果判定にも有用とされている。しかし，FDG は炎症に 伴う集積や唾液腺などへの生理的集積が生じるため，唾液腺 腫瘍は良性であっても強い FDG 集積を示し，特に Warthin 腫瘍は悪性腫瘍と同等の SUV を示すことも多い^14，15）。本症 例と同様に口腔癌の頸部リンパ節転移と Warthin 腫瘍と の鑑別を要した症例の報告は少ないが^1︲4），FDG-PET にお ける Warthin 腫瘍の SUVmax 値は 3.7 ～ 9.5g/ml であり^2︲4）， 本症例の SUVmax 値（4.7g/ml）もその範囲内であった。

　口腔癌の健側頸部リンパ節のみへの転移の頻度は低く，

Woolgar ら^16）の検討では舌側縁に生じた扁平上皮癌 83 例 中 1 例（1.2％）で健側リンパ節のみへの転移を認めていた。

本症例では FDG-PET/CT の所見から早期口底癌の健側耳 下腺リンパ節への転移が疑われたが，健側の表在リンパ節 であること，腫瘍が T1 であることからリンパ節内に生じ た Warthin 腫瘍の可能性も考慮し，原発腫瘍からのリン パの流れとセンチネルリンパ節が同定できる CTL^6︲8）を 行った。CTL において右側顎下リンパ節 1 個のみがセン

チネルリンパ節としてマッピングされ，健側耳下腺リンパ 節へのリンパ流は認めなかったため，同病変は Warthin 腫瘍の可能性が高いと考え，手術時にセンチネルリンパ節 だけでなく耳下腺リンパ節も摘出した。耳下腺と耳下腺リ ンパ節の間に連続性はなく，病理組織学的にも Warthin 腫瘍との診断であった。

　早期口腔癌患者おいて健側頸部リンパ節に FDG の高集 積を認めた場合，頸部郭清術による過剰な侵襲を避けるた めに，他の病変との鑑別診断が特に重要となる。口腔癌と リンパ節内の Warthin 腫瘍の重複発生は極めてまれであ るが，耳下腺リンパ節を含めた頸部 Level ⅡまたはⅢの頸 部腫瘤を認めた場合には Warthin 腫瘍を鑑別診断として 考慮すべきと思われた。FDG-PET/CT は頸部リンパ節の 転移診断にも有用であるが，その pitfall を十分に認識す る必要があり，口腔癌の Staging を正確に行うためには他 の画像検査を含めて総合的に診断する必要がある。

結  論

　70 歳代男性の口底癌の健側耳下腺リンパ節に発生した Warthin 腫瘍を経験したのでその概要を報告した。

 謝辞ならびに利益相反　本論文に関して，開示すべき利益相反 状態はない。

　本臨床報告ではヘルシンキ宣言を遵守し，患者からインフォー ムドコンセントを得ている。

引用文献

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写真 7　病理組織像（H-E 染色）

耳下腺リンパ節は円柱状細胞と立方状細胞の二層性配列を示 す上皮が管状，囊胞状に増生し，間質には濾胞形成を伴って いる。A：H-E 染色（弱拡大像），B：H-E 染色（強拡大像）。

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