踵骨骨壊死を伴った多発性骨壊死症の１例

仙台市立病院医誌 21，71−75，2001 語 死 症ド病   踵 性 ス 少     発 減    多 板         小         血         性         発        特

踵骨骨壊死を伴った多発性骨壊死症の1例

松谷重恒，安倍吉則，高橋 新

渡辺 茂，高橋徳明，柴田常博

はじめに

 ステロイド剤の内服歴のある患者で時に大腿骨 頭や上腕骨頭に骨壊死症が見られるが，踵骨に骨 壊死が見られたという報告は本邦，国外ともにま れである。われわれは最近，特発性血小板減少性 紫斑病（以下ITP）の既往があり，ステロイド剤 内服歴のある患者で大腿骨頭，脛骨，距骨ならび に踵骨に発症した多発性の特発性骨壊死症を経験 した。この症例は病態が不明で治療にも難渋する まれな例と思われたので報告する。 症 患者：58歳，男性 例 表1．血液生化学所見  主訴：右股関節，右膝関節，左足関節部の痙痛  家族歴：特記事項はない。  既往歴：平成8年，ITPと診断され平成8年12 月から平成9年11月まで総量1，948mgのpred− nisoloneを内服した。  現病歴：平成10年5月から誘因なく左足関節 痛が出現し，ほかの整形外科医院で変形性足関節 末梢血

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症・距骨壊死症の診断のもと約3ヶ月間入院した。 その後，平成11年10月に右膝関節痛，平成12年 7月には右股関節痛を伴うようになり，大腿骨頭 壊死症が疑われ当科を紹介された。  初診時現症：右股関節，右膝関節，左足関節に 運動時痛があり破行も見られた。右Scarpa三角 には圧痛を認め，関節可動域は股関節外転が左30 度・右20度，左足関節背屈が右10度・左0度と 右股関節および左足関節で軽度の運動制限を認め た。ほかの関節には可動域制限はなかった。  血液生化学所見：明らかな異常はみられず血小 板も正常範囲内であった（表1）。  単純X線撮影所見：両股関節正面像で右大腿 骨頭に軽度の圧潰像がみられ，またLauenstein 図3．単純X線撮影，左足関節正面・側面像   距骨の圧潰による関節裂隙の狭小化と骨硬化が   みられる。踵骨には明らかな病変は認められな   い。 像では両側ともにcrescent signが認められた（図 1，2）。一方，左足関節部では，距骨の圧潰による 二次的な関節裂隙の狭小化と距骨体部の骨硬化が みられたが，踵骨では骨萎縮以外に明らかな病変 は認められなかった（図3）。  MRI所見：股関節部では両側の大腿骨頭のい ずれにもT1強調像で低信号， T2強調像でやや高 信号の辺縁不整，内部不均一なband pattern像を 認め，右側骨頭では圧潰変形がみられた（図4）。  また左足関節部では，脛骨遠位・距骨・踵骨に T1強調像で低信号ないし等信号， T2強調像で低 信号から高信号の混在する辺縁不整で内部の不均 一 な病変が認められた（図5）。  骨シンチグラム：右大腿骨頭と両膝関節および 両足関節部での高集積がみられ，とくに大腿骨頭 ではcold in hotの像が認められた（図6）。  以上のことから本症例の診断として多発性骨壊 死症を疑い，腰椎麻酔下に踵骨の開放生検と病巣 掻爬ならびにリン酸カルシウム骨セメントペース ト（CPC）の充填をおこなった。  手術所見1踵骨の外側方進入により骨ノミで 1×1cm方形の骨孔をあけ，ここから病巣部を掻 爬した。その際の摘出骨髄はほとんどが黄褐色の 海綿骨で，肉眼的にも壊死骨と推定された。掻爬 後，踵骨死腔部に9gのCPCを充填して抵抗減弱 部を補強した。  病理組織所見：骨梁は細小化し，一部の骨梁に       （a）      （b） 図4．MRI，両股冠状断像   a．Tl強調像， b． T2強調像   両側の大腿骨頭にband pattern像を認め右側骨頭には圧潰変形がみられる。

（a） （b） 図5．MRI，左足関節矢状断像   a．Tl強調像， b． T2強調像   脛骨遠位・距骨・踵骨に辺縁不整で内部の不均一な病変を認める。 ． 、

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図6．骨シンチグラム   右大腿骨頭と両膝関節および両足関節部の高集   積がみられ大腿骨頭にはcold in hotの像を認    める。

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獅 ゴ 鳥 薦 一：，”’“’ ’ 声 は骨小窩内の骨細胞の変性，壊死，消失などが認 められた（図7）。また骨梁間には，散在性にフィ ブリンの析出やヘモジデリン倉食組織球を伴った 線維性組織がみられ，脂肪組織や形質細胞，リン パ球などが確認され，全体的には骨粗髪症病変と 阻血性変化を呈する組織像であった（図8）。  術後単純X線撮影：踵骨内に辺縁整で楕円形 の充填したCPC像が見られる（図9）。 顧叉 N ∵l  」”・t   J  （b） 図7．病理組織所見（HE染色）   a．弱拡大，b．中拡大   骨梁は細小化し，骨細胞に変性・壊死・消失な    どを認める。

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ぷ 1 図8．病理組織所見（IIE染色）   a．弱拡大，b．中拡大   骨梁問には，散在性にフィブリンの析出やヘモ   ジデリン貧食組織球を伴った線維性組織がみら   れ，脂肪組織や形質細胞，リンパ球などが確認   され，全体的には骨粗籟症病変と阻ICIL性変化を   呈する組織像であった。  術後経過：術後3週から部分加重を開始し6週 で足底板を装着の上，全加重を開始した。現在，当 初の歩行時痛は軽減している。 考 察  骨壊死症のなかではステロイドやアルコールに 関連する特発性大腿骨頭壊死症（10N）が有名で あるが，一般に多発性骨壊死症とはIONにほか の関節部位の骨端部に骨壊死症を合併したものを 指す。ただIONの有無にかかわらず，異なった二 関節以上の骨端部に骨壊死が生じた例を指すこと もある。発症部位としては大腿骨頭，大腿骨頼部， 上腕骨頭，上腕骨頼部，脛骨穎部など長管骨骨端 図9．術後単純X線撮影，左足関節側面像   踵骨内に充填したCPC像がみられる。 部での発症が多い。西搭二らの報告によれば，長管 骨骨端部での発症が骨壊死の部位別頻度中の 87％を占めるという1）。長管骨以外では手舟状骨， 手月状骨，中手骨，中足骨，距骨など血流障害の 生じやすい部位に発生することがある。しかし踵 骨での発生例は欧米の文献に数例散見されるのみ で2∼4），本邦での報告例はほとんどみあたらない。 本症例では画像上両大腿骨頭，両大腿骨頼部，両 脛骨遠位部，左距骨，左踵骨での骨壊死症が疑わ れたが，診断確定のために左踵骨の開放生検，病 巣掻爬術などをおこなって，明らかに踵骨の骨壊 死症と診断し得た例である。  ところで骨壊死症の病因としては，ステロイド やアルコールに関連するもの，外傷に起因するも の，まったく原因が不明な特発性のものなどのほ か，腎移植後の患者や潜水夫にもみられることが ある。本症例ではITPの既往とともにステロイド 剤の内服歴があり，基礎疾患のITPやステロイド に関連した病因が考えられた。ステロイドにより 骨壊死が起こる機序としては血管炎や血栓形成に 起因する血管病変説6），骨粗髭化と骨形成能の低 下から支持骨梁がlnicrofractureを起こし二次的 に血行障害をきたすという機械説，高脂血症や脂

肪代謝障害から脂肪塞栓をきたした結果とする脂 肪塞栓説，骨髄内圧元進や血液凝固機転の異常に よる説など多数の説があるが，まだ確定的なもの はない。また長期のステロイド療法は組織あるい は細胞レベルで骨芽細胞活性を抑制するととも に，腸管からのカルシウム吸収を抑制して続発性 副甲状腺機能元進症を併発させ，その結果，全身 性の骨吸収をきたす5・6）などともいわれているが， そのことと骨壊死発症の関係についてはまだ不明 のままである。  今回のわれわれの症例では，画像から多発性骨 壊死症が疑われ，診断と治療の目的でまず踵骨部 の病巣掻爬術とCPCによる補填をおこなった。 その結果，肉眼的所見，病理組織所見のいずれで も骨壊死症であることが判明した。踵骨は骨端部 とは異なり，本来，血行の良い部位であるが，こ の部位に壊死をきたした要因としては，修復能が 低下した全身性要因のほか，この症例に限った踵 骨周囲での何らかの慢性的な血行障害が考えられ た。治療法として画像上，大腿骨頭やそれ以外の 部位にも壊死性変化が認められるため，今回は装 具の着用・リハビリテーションなどで経過をみて いるが，今後，人工関節を中心とした外科的加療 が必要になり得るので，ほかの部位での壊死症の 状況を考慮しながら経過を見守っていきたい。 ま と め 1）ITPの既往があり，ステロイド内服歴のあ る患者で踵骨骨壊死を伴った多発性骨壊死症の画 像や病理組織について述べた。  2） 本症は修復能が低下した全身性の要因と， 局所，とくに骨幹端部の血行を主とした解剖学的 要因とが相まって発症した慢性の阻血性骨疾患と 考えられた。 ︶ 1 ︶ 2 ︶ 3 ︶ 4 ︶ 5 ︶ 6 ︶ 7 文 献 西搭 進 他：多発性骨壊死一疾患概念と病態， 病理について ．整形外科36：1235−1242、1985 Baron M et al：Aseptic necrosis of the talus and  calcaneal insu箭ciel〕cy  fractures in  a patient with pancreatitis， subcutaneous fat necrosis， and arthritis． Arthritis Rheum 27： 1309−1313，1984 11uwez FU et al：Osteonecrosis（〕f the cal− caneum in a heart transplant recipient． Thor− ac Cardiovasc Surg 45：204−205，1997 Allen BJ et al：Bilateral aseptic necrosis of calcanei in an adult male with Sicl（le cell disease treated by a surgical corir〕9 Procedure． JRheumatol 101294−296，1983 高田信二郎 他：ステロイド内服療法中に発生 した特発性大腿骨頭壊死症が骨代謝および軟部 組織組成に及ぼす影響．別冊整形外科35：80−84， 1999 杉岡洋一：ステロイド性大腿骨頭壊死．整形外科 1＞look 24：32−50，1982 安倍吉則 他；病理組織像からみた特発性大腿 骨頭壊死症の病態．別冊整形外科35：18−24， 1999