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感染症学雑誌 第88巻 第 5 号
第 XII 脳神経症状を伴い，緩徐な経過で高齢発症した Lemierre 症候群の 1 例
1）
長崎大学病院総合診療科，
2）長崎大学病院医学部第二内科
中道 聖子
１）泉川 公一
２）井上 圭太
１）坂本 憲穂
２）石松 祐二
２）河野 茂
２）大園 惠幸
１）（平成 26 年 2 月 17 日受付）
（平成 26 年 4 月 7 日受理）
Key words : elderly, Lemierre syndrome
序 文
Lemierre 症候群は咽頭部などの耳鼻咽喉科領域の 感染症を誘因として，菌血症，内頸静脈の血栓性静脈 炎，種々の臓器への敗血症性塞栓をきたす疾患である．
今回我々は脳神経症状を伴い，緩徐な経過で高齢発症 した Lemierre 症候群の 1 例を経験したので，若干の 文献的考察を加えて報告する．
症 例
症例：71 歳，女性．
主訴：右耳介後部痛，微熱．
既往歴：69 歳時，右側頭部皮下膿瘍，敗血症性肺 塞栓，右眼瞼下垂．
家族歴：特記事項なし．
現病歴：X-2 年 2 月に右側頭部皮下膿瘍が出現し他 院を受診．切開排膿した膿汁より Peptostreptococcus
micros が 3 回検出され，胸部画像上，敗血症性肺塞栓
症の合併が確認され，meropenem（MEPM）と clinda- mycin（CLDM）の 2 剤点滴投与が 11 日間行われた．
その 3 カ月後（X―2 年 5 月）に，前回と同じ部位に頭 部皮下膿瘍が再発した．切開排膿した膿汁より P. mi- cros が 2 回検出され，MEPM＋CLDM の点滴投与が 6 日間，その後 cefcapene pivoxil（CFPN-PI）の経口 投与が 4 日間行われ軽快した．その 3 カ月後（X-2 年 8 月）には右眼瞼下垂出現のため当院眼科を受診，眼 窩 MRI にて右眼窩後方の軟部組織に炎症性変化を指 摘されるも，無治療で自然軽快した．その後，特に自 覚症状なく経過していたが，X 年 2 月中旬頃より激し い右耳介後部痛が出現するようになった．耳鼻咽喉科 を含む複数の医療機関を受診するも原因不明であっ
た．3 月中旬某脳神経外科医院にて血清 CRP 値の著 明な上昇を認めるも，頭部 CT，MRI，髄液検査にて 異常を指摘されず，某病院内科を紹介受診した．胸部 CT にて両肺に多発する小結節影を認め，これらの原 因精査目的で同年 3 月 19 日当科紹介入院となった．
入院時身体所見：身長：147.3cm，体重：34.7kg．体 温：37.5℃，血 圧：123 ! 63mmHg，脈 拍：83 ! 分．意 識：清明．軽度の認知症あり．眼瞼結膜の貧血あり．
舌の右方偏位あり．その他口腔内異常所見なし．右耳 介後部に自発痛および圧痛を伴う索状物の触知あり．
心音，呼吸音：異常なし．腹部：異常所見なし．下腿 浮腫：なし．その他の神経学的異常所見なし．
血液・生化学所見：WBC 14,700! μL（Neu 87％，
Lym 5％，Mon 2％），RBC 377×10
4! μL，Hb 10.4g!
dL，Ht 33.0％，Plt 40.8×10
4! μL，ESR＞100mm! Hr，
PT 61％，PT-INR 1.27，APTT 37.0sec，Fib 735mg!
dL，FDP 6.9 μ g ! mL，D-dimer 2.9 μ g ! mL，TP 6.6g ! dL，
Alb 2.9g! dL，T.Bil 0.4mg! dL，AST 26U! L，ALT 46 U! L，LDH 172U! L，ALP 331U! L， γ-GTP 32U! L，BUN 15mg! dL，Cr 0.49mg! dL，Na 141mEq! L，K 4.1mEq
! L，Cl 103mEq ! L，Ca 8.9mg ! dL，IP 2.7mg ! dL，CRP 25.83mg! dL.
動脈血液ガス所見（室内気）：pH 7.508，PO
2105.7 mmHg，PCO
235.6mmHg, HCO
3−27.6mmol! L，BE 4.5mmol! L，SaO
299.5％．
胸部 X 線・CT 所見：両肺に多発する小結節影を認 める（Fig. 1a，b，c）．
臨床経過（Fig. 2）：入院時より微熱の持続がみら れ，右耳介後部から頭頸部にかけての著明な疼痛を認 めた．白血球数や血清 CRP 値など炎症反応が高値で あり，血管炎を含む膠原病や，敗血症性肺塞栓症等の
症 例別刷請求先：（〒852―8501）長崎市坂本 1 丁目 7―1
長崎大学病院総合診療科 中道 聖子
舌偏位を呈した Lemierre 症候群の 1 症例 705
平成26年 9 月20日
Fig. 1 Chest X-ray and CT findings on admission a. Chest X-ray shows multiple small nodular shadows in both lung fields.
Chest computed tomography (CT) shows multiple small nodular shadows in both lung fields, mainly in the peripheral areas.
Fig. 2 Clinical course.
PAPM/BP: panipenem･betamipron, CLDM: clindamycin phosphate, MEPM: meropenem trihydrate, LZD:
linezolid, SBT/ABPC: sulbactam sodium･ampicillin sodium
感染症を疑うも，各種自己抗体検査および血液培養検 査を含む各種微生物学的検査で異常を認めず，心エ コー検査でも疣贅や弁膜症等の異常を認めなかった．
頭頸部造影 CT 検査では，第一頸椎横突起から頭蓋底 にかけて，内部に低吸収域が散在し不均一に造影され
る，骨破壊を伴う腫瘤性病変と（Fig. 3a），右内頸静
脈に閉塞を認め（Fig. 3b），右内頸静脈の血栓性静脈
炎，上位頸椎・後頭骨の骨髄炎及び周囲軟部組織の蜂
窩織炎と診断した．この蜂窩織炎部位より針穿刺を施
行したところ，無臭性でほぼ無色の穿刺液を少量得た．
中道 聖子 他 706
感染症学雑誌 第88巻 第 5 号 Fig. 3 Contrast-enhanced CT scan of the neck on admission, showing osteomyeli-
tis of the right temporal-occipital bone and upper cervical spine, cellulitis of the adjacent soft tissue (a, surrounded by the black arrows) and a thrombosis of the right internal jugular vein (b, indicated by the white arrow) .
微生物培養検査では菌の検出を認めず，細胞診では多 数の白血球を認めた．耳鼻咽喉科診察において，舌の 右方偏位以外には，耳鼻口腔領域に明らかな病変を認 めなかった．また歯科診察においても感染を疑う異常 所見を認めなかった．これらの結果から，Lemierre 症候群（菌血症・血栓性静脈炎・敗血症性肺塞栓症）
と診断した．今回原因菌の検出はなかったが，病態か ら前医での検出菌含む嫌気性菌の関与を念頭に置き，
panipenem ! betamipron（PAPM ! BP）0.5g×2 ! 日，
CLDM 600mg×2! 日の点滴静注を開始した．4 日後 には炎症所見と肺陰影の増悪を認めたため，より広域 のスペクトラムかつ組織への移行性を考慮し，抗菌薬 を MEPM 0.5g×3! 日，linezolid（LZD）600mg×2!
日に変更したところ，徐々に解熱し肺陰影および炎症 所見の改善を認めた．右耳介後部から頭頸部にかけて の疼痛は，リン酸コデイン散，芍薬甘草湯の投与で良 好にコントロールできた．上位頸椎および後頭骨の骨 髄炎病巣の切除および静脈結紮の適応については，治 療的意味を持つ広範囲の切除は不可能であり，全身麻 酔によるリスクもあることから，本人・家族の意向も 確認した上で施行しなかった．MEPM，LZD による 14 日間の治療後，抗菌薬を sulbactam sodium! am- picillin sodium（SBT ! ABPC）1.5g×2 ! 日，CLDM 600 mg×2! 日の点滴投与に変更した．同年 4 月 24 日の CT 画像では肺陰影と右頸部病巣の縮小を認めたが，
閉塞した右内頸静脈は不変であった．舌偏位は残存し たが，その他の症状は消失し，経過良好であったため 同年 5 月 6 日退院となった．退院後は SBT! ABPC を
14 日間内服投与し，有効な治療開始後から計 8 週間 の抗菌薬投与にて治療終了とした．その後現在まで再 発は認めていない．
考 察
Lemierre 症候群とは，傍咽頭間隙の化膿，菌血症，
内頸静脈の敗血症性血栓症と続発する転移性の膿瘍を 伴う急性の口腔咽頭部の感染症である
１）．1936 年に Le- mierre が 20 症例を報告して以来
2），多数の報告がな されたが，近年では抗菌薬の開発と使用の増加により 稀な病態となってきており， forgotten disease と もいわれている
３）．臨床像としては主として若年で健 康な患者に発症し，急性の経過で重症に陥ることが多 い
１）．また同側の内頸静脈の血栓性静脈炎を伴い，肺 を代表とする種々の臓器に敗血症性塞栓をきたす重篤 な疾患である
１）．
本症例は既報と比較してやや高齢で発症しており，
右頸部痛は強かったものの，高熱はなく，著明な炎症 反応や画像所見の割に，臨床所見は軽微であった．ま た症状出現から約 1 カ月後に当科を受診されており，
比較的慢性の経過であったことも既報とは異なる．入 院 2 年前の頭部皮下膿瘍発症の際，病原菌の侵入門戸 となる皮膚病変を認めず，膿汁から口腔内常在菌の嫌
気性菌 P. micros が繰り返し検出された．Lemierre 症
候群の原因菌は Fusobacterium necrophorum が最多と
され，主に嫌気性菌感染によって起こるといわれてお
り
１），今回入院時には原因菌の検出はみられなかった
が，やはり嫌気性菌が関与していたと推測する．後に
当時の頭部 MRI 所見を確認したところ，膿瘍に隣接
舌偏位を呈した Lemierre 症候群の 1 症例 707
平成26年 9 月20日
する部位の側頭骨骨髄炎と，右乳突蜂巣炎を指摘され ていた．2 カ月後には右眼瞼下垂が出現しており，こ れらが一連の病態であった可能性は否定できない．Le- mierre 症候群において脳神経症状を伴うことはかな り稀であり，国内外の文献を検索した範囲では他に 10 例の報告をみるのみであった
１）４）〜９）．ほとんどが本症例 のように局所の炎症が直接脳神経に波及したものであ るが，髄膜炎からの炎症波及例
６），toxic neuritis によ る脳神経症状をきたしたと思われる症例
８）も散見され た．本症例の頭部 CT 画像では，右第 IX〜XII 脳神 経の範囲に病変が及んでいたが，身体診察所見では右 第 XII 脳神経障害による舌の右方偏位を認めるのみ で，他の神経学的所見はみられなかった．おそらくか なりの神経障害が代償されていたと思われ，右乳突蜂 巣は既に器質化していたことからも，病変が長期に渡 り慢性化していたと推測する．これらのことから，今 回の病態が 2 年前の病態の再燃であった可能性が考え られる．
Lemierre 症候群の抗菌薬の投与期間は，文献的に 7〜84 日と症例によって差がみられるが，中央値 42 日と比較的長期間であり
１０），本症例では計 8 週間の抗 菌薬投与を行った．なお血栓性静脈炎に対する抗凝固 療法の意義については報告によって意見が分かれてお り
１），本例では施行しなかった．
Lemierre 症候群は近年稀となっているが，発熱を 伴う耳痛・頸部痛をみた場合に，念頭に置かなければ 診断が遅れることもあり，改めて認識を深める必要が あると思われた．また一般に高齢者においては，本症 例のように疾患の経過が必ずしも典型的でない場合が あるため，注意深く診療にあたらなければならない．
本論文の要旨は第 5 回九州・山口総合診療研究会
（2007 年 9 月 8 日，福岡市）にて発表した．
本論文は新任教員の教育研究推進支援経費（長崎大 学学長裁量経費）の支援を受けて作成した．
利益相反自己申告：申告すべきものなし
文 献1
）Karkos PD, Asrani S, Karkos CD, Leong SC, Theochari EG, Alexopoulou TD, et al.：Le- mierreʼs syndrome : A systematic review. La- ryngoscope 2009；119：1552―9.
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3
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）Yamaguchi M, Nishizawa H, Yasumoto T, Kimura T, Takeuchi Y, Takeshita A, et al.：Le- mierre syndrome with blepharoptosis. Intern Med 2010；49：753―7.
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）Syed MI, Baring D, Addidle M, Murray C, Ad- ams C：Lemierre syndrome : two cases and a review. Laryngoscope 2007；117：1605―10.
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）Jones C, Siva TM, Seymour FK： OʼReilly BJ.
Lemierreʼ syndrome presenting with peritonsil- lar abscess and VIth cranial nerve palsy. J La- ryngol Otol 2006；20：502―4.
10
）Armstrong AW, Spooner K, Sanders JW：Le- mierreʼs Syndrome. Curr Infect Dis Rep 2000；
2：168―73.
A Unique Lemierre Syndrome Case in an Elderly Woman with Deviation of the Tongue
Seiko NAKAMICHI
１）, Koichi IZUMIKAWA
２）, Keita INOUE
１）, Noriho SAKAMOTO
２）, Yuji ISHIMATSU
２）, Shigeru KOHNO
２）& Yoshiyuki OZONO
１）1)
