日臨外会誌 74（８），2220―2227，2013 症 例
下行結腸まで陥入する腸重積を発症した虫垂粘液嚢胞腺癌の １ 例
神鋼病院外科 三 浦 晋 上 原 徹 也 浅 利 建 吾 長谷川 寛 古 角 祐司郎 石 井 正 之 症例は34歳，女性．左上腹部痛を主訴に来院した．造影CTで虫垂粘液嚢腫を先進部 として下行結腸まで陥入した腸重積を認めた．注腸造影検査で腸重積は盲腸まで整復で きたが，完全には整復できなかった．大腸内視鏡検査では盲腸に虫垂開口部を中心に隆 起した粘膜下腫瘍を認めた．腹腔鏡補助下にて手術を開始した．腹腔内を観察すると腹 水や腹膜播種はなく，脾臓・肝臓などの腹腔内臓器に病変を認めなかった．虫垂は盲腸 へ陥入していた．術前の画像診断で嚢胞内に石灰化を伴う充実成分を認めたので悪性腫 瘍の可能性を考慮して，腸重積を完全に整復しないまま回盲部切除D2 リンパ節郭清を 施行した．病理診断は虫垂粘液嚢胞腺癌であり，陥入鞘の盲腸の筋層まで粘液の浸潤を 認めていた．無理に整復した場合は粘液の漏出や播種を併発する可能性を否定できない． 術後は経過良好で ７ 日目に退院した．術後 ２ 年経過したが無再発で生存している． 索引用語：虫垂粘液嚢胞腺癌，腸重積，腹腔鏡下手術 緒 言 虫垂粘液嚢腫は虫垂切除症例の約0.07～0.3％1）2）に みられる比較的まれな疾患である．術前に虫垂粘液嚢 胞腺腫や過形成などの良性疾患と悪性疾患の虫垂粘液 嚢胞腺癌を鑑別することが困難な上に，粘液が腹腔内 に漏出すると予後不良な腹膜偽粘液腫を併発すること がある．治療は切除が第一である．手術では粘液が漏 出しないような愛護的な操作が重要となる．今回われ われは下行結腸まで陥入する腸重積を契機にみつか り，完全に整復しないまま腹腔鏡補助下で回盲部切除 を施行した虫垂粘液嚢胞腺癌の １ 例を経験したので文 献的考察を加えて報告する． 症 例 患者：34歳，女性． 主訴：腹痛，嘔吐． 既往歴・家族歴：特記すべきことなし． 現病歴：2010年 ８ 月，腹痛を主訴に近医を受診した． 抗菌薬による加療で症状は一時改善していたが，10日 後に腹痛・嘔吐を訴えて近医を再診した．腹部超音波 検査で左上腹部に腹腔内腫瘤を指摘され，精査加療目 的で当院を紹介されて受診となった． 入院時現症：身長162cm，体重44kg，腹部は平坦・ 軟で左側腹部に軽度の圧痛を認めたが，反跳痛や筋性 防御は認めなかった．同部に弾性硬で可動性のある腫 瘤を触知した．腸雑音はやや減弱していた． 入院時検査所見：血液検査では特記すべき異常所見 を認めなかった．腫瘍マーカーもCEA 1.6ng/m， CA19-9 19U/mlと上昇を認めなかった． 腹部造影CT所見：下行結腸内に直径約 ５ cmの嚢 胞性腫瘤を認めた．腫瘤には茎を認め，上行結腸へと 連続しており，腫瘤を先進部とした腸重積と診断した． 嚢胞内は石灰化を伴う充実成分を認めた（Fig. 1）． 注腸造影検査所見：腸重積の先進部は下行結腸に存 在した．注腸造影により上行結腸まで整復された．盲 腸下極に直径約 ５ cmの隆起性病変を認め，虫垂や回 腸は造影されなかった（Fig. 2）． 大腸内視鏡所見：盲腸に虫垂開口部を中心に隆起し た粘膜下腫瘍を認めた（Fig. 3）． 手術所見：腸重積を発症した虫垂粘液嚢腫との術前 診断で手術を施行した．術前の画像所見で腸重積先進 部の嚢胞性病変の内部に不均一な充実性成分を認めて いたため，悪性疾患の可能性を考慮していたが，術前 2013年 ３ 月21日受付 2013年 ４ 月24日採用 〈所属施設住所〉 〒651-0072 神戸市中央区脇浜町 １ － ４ －47の造影CTでは#201，#202，#203のリンパ節腫大を 認めなかった．臍下にカメラポート，右側腹部に ５ mmポート，左上腹部に ５ mmポート，左下腹部に 12mmポートを挿入した．腹腔内を観察すると癒着は なく，腹水や腹膜播種を認めなかった．また，脾臓・ 肝臓などの腹腔内臓器に病変を認めなかった．上行結 腸は回盲部から肝弯曲にいたるまで後腹膜にほとんど 固定されていない状態であった．虫垂は盲腸へ陥入し ていた．術中所見でも#201，#202，#203のリンパ節 腫大を認めなかった．悪性腫瘍の可能性を考慮して Fig. 1 腹部造影CT：下行結腸内に直径約 ５ cmの嚢胞性腫瘤を認めた（ｂ）．腫瘤には茎を認め， 上行結腸へと連続しており，腫瘤を先進部とした腸重積と診断した（ａ）．嚢胞内は石灰化を伴 う充実成分を認めた（ｃ，d）． a ｂ ｃ ｄ Fig. 2 注腸造影検査：腸重積の先進部は下行結腸に存在した（ａ）．注腸造影により上 行結腸まで整復された．盲腸下極に直径約 ５ cmの隆起性病変を認め，虫垂，回腸は造 影されなかった（ｂ）． a ｂ
日本臨床外科学会雑誌 74 巻 ― 2222 ― non-touch isolationの概念に基づき，内側アプローチ で支配血管である回結腸動静脈の根部処理を先行し た．カメラポートの創を頭側へ約 ５ cm延長して小開 腹した．粘液が漏出しないように重積を整復しないま ま回盲部を体外に誘導して回盲部切除を施行した．郭 清については術前に悪性疾患の確定診断がついていな かったこと，術前評価と術中所見でリンパ節腫大を認 めなかったことからD2 郭清を施行した．再建は機能 的端端吻合を施行した．手術時間は ２ 時間30分，術中 出血量は20mlであった（Fig. 4）． 切除標本：虫垂根部は球形に腫大して盲腸内に突出 していた．嚢胞壁は石灰化を伴い肥厚しており，内部 はゼラチン様の粘液で満たされていた（Fig. 5）． 病理所見：虫垂粘膜には粘液産生に富む高度な異型 Fig. 4 手術所見：虫垂は盲腸へ陥入して重積していた（ａ）．回結腸動静脈の処理を先行した（ｂ）． 右結腸間膜を授動してから，回盲部を授動した（ｃ）．重積を整復しないまま回盲部を体外に誘 導して回盲部切除D2 郭清を施行した（ｄ）． a ｂ ｃ ｄ Fig. 3 大腸内視鏡：盲腸に虫垂開口部を中心に隆起した粘膜下腫瘍を認めた（ａ，b）． a ｂ
細胞を認め，虫垂粘液嚢胞腺癌と診断された．腺癌の 浸潤は虫垂の筋層までであったが，粘液は盲腸の粘膜 下層まで達しておりSIと判断した．最終診断はSI ly1 v0 pPM0 pDM0 pRM0 N0 （ ０ /20） H0 M0 P0 StageⅡであった（Fig. 6）． 術後経過：術後 ７ 日目に退院した．術後 ２ 年経過し たが無再発で生存している． 考 察 虫垂粘液嚢腫はRokitansky3）が1866年に初めて報告 した疾患で，虫垂の開口部が何らかの原因で閉塞し， 虫垂の内腔に生産された無菌的な粘液により嚢胞性腫 瘤を形成した状態と定義される．虫垂切除症例の0.07 ～0.3％1）2）と報告されており，比較的まれな疾患であ る．組織学的には過形成（mucosal hyperplasia），粘 液嚢胞腺腫（mucinous cystadenoma），粘液嚢胞腺癌 （mucinous cystadenocarcinoma）に分類され，その 頻度は19.5％，52.5％，27.7％4）と報告されている．本 例は粘液嚢胞腺癌であり，原発性虫垂癌の約40％5）を 占める．リンパ行性転移や血行性転移はまれであると されているが，遠隔転移としては脾臓が多いとの報告 がある6）．また，嚢腫の穿孔により腫瘍細胞と粘液が 腹腔内へ散布されると腹膜偽粘液腫（psudomyxoma peritonei）をきたす．その予後は不良で ５ 年生存率は 53～75％，10年生存率は10～32％7）8）と報告されてい る． 虫垂粘液嚢腫には特異的な症状はなく，右下腹部の 腫瘤触知・不快感・疼痛を訴えることもあるが，無症 状で偶発的に発見されることも多い．画像所見として は腹部造影CTや腹部超音波検査で虫垂に粘液貯留を 疑う嚢胞性病変を認める．大腸内視鏡検査では虫垂根 部がドーム状に隆起し，開口部からは粘液の流出を認 める場合がある．注腸造影検査では虫垂は造影されず， 盲腸末端の壁外性圧排像を認める．術前の良悪性の診 断は困難なことが多いが，嚢胞内部に乳頭状の隆起や 結節を認める場合は虫垂粘液嚢胞腺癌の可能性が高い とされる9）．本例では画像所見で腸重積先進部の嚢胞 性病変の内部に不均一な充実性成分を認め，悪性疾患 の可能性を考慮していたが，大腸内視鏡検査での生検 Fig. 5 切除標本：虫垂根部は球形に腫大して盲腸内に突出していた（ａ，b）．嚢胞壁は石灰化 を伴い肥厚しており，内部はゼラチン様の粘液で満たされていた（ｃ，d）． a ｂ ｃ ｄ
日本臨床外科学会雑誌 74 巻 ― 2224 ― は施行できず，術前の確定診断はつかなかった．血中 CEAの 上 昇 は 虫 垂 粘 液 嚢 胞 腺 腫 で31.6 ％ ～46.9 ％10）11），虫垂粘液嚢胞腺癌で61.5～71.0％11）12）と報告 されており，良悪性判断の指標にはならない．本例で は術前の血中CA19-9とCEAの上昇は認めなかった． 虫垂粘液嚢腫は本例のように腸重積を発症すると腹 痛，腫瘤触知などの症状を訴えるが，腸閉塞を合併す ることは少ない13）．画像所見としては腹部造影CTや 腹部超音波検査にて陥入した腸管と腸間膜の脂肪層 が，腸重積の長軸が断層面に平行であれば層状に，垂 直であれば同心円状に描出される．注腸造影検査では 蟹爪状の陰影欠損を認める．医中誌で「虫垂粘液嚢腫」 「虫垂粘液嚢胞腺腫」「虫垂粘液嚢胞腺癌」と「腸重積」 をキーワードに検索したところ，1983年から2012年12 月までで虫垂粘液嚢腫が原因となった腸重積は50例 （会議録除く）の報告があるが，虫垂粘液嚢胞腺癌が 原因となった腸重積は ７ 例であった（Table 1）14）～20）． 平均年齢は61.8歳で男女比は １ ： ６ と女性に多い．高 齢の女性の方が腸管の後腹膜への結合が緩く，腸重積 を起こしやすいとの報告がある21）．腸重積の先進部は ７ 例とも上行結腸または横行結腸であり，下行結腸ま で陥入したのは本例だけであった．虫垂粘液嚢胞腺癌 以外の虫垂粘液嚢腫による腸重積の報告例をみても先 進部が明記されている報告例のなかで下行結腸まで陥 入したのは本例だけであった．上行結腸の後腹膜への 固定がほとんどなかったことが下行結腸まで重積が進 んだ原因と考えられる． 虫垂粘液嚢腫の治療は手術による切除が第一選択で ある．嚢腫の破裂や穿孔によって腹膜偽粘液腫を発症 する可能性があるため，手術操作は粘液を漏出させな いように十分な注意が必要である．切除範囲は過形成・ 虫垂粘液嚢胞腺腫であれば虫垂切除または盲腸部分切 除，虫垂粘液嚢胞腺癌であればD2 以上の郭清を伴っ た回盲部切除または右半結腸切除が必要との報告があ る22）．しかし，最近の報告でも術前診断率は66.7％4） であり，術前の画像所見で良悪性の判断がつかなかっ た場合の術式選択は難しい．十分なインフォームドコ ンセントを施行したうえで，術前に悪性を疑う所見が ない場合は盲腸部分切除を先行して病理所見によって は追加切除を検討する．悪性を疑う所見がある場合は Fig. 6 病理所見：虫垂粘膜には粘液産生に富む高度な異型細胞を認める（ａ：H.E.×20，ｂ： H.E.×100）．粘液塊は盲腸の粘膜下層まで達していた（ｃ：H.E.×20）． a ｂ ｃ
虫垂粘液嚢胞腺癌はリンパ行性転移はまれとされてい るが，回盲部切除D2 郭清以上の術式を施行するのが 現時点では妥当と考える19）22）23）．本例では術前に悪性 疾患を疑う画像所見を認めたが，術前の確定診断がつ いていなかったこと，術前所見と術中所見で明らかな リンパ節転移を認めなかったことから回盲部切除D2 郭清を術式として選択した． 開腹手術か腹腔鏡下手術かについては現時点で一定 の見解はないが，近年虫垂粘液嚢胞腺癌に対する腹腔 鏡下手術の報告が散見される．医中誌で「虫垂粘液嚢 胞腺癌」，「腹腔鏡下手術」で検索したところ詳細がわ かるものは ７ 例であった（Table 2）18）24）～29）．術式は 回盲部切除が ５ 例と多く，結腸右半切除を施行した ２ 例のうち １ 例は虫垂先端の腫瘍が上行結腸に浸潤した 症例であった．術後の観察期間は12～30カ月で， １ 例 が16カ月で卵巣転移と腹膜播種をきたしているが，他 の症例では観察範囲内で再発を認めていない．虫垂粘 液嚢腫に対する腹腔鏡下手術の検討では72例で粘液漏 出を認めず，安全に手術が可能であったとの報告もあ る4）．虫垂粘液嚢胞腺癌に対する腹腔鏡下手術は腹膜 偽粘液腫や腹膜播種，遠隔転移の有無など腹腔内を検 索できる利点があるが，術中操作による粘液や腫瘍細 胞の腹腔内への漏出もあるため，その適応には慎重な 検討が必要である． 腸重積を合併した腫瘍の治療方針については種々の 意見がある．虫垂粘液嚢胞腺癌に腸重積が合併した ７ 例を検討すると全例で術前または術中に腸重積が整復 されていた．本例では術前の注腸造影検査，大腸内視 鏡検査によって腸重積の先進部は下行結腸から盲腸ま で後退していたが，完全には整復できなかった．手術 操作でも粘液の漏出を避けるために，整復しないまま 回盲部切除を施行した．病理所見では腫瘍の浸潤は虫 垂筋層までであったが，粘液は陥入鞘である盲腸の粘 膜下層にまで浸潤を認めており，無理に整復した場合 は粘液の漏出や播種を併発する可能性を否定できな い．腫瘍を切除する前に腸重積を整復することは切除 Table 2 本邦における腹腔鏡下手術を施行した虫垂粘液嚢胞腺癌の症例 （Tは進達度，Nはリンパ節転移） 報告者 報告年 年齢 性別 術前診断 術式 T N 観察期間 1 稲山ら 2003 77 女 虫垂粘液嚢腫 腹腔鏡下回盲部切除 ？ ？ 24カ月 2 東原ら 2005 57 女 炎症性腫瘤 腹腔鏡下右結腸切除 M N0 ？ 3 早川ら 2006 45 女 虫垂癌 腹腔鏡下結腸右半切除（D3）SI N0 13カ月 4 鳥越ら 2007 43 女 虫垂粘液嚢腫 腹腔鏡下回盲部切除 M N0 ？ 5 太田ら 2011 63 男 虫垂粘液嚢腫 腹腔鏡下回盲部切除（D2） M N0 30カ月 6 川口ら 2011 58 女 虫垂粘液嚢腫 腹腔鏡下回盲部切除（D2） SS N0 12カ月 7 宮本ら 2011 79 女 急性虫垂炎 腹腔鏡下回盲部切除（D2） SE N0 16カ月再発 8 Our Case 34 女 虫垂粘液嚢腫 腹腔鏡下回盲部切除（D2） SI N0 24カ月
日本臨床外科学会雑誌 74 巻 ― 2226 ― 範囲を縮小できるかもしれないが，無理な整復は根治 性を損なう恐れがある．腸重積を合併した腫瘍は術前 の整復に固執するべきではないと考える． 結 語 腸重積を併発した虫垂粘液嚢胞腺癌に対して腸重積 を完全に整復しないまま腹腔鏡補助下にて回盲部切除 を施行できた症例を経験した． 文 献
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A 34-year-old woman presenting with left upper abdominal pain came to our hospital. Computed to-mography scan showed intussusception in the descending colon induced by a cystic tumor of the appen-dix. Gastrografin enema repositioned the cystic tumor to the cecum, but, the intussusception was not completely reduced. Laparoscopy-assisted ileocecal resection and regional lymph node dissection were performed without complete reduction of the intussusception. During the laparoscopic surgery, we paid close attention to avoid intraperitoneal dissemination of neoplastic cells and mucoid material. The patho-logical diagnosis was mucinous cystadenocarcinoma of the appendix (SI ly1 v0 N0) which was invading the submucosal layer of the cecum. In this case, complete reduction of the intussusception may have caused pseudomyxoma peritonei. It is possible to perform laparoscopic surgery to treat mucinous cystad-enocarcinoma of the appendix with intussusception. It is not necessary to reduce the intussusception com-pletely when it is induced by cystadenocarcinoma of the appendix.
Key words：appendical mucinous cystadenocarcinoma，intussusception，laparoscopic surgery
