蝶
形
骨
洞
真
菌
症
の3例
吉田
正 ・中村光士郎 ・小林
泰輔 ・富所
雄 一
Three
Cases
of Sphenoid
Sinus
Mycosis
Tadashi Yoshida, Koshiro Nakamura, Taisuke Kobayashi and Yuichi Tomidokoro (Ehime Central Prefectural Hospital)
Mycosis in the paranasal sinus is commonly found in the maxillary sinus, but rarely in the sphenoid sinus. In this paper, three cases of sphenoid sinus mycosis are reported and the clinical feature are com-pared with the 25 other cases reported in Japan since 1968. Our three patients had complained of head-ache and eye pain, which were thought to be characteristic symptoms in the 25 previous cases. One of the three patients had onset with a background of rheumatoid arthritis and needed steroid medication, but the other two patients had no improvement with medication for sinusitis. By CT scanning and MRI, a lo-calized sphenoid sinus lesion was detected as a characteristic findings for paranasal sinus mycosis, show-ing irregular mosaic contras on CT scannshow-ing and low intensity signal on Ti and T2 MRI imagshow-ing. The def-inite diagnosis was made by means of histological examination for a block age in the affected sinus cavity. Endoscopic sphenoidectomy was performed through the parsnaslis of the anterior wall of sphenoid sinus and was usefull for total removal of the lesion.
Key words:sphenoid sinus, mycosis, endoscopic sphenoidectomy
は じめ に 副 鼻 腔 真 菌 症 は 近 年 増 加 傾 向 に あ る と指 摘 され て い る1). そ の原 因 と して, 高 齢 者 や 糖 尿 病 患 者 が増 加 して い る こ と, 抗 生 物 質 や ステ ロイ ド剤 な どの頻 用 に よ って 免 疫 能 が低 下 した 患者 が増 加 した こ とな どが考 え られ て い る1)2). ま た, 副 鼻 腔 真 菌 症 の 多 くは上 顎 洞 にみ られ, 蝶 形 骨 洞 に発 生 す る こ とが 比較 的 ま れ で あ る と され て い る3). 今 回, 愛 媛 県 立 中央 病 院 耳 鼻 咽 喉 科 にお い て平 成 3年4月 か ら平 成13年3月 ま で の11年 間 に, 蝶 形 骨 洞 真 菌 症 を3症 例 経 験 した の で 文 献 的 考 察 を 加 え て 報 告 す る. 症 例 症 例 の 概 要 は 表1に 示 す とお りで あ る. いず れ も50歳 以 上 の女 性 で, 鼻 根 部 痛 を含 む 頭 痛 と眼 痛 を主 訴 として い た. そ の罹 患 期 間 は3ヵ 月 か ら2年 に及 んで お り, 症 例1は 前 頭 部 痛 を 自覚 す る3年 前 か ら慢性 関節 リウ マ チ で プ レ ドニ ン5mg/日 を内 服 して い た例 で あ る. 頭 痛 発 現 後, 約2年 して 右 眼 痛 も生 じ る よ うにな り近 医脳 神経 外 科 を受 診 した と ころ, CTに て 右 蝶 形 骨 洞 の異 常 陰影 を指 摘 され 当科 へ 紹 介 され た. また 症 例2と3で は 頭 痛 を主 訴 に近 医耳 鼻 咽 喉 科 で 副 鼻 腔 炎 として 内 服 治 療 され る も改 善 せ ず, 眼 痛 も 自覚 す る よ うにな った た め 当科 を 紹 介 され た例 で あ る. CTは 全 例 に施 行 され, 症 例1, 2で は蝶 形 骨 洞 に限 局 し た 内部 不 均 一 な モ ザ イ ク像 を認 め, 症 例3で は右 蝶 形 骨 洞 内 にポ リー プ様 の軟 部 陰影 が認 め られ た. 骨 壁 の肥 厚 や 欠 損 な どの所 見 は い ず れ も認 め な か っ た(図1). ま た, MRIは 症 例1と2に 対 して 施 行 した が, 2例 と もT1強 調 像 で 中等 度, T2強 調 像 で は 著 明 な低 信 号 が 得 られ た(図 2). 症 例1と2で は, 画 像 診 断 か ら副 鼻腔 真 菌 症 が疑 わ れ, 内視 鏡 下 蝶 形 骨 洞 開 放 術 を施 行 した. しか し, 症 例 愛媛県立 中央病院耳鼻咽喉科
784 吉 田 正, 他3名 耳 鼻 臨 床 96:9
表1 当 院 で 経 験 した3症 例
図2 MRI画 像 3で は術 前CT所 見 か ら真 菌 症 は考 え られ ず, 粘 膜 病 変 が疑 われ 内視 鏡 下 蝶 形 骨 洞 開放 術 を施 行 した と ころ, 真 菌 塊 と判 明 した例 で あ る. 3例 とも蝶 形 骨 洞 自然 口 を拡 大 して洞 を 開放 した が, 症 例1と3で は 自然 口へ の ア プ ロー チ を 容 易 にす るた め鼻 中隔矯 正 術 も施 行 した. 蝶 形 骨 洞 開 口 部 は 症例1で 炎 症 性 に閉 塞 して い た が, ほ か の
2例 で は 開 存 して い た(図3a, 4a, 5a). 洞 内 には乾 酪
化 物 質 や 黒 褐 色 の 真 菌 塊 が 認 め られ た た め(図3b, 4b, 5b), これ らを病 理組 織検 査 した と ころ 全例 アス ペ ル ギ ル ス 菌 糸 が確 認 で きた(図6). 洞 粘 膜 が 正 常 と思 わ れ た 症 例2と3で は 菌 塊 を 摘 出 した だ けで 治 癒 した が, 術 前 ス テ ロイ ドを服 用 して い た 症 例1で は洞 底 部 に 白色 の 分 泌 物 貯 留 を認 め た た め, 抗 真 菌 剤 を3ヵ 月 間 内服 投 与 し 治 癒 で きた(図3c, 4c, 5c). 考 察 1) 頻 度 につ い て 佐 伯 ら3)の 副 鼻 腔 真 菌 症 の統 計 的観 察 に よる と, 蝶 形 骨 洞 真 菌 症 は143例 中11例(7.7%)で あ った とい う. ま た, Ferreiroら4)の 報 告 で は約17%と 若 干 本 邦 よ り割 合 が高 い が, いず れ に して も蝶 形 骨 洞 真 菌 症 は比 較 的 ま れ な疾 患 で あ る. 本 邦 に お け る1968年 か ら2002年 まで の蝶 形 骨 洞 真菌 症 報 告 例 は, 今 回渉 猟 し え た 限 り, 自験 例 を含 め て28例 にす ぎな か った(表2)5)∼22). 2) 臨 床 像 につ い て これ ら28例 の報 告 例 にお い て は, ほ か の 副鼻 腔 真 菌 症 と同 様, 中高 年 の 女 性 に好発 す る 傾 向 が認 め られ た. ま た, 確 認 され た 菌種 は ア スペ ル ギ ル ス が26例(92.9%) で あ り, カ ン ジ ダ, ム コー ル が そ れ ぞ れ1例 ず つ で あ っ た こ と よ り, 真 菌 症 の 大 部 分 は ア スペ ル ギ ル ス に よる も の で あ る. 上 顎 洞 真 菌 症 で は 頬部 腫脹 ・疼 痛 とい う頬部 症 状, 次 い で 鼻 閉, 鼻 漏(時 に血 性)が 多 い と され て い る3)が, 蝶 形 骨 洞 真 菌 症 で は 自覚 症 状 と して 頭 痛 や 眼 窩 部 痛 な ど の疼 痛 の 頻 度 が 多 い の が 特 徴 的 で あ る. しか し, 鼻 漏, 後 鼻 漏 な どの鼻 症 状 を訴 え る こ と もあ るた め, 治 療 上 注 意 が必 要 とな る. 3) 成 因 につ い て 発 症 の要 因 と して易 感 染 性 や 免 疫 能 低 下 を生 じ る よ う
786 吉 田 正, 他3名 耳 鼻 臨 床 96:9
図3 症例1の 内視 鏡 所 見
図5 症 例3の 内視 鏡 所 見 図6 症 例1の 病 理 組 織 像(HE染 色, 200倍) 多 数 の ア ス ペ ル ギ ル ス 菌 糸 が 認 め られ る. な 基 礎 疾 患 が 挙 げ られ るが, これ ら28例 中 で は糖 尿 病3 例, 関 節 リウマ チ3例, 急 性 リンパ 性 白血 病 と 胃癌 が そ れ ぞ れ1例 ず つ 認 め られ た. ま た, 28例 中原 因 死 は3例 あ り, そ れ らは重 篤 な糖 尿 病, 急 性 リンパ 性 白血 病 で 化 学 療 法 施 行, 関 節 リ ウマ チ で免 疫抑 制 剤 投 与 して い た例 で あ っ た こ と よ り発 症 だ け で な く侵 襲 要 因 と して も免 疫 能 が 関 与 して い る と考 え られ る. しか し, 既 往 に特 別 な 要 因 が な い もの も多 く認 め られ る こ と よ り, 局 所 要 因 も 重 要 と思 わ れ る. 東 松 ら20)は 全 身状 態 よ りも む しろ副 鼻 腔 粘 膜上 皮 の 線 毛 運 動 障 害, 菌 塊や 粘膜 腫 脹 に よる排 泄 障 害 な どの局 所 的 条 件 が 重 要 で あ る と述 べ, ま た 椿 ら9) も蝶 形骨 洞 嚢 胞術 後 に発 生 した 真菌 症 の経 験 か ら病 的 粘 膜 が 真 菌 症 発 症 の 可能 性 を 増加 させ る の で は な い か と述 べ て い る. よって何 らかの炎症が先行 して洞粘膜 の粘液 線 毛 運 動 低 下, 排 泄 障 害 を 起 こ し真 菌 症 が発 症 しやす く な るの で は な い か と思 わ れ る. 4) 画 像 診 断 の重 要 性 につ い て 副 鼻 腔 真 菌 症 の 診 断 に はCT, MRIが 有 用 で あ る23). CT上 は 真 菌 塊 を疑 わ せ る高 吸 収 域 と低 吸収 域 の混 在 す るモ ザ イ ク 像 を呈 す る こ とが 多 く, と き に骨 壁 の肥 厚, 菲 薄 化 や 骨 破 壊 像 をみ る こ と もあ る. 28例 中CTを 施 行 した の は22例 で あ りそ の うち半 数 の11例 にモ ザ イ ク 像 を認 め, 骨 破 壊 像 は5例 に認 め られ た. MRIに お い て は
788 吉 田 正, 他3名 耳 鼻 臨 床 96:9 表2 蝶形骨洞真菌症の国内報告例 典 型 的 な所 見 と してT1強 調 像 で低 ∼ 中信 号, T2強 調 像 で低 信 号 を 呈 す る と され て い る. 特 に菌 塊 に相 当す る部 分 がT2強 調 像 にお い て著 明 に低 信 号 を 呈 す る. これ は 副 鼻腔 の 炎 症 性 疾 患 や腫 瘍病 変 の 大部 分 がT2強 調 像 に お い て 高 信 号 を呈 す るの に対 して 副 鼻腔 真 菌 症 に特 徴 的 な 所 見 で あ る. この よ うな 特 徴 的 な 画 像 所 見 によ り副 鼻 腔 真 菌 症 の 典 型 例 で は, CT, MRIで ほ ぼ 診 断 が つ く と思 わ れ る. 今 回 わ れ わ れ が 経 験 した 症 例 で もCT, MRIを 施 行 した2例 はCT上 モ ザ イ ク像 を認 め, MRIで はT1 強 調 像 で 中等 度, T2強 調 像 で は著 明 な 低 信 号 が 認 め られ た た め, 術 前 診 断 にCT, MRIは 非 常 に有 用 で あ っ た. し か し, 28例 中3例 で はCT, MRIを 併 用 して も特 徴 的 な 所 見 を呈 さず 術 前 診 断 が 困難 で あ っ た こ とか ら, 確 定 診 断 に はや は り菌 の 同定 が 必要 で あ る. 5) 確 定 診 断 につ い て 28例 の 確 定 診 断 は 全 例 病 理 組 織 検 査 に よ る もの で あ り, 培 養 は13例 で行 わ れ た がす べ て 陰性 で あ った. 藤 田 ら15)は真 菌 塊 に は胞 子 が 少 な い た め に培 養 に よ って 真 菌 が検 出 され る こ とは きわ めて 低 く, 病 理 組 織 検 査 にて 診 断 され る こ とが多 い と述 べ て い る. よ って 副 鼻 腔 真 菌 症 は病 理 組 織 学 的 に診 断 す る の が有 用 で あ る とい え る. 6) 治 療 につ い て 副 鼻腔 真 菌 症 の 治療 に は外 科 的手 術 で洞 を 開放 し好 気 性 にす る こ とが 第1選 択 で あ る と考 え られ る. 28例 中1 例 を除 い て す べ て 鼻 内蝶 形骨 洞 開放 術 が施 行 され, 1990 年 代 以 降 の 報 告 例 で は ほ とん ど内視 鏡 下 に手 術 を行 っ て い た. 抗 真 菌 剤 の 使 用 に関 して は 洞 の 洗 浄, 注 入等 の局 所 投 与 を行 って い るの が5例, 全 身 投 与 を行 って い るの が7例, 局 所, 全 身投 与 を 行 っ て い る の が6例 で あ っ た. 術 後 再 発 をみ た の は1例 のみ で あ った. 術 後 抗 真 菌 剤 の
投 与 につ い て は意 見 の分 かれ る と ころ だ がYiotakisら24) はHora25)の い う非 侵 襲 型 の場 合 に は 内視 鏡 下 の菌 塊 摘 出, 洞 の 開放 のみ で改 善 す る と述 べ て い る. 28例 中10 例 は蝶 形 骨 洞 を 開放 し, 菌 塊 を除 去 した のみ で あ るが 良 好 な結 果 を得 て い る. これ らよ り非 侵 襲 型 の蝶 形 骨 洞 真 菌 症 の場 合 に は, 鼻 腔 との交 通 を十 分 につ け真 菌 塊 や 乾 酪 様 物 質 を除 去 す る と病 的 粘 膜 は 回復 して くる と思 わ れ る. そ の 際, 内視 鏡 下 副 鼻 腔 手 術 は安 全 性, 低 侵 襲 性 で 優 れ て お り26), 自験 例 で も 内視 鏡 下 に蝶 形 骨 洞 開 放 を 行 っ た が蝶 節 陥 凹 を 明視 下 に操 作 が で き るた め非 常 に有 効 で あ っ た. 侵 襲 型 の ア スペ ル ギル ス症 の場 合 に は よ り 積 極 的 な治 療 が必 要 で, Hora25)は 手 術 に よ る病 巣 の徹 底 的 除 去 と抗 真 菌 剤 の局 所 ・全 身 投 与 に頼 らざ る を得 な い と して い る. 抗 真 菌 剤 は ア スペ ル ギル ス症 の第1選 択 薬 剤 で あ る ア ム ホテ リシ ンBが 最 も効 果 が大 きい とされ て い る. 局 所 投 与 と して 中村27)は アム ホ テ リシ ンBを 生 理 食 塩 水 に溶 解 し(20mg/100ml), 洗 浄 後, さ らに注 入 し しば ら く と どめ る と述 べ て い る. しか し確 立 され た 方 法 は な く侵 襲 型 ア スペ ル ギル ス の手 術 的 治 療, 効 果 的 な 抗 真 菌 剤 の投 与 法 につ い て今 後 検 討 して い か な けれ ば な らな い と思 わ れ る. ま と め 1) 蝶 形 骨 洞 真 菌 症 の3例 を報 告 し, これ ま で に報 告 さ れ た25例 を含 め た 蝶 形 骨 洞 真 菌 症28例 の 臨床 像 につ い て検 討 を行 っ た. 2) 副 鼻 腔 真 菌 症 のMRIはT1強 調 像 で低 ∼ 中信 号, T2 強 調 像 で 低 信 号 と特 徴 的 な 所 見 を示 し診 断 に有 用 で あ る. 3) 非 侵 襲 型 の 蝶 形 骨 洞 真 菌 症 の 治 療 は手 術 的 な 病 巣 開放 除 去 で あ る が, そ の 際 内視 鏡 下鼻 内副 鼻 腔 手 術 は有 効 で あ る. 本論文の要 旨は第36回 日耳鼻 愛媛県地 方部会 学術講演会(平 成13年4月15日, 松 山市)に おいて口演 した. 参考文献 1) 川上 頴:副 鼻腔 真菌症 の臨床 的研究. 日耳鼻71:370∼ 389, 1968. 2) 北 秀明, 朝倉光司, 石川忠孝, 他:鼻 副鼻腔 真菌症 の臨 床的検討. 耳鼻臨床92:151∼155, 1999. 3) 佐伯忠彦, 竹 田一彦, 白馬伸洋:副 鼻腔 真菌症 の臨床的検 討. 耳鼻臨床89:199∼207, 1996.
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