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THE JOURNAL of JAPANESE COLLEGE of ANGIOLOGY Vol. 61 ●症例報告●
症状の消長を認めた膝窩動脈外膜囊腫の1手術例
森下 寛之，長谷川 豊，江連 雅彦，岡田 修一，金澤 祐太，加我 徹 要 旨： 3 年前に間歇性跛行を自覚した 48 歳男性。3 カ月前から症状が再燃し，閉塞性動脈硬化症疑いで紹介 された。右下肢 ABI は 0.67 であり，造影 CT, MRI では囊腫による膝上膝窩動脈の狭窄を認めた。外膜囊腫の診 断で膝窩動脈切除，自家静脈置換術を施行した。術後 1 年以上経過し，再発なく経過している。膝窩動脈置換 術におけるグラフト選択については，病変の局在や症例の背景を考慮したグラフト選択が重要である。（J Jpn Coll Angiol 2021; 61: 45–48）Key words: cystic adventitial disease, intermittent claudication, autologous vein grafting
受付：2021 年 2 月 16 日 受理：2021 年 4 月 21 日 公開：2021 年 6 月 10 日 序 言 血管外膜囊腫は動脈外膜の粘液変性により外膜と中膜 の間にコロイド様物質が貯留して動脈内腔に狭窄を来 し，虚血症状が生じる病態であり，膝窩動脈に好発す る。間歇性跛行を来す疾患との鑑別が必要であるが，症 状の消長を認めることがあるとされている。今回われわ れは 3 年の時間を経て症状が再燃した膝窩動脈外膜囊腫 の症例を経験したので報告する。 症 例 症 例：48 歳，男性 主 訴：間歇性跛行 既往歴：特記事項なし 家族歴：特記事項なし 現病歴：3 年ほど前に断続的な間歇性跛行を自覚した が，その後症状は消失したため受療行動なく経過した。 3 カ月前から再度，300 m ほどの間歇性跛行を認め，持 続するために近医を受診した。閉塞性動脈硬化症疑いで 精査加療目的に当院へ紹介された。 入 院 時 現 症： 身 長 172 cm， 体 重 65 kg， 血 圧 128/84 mmHg，心拍数 65 bpm，外来初診時は下肢の動脈拍動は 右膝窩動脈より末梢で触知できなかったが，入院時は右 足背動脈の拍動は触知可能となっていた。 入院時血液検査：中性脂肪 174 mg/dL，尿酸 8.1 mg/dL 以外は正常範囲。 初診時 ABI：右 0.67，左 1.12 心電図：洞調律，心拍数 66 回/分 血管造影：膝蓋骨上縁の高さの膝窩動脈に主に右側壁 から圧排される辺縁平滑なくちばし状の高度狭窄病変を 認め，側副血行路の発達も認めた（Fig. 1 左）。 造影 CT：右膝窩動脈の内腔へ突出する低濃度結節を 認め，動脈長軸方向で 24 mm の長さ。その他の下肢動脈 に有意な狭窄や石灰化を認めない（Fig. 1 右）。 MRI：右膝窩動脈に頭尾側方向に 23 mm の長さの T2 強調像で高信号を呈する囊腫を認めた。CT 撮影時に比 較して狭窄の程度が軽度であり，囊腫の分布が変化して いた（Fig. 2）。 治療方針：症状は一定でなく，画像所見においても狭 窄の程度が変化しているが，膝窩動脈外膜囊腫の診断で 群馬県立心臓血管センター心臓血管外科 doi: 10.7133/jca.21-00003
Figure 1 Preoperative angiography (left) and three-dimensional computed tomography (right) showed right popliteal artery obstruction above the knee. Collateral arteries were observed. No atherosclerotic change was noted.
46 脈管学 Vol. 61 動脈切除，自家静脈による血管置換術の方針とした。 手術所見：仰臥位で手術を開始した。左大 部から大 伏在静脈を採取した。右大 内側を切開し，膝窩動脈近 位部を確保した。腹臥位に体位変換し，右膝窩部背側を 膝窩内側から S 字型に切開し，後方アプローチにて膝窩 動脈を露出した。病変と思われる部位は外膜の暗赤色調 の変化を認めた。外膜を切開すると無色透明なゼリー状 の物質の排出を認めた。病変部の中枢末梢で膝窩動脈を 遮断し，病変部を切除した。採取した大伏在静脈を端端 吻合し，血管置換術を施行した（Fig. 3）。 病理組織学的所見：動脈壁は軽度肥厚していた。外膜 に非腫瘍性の囊胞が形成されており，囊胞壁を覆う上皮 や中皮は認めなかった。 術後経過：術後 ABI は右 1.17，左 1.16 に回復した。創 部の問題なく退院し，手術後 1 年間再発なく経過してい る。自家静脈グラフトに対して Aspirin の内服を継続し ている。 考 察 動脈外膜囊腫は 1947 年に Atkins, Key らによって左外
腸骨動脈の myxomatous tumor arising in the adventitia とし
て初めて報告1）され，膝窩動脈の外膜囊腫は，1954 年 に Ejrup らが最初に報告した2）。本邦では 1960 年に石川 らにより初めて報告され3），2010 年に高橋らが 116 例の 本邦報告例を集計して報告した4）。閉塞性動脈硬化症 の好発年齢より若年の 30∼50 代男性に多いとされてお り5），高橋らの報告4）では，年齢は 17∼78 歳に広く分 布し，平均年齢は 50.0 歳であった。性別については男性 が 87.1% と圧倒的に多く，左右差は認めなかった。 本疾患の原因として，これまでに 1）反復外傷説，2） 全身性の外膜変性説，3）間葉系細胞の動脈壁内迷入 説，4）関節滑膜細胞起因説が報告されている6）が，い まだに定説はない。臨床症状は間歇性跛行であり，閉塞 性動脈硬化症や膝窩動脈捕捉症候群などの慢性動脈閉塞 症との鑑別が必要となる。唯一の特徴としては症状の消 長を認めることである7）。本症例においても 3 年前の初 発の後，一度症状は消失していた。また，術前外来受診 時には右膝窩動脈以下の末梢動脈拍動を触知したことも あった。膝関節伸展時には足部の動脈拍動が触知され るが，膝関節屈曲時はその拍動が消失する 石川のサイ ン が知られている3）。 診断は超音波検査，血管造影検査，CT 検査，MRI 検査 が有用である。血管造影検査では，砂時計様，三日月刀 様と形容される限局性の辺縁平滑な狭窄病変が描出され る。CT, MRI 検査では膝窩動脈に囊腫性病変が認められ， さらに MRI 検査では囊腫の質的診断が可能となる。囊腫 は T2 強調像で高信号を呈し，T1 強調像では囊腫内には さまざまな信号を呈する。本症例では，T2 強調像で高信 号を呈し，T1 強調像で低信号を呈した。また，血管内超 音波検査では狭窄部位の血管中膜と外膜の間に多房性の カプセルを認め診断に有用であったとする報告もある8）。 外膜囊腫が自然退縮したとする報告5, 9）もあるように， 本症例では撮影時期が 1カ月異なるCTとMRI で狭窄の程 Figure 2 Preoperative contrast-enhanced computed tomography (CT) revealed a cystic formation in the right popliteal artery (left). The cystic region showed a high degree of signal intensity on the T2-weighted magnetic resonance (MR) image (right). MR imaging was per-formed a month after CT. The degree of stenosis and the distribution of cystic regions (blue) were different between the MR and CT scans.
Figure 3 Intraoperative findings showed that gelatinous tissue was vacated from the cystic region.
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THE JOURNAL of JAPANESE COLLEGE of ANGIOLOGY Vol. 61 度に大きな差を認めた。CTとMRIという検査方法の違 いがあり直接の比較は困難であるが，1カ月遅れて撮影 した MRI では囊腫が退縮したように描出されており，こ のことが症状の消長に関連しているものと考えられた。 症状が一定ではないことが知られているが，間歇性跛行 の症状の既往がある場合には治療の適応となり，囊腫内 容の 刺吸引，経皮的血管形成術，囊腫切開，囊腫壁切 除，動脈切除および代用血管による置換術，バイパス手 術が行われる10）。 刺吸引，経皮的血管形成術は低侵襲 であるが，再発の可能性が報告11, 12）されており，侵襲は 大きいが根治性が高いのは病変部の動脈切除および代用 血管による置換術である。代用血管の選択については鼠 径靭帯以下の血行再建では自家静脈グラフトの使用が推 奨されている7）が，膝窩部膝窩動脈においては明確な記 載はない。閉塞性動脈硬化症に対する大 –膝上膝窩動 脈のバイパス手術では人工血管でも 色ないとする報告 がある13）。膝窩動脈外膜囊腫に対する血管置換術の人工 血管と自家静脈を比較した報告は検索し得なかったが， 近似した部位の血管置換術となりうる膝窩動脈瘤に対す る血管置換術の成績では，自家静脈の優位性を示唆する 報告が散見される14, 15）。一方，Pulliらは，術後 5 年の開 存率を，自家静脈 79.9%，人工血管 71.5%と報告し，有 意差はないとしている16）。また，神谷らは同様に膝窩動 脈瘤に対する膝部の膝窩動脈バイパス術において 8 mm または 10 mm の人工血管であれば，自家静脈と同等以上 の 5 年開存率を得られたと報告している17）。平本は，膝 窩動脈外膜囊腫の治療において人工血管を選択する理由 として閉塞性動脈硬化症などの動脈硬化性疾患では，末 梢病変の残存などにより吻合部の末梢側血流に問題を残 すことが多いが，本疾患は病変部以外の血管は正常で あることが多いため，人工血管を使用してもグラフト内 の血流を良好に維持でき，長期の開存が期待できると考 察した8）。本疾患の血管置換術に際しては，病変の局在 や症例の背景を考慮し，グラフトの選択をすることが重 要であると考えられた。本症例においては若年ではある が，可動性の高い膝関節部であり，前後の血管径を考慮 し，大伏在静脈を選択した。使用する大伏在静脈グラフ トは健側から採取したが，手術の際の剝離や術後の血腫 などにより万が一，膝窩静脈に血栓形成を認めた時に表 在静脈が存在している方が有利と考えたためである。 結 語 症状の消長を認めた膝窩動脈外膜囊腫に対して，囊腫 を含めた動脈切除と大伏在静脈による置換術を施行し， 良好な結果を得た。動脈切除および代用血管置換をした 症例においても再発例が報告されており18），置換した 自家静脈の開存性と併せて，引き続き慎重な経過観察が 必要であると考えられた。 利益相反 共著者全員が利益相反はない。 付 記 第 48 回日本血管外科学会学術総会，2020 年，WEB 開 催にて発表した。 文 献
1) Atkins HJ, Key JA: A case of myxomatous tumour arising in the adventitia of the left external iliac artery. Br J Surg 1947; 34: 426–427
2) Ejrup B, Hiertonn T: Intermittent claudication; three cases treated by free vein graft. Acta Chir Scand 1954; 108: 217– 230 3) 石川浩一，三島好雄，小林 茂，他：膝窩動脈外膜囊 腫について．日外会誌 1960; 61: 264–273 4) 高橋英樹，西岡成知，莇 隆：間歇性跛行にて発症 した膝窩動脈外膜囊腫に対する 1 手術例—本邦におけ る報告 116 例の検討を含めて—．日心外会誌 2010; 39: 220–225 5) 月岡祐介，村井則之：自然回復した膝窩動脈外膜囊腫 の 1 例—過去の報告例の検討—．日血外会誌 2011; 20: 937–940
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9) Jibiki M, Miyata T, Shigematsu H: Cystic adventitial disease of the popliteal artery with spontaneous regression. J Vasc Surg Cases Innov Tech 2018; 4: 136–139
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18) Tsolakis IA, Walvatne CS, Caldwell MD: Cystic adventitial disease of the popliteal artery: diagnosis and treatment. Eur J Vasc Endovasc Surg 1998; 15: 188–194
A Case of Graft Replacement for Cystic Adventitial Disease of the
Popliteal Artery with Development and Remission of Symptoms
Hiroyuki Morishita, Yutaka Hasegawa, Masahiko Ezure, Shuichi Okada, Yuta Kanazawa, and Toru KagaDivision of Cardiovascular Surgery, Gunma Prefectural Cardiovascular Center, Gunma, Japan Key words: cystic adventitial disease, intermittent claudication, autologous vein grafting
A 48-year-old man who had intermittent claudication 3 years ago experienced a recurrence of symp-toms 3 months prior and was referred to our hospital with suspected arteriosclerosis obliterans. His right ankle-brachial index was 0.67; contrast-enhanced computed tomography and magnetic resonance imaging showed a stenotic lesion in the popliteal artery above the knee due to cystic tumors. Cystic adventitial disease was diagnosed. We performed popliteal artery resection and anatomical reconstruction with an autologous vein graft. There has been no recurrence of symptoms 1 year postoperatively. Appropriate graft selection considering the location of the stenotic region and patient background is crucial.
(J Jpn Coll Angiol 2021; 61: 45–48) Online publication June 10, 2021
