発達障害児を対象とした語想起課題による
実行機能の評価に関する展望
惠 羅 修 吉
要 旨 実行機能の評価課題として語想起課題を取り上げ、発達研究と発達障害に関する研究について展 望した。語想起課題は、一定の制限時間内で特定の検索手がかりに対応して、できるだけ多くの単 語を産出する課題であり、記憶検索方略の生成と実行に関わる実行機能の関与が強く影響するとい われている。発達期にある子どもを対象とした基礎的研究が少なく、確固とした知見を得るには 至っていない。課題遂行に関与する認知機能を明確にする作業とともに、課題遂行の発達的変化に ついて明らかにすることが今後の課題である。 はじめに 近年、教育現場において特別支援教育の浸透 が進み、発達障害のある子どもに対する教育や 支援のあり方に関する関心が高まっている。特 別な教育的ニーズのある児童生徒に対し、より 的確で効率的な支援を提供するには、科学的 な根拠に基づく教育実践を推進する必要があ る。根拠に基づく教育実践では、①対象となる 児童生徒が抱える困難を特定し、その要因につ いて推察するとともに、活用可能な資源を明確 にするアセスメントを実施し、②アセスメント から得られた情報と先行研究の知見を基盤とし て個別の支援計画を作成・実行し、③その効果 を検証して支援計画の適切性や効率性を吟味す ることで支援計画の維持あるいは修正の判断を 行う、といった循環の形成が重要となる。この ような根拠に基づく教育実践の循環プロセスに おいて、心理学が貢献できる点として、子ども の認知機能に関する査定・評価方法を開発する こと、子どもの認知特性を理解する上での理論 的枠組みを提供すること、以上２点が主要であ ると考える（惠羅，2007）。本稿では特に前者 の視点に立ち、脳損傷患者や認知症患者を対象 とした神経心理学研究において蓄積の厚い検査 の一つである語想起課題（Verbal Fluency Task１））を取り上げる。語想起課題について、発達的な 視点から先行研究を展望し、今後の課題につい て検討することにする。 語想起課題は、一定の制限時間内で特定の記 憶検索手がかりに対応して産出した単語項目数 を指標とする長期記憶に基づく語彙検索課題で ある。多くの記憶再生課題では、実験者が記銘 材料を提示し、ある遅延時間を経た後、提示し た項目の再生が求められる。語想起課題におい ては符号化と貯蔵の段階がない。より正確にい えば、符号化と貯蔵については、実験者が操作 する要因とはなっていない。語想起課題では、 香川大学大学院教育学研究科高度教職実践専攻
被験者は、検索手がかりの提示を受け、長期記 憶として安定（固定化）した語彙記憶から手が かりに該当する単語を検索して産出する。符号 化と貯蔵段階を操作せずに長期記憶からの検索 を要求するという課題特徴より、語想起課題 は、語彙記憶における検索方略の生成および使 用といった実行機能（executive functions）を相 対的に強く反映すると考えられる。語想起課題 は、検査手続きが簡単であることから、これま でに脳損傷患者ならびに高齢者や認知症患者を 対象とした臨床的な神経心理学的アセスメント として標準的に用いられてきた。本稿では、は じめに語想起課題の概要について簡単に説明 し、その後、発達研究と発達障害（本稿では発 達障害を発達期に生じる障害という広義で用い る）を対象とした先行研究について展望する。 最後に、発達障害児の認知機能を評価する検査 としての有用性について考察する。 語想起課題の概要 語想起課題とは、ある属性を共有する単語を 限られた時間内で可能な限り数多く再生する 語彙検索課題である。通常、制限時間は１分間 で、制限時間内で想起された再生語数を指標と する。語想起課題には、いくつかのバリエー ションがあるが、主要な２つのタイプとその他 に分類することが可能である（惠羅，1992）。 ① 頭文字（あるいは語頭音）を共通の属性とし て手がかりとする単語想起課題（Letterある いはPhonological fluency task）
英語などアルファベットを使用する言語圏 では、アルファベット１文字を被験者に提示 して、その文字から始まる単語をできるだけ 多く想起させる頭文字検索として施行される の が 一 般 的 で あ る（e.g., Borkowski, Benton, & Spreen, 1967）。日本語の場合、被験者に対して 仮名１文字を提示するかまたは一音を提示し て、その音で始まる単語をできるだけ多く再 生させる語頭音検索が施行されている。以下、 「音韻手がかり法」とする。 ② 上位の意味論的カテゴリを共通属性として 手がかりとする単語想起課題（Categoryある いはSemantic fluency task）
被験者に対してカテゴリ名称（例えば、「動 物」「果物」）を提示し、そのカテゴリに属する 項目をできるだけ多く再生することを課題とす る。ボストン失語症検査や WAB 失語症検査の 下位検査として採用されている。この方法で は、単語検索に際してサブカテゴリ・シフト、 例えば、手がかりとするカテゴリが「動物」で あれば「ほ乳類」「鳥類」「魚類」などのサブカ テゴリに分割し、サブカテゴリごとに項目を検 索するといった効率的な検索方略がある。以 下、「カテゴリ手がかり法」とする。 ③ その他の想起課題 上記の２つのタイプが最もよく使用される 語想起課題であるが、その他にスーパーマー ケットで購入可能な品物リストを検索する想 起課題（Supermarket Task: Martin & Fedio, 1983; Mattis, 1976）、アルファベットの順序どおり に 単 語 を 表 記 す る 課 題（Orthographic Fluency Task: Berninger & Alsdorf, 1988; Berninger & Fuller, 1992）、特定の文字を含まない単語を 報 告 す る 課 題（Bryan & Luszcz, 2000; Bryan, Luszcz, & Crawford, 1997）、 制 約 条 件 な く で きるだけ多くの単語を再生する自由想起課 題（Unconstrained Oral Naming Task: Beausoleil, Monett, Le Blanc et al., 2001; Le Blanc & Joanette, 1996）、 人 が な す こ と が で き る 行 動 を表現する動詞を生成する課題（Action Verbal Fluency Task: Östberg, Crinelli, Danielsson et al., 2007; Piatt, Fields, Paolo et al., 1999, 2004）などが ある。なお、これらの施行方法の使用頻度は、 前の２つのタイプに比較すると、極めて低い状 況にある。 発達研究 行動指標による研究２） 語想起課題は脳損傷患者や認知症患者を対 象とした神経心理学的研究より発達した課題 であり、子どもを対象とした研究の蓄積は相 対的に少ないといえる。発達的視点にたった研
究では、就学前から義務教育段階においては 年齢の増大（あるいは学年進行）に伴い、遂行 成績が向上することが知られている（Ardila & Rosselli, 1994; Ardila, Rosselli, Matute et al., 2005; Berninger & Fuller, 1992; Brocki & Bohlin, 2004; Chan & Poon, 1999; Cohen, Morgan, Vaughn et al., 1999; Halperin, Healey, Zeitchik et al., 1989; Hazin, Leite, Oliveira et al., 2016; Kavé, 2006; Klenberg, Korkman, & Lahti-Nuuttila, 2001; Konstantopoulos, Vogazianos, & Vayanos, 2014; Koren, Kofman, & Berger, 2005; Korkman, Kemp, & Kirk, 2001; Levin, Culhane, Hartmann et al., 1991; 村井・山下・ 小川ら, 2004; Riva, Nichelli, & Devoti, 2000 ; Tallberg, Carlsson, & Lieberman, 2011; Van der Elst, Hurks, Wassenberg et al., 2011; Welsh, Pennington, & Groisser, 1991）。ただし、10歳を過ぎる頃から 年齢の増加に伴う成績の向上はわずかなものと なり、発達的変化が減衰または消失するとした 報告がある（Anderson, Anderson, Northam et al., 2001; Sauzéon, Lestage, Rabouttet et al., 2004）。性 差については、それを認める研究（Berninger & Fuller, 1992; Klenberg et al., 2001）と認めない研 究（Ardila & Rosselli, 1994; Arffa, 2007; Hazin et al., 2016; 村井ら, 2004; Van der Elst et al., 2011） の両方が存在している。
この他、課題遂行に及ぼす教育レベルの影 響を検討した研究が報告されている（Lee, Yuen, & Chan, 2002; Ruff, Light, Parker et al., 1996; Troyer, 2000）。これらの研究では、一貫して 教育レベルが高い者（高学歴者）のほうが低い 者に比べて課題遂行がよいという結果であっ た。Rosselli, Ardila, & Rosas （1990）は、教育レ ベルの高い群と低い群について、それぞれ16-25/26-35/36-45/46-55/56-65歳の５つの年齢段 階で区分した群を設定し、語想起課題を実施し た。その結果、教育レベルの要因で有意差が認 められたが、年齢段階に有意差はなく、交互 作用も有意ではなかった。McCrea, Mueller, & Parrila （1999）は、生活年齢が同じ８歳児でも、 小学２年生よりも３年生のほうが有意に高い遂 行成績を示す結果を得た。以上の研究は、教育 レベルあるいは教育経験年数が、生活年齢とは 独立して、語想起課題の遂行に影響を及ぼして いることを示唆するものである。このことは、 教育による実行機能の亢進が要因となっている のか、それとも教育による語彙記憶の増大が要 因となっているのか明確ではないが、いずれに しても獲得性の要因が関与しているという点で 興味深いものである。双子を対象とした Kavé, Shalmon, & Knafo （2013）の研究においても、環 境要因がカテゴリ手がかり法における語想起課 題の遂行成績に影響を及ぼすことを指摘してい る。 認知神経科学的研究 脳機能画像研究法の技術的発展は、認知機能 の神経学的な基盤に関する研究へと急速に応用 され、今日、認知神経科学の隆盛を成すに至っ ている。しかしながら、侵襲性など倫理的問題 や測定時の拘束性といった方法的な難点があ り、子どもを対象とした研究は、成人に比べれ ば非常に少ない現状にある。このことは語想起 課題についても該当し、子どもを対象とした研 究はわずかしか報告されていない。
Gaillard, Hertz-Pannier, Mott et al. （2000）は、 子ども（平均10.7歳）と成人（平均28.7歳）を対象 に、語想起課題遂行中に fMRI による測定を実 施した。その結果、両群の賦活領域は類似して おり、Broca 領域と左前頭前野背外側で優位な 活性化が認められた。なお、子どもは、成人よ りも平均して60%ほど活性化が高かった。また 子どもは、成人に比べて右半球、特に右下前頭 回で高い賦活がみられた。これらの結果につ いて、Gaillard らは、言語能力の基盤となる神 経ネットワークの構築途上における発達的可 塑性を反映していると示唆した。後にGaillard, Sachs, Whitnah et al. （2003）は、語想起課題遂行 時の活性化が子どもと成人と同じ脳領域である ことを認め、再現性を確認した。さらに、年齢 が進むについて右半球の活性化が低下して、左 半球の優位性が強くなることを明らかにした。 この他、Holland, Plante, Byars et al. （2001）は、 ７歳から18歳の17名を対象として、動詞生成課 題時のfMRIを測定し、左前頭前野（Broca領域） での活性化を認めた。
以上のように、研究は少ないが、語想起課題 で賦活される脳領域が子どもと成人でほぼ同じ であることが確認されている。興味深い点は、 子どものほうが賦活される脳領域が広く、成長 にしたがって限局性が高まる点である。この発 達的変化が、言語機能の発達に関連した変化な のか、それとも実行機能の発達に関連した変化 なのか、これからの重要な検討課題である。 数は少ないが、小児期における脳損傷患者 を対象とした神経心理学的研究の報告がある。 Levin, Culhane, Mendelsohn et al. （1993）によれ ば、前頭葉損傷の子どもは、前頭葉損傷のない 脳損傷児に比べて、課題遂行が有意に低かっ た。このことは、成人の脳損傷患者を対象と した研究の知見と一致している。また、Levin, Song, Ewing-Cobbs et al. （2001）は、閉鎖性脳損 傷のある子どもを対象として、損傷部位が左前 頭葉にあるか他の領域にあるかで比較した場 合、損傷時期が遅くなるほど遂行成績の差が広 がり、左前頭葉損傷群の成績が低下することを 認めた。このことは、年齢が高くなるにつれ、 成人の脳損傷患者のパタンに近づいていくこと を示している。言い換えれば、損傷時期が早期 であれば成人のパタンが弱まることになり、前 述した fMRI 研究の知見と同様に発達的可塑性 を反映していると考えられる。 発達障害およびリスク要因を対象とした研究 自閉症スペクトラム障害 自閉症スペクトラム障害（以下、自閉症とす る）は、社会性やコミュニケーションにおける 困難を特徴とする発達障害である。知的機能や 言語機能全般に顕著な遅れのある者から、そ れらに全く遅れのない者まで、極めて幅広い個 人差があることが知られている（e.g., Kjelgaard & Tager-Flusberg, 2001; Volkmar, Lord, Bailey et al., 2004）。「心の理論」のような心理学的作業 仮説が注目を集める一方で、前頭葉機能を基 盤とした実行機能障害についても関心が持た れてきた（e.g., Bishop, 1993; Hill, 2004a, 2004b; Hughes & Graham, 2002; Ozonoff, Pennington, &
Rogers, 1991）。 自閉症を対象として語想起課題を実施した 研究は幾つか報告がされているが、一貫した 知見を得るに至っていない。課題遂行の困難 さを認めなかった研究としては、知的な遅れ を伴う自閉症を対象とした報告（Lopez, Lincoln, Ozonoff et al., 2005）、高機能自閉症を対象とし た 報 告（Blair, Frith, Smith et al., 2002; Minshew, Goldstein, Muenz et al., 1992; Minshew, Goldstein, & Siegel, 1995; Robinson, Goddard, Dritschel et al., 2009）、Asperger 症候群を対象とした報告 （Hill & Bird, 2006）などがある。なお、課題遂 行成績には問題ないが、自閉症者では反応様式 が通常とは異なることを指摘した研究がある。 Dunn, Gomes, & Sebastian （1996）は、語想起課 題における自閉症児の正反応が、定型発達児や 特異性言語障害児に比べて、その属するカテゴ リにおいて典型性が低い項目であることを示し た。Begeer, Wierda, Scheeren et al. （2014）は、カ テゴリ手がかり法において、自閉症群の正反応 の成績は定型発達と差がないが、サブカテゴリ を変換する回数が少ないことを示した。 自閉症において語想起課題の遂行成績が低 いことを認めた報告としては、古くはBoucher （1988）がある。Boucher（1988）は、生活年齢お よび精神年齢でマッチングした自閉症群と統制 群を対象として、カテゴリ手がかり法による語 想起課題を実施した。単一カテゴリを手がかり とした条件と、複数カテゴリを手がかりとした 条件を設定した。前者では両群の遂行成績は同 等であったが、後者では自閉症群は統制群に 比べて再生数が有意に少なかった。この結果 について、Boucher（1988）は、自閉症では検索 方略の生成に困難を有する可能性があると示 唆した。この他、自閉症での課題遂行困難を 認めた研究としては、Bramham, Ambery, Young et al. （2009）、Czermainski, Guimarães, Salles et al. （2014）、Dichter, Lam, Turner-Brown et al. （2009）、Geurts, Verté, Oosterlaan et al. （2004）、
Geurts & Vissers （2012）、Mashal & Kasirer （2012）、Pastor-Cerezuela, Fernández-Andrés, Feo-Álvarez et al. （2016）、Rumsey & Hamburger
（1990）、Turner（1999）、Verté, Geurts, Roeyers et al. （2005）がある。Spek, Schatorjé, Scholte et al. （2009）は、WAIS-IIIのVCIで統制した自閉症成
人群と統制群を比較し、自閉症群で成績が低い ことを認めた。Inokuchi & Kamio （2013）は、高 機能自閉症群と、年齢・性別・IQで統制した対 照群を比較し、音韻手がかり法では課題遂行に 差はなかったが、カテゴリ手がかり法では自閉 症群の成績が有意に低いことを認めた。 Kuwabara, Kasai, Takizawa et al. （2006）は、広 汎性発達障害の成人を対象として、近赤外分光 法（Near Infrared Spectroscopy）を用いて語想起 課題遂行中の脳活動を測定した。その結果、語 想起課題の遂行成績では統制群との間で有意差 を認めなかったが、統制群では課題遂行中の OxyHb の上昇が認められた。一方、広汎性発 達障害群では oxyHb の増加はわずかであった。 このことから、広汎性発達障害では前頭前野の 低活性化があることが示唆された。 自閉症を対象として語想起課題遂行中の脳 活動をfMRIで測定した研究が報告されている。 Kleinhans, Müller, Cohen et al. （2008）は、文字手 がかり法による語想起を遂行した際に、統制群 に比べて自閉症群で右前頭葉や上側頭葉の活 動が高まることを示し、自閉症における言語 機能の大脳半球側性化の偏りを指摘した。但 し、自閉症群と統制群で IQ の違いがあり、統 制群のマッチングに問題がある比較であった。 Beacher, Radulescu, Minati et al. （2012）は、自閉 症群と統制群で課題遂行成績に有意差はなかっ たが、統制群に比べて自閉症群の左中後頭回、 左下前頭回、左下頭頂小葉で活動亢進を認め た。一方、Kenworthy, Wallace, Birn et al. （2013） は、行動指標については同じ結果であったが、 統制群に比べて自閉症群において前頭葉、側頭 葉、皮質下、小脳などの複数領域で活動低下を 認めた。 以上のように、自閉症では一貫した知見が得 られていない。Dunn et al.（1996）、Kuwabara et al.（2006）、Inokuchi & Kamio （2013）のように、 遂行成績そのものだけではなく、反応の質的側 面や内的過程における差異について検討するこ
とが今後の課題であるといえる。
自閉症のなかでも特にAsperger症候群を取り 上げた研究として、Saalasti, Lepistö, Toppila et al. （2008）は、平均年齢が９歳前後の Asperger 症候群の子どもと定型発達統制群を比較し、 音韻手かがり法とカテゴリ手がかり法とも に有意差を認めなかった。Spek et al. （2009） も、Asperger 症候群の課題遂行が定型発達と ほぼ同じであることを指摘している。一方、 Kilinçaslan, Mukaddes, Küçükyazici et al. （2010） は、音韻手がかり法では統制群との差を認めた が、カテゴリ手がかり法では差を認めなかっ た。この他、Manjiviona & Prior （1999）は、自 閉症とAsperger症候群を比較し、遂行成績に有 意な差を認めなかった。
注意欠陥/多動性障害
注 意 欠 陥 / 多 動 性 障 害（Attention-Deficit/ Hyperactivity Disorder: 以下、ADHD）は、不注 意、多動性、衝動性を主な症状とする発達障害 である。症状については、反応抑制など実行 機能領域のる障害が基底にあるといわれてい る（Barkley, 1997, 2000, 2003; Brown, 2006, 2009; Castellanos, Sonuga-Barke, Milham et al. 2006; Hervey, Epstein, & Curry, 2004; Willcutt, Doyle, Nigg et al., 2005）。画像診断による神経解剖学 的研究により、ADHDでは前頭-線状体に正常 からの逸脱があること（Bush, Valera, & Seidman, 2005; Seidman, Valera, & Markis, 2005）、前頭前 野の成熟に遅れがあること（Shaw, Eckstrand, Sharp et al., 2007）が指摘されており、前頭葉機 能-実行機能障害が研究の焦点の一つとなって いる。
Willcutt et al. （2005）は、ADHDを対象として 実行機能検査を実施した研究を対象としてメタ 分析を行い、実行機能の弱さが ADHD と有意 に関連していることを明らかにした。しかしな がら、その一方で、実行機能障害は、ADHDの あるすべての人に認められるというような必要 かつ十分な唯一の原因ではなく、幾つかの主要 な弱さのなかの一つであると主張している。一 方で ADHD における実行機能課題の遂行困難 は、長期縦断研究においても確認されている
（Biederman, Petty, Fried et al. 2007）。これらのこ とから、実行機能障害は、ADHDにおける唯一 の基底欠損とはいえないまでも、多数において 長期にわたり確認される主要な障害の一つとし て有力な候補であるといえる。 ADHD を対象として語想起課題を実施した 研究は、発達障害のなかでは蓄積が多いほうで あるが、結果のばらつきが非常に大きなもの となっている。まずは、ADHD における語想 起課題での遂行困難を指摘した研究を紹介す る。Felton, Wood, Brown et al. （1987）は、10歳 児の ADD 群を対象として、音韻およびカテゴ リ手がかり法で検査を実施し、両者ともに成績 が低いことを認めた。Pineda, Ardila, Rosselli et al. （1998）も、両施行法において、ADHD群（平 均９歳）で成績が有意に低いことを報告してい る。同様に、Geurts et al.（2004）は、平均年齢 ９歳前半で統制した ADHD 群と定型発達群を 対象として、両施行法ともに ADHD 群の成績 が有意に低いことを報告している（ただし、こ の 研 究 で は、ADHD 群 の FSIQ 平 均 は99.5で、 健常群の平均111.5よりも低かったことが影響 している可能性がある）。一方、Grodzinsky & Diamond （1992）は、ADHD 群（年 少 群 の 平 均 月齢90.8ヶ月、年長群は122.8ヶ月）が、統制群 に比較して、音韻手がかり法では有意な成績 低下を認めたが、カテゴリ手がかり法では有 意差を認めなかった。Pineda, Ardila, & Rosselli （1999）も、7～12歳の ADHD 群を対象として、
音韻手がかり法で有意な低成績を認め、カテ ゴリ手がかり法では有意差を認めなかった。 Grodzinsky & Barkley （1999）は、６～11歳の子 どもを対象として、音韻手がかり法における 遂行困難を報告している。Hurks, Hendriksen, Vles et al. （2004）は、ADHD群（平均9.2歳）で音 韻手がかり法とカテゴリ手がかり法ともに統 制群との有意差を認めなかった。しかしなが ら、音韻手がかり法では、試行開始直後の15秒 間で比較すると、統制群に比べて有意に低かっ た。試行時間を15秒間に区切って分析する方法 は、Takács, Kóbor, Tárnok et al. （2014）でも採用 され、Hurks et al.（2004）と同様、ADHD群（８
～12歳）において、試行開始直後の15秒間の 課題遂行が有意に低いことが示された。一方、 Shuai, Chan, & Wang （2011）は、ADHD群（６～ 15歳）と統制群に対して、意味手がかり法で１ 試行２分間の課題を実施した。その結果、全再 生数では差はなかったが、試行の前半と後半 （各１分間）で分けて集計したところ ADHD 群 は後半で有意に成績が低かった。この他にも ADHD で課題遂行の弱さを認めた研究が報告 されている（Abreu, Argollo, Oliveira et al., 2013; Skogli, Teicher, Andersen et al., 2013; Vélez-van-Meerbeke, Zamora, Guzmán et al., 2013）。 上記に示したように、ADHD における語想 起遂行の困難を示唆する報告がある一方、こ れに反して遂行困難を認めなかった研究も報 告 さ れ て い る。Loge, Staton, & Beatty （1990） は、 ６ ～12歳 の ADHD 児 を 対 象 と し て、 語 想起課題の遂行成績に問題を認めなかった。 Weyandt & Willis （1994）は、６～12歳のADHD 群、発達性言語障害群、健常群を比較し、群間 に遂行成績の有意差を認めなかった。Reader, Harris, Schuerholz et al. （1994）が調べた６～13 歳の ADHD 児は、標準的な課題遂行成績を示 した（ただし、女児の方が男児よりも成績が よかった）。この他にも差を認めなかった研究 が報告されている（Barkley, Edwards, Laneri et al., 2001; Bramham et al., 2009; Johnson, Epstein, Waid et al., 2001; Mahone, Cirino, Cutting et al., 2002; Mahone, Kotlh, Cutting et al., 2001; McGee, Williams, Moffitt et al., 1989; Oosterlaan, Scheres, & Sergeant, 2005; Pasini, Paloscia, Alessandrelli et al., 2007; Perugini, Harvey, Lovejoy et al., 2000; Rapport, Van Voorhis, Tzelepis et al., 2001; Schecklmann, Ehlis, Plichta et al., 2009; Scheres, Oosterlaan, Geurts et al., 2004; Shallice, Marzocchi, Coser et al., 2002; Wodka, Mostofsky, Prahme et al., 2008）。
ADHD は、DSM-IV において、混合型、不注 意優勢型、多動性-衝動性優勢型の３つのサブ タイプに分類された。このサブタイプによる比 較を行った研究として、Dinn, Robbins, & Harris （2001）は、不注意優勢型と混合型は統制群よ
りも有意に低い遂行成績を示したが、多動-衝 動優勢型では有意に至らなかったと報告した。 一 方、Geurts, Verté, Oosterlaan et al. （2005） と Trani, Casini, Capuzzo et al. （2011）は、音韻手が かり法とカテゴリ手がかり法のいずれのおいて も、サブタイプ別による遂行成績に有意な差異 を認めなかった。サブタイプ別の検討は、診断 にかかわって重要な知見を提供するものである が、Dinn et al.（2001）とTrani et al.（2011）のい ずれの研究も、各サブタイプ群の標本数が少な いのが問題であるといえる。 ADHDを対象として語想起課題遂行中の脳神 経活動をモニターした研究としては、NIRS を 用いたSchecklmann et al.（2009）の報告がある。 ADHD 群の課題遂行は、統制群と同等あるい はそれ以上の成績であった。一方 NIRS の指標 では、ADHD群は、統制群に比べてoxyHbの変 化が少なかった。また、ADHD 群では、遂行 成績とoxyHbの変化量に有意な逆相関が認めら れた。統制群での相関は有意ではなかった。こ の結果について、Schecklmann et al. （2009）は、 ADHDにおける“hyperfocusing”を反映するので はないかと推察しているが、確かな知見となる にはさらなる研究が必要である。 以上より、ADHDに関する研究結果は、一貫 性に欠けており、この障害における個人差の大 きさあるいは異質性（heterogeneity）を反映した ものとなっている（e.g., Biederman, 2005; Nigg, Willcutt, Doyle et al., 2005）。Nigg et al. （2005）が 指摘したように、実行機能障害は、ADHDの全 事例に該当する原因ではないと考えられる。し かし一方で、ADHD の症状を理解するうえで 実行機能障害という考え方は有効である（e.g., Barkley, 1997, 2000）。実行機能障害は、ADHD の基底欠損というよりは、その症状を説明する 主要な概念の一つとして理解したほうがよいで あろう。 特異性言語障害と発達性読字障害
特異性言語障害（Specific Language Impairment; 以下、SLI）とは、知的障害や感覚障害あるい は養育環境において問題がないにもかかわらず 言語発達が特異的に遅滞している場合に用い られる診断名である。一方、発達性読字障害 （developmental dyslexia; 以下、DD）とは、知的 障害や感覚障害あるいは養育環境に問題がない にもかかわらず読み書きに特異的な困難を示す 場合に用いられる診断名である。 特異性言語障害 語想起課題での遂行困難を認めた報告とし て、Weckerly, Wulfeck, & Reilly （2001）は、SLI の子どもで音韻手がかり法とカテゴリ手がかり 法でともに遂行成績が低いことを認めた。一 方、Marshall, Rowley, Mason et al. （2013）は、 SLI児と統制群で全体的な遂行成績に差を認め なかった。しかしながら、課題の試行時間を４ 分割して分析すると、最初の15秒間でSLI児の 再生数が統制群より有意に少なかった。 発達性読字障害 DD のある成人を対象とした研究として、 Kinsburne, Rufo, Gamzu et al. （1991）は、DD 群 が読みに問題のない対象群に比べて遂行成績 が低いことを報告した。Hatcher, Snowling, & Griffiths （2002）は、DD のある大学生とない大 学生を比較した結果、音韻手がかり法で DD群 の成績が有意に低かった（なお、カテゴリ手が かり法は７％水準の有意傾向であった）。 DDのある子どもを対象とした研究としては、 Frith, Landerl, & Frith （1995）は、DD児（平均12 歳）がカテゴリ手がかり法では困難はないが、 音韻手がかり法で困難を有することを認めた。 Cohen et al. （1999）は、言語性読字障害児の課 題遂行が、視空間性読字障害児や ADHD 児に 比べて顕著に低いことを認めた（なお、言語性 読字障害児のうち３割程度の子どもが健常範囲 の遂行成績を示していた）。Brosnan, Demetre, Hamill et al. （2002）は、DD 児（８歳から10歳） で遂行成績が有意に低いことを認めたが、成人 を対象とした比較では遂行成績に有意差を認め なかった（ただし10%水準の有意差があった）。 この他にも DD 児での低遂行を支持する研究 が報告されている（Varvara, Varuzza, Sorrentino et al., 2014）。 一 方、 こ れ ら に 反 し て、Bosse, Tainturier, & Valdois （2007）は、平均年齢10歳の DD 群と統制群を比較し、音韻手がかり法とカ
テゴリ手がかり法のいずれにおいても有意差を 認めなかった。Landerl, Fussenegger, Moll et al. （2009）は、DDと発達性計算障害を合併する子 どもで音韻手がかり法での低成績を認めたが、 発達性読字障害のみ群と統制群の間は有意では なかった。 このように反証もあるが、全体的には課題遂 行に何らかの困難を認めた研究が多いといえ る。このことから、Snowling, Nation, Moxham et al. （1997）が指摘しているように、読字障害 のある子どもを同定するための検査課題とし て、語想起課題、なかでも音韻手がかり法によ る検査の有用性が高いことが期待される。DD の基底にある認知的要因としては、音韻処理の 困難が最も有力な説明であるとされている。音 韻手がかりによる語想起には、音韻意識が強く 関与していると考えられるので、読字障害の音 韻処理困難のなかでも音韻意識との関連性で もって分析を実施することが今後の展開として 重要であろう。 この他、学習障害を対象として課題遂行の弱 さが報告されている（Mashal & Kasirer, 2012）。 遺伝子疾患 Williams症候群 Williams症候群は、７番染色体の部分欠失を 原因とする遺伝子疾患であり、心臓疾患、特異 的な身体的特徴、知的障害などの臨床症状を示 す。認知機能はアンバランスであり、視空間認 知障害に起因する軽度から重度の学習障害、数 や時間の概念獲得の困難、言語理解に比べて高 い言語産出、粗大・微細運動機能の発達遅滞、 衝動的な性格、集中力の欠如などが報告されて いる。特に、知的能力に比べて優れた言語産出 能力を示すことが研究者の注目を集めている （e.g., Bellugi, Mills, Jernigan et al. 1999; Martens,
Wilson, & Reutens, 2008）。
Bellugi, Bihrle, Jernigan et al. （1990）は、 Williams症候群６名と生活年齢・IQで統制した Down 症候群６名を対象として語想起課題を実 施した。その結果、カテゴリ手がかり法におい て、Williams 症候群は Down 症候群よりも再生 数が有意に多かった。Volterra, Capirci, Pezzini
et al. （1996）は、Williams 症候群17名と精神年 齢で統制した定型発達群を比較した。カテゴリ 手がかり法では有意差はなかったが、音韻手が かり法では有意に高い成績を示した。Pezzini, Vicari, Volterra et al. （1999）は、Williams 症候群 18名と精神年齢で統制した定型発達群を比較し た。その結果、Williams症候群は、定型発達群 に比べて、音韻手がかり法で遂行成績が優れ ていた。Jarrold, Hartley, Phillips et al. （2000）は、 受容語彙の発達水準で統制した中等度学習困難 群と比較して、意味的語想起の遂行ならびに 想起項目の内容に差を認めなかった。Temple, Almazan, & Sherwood （2002）では、Williams 症 候群４名のうち３名は、音韻手がかり法におい て精神年齢相当よりも高い成績を示した。また カテゴリ手がかり法も、精神年齢相応かそれ以 上の成績を示した。この他にも、Williams症候 群と精神年齢マッチング統制群を比較して課題 遂行に有意差を認めていない研究が報告され て い る（Menghini, Addona, Costanzo et al. 2010; Costanzo, Varuzza, Menghini et al., 2013）。 以上、必ずしも一致した研究結果にはなって いないが、その原因の一つは対照群を設定した 際のマッチングの基準にあると推察される。大 局的には、音韻手がかり法で高い課題遂行成績 を示しているといえる。一方、カテゴリ手がか り法では統制群との差は少なく、臨床的な印象 から期待されるような出現頻度や典型性の低い 単語の報告は認められていなかった。 Down症候群 Down 症候群は、染色体異常に起因する障害 であり、認知的には知的発達の遅れとともに 聴覚的（音韻的）短期記憶の弱さが指摘されて いる（e.g., Jarrold, Baddeley, & Hewes, 2000）。言 語発達に遅れがあることから、上記のWilliams 症候群と対比されることが多い。Pennington, Moon, Edgin et al. （2003）によれば、Down 症群 は精神年齢で統制した統制群と比べて課題遂行 に差を認めなかった。精神年齢で統制した定 型発達児と比較したLanfranchi, Jerman, Dal Pont et al. （2010）は、課題遂行に差を認めなかった。 一方で、課題遂行の弱さを認めた研究もあり
（Costanzo et al., 2013）、一貫した知見には至っ ていない。 フェニールケトン尿症 フェニールケトン尿症（phenylketonuria：以下、 PKU）とは、必須アミノ酸であるフェニールア ラニンの分解酵素（フェニールアラニン水酸化 酵素）が欠損あるいは著しい活性低下をきたす 常染色体の劣性遺伝病である。発達早期から治 療を受けている知的発達に遅れのない子どもに おいて、学習困難を伴うことが多く、ADHD、 実行機能障害、処理速度障害との関連性が指摘 されている（e.g., Antshel, 2010）。Smith, Klim, & Hanley （2000）は、PKU 児と定型発達児を比較 して、語想起課題の遂行成績に有意差を認めな かった。VanZutphen, Pacman, Sporri et al. （2007） は、８～20歳の PKU 群に対して音韻手がかり 法とカテゴリ手がかり法で語想起課題を実施 し、両者ともに課題遂行の困難を認めなかっ た。一方、White, Nortz, Huntington et al. （2001） は、PKU の子どもと健常児を比較し、音韻手 がかり法において PKU 群の低成績を認めた。 Banerjee, Grange, Steiner et al. （2011）は、 両 手 がかり法において、PKUの低成績を報告した。 以上のように一致した知見は得られていない が、VanZutphen et al. （2007）が指摘しているよ うに、PKU の子どもは全体的には実行機能の 弱さを示しているので、他の検査とあわせて評 価することが大切であるといえよう。 Prader-Willi症候群 Prader-Willi 症候群は遺伝性疾患で、低身長、 軽度から中等度の知的な遅れ、食物への過剰な 関心と食欲亢進などの症状を示すことが知ら れている。認知的な側面に関する研究は比較 的少ない現状にある。語想起課題については、 Jauregi, Arias, Vegas et al. （2007）によれば課題遂 行に困難を有するとされている。 Turner症候群 Turner症候群は性染色体異常を原因とし、先 天性疾患のなかでも高い発生頻度であり、身 体的には低身長を特徴とすることで知られて いる。認知的な側面に関する研究は少なく、 Temple, Carney, & Mullarkey （1996）は、語想起
課題に困難を示すことを認めた。 胎児性アルコール症候群（胎児性アルコールス ペクトラム障害） 胎 児 性 ア ル コ ー ル 症 候 群（Fetal Alcohol Syndrome：以下、FAS）とは、胎児がまだ母胎 にいる間における母親のアルコール摂取によっ て引き起こされる神経系脳障害の一種であり、 アルコールの影響により幾つもの分類がなされ ている。症状としては、形態異常、てんかん、 軽度から重度に及ぶ知的な遅れ、注意障害、実 行機能障害、言語発達障害などが認められてい る（Dörrie, Föcker, Freunscht et al., 2014; Senturias & Asamoah, 2014; Streissguth & Connor, 2001）。 特に身体的異常がない場合でも重度の行動障 害が見られることがある。FAS の子どもは、 ADHD の特異的な臨床的サブタイプをなすと い う 指 摘 が あ る（e. g., Burd, Klug, Martsolf et al., 2003）。認知面では実行機能、空間記憶能力 が低く（e.g., Kodituwakku, 2009）、運動面では協 調運動やバランス機能の困難さが指摘されてい る。
Kodituwakku, Hnadmaker, Cutler et al. （1995） は、Peabody 絵画語彙検査の結果で統制した FAS 群（Fetal Alcohol Effect を含む）と統制群を 比較した結果、音韻手がかり法で FAS 群の遂 行成績が有意に低いことを認めた。一方、カ テゴリ手がかり法では同等の遂行成績を示し た。Mattson & Riley （1999）、Connor, Sampson, Bookstein et al. （2000）、Vaurio, Riley, & Mattson （2008）も、同様に、音韻手がかり法での困難
を認めた。
また、Schonfeld, Mattson, Lang et al. （2001）は、 FASの診断の有無にかかわらず、胎生期に母体 が過度のアルコール摂取をした履歴を有する子 どもを対象として検査を実施し、語想起課題の 遂行に困難を示すことを認めた。 FAS については、全ての実行機能課題で困 難が認められているわけではない（Connor et al., 2000）。語想起課題は、実行機能課題のなか でも、FASが抱える認知的な問題を検出する可 能性がある課題であると考えられる。また、最 近の脳画像診断研究において、FASでは右前頭
葉の皮質厚が通常から逸脱しており、この皮質 厚と言語再生課題の成績との間に相関関係があ ることが指摘されている（Sowell, Mattson, Kan et al., 2008）。脳機能との関連において分析を試 みる興味深い報告である。
てんかん
てんかんは、小児期によくみられる疾病 であり、種類により異なる認知機能特性を 示すことが知られている（e.g., MacAllister & Schaffer, 2007）。てんかんの焦点部位と認知機 能の関連については、古くより関心が持たれて きた。
前頭葉てんかんを対象とした研究としては、 Upton & Thompson（1996）は、焦点が左側の患 者が右側の患者よりも遂行成績が低いことを 報 告 し て い る。Helmstaedter, Kemper, & Elger （1996）は、前頭葉てんかんと側頭葉てんかん
の患者を比較し、課題遂行に有意な差を認め なかったが、Hernandez, Sauerwein, Jambaque et al. （2002）は、前頭葉てんかん児が側頭葉てん かん児や全般性てんかん児に比べて低い課題 遂行を示すことを報告した。Drane, Lee, Cech et al. （2006）によれば、前頭葉てんかん群は、側 頭葉てんかん群に比べて、通常のカテゴリ手が かり施行法における課題遂行が低かった。し かしながら、検索手がかりを賦与する条件設 定で課題を施行した場合には、群間に有意差 が認められなかった（Randolph, Brown, Goldberg et al., 1993）。このことより、前頭葉が記憶検索 （語彙検索）の実行に関与していることが示唆 された。 側頭葉てんかんについては、主に、焦点部位 の左右半球差に関して検討されてきた。多くの 研究において、左側頭葉てんかん患者で課題 遂行に困難を示すことが報告されている（e.g., Alessio, Bonilha, Rorden et al., 2006; ; Tröster, Warmflash, Osorio et al., 1995; Troyer, Moscovitch, Winocur et al., 1998）。Gleissner & Elger （2001） は、左側頭葉てんかん患者の場合には海馬損 傷の有無にかかわらず語想起課題の成績が低 いが、右側頭葉てんかん患者の場合には海馬 損傷のある群だけで低遂行を認めた。一方で、
左右差を認めなかった研究も報告されている （Hermann, Seidenberg, Haltiner et al., 1992）。 こ の他、Keller, Baker, Downes et al. （2009）は、側 頭葉てんかんのある患者を対象として、課題遂 行成績と左前頭葉容量の間に正の相関を認めて いる。また、治療のため側頭葉切除手術を受け た子どもの術前術後における認知機能の変化 に関する研究（Jambaqué, Dellatolas, Fohlen et al., 2007; Lendt, Helmstaedter, & Elger, 1999; Martin, Loring, Meador et al., 1990）や治療薬が認知機能 に及ぼす効果に関する研究（Kockelmann, Elger, & Helmstaedter, 2003）でプローブ検査として活 用されている。
近年、Metternich, Buschmann, Wagner et al. （2014） は、焦点てんかんを対象とした研究39論文のメ タ分析を行った。その結果、側頭葉てんかんの 場合、焦点が左右いずれの半球であっても、健 常者に比べて音韻・カテゴリの両手がかり法で 困難を認めた。左側が右側よりも、わずかでは あるが、より大きな困難を示した。前頭葉てん かんの場合、側頭葉てんかんよりも音韻手がか り法で低い遂行レベルを示した。カテゴリ手が かり法では両者に差はなかった。 以上のような研究の蓄積により、てんかんの 焦点位置と語想起課題遂行の関係について理解 が進んできている。しかしながら、てんかんに ついては焦点の左右差に加えて、発症年齢・発 作頻度・治療履歴などの留意すべき多様な要因 が存在している。個々の子どもの認知機能を的 確に把握するためには、このような多様な要因 を統制した研究の更なる蓄積が必要である。 未熟児・早産児・低出生体重児
Taylor, Klein, Minich et al. （2000）は、出生時 の体重が750g未満群、750g～1499g群、正常体 重群の３群を設定して、７歳の時点で語想起課 題を実施した。その結果、出生体重が軽いほ ど遂行成績が低かったが、統計的有意には至 らなかった。Rushe, Rifkin, Stewart et al. （2001） は、33週未満児と満期出生児について、14～ 15歳の時点で各種神経心理学的検査を実施し て比較した。その結果、両群で有意差が認め られた検査は語想起課題のみであった。Böhm
ら（Böhm, Katz- Salamon, Smedler et al., 2002; Böhm, Smedler, & Forssberg, 2004）は、出生体重 が1500g未満の極低出生体重児を対象として５ 歳半の時点で各種検査を実施した。対象群の WPPSI-R 検査による知能は健常範囲であった が、語想起課題を含む実行機能検査で満期出生 の統制群に比べて有意に低い成績を示した。こ のことから、早産の影響が知能よりも実行機 能において強く出現する可能性が示唆された。 Luu, Ment, Allan et al. （2011）は、1250g 以下で 出生した16歳児を対象として、語想起課題の遂 行成績が低いことを認めた。Wehrle, Kaufmann, Benz et al. （2016）は、32週以前に出生した生育 歴を有する青年（平均12.9歳）を対象として、１ 試行２分間の語想起課題を実施した。試行前 半の１分間の課題遂行では満期統制群と差は なかったが、後半の１分間では成績の低下を 認めた。このことから、課題負荷が高まった 際の実行機能の弱さが示唆された。この他に も早産児での弱さを認めた報告があるが（e.g., Aarnoudse-Moens, Duivenvoorden et al., 2012）、 一方で満期出生児との差を認めなかった研 究も報告されている（e.g., Amorim, Magalhães, Malloy-Diniz et al., 2013）。Mulder, Pitchford, Hagger, & Marlow （2009）は、これまでの研究に ついてメタ分析を行い、音韻手がかり法とカテ ゴリ手がかり法のいずれにおいても、早産児の 語想起スキルに軽度から中程度の効果サイズの 影響があると指摘している。 以上より、全体としては、より早産（より低 出生体重）であればあるほど語想起課題の遂行 に困難さが認められているといえる。このこと から、語想起課題を含む実行機能検査が早産 児の認知機能に関する発達評価の一つとして有 効であることが期待される。認知神経科学的 研究は数少ないが、Nosarti, Shergill, Allin et al. （2009）は、33週未満児を対象に語想起課題遂 行中の fMRI を測定した。その結果、課題遂行 成績は満期出生の統制群と同等であったが、課 題遂行中、統制群とは異なる脳領域の賦活を認 めた。早産児では言語活動中における機能的 神経連結が満期出生児とは異なるという報告
（Schafer, Lacadie, Vohr et al., 2009）があることを 考慮すれば、行動指標だけではなく生理指標も 測定した多元的評価による研究が進めることが 重要である。 おわりに 本稿では、実行機能を評価する課題の一つで ある語想起課題を取り上げ、その発達研究と発 達障害に関する研究について展望した。語想起 課題は、神経心理学的検査として活用される頻 度が高いにもかかわらず、課題遂行に関与する 認知機能についてはあまり理解が進んでいない 状況にある（Ruff, Light, Parker et al., 1997）。特 に、成人の器質損傷患者を対象とした研究に比 べて、発達期にある子どもを対象とした基礎的 研究が少なく、確固とした知見には至っていな い。課題遂行に関与する認知機能を明確にする 作業とともに、課題遂行の発達的変化について 明らかにすることが今後の課題である。 先行研究を展望するにあたり、「発達障害」 を広義として取り扱った。発達障害は、多種多 様であり、しかも同じ疾患であっても個人差が 極めて大きいことがある。残念ながらここでは 事実を羅列するだけに終わったが、全体を通し てみると発達障害の認知的側面に着目した「病 因論」的な研究のツールとして語想起課題を利 用することの限界あるいは不適切さが見受けら れた。語想起課題は、発達障害の診断に寄与す る検査ではなく、あくまで認知機能の評価法と しての貢献が期待される検査であるといえる。 上記のように、疾患で一致した結果を得られて いない場合が多いが、そのことが検査の臨床的 な価値を下げるものではない。発達障害の各疾 患については、群内における個人差が大きく、 あるいは異質性が疑われるものも存在している ことを念頭におく必要がある。そのような発達 障害のある子どもの認知機能を査定するための 臨床的、教育的価値が高いことに、検査として の有用性があるのではないだろうか。
註
１） 用語としては、Verbal fluency taskの他にもWord Generation Task、Controlled Oral Word Association Task、Generative Naming Task といった名称が使わ れているが、同一の課題である。
２） ここで取り上げていない発達に関連する研究 としては、知能検査との相関研究（Ardila, Pineda, & Rosselli, 2000）や 音 韻 処 理 能 力 と の 相 関 研 究 （Termine, Stella, Capsoni, Rosso, Binda, Pirola, Conti, Gruppi, Lanzi, Salini, Tognatti, Zoppello, & Balottin, 2007）giftedを対象とした研究（Arffa, 2007）などが ある。いずれも報告が少ないので割愛することに した。 付記 本研究は，JSPS 科研費26381325（研究代表 者：惠羅修吉）の補助を受けた。 引用文献 Aarnoudse-Moens, C. S. H., Duivenvoorden, H. J., Weisglas-Kuperus, N. et al. （2012） The profile of executive function in very preterm children at 4 to 12 years. Developmental Medicine & Child Neurology, 54, 247-253.
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