小児に発症した下顎骨歯原性粘液線維腫の1例

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(1)〔日口内誌第 26 巻第 1 号：31 〜 35，2020，6 月〕. 症例報告. 小児に発症した下顎骨歯原性粘液線維腫の 1 例. 尾田誠一郎 1）森正次 1）原. 田浩. 之 2）. 抄録：小児の歯原性粘液線維腫の治療は，可及的に低侵襲の治療が求められる。患者は 8 歳男児，右側下顎骨の X 線透過像の精査目的に当科を受診した。単房性，境界明瞭な X 線透過像を認めた。生検の結果，歯原性粘液線維腫の診断であった。生検時に可及的に腫瘍を摘出し，開放創とした。10 か月後，骨増生を確認し，顎骨形態を温存して残存腫瘍の摘出と骨面の削除を行った。術後 3 年 8 か月経過し，再発を認めず経過は良好である。キーワード：歯原性粘液線維腫，小児，下顎骨. 緒. 言. た（Fig. 1）。CT 像では，右側下顎大臼歯部の皮質骨は病変により頬舌的に膨隆していた。下顎管は病変により下方. 歯原性粘液線維腫は間葉系組織に由来する比較的まれな. に圧排されていた（Fig. 2）。. 良性腫瘍であり，歯原性粘液腫と比較し組織学的に線維成. 臨床検査所見；血液一般検査，生化学検査に特記すべき. 分の多いものとされるが，両者は区別されない 1，2）。本腫. 異常所見を認めなかった。. 瘍は再発することがあり，治療法としてしばしば健常組織. 臨床診断：右側下顎骨腫瘍。. を含めた切除が選択されるが 3，4），小児の場合には今後の. 処置および経過：2015 年 10 月に全身麻酔下に生検を施. 成長発育への影響を考慮し，治療選択に苦慮することも多. 行した。右側下顎第一大臼歯遠心で歯槽頂部は骨欠損を認. い。今回，小児に発症した下顎骨歯原性粘液線維腫の 1 例. めた。同部の骨を開削すると右側下顎骨内に腫瘍性病変を. を経験したので報告する。. 認め，内容液は認められなかった。腫瘍は骨面からの剥離. 症. 例. が容易であったので，可及的に腫瘍を摘出した。腫瘍の遠心側には右側下顎第二大臼歯を認めたが，これは温存し. 患者：8 歳，男児。. た。創部は抗菌薬軟膏ガーゼを填入し，開放創とした。病. 初診：2015 年 9 月。. 理組織学的診断は歯原性粘液線維腫であった。術後，定期. 主訴：右側下顎骨の X 線透過像。. 的にガーゼ交換を続けたが，2016 年 1 月に粘膜上皮によっ. 既往歴：特記事項なし。. て開放創が閉鎖してきたためにガーゼ挿入が困難となっ. 現病歴：2015 年 9 月，歯科医院を受診した際，パノラ. た。そのため局所麻酔下に粘膜上皮を切除して骨面が露出. マ X 線写真にて右側下顎大臼歯部に X 線透過像を認めた. するまで創を開放させ，再度ガーゼを挿入して定期的に交. ため，精査目的に当科を受診した。. 換を行った。周囲から肉芽が増生してガーゼ挿入が困難と. 現症：. なった 2016 年 3 月にガーゼ交換を終了とした。2016 年 7. 全身所見；身長 131cm，体重 24kg。. 月の CT 像で良好な骨増生を確認した（Fig. 3）。残存する. 口腔外所見；顔貌は左右対称であり，右側オトガイの知覚異常は認められなかった。口腔内所見；右側下顎大臼歯相当歯槽部に無痛性の軽度骨膨隆を認めた。被覆粘膜には特記すべき異常は認められなかった。右側下顎第一大臼歯は生活歯であった。画像検査所見；パノラマ X 線写真では，右側下顎第一大臼歯から下顎枝にかけて境界明瞭な単房性の X 線透過像を認め，その遠心側に右側下顎第二大臼歯の埋伏を認め焼津市立総合病院歯科口腔外科（主任：森正次科長）東京医科歯科大学大学院医歯学総合研究科顎口腔外科学分野（主任：原田浩之教授）〔受付：2020 年 1 月 29 日，受理：2020 年 6 月 16 日〕 1） 2） . Fig. 1 Panoramic radiograph at the initial visit Panoramic radiograph shows the unilocular radiolucent lesion from the molar area to the right ramus of the mandible..

(2) 32. 尾田誠一郎・他. 日口内誌 2020 年. Fig. 2 Computed tomography of the mandible A：Computed tomography shows the lesion in the right mandible. B：The right inferior alveolar canal is displaced inferiorly.. Fig. 3 Computed tomography of the mandible 9 months after the first surgery A, B, C：New bone is generated.. り温存したが，歯根の周囲は十分に掻爬した。創部は抗菌薬軟膏ガーゼを填入し，開放創とした。病理組織学的には，上皮下に線維性組織を認め，歯原性粘液線維腫の残存と考えられる領域も認めた。術後，定期的にガーゼ交換を続けた。2016 年 10 月には腫瘍摘出後の創はわずかに陥凹を残すのみとなったため，ガーゼ交換を終了とした。術後 3 年 8 か月が経過した現在，経過は良好でパノラマ X 線写真にて骨増生を認め，明らかな腫瘍の再発を認めていない。臨床的には咀嚼に支障なく，オトガイの知覚異常や顔 Fig. 4 Panoramic radiograph 2 years and 4 months after the second surgery There is no sign of recurrence.. 貌の非対称などの所見を認めていない（Fig. 4）。摘出標本所見：腫瘍は乳白色〜黄白色，充実性，弾性軟であった（Fig. 5）。病理組織学的所見：初回手術後の病理組織学的検査で. 腫瘍摘出を目的に，2016 年 8 月に全身麻酔下に腫瘍摘出. は，H-E 染色にて紡錘形ないしは葉巻型の核を有する線維. 術と右側下顎第二大臼歯抜歯術を施行した。右側下顎第一. 性細胞の増生を認め，粘液腫状変化を伴っていた。細胞異. 大臼歯頬側歯肉に縦切開を加え，同部から遠心に下顎骨面. 型は乏しく，線維成分が密で硝子化を伴った領域に小上皮. に沿って切開を行った。粘膜下の残存腫瘍を含むと考えら. 胞巣を認めた。粘液腫状間質は Alcian blue 陽性を示した. れる軟組織を上皮を含めて摘出した。同時に右側下顎第二. （Fig. 6）。2 回目の手術後の病理組織学的検査では，上皮. 大臼歯を抜去し，さらに下顎骨面はラウンドバーにて削除. 下に線維性組織を認めた。右側下顎第一大臼歯遠心側では. した。病変に接する右側下顎第一大臼歯は家族の希望もあ. 粘液腫状な弱塩基性間質を有する紡錘形細胞の疎な増殖を.

(3) 26 巻 1 号. 小児の歯原性粘液線維腫. 33. 認めた。. マ X 線写真にて，偶然発見された。症例により腫瘍の増. 病理組織学的診断：歯原性粘液線維腫。. 大に伴う顔貌の非対称，疼痛，神経麻痺，歯の動揺を認め. 考. 察. ることもあるが 2，5︲7），自験例では認められなかった。画像所見は，単房性または多房性の X 線透過像を呈す. 歯原性粘液腫 / 歯原性粘液線維腫は，主に顎骨中心性に. る。多房性 X 線透過像は石鹸泡状，蜂巣状，テニスラケッ. 発症し局所浸潤性を示す良性腫瘍である。好発年齢は 10. ト状などと表現される。周囲に骨硬化を伴った境界明瞭な . 〜 40 歳代であり，自験例のような 10 歳未満の小児の発症. X 線透過像，境界不明瞭な X 線透過像，歯の位置異常，. と少ない。女性に多く，上顎よりも下. 埋伏歯，歯根吸収を認めることもある8）。小児の場合，骨. 顎，とくに下顎臼歯部から下顎枝の発症が多いとされる. の膨隆，歯の位置異常を伴った単房性 X 線透過像を呈す. ，性差や上下顎の発症率が同等とする報告もあ. ることが多いとされ9），自験例も下顎骨の膨隆を伴った境. 率は 0 〜 6.9％が. 2， 5︲8）. 2， 5， 7， 8）. る。本腫瘍は発育緩慢で無症状に進行し，X 線写真にて. 界明瞭な単房性 X 線透過像を認めた。. 偶然発見されることがある。自験例も歯科医院でのパノラ. 病理組織学的所見は，弱い好塩基性の豊富な粘液様基質. 6）. を背景に紡錘形ないし星芒状の細胞が疎に散在し，核分裂像や多核性はまれである。豊富な線維性基質を認める場合，歯原性粘液線維腫と呼ばれる1，2）。自験例では，粘液腫状変化を伴う線維性細胞の増生とその中に歯原性上皮が考えられる小上皮胞巣を認め，歯原性粘液線維腫と診断された。治療選択として病変の大きさや部位，性状によって摘出術，摘出掻爬術といった顎骨保存療法から下顎区域切除術，下顎半側切除術といった根治的な顎骨切除が行われて Fig. 5 The surgically enucleated tumor in the first surgery. いる3，4）。本腫瘍は通常被膜を有さず顎骨内に局所浸潤性を示すため，再発率は10 〜 33％とされる3，4）。顎骨保存を. Fig. 6 Histopathological findings A, B：The tumor contains fibrous tissue with a myxomatous change （H-E stain, A：×10, B：×40） . C：The epithelial nests are observed within the connective tissue stroma （H-E stain, × 40）. D：The mucoid-rich matrix is positive for Alcian blue stain （Alcian blue stain, × 40） ..

(4) 34. 尾田誠一郎・他. 目的に腫瘍摘出後に腫瘍周囲の骨面を削除することにより，良好な予後が得られるとする報告は多い大きさによる治療選択に関して，Boffano ら. 。腫瘍の. 10）. は病変が. 日口内誌 2020 年. 公秀先生，焼津市立総合病院病理診断科の久力権先生に深謝申し上げます。. 11）. 3 cm 未満であれば摘出掻爬術による顎骨保存療法，3 cm 以上であれば顎骨再建を伴った区域切除術を勧めている。顎骨の切除範囲について，健常組織を 0.5 〜 1.0cm 含めた切除を勧める報告 3）の他に，1.5 〜 2.0cm の健常組織を含めた切除を勧める報告 5）もある。小児の場合でも病変の大きさや再発病変などによって，下顎区域切除術，下顎半側切除術が選択されるが，広範囲にわたる顎切除は顎顔面の成長阻害，顔貌の変形などにより今後の身体的，精神的な影響が危惧される。自験例は生検によって歯原性粘液線維腫の診断であったことから下顎区域切除術も考慮した。しかし，生検後に良好な骨増生を認めたこと，下顎骨の連続性を温存するという家族の強い希望があったこと，さらに小児であることを考慮して，保存的に下顎骨の形態，機能を温存する方針とした。手術方法に関して佐藤ら 12）は，自験例のような小児の下顎骨に生じた歯原性粘液線維腫に対して摘出掻爬術を行い，術後経過は良好であったと報告している。また，橋元ら 13）は，顎骨骨折を防ぎ区域切除を回避する目的に一次手術で腫瘍を可及的に摘出し骨の形成を待ち，その後に二次手術で残存する腫瘍を摘出する方法を報告している。自験例は橋元らの報告に準じた二期的な摘出術を行った。すなわち，全身麻酔下の生検の際，腫瘍を可及的に摘出し，開放創とした。骨増生を促し，1 回目の手術から 10 か月経過してから，2 回目の腫瘍摘出術と抜歯，骨面の削除を行った。術後は画像検査上，十分な骨増生を確認できている。本腫瘍の再発は 2 年以内に多いとされる4）。自験例は再発した場合，腫瘍の大きさにもよるが区域切除はやむを得ないと考えている。現在，術後 3 年 8 か月が経過しているが，小児で長期的な観察は必須であり，今後も慎重に経過観察を行う予定である。結. 論. 小児の下顎骨歯原性粘液線維腫に対し下顎骨の形態，機能を温存して治療を行った症例を報告した。謝辞稿を終えるにあたり，本症例の病理組織学的所見に対して御助言，御指導を賜りました静岡県立総合病院病理学部の草深. 本論文に関して，開示すべき利益相反状態はない。引用文献 1）門野昌平，吉田博昭，坂田岳一，他：下顎に生じた歯原性粘液線維腫の 1 例．日口診誌 22：299︲302，2009． 2） Rowland A, Benjamin F, Athanasius-Chukwudi O, et al : Central myxoma/myxofibroma of the jaws : a clinicoepidemiologic review. Iran J Otorhinolaryngol 29：35︲41, 2017. 3） Leiser Y, Abu-El-Naaj I and Peled M : Odontogenic myxoma: a case series and review of the surgical management. J Craniomaxillofac Surg 37：206︲209, 2009. 4） Kawase-Koga Y, Saijo H, Hoshi K, et al : Surgical management of odontogenic myxoma: a case report and review of the literature. BMC Res Notes 7：214, 2014. 5） Simon ENM, Merkx MAW, Vuhahula E, et al : Odontogenic myxoma : a clinicopathological study of 33 cases. Int J Oral Maxillofac Surg 33：333︲337, 2004. 6） Li TJ, Sun LS and Luo HY : Odontogenic myxoma : a clinicopathologic study of 25 cases. Arch Patho Lab Med 130：1799︲1806, 2006. 7） Titinchi F, Hassan BA, Morkel JA, et al : Odontogenic myxoma : a clinicopathological study in a South African population. J Oral Pathol Med 45：599︲604, 2016. 8） Noffke CEE, Raubenheimer EJ, Chabikuli NJ, et al : Odontogenic myxoma : review of the literature and report of 30 cases from South Africa. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 104：101︲109, 2007. 9） Keszler A, Dominguez FV and Giannuzio G : Myxoma in childhood : an analysis of 10 cases. J Oral Maxillofac Surg 53：518︲521, 1995. 10）柳下葉子，重松久夫，堀智一，他：顎骨保存外科療法を施行した顎骨中心性粘液線維腫の 1 例．日口診誌 20：120︲ 129，2007. 11） Boffano P, Gallesio C, Barreca A, et al : Surgical treatment of odontogenic myxoma. J Craniofac Surg 22：982︲987, 2011. 12）佐藤仁，安居孝純，軽部健史，他：小児の下顎骨に生じた歯原性粘液線維腫の 1 例．日口外誌 63：467︲471，2017. 13）橋元亘，森川秀広，篠原文明，他：二期的に摘出術を施行し下顎形態を温存した歯原性粘液腫の 1 例．日口外誌 57： 350︲354，2011. 別冊請求先：尾田誠一郎〒 425︲8505 静岡県焼津市道原 1000 番地焼津市立総合病院歯科口腔外科.

(5) 26 巻 1 号. 小児の歯原性粘液線維腫. 35. A Case of Odontogenic Myxofibroma Arising in the Mandible of a Child Seiichiro ODA1）, Masaji MORI 1）, and Hiroyuki HARADA2） Department of Dentistry, Oral and Maxillofacial Surgery, Yaizu City Hospital. 1）. （Chief : Dr. Masaji MORI） Department of Oral and Maxillofacial Surgery, Oral Health Sciences, Graduate School of Medical and Dental Sciences, . 2）. Tokyo Medical and Dental University （Chief : Prof. Hiroyuki HARADA） J. Jpn. Oral Medicine, 26：31 〜 35, 2020 Abstract：There are various challenges to treating cases of odontogenic myxofibroma in children. An 8-year-old boy was referred to our department following a radiolucent finding in his right mandible. The lesion was unilocular and welldefined. A diagnosis of odontogenic myxofibroma was established through biopsy. At the same time, the tumor was enucleated as far as possible and the wound kept open. After 10 months, when new bone was generated, the remaining tumor was conservatively excised with peripheral ostectomy. The postoperative course has been uneventful for 3 years and 8 months, without tumor recurrence. Key words：odontogenic myxofibroma, child, mandible Reprint requests to Seiichiro ODA, Department of Dentistry, Oral and Maxillofacial Surgery, Yaizu City Hospital, 1000, Doubara, Yaizu-city, Shizuoka 425︲₈₅₀₅, Japan. 〔Received January 29, 2020：Accepted June 16, 2020〕.

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