極低出生体重児におけるFidgety movements 評価と四肢自発運動特性

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(1)理学療法学第 44 巻第 2 号 115 ∼ 123 頁（2017 Fidgety 年） movements 評価と四肢自発運動特性. 115. 研究論文（原著）. 極低出生体重児における Fidgety movements 評価と四肢自発運動特性＊儀間裕貴 1）# 渡辺はま 1）木原秀樹 2）中野尚子 3）中村友彦 2）多賀厳太郎 1）. 要旨【目的】Fidgety movements （以下，FMs）が出現する修正 2 ∼ 5 ヵ月時の自発運動特性を明らかにするため，観察評価と四肢運動指標の関連を検討する。【方法】修正 49 ∼ 60 週に撮影した極低出生体重児の自発運動を観察し，Prechtl らによる FMs の観察評定方法で 3 群（normal， absent，abnormal）に分類した。また，動画から得た四肢運動座標データより平均速度，運動単位数，尖度，平均曲率，四肢運動の同時性などの運動特性指標を算出し，観察評価と各指標の関連を検討した。【結果】観察評価で FMs なしと判定された群は，FMs 正常と判定された群に比べて下肢の平均曲率が有意に低かった。また，FMs が異常と判定された児の多くは，6 歳時点で何らかの発達障害を認めた。【結論】下肢の平均曲率は FMs の微細な運動特徴を捉える有効な指標であり，FMs が出現する時期の自発運動特性の定量化につながる。キーワード低出生体重児，Fidgety movements，自発運動，曲率. ている 5）。. はじめに. GMs は，新生児期から生後 5 ヵ月までの乳児が示す. 1970 年代前半以降，出生時体重 2,500 g 未満で出生す. 全身性の自発運動の一種であり，生後 2 つの質的に異. る低出生体重児の割合は増加しており，出生時体重が. なった段階を経て変化する。もっとも初期の段階に出現. 1,500 g 未満である極・超低出生体重児の神経学的発達. する GMs は writhing movements（以下，WMs）と呼. 1）. 。極・超低出生体重児など，. ばれる運動で，神経学的に障害のない胎児では受胎後 9. その後の発達にリスクを抱えるハイリスク児に対して，. 週頃から観察されはじめ，出産予定日後 6 ∼ 9 週の終わ. 可能な限り早い段階から療育介入に取り組むことが求め. り頃まで続き，消失していく。その後，FMs と呼ばれ. られているが，適切な早期療育介入の実践にはなんらか. る新たなパターンをもった GMs が出現し，予定日後 15. の評価指標を用いた介入要否の判断が必要となる。近年. ∼ 20 週頃まで観察され，より随意的な運動や視覚誘導. 予後は良好とは言い難い. では，その介入指標としておもに神経学的成熟度評価や. による操作運動などの出現とともに消失する。FMs は. 運動・行動評価が用いられており，なかでも Prechtl ら. 「頸部や体幹，四肢が速度を変化させながら，あらゆる. による General Movements（以下，GMs）評価法. 2‒4）. において，神経学的な発達の予測に高い信頼性が示され. 方向で円を描くような運動」と定義され. 2）. ，その出現は. 皮質−皮質下における活動性の同期や，シナプス形成の急速な増加などに基づくと考えられており，中枢神経系. ＊. Assessment of Fidgety Movements in Low-birth-weight Infants Based on Visual Observation and Computer-based Analysis 1）東京大学（〒 113‒0033 東京都文京区本郷 7‒3‒1） Hirotaka Gima, PT, PhD, Hama Watanabe, PhD, Gentaro Taga, PhD: The University of Tokyo 2）長野県立こども病院 Hideki Kihara, PT, PhD, Tomohiko Nakamura, MD, PhD: Nagano Children’s Hospital 3）杏林大学 Hisako Nakano, PT, PhD: Kyorin University ＃ E-mail: gima@p.u-tokyo.ac.jp （受付日 2016 年 8 月 19 日／受理日 2016 年 11 月 22 日）［J-STAGE での早期公開日 2017 年 1 月 30 日］. の成熟度および組織化を強く反映するとされている. 6）7）. 。早期診断および早期療育介入の指標として，特. に absence of FMs（F‒）と呼ばれる FMs が観察されない状態や，運動の速度・振幅が誇張された abnormal FMs と呼ばれる状態など，FMs の質的な異常性が注目されており，これらと脳性麻痺（cerebral palsy；以下， CP），発達遅滞，注意欠陥・多動性障害，自閉症スペクトラム障害（autism spectrum disorder；以下，ASD）.

(2) 116. 理学療法学第 44 巻第 2 号. 図 1 対象選定の流れと対象児の出生・入院中の背景因子. ‒11）. などの発達障害との関連が報告されている 8. 。FMs. 析手法を用いて，FMs が出現する時期（以下，FMs 期）. の質的異常性を的確に捉えることは，適切な早期療育介. における自発運動特性を明確にし，GMs 評価の信頼性. 入のよい指標となると考えられる。しかしながら，GMs. を高めるための手法を開発・検討することが求められて. 評価においては観察評価手法がとられており，児にとっ. いる。. て評価が非侵襲的であるという利点を有する一方で，安. 本研究では，FMs 観察評価が捉えている運動特性を. 定した観察評定が可能になるまでトレーニングや経験が. 簡便な指標で示すため，極低出生体重児における FMs. 必要であること，評価者の主観が入りやすいことなど，. 期（修正 49 ∼ 60 週時点）の自発運動をビデオ撮影した. 評価結果の信頼性を確保することは容易ではない。近年. 動画データを用い，観察評価の結果と，動画から抽出し. では，観察評価に加えて定量的指標を併せて検討するこ. た四肢座標データからもとめた四肢自発運動指標の関連. とで，特に発達との関連が鋭敏であるとされる FMs の. を検討した。FMs 期における四肢自発運動特性の定量. 質的評価の信頼性を高めることが期待されており，様々. 化は，GMs 評価の信頼性を高め，GMs 評価に基づいた. な計測機器や解析手法を用いた GMs や自発運動の定量. 早期療育介入の充実につながる。. 的解析に関する研究が多く取り組まれている. 12‒21）. 。な. かでも，ビデオカメラを用いた自発運動の記録・計測. 対象および方法. は，児にとって非侵襲的であるだけでなく，特別な計測. 1．対象. 環境を必要としない利点を有し，特に臨床場面でよく用. 対象は，長野県立こども病院総合周産期母子医療セン. いられている. 13）17‒20）. 。Adde ら. 13）17）. や中島ら. 20）. は，. ター新生児科にて 2002 年 8 月以降に出生し，入院・加. ビデオカメラによって撮影した自発運動の動画に画像処. 療した低出生体重児から抽出した。2014 年 12 月時点に. 理を施し，そこから抽出した運動特徴量を用いて異常な. おいて，入院・加療された極低出生体重児およびハイリ. GMs の判別精度を検討している。一方，Kanemaru ら. スク児は 1,137 例であり，このうち 234 例において修正. は，WMs が出現する時期（以下，WMs 期）における. 49 ∼ 60 週時点に自発運動の撮影を行った。234 例中，. 自発運動のビデオ画像から抽出した四肢運動の座標デー. 安定した覚醒状態および環境条件で自発運動を撮影でき. タを用い，6 つの運動特性指標を算出して CP や発達遅. た児は 203 例あり，さらにこの中で修正 6 歳時点まで. 滞など 3 歳時点の発達との関連を検討し，これらの運動. フォローアップを継続し，発達状況を把握できた 77 例. 指標が WMs 期の自発運動特性の評価に有用であること. を本研究の解析対象とした。対象選定の流れと，対象児. を示している. 18）19）. 。現在，特に臨床場面においては，. Kanemaru らの手法のような簡便な計測機器・環境と解. の出生・入院中の背景因子について図 1 に示す。.

(3) Fidgety movements 評価と四肢自発運動特性. 117. 図 2 自発運動の撮影と観察評価および四肢自発運動指標. 表 1 FMs の分類と特徴 3）4） normal. absence. abnormal. 振幅は小さく中等度の速度。頸部や体幹，四肢が速度を変化させながら，あらゆる方向で円を描くような運動。注意を集中しているときを除き，覚醒している乳児では絶えず観察される。. 予定日後 6 ∼ 20 週の期間に FMs がまったく観察されない。しかし，一般に他の自発運動（下肢の蹴りや上肢の振り下ろし等）は観察される。. 正常な FMs のように見えるが，振幅，速度，ぎくしゃくとした動きが中等度あるいは非常に誇張されている。. 2．自発運動の撮影と観察評価（図 2）. ルの大きさで児が撮影されていた（1 ピクセルあたり約. 修正 49 ∼ 60 週における自発運動の撮影は，個室また. 0.2 cm）。ビデオ動作解析システム（DKH，Frame-DIAS）. は外的刺激の少ない環境で行った。児を肌着着衣あるい. を用いて各肢について二次元に投影された反射ベルトの. は裸の状態で背臥位にし，斜め上方に設置したビデオカ. 像の重心に照準を合わせ，その座標データ（ピクセル. メラ（SONY，DCR-TRV20 もしくは DCR-PC350）で. データ）をフレーム毎に抽出した。また，各対象児にお. 自然な自発運動を約 10 分間撮影した。児とビデオカメ. ける片側の肩峰および上前腸骨棘の位置を理学療法士が. ラの距離は約 2 m とし，撮影時には四肢座標データを. 推定し，2 点間のピクセル長を体長データとして四肢座. 抽出する際に用いる反射ベルトを両手首・足首（計 4 ヵ. 標データの正規化に用いた。なお，四肢座標の時系列. 所）に巻いた。撮影した動画より，安定した覚醒状態. データには 6 Hz の Bryant フィルタアルゴリズムを用い，. （state4：覚醒し機嫌がよく，全身をよく動かしている. データを平滑化した。本研究では前述の手続きで得られ. 状態）のときを中心に連続した区間を選定し，切りだし. た四肢自発運動の 2 次元座標データ（x, y）を用い，下. た動画を観察評価に用いた（切りだされた動画は 60 ∼. 記 7 項目の運動指標を算出した。⑤平均曲率以外の 6 項. 231 秒となり，平均は 130.3 秒であった）。観察評価は，. 目は，Kanemaru らの方法. 小児疾患に対する理学療法臨床経験が 20 年以上あり， 4）. 18）19）. により算出した。. ①平均速度：四肢の運動量を検討するため平均速度を. や，評価に関する. 算出した。各四肢の座標データより速度 ẋ および ẏ. 研修の受講などを通じて十分に評価トレーニングを行っ. を求め，これを用いて 2 次元の接線速度（tangential. た理学療法士 2 名（HK，HN）であった。観察評価は，. velocity）V を算出し，計測時間全体で平均した値. 対象児のビデオ録画をランダムに再生し，児の周産期情. （V̅ ）を平均速度とした。また，平均速度は各対象. GMs 評価のトレーニング用ビデオ. 報等が特定できない状況で行った（評価一致率：. 児の体長データで正規化した。. 88.3％，評価が一致しない場合は 2 名で協議し結果を統. ②運動単位数：四肢の動きの頻度を検討するため，運. 一した）。観察評価の結果は，Prechtl らの FMs 評価基. 動単位数を算出した。速度閾値を 0.75/s とし，四. 準. 3）4）. に基づき normal，absent，abnormal の 3 つに分. 類した。それぞれの特徴を表 1 に示す。. 肢毎に運動（運動速度が閾値以上になって再び閾値以下に戻ってくるまでが 1 回）の回数をカウントした。運動回数は計測時間で除し，毎分あたりの回数. 3．四肢自発運動指標（図 2）. を運動単位数とした。. 観察評価に用いた動画は，フレームレート 30 Hz，フ. ③尖度：四肢運動の確率分布を検討するため加速度の. レームサイズ 720 × 480 であり，概ね 250 × 350 ピクセ. 尖度を算出した。尖度が大きい場合には，分布は鋭.

(4) 118. 理学療法学第 44 巻第 2 号. いピークと長く太い裾をもった形として表され，間. 5．統計解析. 欠性（Gaussian 分布から逸脱していること）を意. 統計解析は，観察評価の結果で対象を群分けした後，. 味する。. 出生・入院中の背景因子および 6 歳時発達について. ④躍度：四肢運動の接線速度が 0.05/s 以上となって. Fisher’s 正確確率検定（性別，6 歳時発達）または. いる区間のデータを用いて運動単位毎の躍度（C）. Mann-Whitney U 検定（在胎週数，出生時体重，人工呼. を算出し，これを躍度の指標とした。躍度の高値は，. 吸器管理期間，在院日数，自発運動の撮影時週数）を用. 痙攣や振戦様の攣動的な動きを表す。. いて群間比較した。また，各自発運動指標の群間比較に. ⑤平均曲率：四肢運動軌跡の幾何学的特徴量を検討す. は，分散分析（平均速度，運動単位数，尖度，躍度，平. るため，各肢の 2 次元座標データからそれぞれの曲. 均曲率，四肢運動の同時性）および対応のある t 検定（左. 率の時系列を算出し，時間平均値（τ ）を求めて曲. 右への運動性）を用いた。分散分析において主効果を認. 率指標とした。平均曲率の高値は，四肢運動軌跡の. めた場合，多重比較には Ryan’s 法を用いた。統計処理. 湾曲度合いが大きいことを示す。. には SPSS（ver23.0，IBM）を使用した。. ẋ ÿ ‒ ẍẏ 3 τ= 2 2 （ẋ + ẏ ）2 . ｛. ｝. 6．倫理的配慮本研究の実施にあたり，東京大学（10-67）および長野県立こども病院（25-35）の倫理委員会承認を得た。. ⑥左右への運動性：簡易的な重心移動の指標を得るた. また，対象児の保護者には情報の取り扱いについて，紙. め，四肢の x 軸（水平方向）と y 軸（垂直方向）. 面および口頭にて説明し署名による同意を得て実施. における重心の二乗平均平方根を算出し，その比率. した。. を求めて左右への運動性の指標とした。この値の高さは，重心の運動性が上下方向に比べて左右方向へ高いことを表す。 ⑦四肢運動の同時性：四肢間の運動の協調性を検討す. 結果 1．GMs 観察評価と出生・入院中の背景因子および 6 歳時発達. るため，各肢運動の接線速度を用いて相互相関（時. GMs 観察評価の結果，44 例が normal（FN 群），32. 間遅れ 0）を求めた。解析には肢運動の接線速度が. 例が absent（F‒ 群），1 例が abnormal と判定された。. 0.05/s 以上となっている区間のデータを用い，各四. 各群の出生・入院中の背景因子および 6 歳時の発達を表. 肢間（右上肢−左上肢，右上肢−右下肢，右上肢−. 2 に示す。FN 群と F‒ 群における各項目の比較では，. 左下肢，左上肢−右下肢，左上肢−左下肢，右下肢. F‒ 群において有意に出生時在胎週数が短く（p ＜ 0.01），. − 左下肢）の相互相関を算出し，検定の際には. 出生時体重が小さく（p ＜ 0.01），Apgar スコアが低かっ. Fisher’s z-score に変換した。. た（1 分値：p ＜ 0.01，5 分値：p ＜ 0.05）。また，呼吸器管理期間および在院日数は F‒ 群で有意に長かった. 4．6 歳時発達評価. （いずれも p ＜ 0.01）。自発運動撮影時修正週数は F‒ 群. 6 歳時点の発達評価は，発達外来における医師の診察. で有意に低かった（p ＜ 0.05）。6 歳時点の発達状況は，. および Wechsler Intelligence Scale for Children（以下，. FN 群 44 例のうち 31 例が TD，8 例が AD，5 例が. WISC）による知能指数（intelligence quotient；以下，. ASD であり，CP となった例はなかった。F‒ 群 33 例で. IQ）の評価によって行った。WISC 検査は長野県立こど. は，9 例が TD，10 例が AD，8 例が ASD，5 例が CP. も病院の言語聴覚士および臨床心理士が実施した。ま. となり，AD，ASD，CP になる児の割合が FN 群に比. た，WISC の結果に加え，MRI や CT などの脳画像所見，. べて F‒ 群で多く認められた（p ＜ 0.01）。abnormal. 反射検査などの神経学的評価，精神障害の診断と統計. FMs と判定された 1 例は，Apgar score が 1・5 分値と. の手引き（Diagnostic and Statistical Manual of Mental. も 1 で，人工呼吸器管理期間および在院日数が長い傾向. Disorders；DSM）を基準とし，長野県立こども病院小. であり，6 歳時発達は ASD であった。. 児神経科医によって CP および ASD の診断が確定された。また，本研究では 6 歳時に特別な診断名がなく，全. 2．GMs 観察評価と四肢運動特性. 検査 IQ が 80 以上の児を定型発達（typical develop-. 算出した各四肢運動指標について，FN 群と F‒ 群の. ment；以下，TD），全検査 IQ が 80 未満の児を非定型. 間で比較した。分散分析（観察評価 2 水準×四肢 4 水準）. 発達群（atypical development；以下，AD）と定義した。. の結果，①平均速度，②運動単位数，③尖度において，観察評価条件の主効果は認めず，四肢条件の主効果を認めた（いずれも p ＜ 0.01）。四肢条件の主効果における.

(5) Fidgety movements 評価と四肢自発運動特性. 119. 表 2 GMs 観察評価と出生・入院中の背景因子および 6 歳時発達 fidgety movements 観察評価 normal（FN 群：n = 44） †. 性別（男／女）在胎週数 ‡ * 出生時体重（g）‡ * ‡ Apgar score：1 分 *. ：5 分. ‡* ‡*. 人工呼吸器管理期間（日）在院日数（日）‡ * 自発運動撮時修正週数. ‡*. † 6 歳時の発達 ** （TD ／ AD ／ ASD ／ CP）. absence（F‒ 群：n = 32）. abnormal（n = 1）. 18 ／ 26. 8 ／ 24. 男. 29（23 週 0 日 ‒ 36 週 3 日）. 26（23 週 0 日 ‒ 34 週 5 日）. 23 週 6 日. 1,082（519 ‒ 1,498）. 764（492 ‒ 1,420）. 588. 5（2 ‒ 9）. 4（1 ‒ 8）. 1. 8（3 ‒ 10）. 7（3 ‒ 9）. 1. 47（0 ‒ 91）. 65（11 ‒ 125）. 116. 75（28 ‒ 194）. 120（52 ‒ 185）. 210. 54（49 週 0 日 ‒ 60 週 2 日）. 53（49 週 6 日 ‒ 58 週 6 日）. 51 週 1 日. 31 ／ 8 ／ 5 ／ 0. 9 ／ 10 ／ 8 ／ 5. ASD. 中央値（最小値 ‒ 最大値） † ‡ ：Fisher の正確確率検定，：Mann-Whitney U 検定，（群間比較は FN 群と F‒ 群のみ） *：p<0.05，**：p<0.01 TD：typical development，AD：atypical development（IQ<80），ASD：autistic spectrum disorder， CP：cerebral palsy. 図 3 観察評価と四肢自発運度指標. 多重比較の結果，平均速度，運動単位数においては上肢. 各主効果，交互作用とも認めなかった（図 3d）。⑤平均. に比べて下肢で大きく（右上肢＜右下肢，右上肢＜左下. 曲率では，観察評価条件（p ＜ 0.05）および四肢条件（p. 肢，左上肢＜右下肢，左上肢＜左下肢，いずれも p ＜. ＜ 0.01）に主効果を，また観察評価条件と四肢条件の交. 0.01），尖度においては上肢に比べて下肢で小さかった. 互作用（p ＜ 0.01）を認めた。交互作用に関する単純主. （右上肢＞右下肢，左上肢＞右下肢については p ＜ 0.01，. 効果の検定の結果，FN 群の下肢に比べて F‒ 群の下肢. 右上肢＞左下肢，左上肢＞左下肢については p ＜ 0.05）。. における平均曲率が小さかった（右下肢：p ＜ 0.01，左. 交互作用は認めなかった（図 3a-3c）。④躍度については，. 下肢：p ＜ 0.05）（図 3e）。⑥左右の移動性は，群間に有.

(6) 120. 理学療法学第 44 巻第 2 号. 意な差を認めなかった（図 3f）。⑦四肢の同時性（分散. 出した四肢自発運動の 2 次元座標データを用いて，平均. 分析：観察評価 2 水準×四肢間 6 水準）は，観察評価条. 速度，運動単位数，尖度，躍度，左右への移動性，四肢. 件の主効果は認めず，四肢条件の主効果を認めた（p ＜. 運動の同時性の 6 指標を算出し，これを用いて極低出生. 0.01）。四肢条件の主効果における多重比較では，右下. 体重児の WMs 期（修正 36 ∼ 44 週時点）における粗大. 肢−左下肢間がその他の水準に比べて高く，また，右上. な自発運動の特性を検討している. 肢−左上肢間が右下肢−左下肢間以外の水準に比べて高. 歳時点において発達遅滞（新版 K 式発達検査における. かった（いずれも p ＜ 0.01）。交互作用は認めなかった. 発達指数が 70 未満）を呈した群，CP を呈した群にお. 18）19）. 。その結果，3. ける，TD 群との四肢運動特性の差異を報告しており，. （図 3g）。. これら 6 つの運動指標が WMs 期における粗大な自発運. 考察. 動の特性をよく捉え，その異常性が後の発達予測に有用. 本研究では極低出生体重児 77 例を対象とし，FMs 観. である可能性を示唆している。本研究では，Kanemaru. 察評価と，画像から抽出した四肢座標データより 7 つの. らと同様の 6 指標についても検討した。分散分析の結果，. 運動指標の算出を行い，これらの関連から FMs 期（修. いずれの指標においても観察評価条件の主効果を認め. 正 49 ∼ 60 週時点）における自発運動特性を検討した。. ず，FN 群と F‒ 群の間に有意な差は見られなかった。. 特に FMs の定義にある「四肢が速度を変化させながら，. 一方，平均速度，運動単位数，尖度においては四肢条件. あらゆる方向で円を描くような運動」という微細な自発. で主効果を認め，平均速度，運動単位数が上肢に比べて. 運動の特徴を検討するため，曲率を用いた指標（平均曲. 下肢で有意に大きく，尖度は上肢に比べて下肢で有意に. 率）に着目した。曲率とは，「曲線または曲面上の各点. 小さかった。また，四肢運動の同時性では四肢間条件に. における，その曲線または曲面のまがりの程度を示す値. 主効果を認め，両上肢間，両下肢間の相関が他の組み合. （広辞苑）」であり，曲率半径の逆数で表され，その値が. わせに比べて有意に高かった。Gima らは四肢自発運動. 大きいほど線もしくは面の湾曲が大きくなることを示. の加速度時系列データを非線形解析することから，運動. す。平均曲率を FN 群と F‒ 群の間で比較した結果，両. の複雑性について検討しており，3 ∼ 4 ヵ月齢にかけて. 下肢の曲線的な運動は，F‒ 群に比べて FN 群で顕著に. 上肢の複雑性指標（最大リアプノフ指数）はさほど変化. 見られた。このことは，下肢の平均曲率が FMs 観察評. しないが. 価で捉えている微細な自発運動の特性を捉えている可能. ことを示している. 21）. 16）. ，下肢においては増加傾向を示す児が多い 15）. 。ten Donkelaar ら 24）は，四肢自. は複数の姿勢センサを用いて. 発運動の生成に強く関連する錐体路の形成・発達が頭−. 乳児の下肢自発運動を計測し，2 ヵ月齢児と比較して. 尾方向に進んでいくことを示しており，これらの報告は. 3 ヵ月齢児において足関節の運動が膝関節の運動からよ. 自発運動の発達（WMs から FMs，FMs から随意・抗. り独立している（膝関節と足関節の運動の分離性が高. 重力運動への変化）や特徴には，上・下肢間で差がある. い）ことを報告している。これは，3 ヵ月齢頃から下肢. 可能性を示している。また，Kanemaru ら. 末梢部の微細運動が増加することを示していると考えら. 児を対象に 3 次元動作解析装置を用いて四肢自発運動を. れ，本研究における下肢の平均曲率の結果も，これと同. 経時的に計測し，生後 2 ∼ 4 ヵ月において両上肢間およ. 様に FMs 期における下肢の微細な自発運動特性の一面. び両下肢間の運動速度の相関が増加することを示してお. を捉えたものと考えられた。一方，両上肢においては. り，四肢自発運動の発達過程における左右の同時性や交. FN 群と F‒ 群の間で有意な差を認めなかった。. 互性の運動（両側性のリーチング，下肢の持ち上げ，両. Einspieler らは，上肢に関連した粗大運動（突然上肢が. 側性または交互性のキッキングなど）の増加を示唆して. 上方へ向かう運動（swipes），律動的な上肢運動（wiggl-. いる。本研究における四肢運動指標（平均速度，運動単. ing-oscillating arm movements），正中位に向かう抗重. 位数，尖度，四肢運動の同時性）の結果は，先行研究で. 力的な上肢運動など）と FMs は重なり合って出現する. 示されているような FMs 期における粗大な自発運動の. 性を示す。Ohmura ら. こと. 22）. ，児が環境からの刺激（視覚および聴覚刺激）. 25）. は満期産. 特性を反映したと考えられた。 26）. は，極低出生体重児の WMs 期における自. に注意を向けているとき，FMs は股関節や足関節に集. 木原ら. 中して観察されるようになり，肩関節や手関節では出現. 発運動を観察評価し，WMs の異常性と 3 歳時点の発達. 4）23）. 。本研究にお. の関連を検討しており，WMs が異常と判定された 34. いて，FMs の観察評価による群間の差が上肢の平均曲. 例のうち 14 例が発達に遅れ（境界 5 例，遅滞 9 例）を. 率には認められず，下肢においてのみ有意な差が示され. 示したと報告している。今回，FMs の観察評価におい. たことは，FMs が出現する量や頻度が，上肢に比べて. て異常（F‒ もしくは abnormal FMs）と判定された児. 下肢で高い可能性を示唆したと考えられた。. は 33 例であり，そのうち 24 例は 6 歳時点でなんらかの. 先行研究において，Kanemaru らはビデオ画像より抽. 発達障害や発達の遅れを認めた。この結果は，多くの先. 頻度が減少することを報告している.

(7) Fidgety movements 評価と四肢自発運動特性 ‒11）. 行研究 8. と同様に，FMs の異常性が後の発達障害発. 症と関連していることを示唆した。Hadders-Algra. 27）. 121. 認め，両上肢間および両下肢間における運動の同時性の高さなど，FMs 期における粗大な自発運動特性を捉え. は，GMs の生成における central pattern generators（以. た。観察評価において FMs が異常と判定された児の多. 下，CPGs）や脳幹，皮質下機能の関与を述べている。. くでは，6 歳時点に何らかの発達障害を認め，FMs 期. また，Watanabe ら. 28）. は，乳児期初期（生後 2 ∼ 3 ヵ. 月頃）における自発運動から随意運動への運動生成メカ. における自発運動特性の定量化と，客観的指標に基づいた早期介入の重要性が示唆された。. ニズムの発達変化について，脳幹の活動が CPGs を発動させることで四肢自発運動が生成される「皮質下中心シ. 謝辞：本研究は文科省科研費（研究課題番号：16K16620. ステム」と，皮質下中心システムに加えて錐体路が成熟. （儀間裕貴），26502002（木原秀樹），24119002（多賀. し，大脳基底核−視床−大脳皮質回路の成熟による皮質活動へのフィードバック機構が加わった「皮質下中心システム」を図式モデル化して示している。これら 2 つのシステムは，自発運動と随意運動の生成メカニズムを反映していると考えられ，FMs が皮質下中心システムから皮質中心システムに移行する過渡的な現象として現れている可能性を示唆している。Hoon ら. 29）. は拡散テン. ソル画像を用いた検討で，脳室周囲白質軟化症に基づく CP 児における運動経路（皮質脊髄路（錐体路））・感覚経路（後視床脚）の障害度と，CP の機能的重症度の関連を報告している。本研究で観察された FMs の異常性および四肢自発運動特性の差異（F‒ 群における下肢平均曲率の低さ）は，先行研究が示している錐体路や視床の機能的障害または未熟性を反映している可能性があり，今後は脳機能イメージング等の手法も用いて，その関連性を検討していく必要性が示唆された。本研究では，背臥位における乳児の自発運動特性を検討するため，Prechtl らによる方法. 4）. で前額面方向から. 自発運動を撮影し，その動画を観察評価に用いるとともに，同じ動画から四肢の 2 次元座標データ（x, y）を抽出して運動指標の算出に用いた。この指標は，おもに背臥位における四肢の重力に直行する面での運動を反映していると考えられる。但し，四肢末梢部における「円を描くような運動」は，肩−肘，股−膝など各関節の複合運動として表現されているものであり，重力方向を含む 3 次元的な運動も考慮し，今後は 3 次元動作解析装置などを用いた検討が必要である。また，四肢以外（頸部や体幹など）の運動特性に関する検討，より大規模な症例数での検討が，乳児期初期の運動特性とその後の発達の関連を明らかにするうえで必要と考えられた。結論極低出生体重児 77 例を対象に，FMs 期の自発運動特性（観察評価および四肢運動特性）を検討した。観察評価において F‒ と判定された群は，FN と判定された群に比べて下肢の平均曲率が有意に小さく，下肢平均曲率が FMs の微細な運動特徴である四肢末梢部の円運動を捉えた。また，四肢運動指標ではいずれの群においても平均速度，運動単位数，尖度において上・下肢間の差を. 厳太郎））の補助を受けて行われた。文献 1）Kusuda S, Fujimura M, et al.: Trends in morbidity and mortality among very-low-birth-weight infants from 2003 to 2008 in Japan. Pediatr Res. 2012; 72(5): 531‒538. 2）Prechtl HFR, Einspieler C, et al.: An early marker for neurological deficits after perinatal brain lesions. Lancet. 1997; 349(9062): 1361‒1363. 3）Prechtl HFR: General movement assessment as a method of developmental neurology: new paradigms and their consequences. Dev Med Child Neurol. 2001; 43: 836‒842. 4）Einspieler C, Prechtl HFR, et al.: Prechtl’s Method on the Qualitative Assessment of General Movements in Preterm, Term and Young Infants. Clinics in Developmental Medicine No. 167. Mac Keith Press, London, 2004. 5）Bosanquet M, Copeland L, et al.: A systematic review of tests to predict cerebral palsy in young children. Dev Med Child Neurol. 2013; 55(5): 418‒426. 6）Taga G, Takaya R, et al.: Analysis of general movements of infants towards understanding of developmental principle for motor control. Proc IEEE Int Conf on Systems, Man and Cybernetics. 1999; 5: 678‒683. 7）Hadders-Algra M: Putative neural substrate of normal and abnormal general movements. Neurosci Biobehav Rev. 2007; 31: 1181‒1190. 8）Prechtl HFR, Einspieler C, et al.: An early marker for neurological deficits after perinatal brain lesions. Lancet. 1997; 349: 1361‒1363. 9）Hadders-Algra M, Mavinkurve-Groothuis AM, et al.: Quality of general movements and the development of minor neurological dysfunction at toddler and school age. Clin Rehabil. 2004; 18: 287‒299. 10）Spittle AJ, Spencer-Smith MM, et al.: General movements in very preterm children and neurodevelopment at 2 and 4 years. Pediatrics. 2013; 132: e452‒e458. 11）Einspieler C, Sigafoos J, et al.: Highlighting the first 5 months of life: General movements in infants later diagnosed with autism spectrum disorder or Rett syndrome. Res Autism Spect Dis. 2014; 8: 286‒291. 12）Karch D, Kim KS, et al.: Quantification of the segmental kinematics of spontaneous infant movements. J Biomech. 2008; 41(13): 2860‒2867. 13）Adde L, Helbostad JL, et al.; Using computer-based video analysis in the study of fidgety movements. Early Hum Dev. 2009; 85(9): 541‒547. 14）儀間裕貴，大城昌平，他：乳児自発運動発達の特性．脳と発達．2011; 43: 19‒23. 15）Gima H, Ohgi S, et al.: A dynamical system analysis of the development of spontaneous lower extremity movements in newborn and young infants. J Physiol Anthropol. 2011;.

(8) 122. 理学療法学第 44 巻第 2 号. 30: 179‒186. 16）Gima H, Ohgi S, et al.: A comparison of the developmental characteristics of spontaneous upper extremity movements between healthy full-term infants and premature infants with brain injuries. Journal of Applied Bio-metrology. 2013; 4: 25‒33. 17）Adde L, Helbostad J, et al.: Identification of fidgety movements and prediction of CP by the use of computerbased video analysis is more accurate when based on two video recordings. Physiother Theory Pract. 2013; 29(6): 469‒475. 18）Kanemaru N, Watanabe H, et al.: Specific characteristics of spontaneous movements in preterm infants at term age are associated with developmental delays at age 3 years. Dev Med Child Neurol. 2013; 55(8): 713‒721. 19）Kanemaru N, Watanabe H, et al.: Jerky spontaneous movements at term age in preterm infants who later developed cerebral palsy. Early Hum Dev. 2014: 90(8): 387‒392. 20）中島翔太，右田涼，他：新生児の自発運動評価を目的とした General Movements 診断支援システム．計測自動制御学会論文集．2014; 50(9): 684‒692. 21）Ohmura Y, Gima H, et al.: Developmental changes in intralimb coordination during spontaneous movements of human infants from 2 to 3 months of age. Exp Brain Res. 2016; 234(8): 2179‒2188. 22）Einspieler C, Marschik PB, et al.: Human motor behavior. ̶ prenatal origin and early postnatal development. Z Psychol. 2008; 216: 147‒153. 23）Einspieler C, Yang H, et al.: Are sporadic fidgety movements as clinically relevant as is their absence? Early Hum Dev. 2015; 91(4): 247‒252. 24）ten Donkelaar HJ, Lammens M, et al.: Development and malformations of the human pyramidal tract. J Neurol. 2004; 251(12): 1429‒1442. 25）Kanemaru N, Watanabe H, et al.: Increasing selectivity of interlimb coordination during spontaneous movements in 2- to 4-month-old infants. Exp Brain Res. 2012; 218(1): 49‒61. 26）木原秀樹，中野尚子，他：極低出生体重児の General Movements（GMs）評価と 3 歳時の発達予後の関係．日本周産期・新生児医学会雑誌．2008; 44(3): 684‒688. 27）Hadders-Algra M: Putative neural substrate of normal and abnormal general movements. Neurosci Biobehav Rev. 2007; 31(8): 1181‒1190. 28）Watanabe H, Homae F, et al.: Developmental emergence of self-referential and inhibition mechanisms of body movements underling felicitous behaviors. J Exp Psychol Percept Perform. 2011; 37(4): 1157‒1173. 29）Hoon AH, Stashinko EE, et al.: Sensory and motor deficits in children with cerebral palsy born preterm correlate with diffusion tensor imaging abnormalities in thalamocortical pathways. Dev Med Child Neurol. 2009; 51(9): 697‒704..

(9) Fidgety movements 評価と四肢自発運動特性. 〈Abstract〉. Assessment of Fidgety Movements in Low-birth-weight Infants Based on Visual Observation and Computer-based Analysis. Hirotaka GIMA, PT, PhD, Hama WATANABE, PhD, Gentaro TAGA, PhD The University of Tokyo Hideki KIHARA, PT, PhD, Tomohiko NAKAMURA, MD, PhD Nagano Children’s Hospital Hisako NAKANO, PT, PhD Kyorin University. Purpose: Spontaneous movements of infants aged 2 to 5 months have been referred to as fidgety movements (FM). Assessments of FM based on either visual observation or computer-based analysis have been performed to predict future neurological impairments. In this study, we evaluated how the differences in FM are related to differences in characteristics of spontaneous movements of the limbs. Methods: Seventy-seven very low birth weight infants were included in this study. We used video recordings of the spontaneous movements of participants in the supine position, at 49 to 60 weeks postmenstrual age. First, we classified the participants into three groups (normal FM, absent FM, and abnormal FM) by the visual gestalt perception according to Prechtl’s method. Second, we examined the following seven indices from two-dimensional trajectories of all limbs: (1) average velocity, (2) number of movement units, (3) kurtosis of acceleration, (4) jerk index, (5) average curvature, (6) lateral mobility index, and (7) correlation between limb velocities. We compared each index between normal FM groups and absent FM group. Results: The average curvature in the absent FM group was significantly lower than that in the normal FM group. Furthermore, 24 out of 33 cases in the absent and abnormal FM group showed later developmental disability (developmental delay, autism spectrum disorder, and cerebral palsy). Conclusion: Our results suggest that higher average curvature of the lower limbs represents the presence of FM. The present study may guide efforts in quantification of characteristics of FM and detecting earlier signs of developmental disability. Key Words: Low birth weight infant, Fidgety movements, Spontaneous movement, Curvature. 123.

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