琉球大学病院歯科口腔外科における口唇裂・口蓋裂患者の臨床統計的観察

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(1)日口蓋誌 J. Jpn. Cleft Palate Assoc. 46：33～40，2021. 琉球大学病院歯科口腔外科における口唇裂・口蓋裂患者の臨床統計的観察西原一秀 1，2 後宮本昇 2 佐. 藤尊藤範. 広2 幸 1，2. 要旨 2011 年から 2019 年までの 9 年間に琉球大学病院歯科口腔外科を受診した口唇裂・口蓋裂一次症例 183 名について臨床統計学的解析を行った。また，2014 年から開始した産科の往診システムの効果を検討し，以下の結果を得た。 1．9 年間に当科を受診した一次症例は 183 名であった。 2．裂型別患者数では 183 名中，口唇（顎）裂が 82 名（44.8％），口唇口蓋裂が 59 名（32.2％），口蓋裂が 42 名（23.0％）であった。 3．男女比は，男性 92 名，女性 91 名で 1.01：1 とほぼ同数であった。 4．初診時年齢は，61 名（33.3％）が生後 7 日未満に受診していた。 5．出生時体重は，平均 2,978.4g で，3,000g ～ 3,499g が 71 名（39.4％）と最も多かった。 6．母親の出産時年齢は，平均 31.5 歳で，30 歳から 34 歳が 49 名（29.3％）と最も多かった。 7．先天異常を合併した患者は，22 名（12.0％）に認められた。 8．手術総件数は 554 件で，手術内訳は口唇形成術が 130 件（22.3％）と最も多かった。 9．2014 年から開始した往診数は 45 件で，その活動は患者家族の精神的負担を軽減できた。キーワード：口唇裂・口蓋裂，統計学的観察，一次症例. Clinicostatistical Observations on the Primary Cases of Cleft Lip and/or Palate Patients in Oral and Maxillofaical Surgery, University of the Ryukyus Hospital Kazuhide NISHIHARA1，2, Takahiro GOTO2, Sho MIYAMOTO2, and Noriyuki SATO1，2 Abstract : This study analyzed 183 patients with primary cleft lip and/or palate who visited our department during the 9-year period between 2011 and 2019.. We evaluated the effect of the new activity of visiting a maternity hospital. starting in 2014. The results were as follows : 1．This study identified 183 primary cases of cleft lip and/or palate among patients attending our department. 2．Of the 183 patients, 82 had cleft lip and/or alveolus（44.8％）, 59 had cleft lip and palate（32.2％）, and 42 had cleft palate（23.0％）. 3．There were 92 male and 91 female patients, corresponding to a male to female ratio of 1.01：1. 4．The age of patients at first visit was recorded, and we found that 61 patients（33.3％）presented to our department within 7 days of birth. 5．The average birth weight of the patients was 2,978.4g. The birth weight of 71 patients, representing the largest proportion（39.4％）, ranged from 3,000g to 3,499g. 6．The average age of mothers at delivery was 31.5 years.. The age at delivery of 49 mothers, representing the. largest proportion（29.3％）, ranged from 30 years to 34 years. 沖縄赤十字病院歯科口腔外科（主任：西原一秀部長）琉球大学病院歯科口腔外科（主任：中村博幸教授） 1 Department of Oral and Maxillofacial Surgery, Okinawa Red Cross Hospital（Chief : Dr. Kazuhide NISHIHARA） 2 Department of Oral and Maxillofacial Surgery, University of the Ryukyus Hospital（Chief : Prof. Hiroyuki NAKAMURA）別刷請求先：西原一秀〒902︲₈₅₈₈ 沖縄県那覇市与儀 1︲3︲1 沖縄赤十字病院歯科口腔外科〔 2020 年 11 月 2 日受付〕 1 2 .

(2) 34. 日口蓋誌 46巻 2021 7．A total of 22 patients（12.0％）had a congenital anomaly.. 8．The total number of operations was 554 cases during the 9-year period from 2011 to 2019. The greatest number of operations was 130 cheiloplasties（22.3％）. 9．The total number of patients visiting in a maternity hospital was 45 cases, and this activity was able to reduce the mental burden on the patientʼs family. Key words : cleft lip and/or palate, statistical observation, primary cases. び内訳，⑨年度別往診患者数，とした。なお，往診の症例. 緒言. 数は，当科のシステムとして往診を開始した 2014 年から. 口唇裂・口蓋裂患者が出生直後から成人に達するまでに. 2019 年度までを調査期間とした。. 良好な社会生活を営むためには，チームアプローチによる. 沖縄県総出生数は厚生労働省，令和元年人口動態統計月. 一貫治療が重要であると言われている1︲3）。琉球大学病院. 報年計10）から抜粋し，出生時平均体重は厚生労働省，平成. 歯科口腔外科（以下，当科とする）は，1973 年に琉球大. 29 年人口動態統計（確定数）の概況11）から，出産時年齢. 学保健学部附属病院に歯科口腔外科が開設されて以来，沖. は平成 30 年沖縄県衛生統計年報，人口動態総計の概況12）. 縄県における口唇裂・口蓋裂医療の基幹病院としての役割. の調査結果を対照群とした。また，調査項目で当科の過去. を果たすように努めてきた. 。. の報告4︲9）に記載のある項目を参考値として用いた。. 4︲9）. 今回，当科における口唇裂・口蓋裂患者の実態を把握す. 結果. るとともに，地域医療における当科の役割を再評価し，今後の治療指針を得る目的で臨床統計的観察を行った。ま. 1．年度別患者数および沖縄県の総出生数の推移（表 1）. た，従来行ってきた診療に加えて，2014 年から産科に往. 2011 年 1 月から 2019 年 12 月までの 9 年間に当科を受. 診するシムテムなど診療体制の一部を変更し，その有用性. 診した口唇裂・口蓋裂患者一次症例は 183 名（男性 92 名，女性 91 名）であった。年度別新患患者数では多少の変動. を検討したので概要を報告する。. が見られ，最多は 2015 年の 29 名，最少は 2014 年の 10. 調査対象および方法. 名で，2014 年を除くとほぼ年間 20 人程度の患者が来院し. 今回は，当科の過去の報告4︲9）以降の 2011 年 1 月から. ていた。沖縄県の総出生数は 2011 年から 2019 年までは. 2019 年 12 月までの 9 年間に当科を受診した口唇裂・口蓋. 14,902 人から 17,209 人の間で推移し，最近の出産数は減. 裂患者一次症例について外来・入院カルテおよび問診票に. 少傾向にあった。. 基づいて集計した。なお，口蓋裂（口唇裂）が未手術で. 2．裂型別，破裂側，破裂側の左右差および破裂程度の. も，他院ですでに口唇裂（口蓋裂）の手術を受けている患. 患者数と内訳（表 2）. 者は二次症例とし，今回の対象から除外した。また，カル. 裂型別患者数では 183 名中，口唇（顎）裂が 82 名. テに記載漏れがあった場合は，その項目のみを集計から除. （44.8％），口唇口蓋裂が 59 名（32.2％），口蓋裂が 42 名. 外した。. （23.0％）であった。破裂側は，口唇（顎）裂では片側性. 調査項目は，①年度別新患患者数および沖縄県出生数の. 72 例，両側性 10 例で，口唇口蓋裂では片側性 36 例，正. 推移，②裂型別，破裂側および程度の患者数，③裂型別の. 中裂 1 例，両側性 22 例で，片側性を多く認めた。片側裂. 男女比，④初診時年齢，⑤出生時体重，⑥母親の出産時年. における左右差では，口唇（顎）裂は右側 33 例，左側 39. 齢，⑦合併先天異常数および内訳，⑧年度別手術件数およ. 例で，口唇口蓋裂は右側 15 例，左側 21 例で，いずれも. 表 1 年度別新患患者数および沖縄県出生総数の推移 2011. 2012. 2013. 2014. 2015. 2016. 2017. 2018. 2019. 合計. 口唇（顎）裂. 7. 15. 6. 4. 12. 12. 9. 8. 9. 82. 口唇口蓋裂. 11. 6. 8. 3. 11. 6. 7. 5. 2. 59. 口蓋裂. 5. 5. 4. 3. 6. 4. 5. 3. 7. 42. 23. 26. 18. 10. 29. 22. 21. 16. 18. 183. 16,918. 17,074. 17,209. 16,373. 16,941. 16,617. 16,217. 15,732. 14,902. 合計沖縄県出生総数. ＊. 厚生労働省令和元年人口動態統計月報年計から. ＊.

(3) 日口蓋誌 46巻 2021. 35. 表 2 裂型別，破裂側，破裂側の左右差および破裂程度の患者数と内訳裂型. 破裂側. 片側性. 片側性口唇口蓋裂. 女性. 完全不完全. 10 23. 2 14. 8 9. 左側. 完全不完全. 15 24. 6 18. 9 6. 完全・完全不完全・不完全完全・不完全不明. 3 6 0 1. 1 3 0 1. 2 3 0 0. 右側 15. 完全不完全. 12 3. 9 2. 3 1. 左側. 完全不完全. 17 4. 5 3. 12 1. 1（ 0.2％）. 完全. 1. 1. 0. 22（37.3％）. 完全・完全不完全・不完全完全・不完全. 15 4 3. 8 2 1. 7 2 2. 硬軟口蓋裂軟口蓋裂粘膜下口蓋裂. 12 28 2. 6 9 1. 6 19 1. 72（87.8％） 39. 10（12.2％）. 36（61.0％）. 正中両側性. 男性. 右側 33. 口唇（顎）裂両側性. 破裂程度. 左右差. 口蓋裂. 21. 合計. 喜舎場・国仲・後藤（1973︲2010）. 82 （44.8％）. 334 （30.4％）. 59 （32.2％）. 472 （42.9％）. 42 （23.0％）. 293 （26.7％）. 183. 1,099. 合計. 表 3 裂型別の男女比男性. 女性. 男女比. 喜舎場・国仲・後藤 n ＝ 1,099（1973︲2010）. 口唇（顎）裂. 82. 45. 37. 1.22：1. 1.40：1. 口唇口蓋裂. 59. 31. 28. 1.11：1. 1.71：1. 口蓋裂. 42. 16. 26. 0.62：1. 0.72：1. 合計. 183. 92. 91. 1.01：1. 1.27：1. 左側が多く見られた。破裂程度では，片側性口唇（顎）裂. 28 名（男女比 1.11：1），口蓋裂は男性 16 名，女性 26 名. は完全裂 25 例，不完全裂 47 例で，片側性口唇口蓋裂は. （男女比 0.62：1）で，口唇（顎）裂，口唇口蓋裂は男性. 完全裂 29 例，不完全裂 7 例で，片側性の口唇（顎）裂は. に多く，口蓋裂は女性に多かった。. 不完全裂が，口唇口蓋裂は完全裂が多かった。両側性口唇. 4．初診時年齢（表 4）. （顎）裂は完全裂・完全裂 3 例，不完全裂・不完全裂 6 例. 初診時年齢は，生後 7 日未満の受診が 61 名（33.3％）. で，両側性口唇口蓋裂は完全裂・完全裂 15 例，不完全裂・. で，生後 8 日目以上から生後 1 ヶ月未満の 90 名（49.2％）. 不完全裂 4 例，完全裂・不完全裂 3 例であった。口蓋裂. を合わせると，生後 1 ヶ月未満が 151 名で全体の 82.5％. では，硬軟口蓋裂 12 例，軟口蓋裂 28 例，粘膜下口蓋裂 2. とほとんどを占めていた。裂型別では生後 7 日未満が口. 例で，軟口蓋裂を多く認めた。. 唇口蓋裂は 31 名（52.5％）と半数以上を占め，口唇（顎）. 3．裂型別の男女比（表 3）. 裂は 20 名（24.4％），口蓋裂は 10 名（23.8％）で，生後 1. 男女比は，男性 92 名，女性 91 名で 1.01：1 とほぼ同数. 年以上が口唇（顎）裂では 3 名，口蓋裂で 1 名であった。. であった。裂型別では，口唇（顎）裂は男性 45 名，女性. 5．出生時体重（表 5）. 37 名（男女比 1.22：1），口唇口蓋裂は男性 31 名，女性. （最小 1,610g，最大 3,912g）出生時体重は，平均 2,978.4g.

(4) 36. 日口蓋誌 46巻 2021 表 4 初診時年齢生後. 口唇（顎）裂（n ＝ 82）. 口唇口蓋裂（n ＝ 59）. 口蓋裂（n ＝ 42）. 合計（n ＝ 183）. ～ 7 日未満. 20（24.4％）. 31（52.5％）. 10（23.8％）. 61（33.3％）. ～ 1 ヶ月未満. 47（57.3％）. 25（42.4％）. 18（42.9％）. 90（49.2％）. ～ 3 ヶ月未満. 11（13.4％）. 2（ 3.4％）. 9（21.4％）. 22（12.0％）. ～ 1 年未満. 1（ 1.2％）. 1（ 1.7％）. 4（ 9.5％）. 6（ 3.3％）. ～ 2 年未満. 1（ 1.2％）. ～ 6 年未満. 2（ 2.4％）. 0. 0. 0. 1（ 0.5％）. 1（ 2.4％）. 3（ 1.6％）. ～ 12 年未満. 0. 0. 0. 0. ～ 20 年未満. 0. 0. 0. 0. 20 年～. 0. 0. 0. 0. 表 5 出生時体重男性＊. 女性＊. 喜舎場・国仲 n ＝ 943 （1973︲2005）. 8.4％. 10.5％. 136（14.4％）. 2,500 ～ 2,999. 28（31.1％） 31（34.4％） 23（28.4％） 22（37.9％） 14（34.1％） 59（32.8％） 34.9％. 42.3％. 318（33.7％）. 3,000 ～ 3,499. 39（43.3％） 32（35.6％） 31（38.3％） 21（36.2％） 19（46.3％） 71（39.4％） 43.8％. 38.8％. 361（38.3％）. 男性（n ＝ 90）～ 2,499. 女性（n ＝ 90）. 口唇（顎）裂（n ＝ 81）. 口唇口蓋裂（n ＝ 58）. 15（16.7％） 13（14.4％） 14（17.3％）. 3,500 ～ 3,999 4,000 ～. 9（15.5％）. 8（ 8.9％） 14（15.6％） 13（16.0％） 0. 0. 口蓋裂（n ＝ 41）. 5（12.2％） 28（15.6％）. 6（10.3％）. 0. 合計（n ＝ 180）. 3（ 7.3％） 22（12.2％） 11.9％ 1.0％. 0.5％. 平均 2,963.0 2,993.8 3,014.9 2,906.4 3,008.0 2,978.4 3,050 （最小－最大）（g）（1,610︲3,912）（1,966︲3,900）（1,610︲3,912）（1,622︲3,820）（2,330︲3,900）（1,610︲3,912）. 2,960. ＊. 0. 0. 0. 7.8％. 128（13.6％）記載なし. 厚生労働省平成 29 年人口動態統計年報性別にみた出生時の体重別出生数・構成割合から. 表 6 母親の出産時年齢年齢. 口唇（顎）裂（n ＝ 78）. 口唇口蓋裂（n ＝ 51）. 口蓋裂（n ＝ 38）. 対照（全国）＊. 喜舎場・国仲 n ＝ 960（1973︲2005）. 15 ～ 19. 0. 1（ 2.0％）. 1（ 0.6％）. 2.4％. 1.0％. 36（ 3.8％）. 20 ～ 24. 12（15.4％）. 4（ 7.8％）. 4（10.5％）. 20（12.0％）. 11.5％. 8.4％. 207（21.6％）. 25 ～ 29. 16（20.5％）. 14（27.5％）. 12（31.6％）. 42（25.1％）. 24.1％. 25.5％. 315（32.8％）. 30 ～ 34. 23（29.5％）. 18（35.3％）. 8（21.1％）. 49（29.3％）. 33.3％. 36.5％. 258（26.9％）. 35 ～ 39. 22（28.2％）. 6（11.8％）. 10（26.3％）. 38（22.8％）. 22.4％. 23.0％. 111（11.6％）. 40 ～ 44. 5（ 6.4％）. 8（15.7％）. 4（10.5％）. 45 ～平均（最小－最高）. 0. 合計対照＊（n ＝ 167）（沖縄県）. 17（10.2％）. 6.1％. 5.6％. 0. 0. 0. 0. 0.2％. 0.2％. 31.2（20︲41）. 31.7（19︲44）. 31.8（20︲41）. 31.5（19︲44）. 33（ 3.4％）記載なし. 平成 30 年沖縄県衛生統計年報，人口動態総計の概要から. ＊. で，3,000g ～ 3,499g が 71 名（39.4％）と最も多かった。. 10.5％と比較すると男性，女性ともに高い割合を示した。. 裂型別では，口唇（顎）裂の平均体重 3,014.9g で最も重く，. 裂型別では，口唇（顎）裂の低体重出生児の割合は 17.3％. 次いで口蓋裂が 3,008.0g，口唇口蓋裂が 2,906.4g の順で. で，口唇口蓋裂が 15.5％，口蓋裂が 12.2％であった。. あった。2,500g 未満の低体重出生児は 28 名（15.6％）に. 6．母親の出産時年齢（表 6）. ，女性は 13 名（14.4％）で対認め，男性は 15 名（16.7％）. 母親の出産時年齢は，平均 31.5 歳（最小 19 歳，最高 44. 照群（平成 29 年厚労省人口動態統計）の男性 8.4％，女性. 歳）で，30 歳から 34 歳が 49 名（29.3％）と最も多かった。.

(5) 日口蓋誌 46巻 2021. 37. 表 7 合併先天異常の患者数 n. 合併症例数. 口唇（顎）裂. 82. 6（ 7.3％）. 口唇口蓋裂. 59. 4（ 6.8％）. 口蓋裂. 42. 12（28.6％）. 合計. 183. 22（12.0％）. 表 8 合併先天異常の内訳内訳. n. 先天性心疾患. 8. 染色体異常. 6. 他の頭頸部異常. 6. 耳の異常. 5. 四肢の異常. 4. 体幹部異常. 4. 口腔の異常. 3. 泌尿生殖器異常. 2. ロバンシークエンス. 2. 眼球・眼瞼異常. 1 41（重複例を含む）. 喜舎場 n ＝ 460（1973︲1998）. 国仲 n ＝ 496（1989︲2005） 15（10.3％）. 記載なし. 26（13.0％） 45（30.0％）. 60（13.0％）. 91（18.4％）. 9．年度別往診患者数の推移（表 10） 2014 年以降の往診患者総数は 45 件（38.8％）であった。 2014 年の患者数は 1 件であったが，2015 年以降は新患患者数の 30％以上に増加し，2018 年以降は受診患者の半数以上に往診を行っていた。考察口唇裂・口蓋裂患者の治療は，歯科・口腔外科医，形成外科医，歯科矯正医ならびに言語聴覚士，看護師らによるチームアプローチによる一貫治療が必要で，出生前から成人に至るまでの多岐に亘る治療が行われる。当科は開設以来，沖縄県の口唇裂・口蓋裂治療の中心的役割を果たし， 2019 年 12 月までに 1,287 名の口唇裂・口蓋裂一次症例が受診していた4︲9）。 2014 年に診療体制の一部を変更したため，今回は過去に後藤ら9）が報告した以降の 2011 年からの 183 名を調査. 40 歳以上の高齢出産は，17 例（10.2％）で対照群（平成. するとともに，当科の過去の報告例で記載されている項目. 30 年沖縄県衛生統計年報，人口動態総計）の沖縄県の. については比較・検討することとした。. 6.3％，全国の 5.8％より高い割合を示していた。裂型別で. 岐部ら13）は，口唇裂・口蓋裂の治療水準を維持するに. は，口唇口蓋裂が 15.7％と最も高く，口蓋裂が 10.5％，口. はある程度以上の患者数の受診が必要としているが，近年. 唇（顎）裂が 6.4％で，口唇口蓋裂で高い傾向を認めた。. は少子化によって一医療機関あたりの口唇裂・口蓋裂患者. 7．合併先天異常数および内訳（表 7，8）. の受診数は減少する傾向である。沖縄県の合計特殊出生率. 先天異常を合併した患者は 183 名中 22 名（12.0％）に. は毎年，全国トップを維持しているものの，最近の年間総. 認めた。裂型別では口蓋裂 12 名（28.6％）と最も多く，. 出生数 10）は，2011 年の 16,918 人から 2019 年の 14,902 人. 次いで口唇（顎）裂 6 名（7.3％），口唇口蓋裂 4 名（6.8％）. と減少しているため，口唇裂・口蓋裂の発生数は今後軽減. の順であった。合併先天異常の内訳（重複例を含む）は，. すると思われる。Natsumeら14）が報告した本症発症率. 先天性心疾患が 8 例と最も多く，次いで染色体異常と他. 0.144％（1/695）の推定によると，現在の沖縄県の口唇. の頭頸部異常が 6 例に認められた。. 裂・口蓋裂患者は年間約 22 名が発生していると考えられ，. 8．年度別手術件数および内訳（表 9）. 2014 年は診療体制の変更などによって県内に専門医療施. 全身麻酔下の手術総件数は 554 件で，2012 年が 95 件. 設が分散したために当科の新患患者数は減少したが，. と最も多く見られた。2013 年は 16 件と最少であったが，. 2015 年からは新体制への移行に伴い徐々に患者数は増加. その後は徐々に増加し，近年は 58 件から 78 件の手術数. し，現在は県内の患者数の約 80％が当科を受診している. であった。手術内訳は，口唇形成術が 130 件（23.5％）と. と考えられる。これは，2014 年から開始した出生直後の. 最も多く，次いで骨移植術 80 件（14.4％），口蓋形成術. 往診システムなどの取り組みによって産科・産院の地域連. 75 件（13.5％），口唇修正術 63 件（11.4％）の順であっ. 携が円滑となり，当科の診療体制が近隣の地域医療機関に. た。全身麻酔による口唇形成術後や若年者の口唇修正術後. 広く認知されてきたことが要因と考えられた。. の抜糸，口蓋形成術後の口蓋保護床の除去は 179 件. 裂型別患者数は，大槻ら15）は施設の特徴によって頻度. （32.3％）に行われていた。. は様々で，自施設は発音，嚥下，咀嚼，咬合などの口腔機.

(6) 38. 日口蓋誌 46巻 2021 表 9 年度別手術件数と内訳 2011. 2012. 2013. 2014. 2015. 2016. 2017. 2018. 2019. 合計. 口唇形成術. 21. 16. 7. 9. 12. 21. 15. 14. 15. 130（23.5％）. 口蓋形成術. 10. 19. 0. 2. 7. 8. 14. 9. 6. 75（13.5％）. 口唇修正術. 15. 16. 0. 3. 5. 6. 6. 7. 5. 63（11.4％）. 骨移植術. 14. 24. 1. 3. 5. 9. 7. 10. 7. 80（14.4％）. 外鼻修正術. 7. 0. 0. 1. 1. 2. 1. 1. 1. 14（ 2.5％）. 瘻孔閉鎖術. 1. 3. 1. 0. 0. 0. 0. 0. 1. 6（ 1.1％）. その他. 1. 1. 0. 0. 1. 1. 2. 1. 0. 7（ 1.3％）. 抜糸・口蓋床除去. 21. 16. 7. 12. 20. 31. 21. 28. 23. 179（32.3％）. 合計. 90. 95. 16. 30. 51. 78. 66. 70. 58. 554. 表 10 年度別往診患者数の推移 2014. 2015. 2016. 2017. 2018. 2019. 合計. 口唇（顎）裂. 0. 3. 5. 4. 6. 6. 24. 口唇口蓋裂. 1. 5. 2. 3. 3. 1. 15. 口蓋裂. 0. 2. 0. 1. 0. 3. 6. 往診数（％）. 1（10.0％）. 10（34.5％）. 7（31.8％）. 8（38.1％）. 9（56.3％）. 10（55.6％）. 45（38.8％）. 新患患者総数. 10. 29. 22. 21. 16. 18. 183. 能障害のリハビリを行ってきたために口蓋裂が多く，形成. 性差は，これまでの報告 3，13，15︲20）と同様に口唇（顎）裂，. 外科が主な施設では唇裂が多くなると述べている。三古谷. 口唇口蓋裂は男性に多く，口蓋裂は女性に多かった。性別. は，北海道大学病院高次口腔医療センターでは口唇. と裂型に男女差が生じる理由として，Rossら24）は，口蓋. 形成術を形成外科に依頼しているため口唇（顎）裂は紹介. 裂では口蓋突起の水平転移が女性は男性に比べ数日遅れる. 元から直接形成外科を受診するため口唇（顎）裂数の割合. ことに関与すると説明しているが，今のところ明確な結論. は他施設より少なかったと報告している。当科では，開設. は出ていない。. 当初から口唇形成術を行う一貫治療体制のため，これまで. 初診時年齢では，生後 1 ヶ月未満の受診が全体の 82.5％. 受診した 1,282 名の裂型別患者数の内訳は，口唇口蓋裂が. を占め，これまでの当科の Hotz 床装着などの出生後早期. 531 例（41.4％）と最も多く，次いで口唇（顎）裂 416 例. の取り組みが地域周辺に周知・理解されているものと思わ. （32.4％），口蓋裂 335 例（26.1％）の順であった。破裂側. れた。裂型別では，口唇口蓋裂児は生後 1 ヶ月未満に. ら. 16）. および左右差は片側性が多く，口唇裂の左右差は左側が多. 94.9％とほとんどが受診し，半数以上の 52.5％が生後 7 日. い従来の報告 3，13，15︲20）と同様であった。左側が多い理由と. 未満に受診していた。岐部ら13）は，口唇口蓋裂は出生直. して，平山ら21）はヒト胎児の顔面動脈の発達が右側より. 後の審美的問題，哺乳障害などの機能的な問題によって早. 左側が遅いことが原因の一つとしているが，未だに不明な. 期に受診し，また，口唇裂では裂が軽微な症例や口蓋裂で. 点が多い。片側性の破裂程度は，口唇（顎）裂は不完全裂. は粘膜下口蓋裂症例などで初診が遅れる傾向を示していた. が，口唇口蓋裂は完全裂が多くみられ，従来の報告と同様. と報告しており，当科でも同様の結果であった。また，当. であった。また，飯田ら. 22）. は破裂程度には性別が有意に. 科では，最近，胎児超音波検査診断で口唇裂を指摘され，. 関連し，女児に破裂程度がより重度である傾向が示された. 産科から出生前に疾患・治療に対するオリエンテーション. と報告し，当科の片側性唇裂の破裂程度は，男性は完全裂. を依頼されることが多くなった。オリエンテーションを. 22 例 37.2％，不完全裂 37 例 62.7％で，女性は完全裂 32. 行った妊婦には出産後は直ちに往診などで患児を診察して. 例 65.3％，不完全裂 17 例 34.7％で，飯田ら. と同様に女. おり，それらが出生後早期の受診につながっていると考え. 性に完全裂が多い傾向が見られた。Meskinら23）は 1 次口. られ，早期の哺乳障害の改善や患者家族の不安解消に役. 蓋，2 次口蓋の男女間の形成時期の違いによって破裂程度. 立っていると思われた。. に差が生じるとしているが，明らかな点は不明である。. 出生時体重は，男性は平均 2,963.0g，女性は 2,993.8g で，. 22）.

(7) 日口蓋誌 46巻 2021. 39. 平成 29 年人口動態統計11）の平均値より低値を示し，裂型. 併するという，これまでの報告と同様であった3，13，15︲20，27）。. 別では口唇口蓋裂が最も低値であった。低体重出生児の出. これまで，当科では術前検査で心臓超音波検査を実施して. 生率は男性 16.7％，女性 14.4％で，同人口動態統計11）の. いなかったが，今後は同検査の実施を検討する必要がある. 全国の構成割合より高く，従来から口唇裂・口蓋裂児は正. と考えられた28）。. 常児に比べて低体重出生の頻度が高いと報告. 手術件数は口唇裂・口蓋裂手術を行う専門医が不在と. 3， 13，15，17， 18， 20）. されており，同様の結果であった。また，沖縄県は低体重. なった 2013 年に 16 件と減少したが，その後は専門医の. 出生児の割合が全国 1 位，2 位を推移しており，今回の結. 赴任により手術件数は徐々に増加し，近年は年間 60 件程. 果に影響を与えたと考えられた。平成 29 年度沖縄県保健. 度の手術が行われていた。手術件数の増加は，紹介患者数. 医療部健康長寿課の「低体重児出生の要因分析と保健指導」. の増加に伴うことから，先に述べたように当科の診療体制. 報告書では，低体重出生児の出生には「37 週未満の出生」. が近隣の地域医療機関に認知され一次症例の紹介が増加し. 「妊「妊娠後期の高血圧」「妊娠前のやせ（BMI18.5 未満）」. たことが要因と思われた。手術内訳は，口唇形成術が最も. 「妊娠中の喫煙」が影響を与えて婦の身長（150cm 未満）」. 多く，次いで骨移植術，口蓋形成術，口唇修正術の順で. いると報告している25）。口唇裂・口蓋裂児は低体重出生児. あった。口唇裂・口蓋裂手術は各施設によって手術時期や. の発生率が高いことから，保健指導等によって改善の可能. 術式が若干異なるが，当科では生後 3 ヶ月，体重 6,000g. 性のある「やせ妊婦」，「喫煙妊婦」に適切な栄養指導や体. を目処に片側性では中村ら29，30）の方法による口唇外鼻一. 調管理などの指導を実施することは，口唇裂・口蓋裂児の. 体移動による三角弁法で，両側性は中間唇の大きさによっ. 低体重出生児の出生率を減少させるとともに正常な成長発. て Manchester 法による 1 回法あるいは三角弁法による 2. 育を促すために重要と考えられた。. 回法で行っている。また，口蓋形成術は 1 歳 6 ヶ月頃に. 母親の出産時平均年齢は 31.5 歳で，40 歳以上の高齢出. 頬粘膜移植併用による粘膜骨膜弁法による Pushback 法. 産は 10.2％と平成 30 年人口動態統計12）の沖縄県の 6.3％，. で行い，良好な結果を得ている31）。骨移植術は側切歯，犬. 全国の 5.8％よりやや高い割合を示していた。Cuckleら. 歯の萌出状況を検討して手術時期を決定し，8 歳から 12. 26）. は，母親の出産時年齢が 40 歳ではダウン症候群は 112 人. 歳頃の間に行っており，今後は 2013 年以降に当科を受診. に 1 名で，25 歳の 1,351 名に 1 人より高い割合を示し，. した患児の手術が増加すると思われる32）。奥村33）は口唇. 先天異常のリスクが上昇すると報告している。また，当科. 裂術後の全身麻酔下での抜糸は，患児および患者家族の肉. の喜舎場ら6）は，口唇裂・口蓋裂患者と高齢出産の関連を. 体的，心理的負担を軽減する効果があると述べており，当. 示唆しているが，母親年齢と口唇裂・口蓋裂の発生関連は. 科では当院麻酔科医師の管理のもとに中央手術室でマスク. 不明である。. 換気による全身麻酔下で抜糸，口蓋保護床の除去を行い，. 口唇裂・口蓋裂患者は合併奇形の発現率が比較的多いと. 医療者や患児の負担を軽減するとともに安心安全な医療を. 云われ，西尾ら19）は 46.0％の患児に合併症が見られ，他. 提供できていると考えられた。. 施設より多いと報告している。西尾らの大阪府立母子保健. 当科は，1973 年歯科口腔外科開設から 45 年以上経過. 総合医療センターは，大阪府における周産期医療の基幹病. し，これまで沖縄県における口唇裂・口蓋裂医療の基幹病. 院として設立され，妊産婦や未熟児，新生児に対して高度. 院としての役割を果たしてきた。2014 年からは出生直後. 専門医療が施されており，当センターの診療システムと周. に往診によって出産直後の母親ならびに家族に対して疾患. 産期医療部門ならびに小児医療部門が包括された病院の特. ならびに治療内容を説明しており，これらの取り組みは沖. 殊性が，調査方法や合併症の診断基準，観察者の知識，関. 縄県全域の産科・産院に広がり，出産直後に当院に連絡を. 心度に差を認め，合併異常の頻度に影響していると述べて. 頂くことが多くなった。中村1）は，口唇裂・口蓋裂は直ち. いる。当科では過去の報告例と合わせて，12.0％から. に生命予後に関する疾患ではないが，患者家族の出生直後. 18.4％の間で推移しており，多くの施設と同様の割合で. の衝撃的な気持ちは計り知れないものがあり，出生直後の. あった3，13，15︲20，27）。裂型別では従来の報告 3，13，15︲20，27）と同. 早期に患者家族に直に会って口唇・口蓋裂の疫学，原因，. 様に口蓋裂に発現率が高く，二次口蓋の癒合が起こる妊娠. 治療内容などを説明することは，患者家族の精神的な負担. 7 週から第 12 週まではヒト胚子が侵襲を受けやすい時期. を軽減するのみでなく，患者家族の信頼を得ることになる. で，全身の組織発生や機能的成熟が起こる時期と重なるた. と述べている。当科では，以前から産科の要請により出生. めに，何らかの障害によって合併奇形が生じやすいと考え. 後早期の哺乳障害改善目的に Hotz 床装着のための印象採. は，口蓋形成時期は脳の受攻期. 得などを往診で行っていたが，2014 年からは早期の患者・. と一致するため粘膜下口蓋裂で精神発達遅滞が多くなる可. 家族に寄り添った医療を実践するために往診による診察を. 能性を示唆している。合併奇形の内訳（重複例を含む）で. 開始しており，往診先の産科・産院にとっても大変有意義. は，心奇形 8 例で口唇裂・口蓋裂に心奇形が最も多く合. な活動として評価されている。したがって，今後も出生直. られた。また，石倉ら. 20）.

(8) 40. 日口蓋誌 46巻 2021. 後の往診システムは，当科スタッフの時間的な負担などあるものの継続的する重要な活動と考え，口唇裂・口蓋裂患者ならびに家族が満足できる治療ならびに支援体制を整えることが大切であると考えている。結語 2011 年から 2019 年までの 9 年間に琉球大学病院歯科口腔外科を受診した口唇裂・口蓋裂一次症例 183 名について臨床統計学的観察を行い，若干の考察を加えて報告した。本文の要旨は，第 40 回日本口蓋裂学会（2016 年 5 月 26 日，大阪），第 43 回日本口蓋裂学会（2019 年 5 月 30 日，新潟）にて発表した。著者全員および所属講座に本研究に関し開示すべき利益相反（COI）はない。文. 献. 1）中村典史：口唇口蓋裂児と家族の心的支援のためのチーム医療体制の充実に向けて．鹿児島県母性衛生，16：2︲7，2011． 2）三村保：口唇口蓋裂治療最近の進歩―我々が行っている治療体系―．鹿児島大学歯学部紀要，4：27︲42，1984． 3）西原一秀，三村保，野添悦郎，他：鹿児島大学歯学部附属病院における口唇口蓋製患者へのチームアプローチと一貫治療の現況．日口蓋誌，26：355︲367，2001． 4）山城正宏，安里幸子，本村和弥，他：当科における過去 5 年間の口唇口蓋裂手術患者の臨床統計的観察．日口外誌，26： 332︲336，1980． 5）山城正宏，儀間裕，本村和弥，他：口唇口蓋裂の臨床的研究．第 2 報．過去 8 年間の統計的観察．日口蓋誌，9：48︲55， 1984． 6）喜舎場学，山城正宏，儀間裕，他：口唇裂口蓋裂患者の臨床研究．第 3 報．過去 15 年間の統計的観察．日口蓋誌， 18：220︲227，1993． 7）新垣敬一，砂川元，平塚博義，他：琉球大学医学部歯科口腔外科における口唇裂口蓋裂患者の臨床統計的観察．日口蓋誌，28：66︲73，2003． 8）国仲梨香，新垣敬一，天願俊泉，他：琉球大学医学部付属病院歯科口腔外科における口唇口蓋裂患者の臨床統計的観察― 一次症例について―．日口蓋誌，32：299︲306，2007． 9）後藤尊広，新垣敬一，片嶋弘貴，他：琉球大学医学部附属病院歯科口腔外科における過去 22 年間の口唇裂．口蓋裂患者の臨床統計的観察．西日臨小口外誌，3：23︲27，2011． 10）厚生労働省：令和元年（2019）人口動態統計月報年計（概数）の概況．人口動態総覧，都道府県（特別区︲指定都市再掲）別．42︲43，2019． 11）厚生労働省：平成 29 年（2017）人口動態統計（確定数）の概況．人口動態統計年報主要統計表：出生第 7 表．2017． 12）沖縄県：沖縄県衛生統計年報，人口動態統計の概況．平成 30 年沖縄県確定数の概況．母の年齢別出生数と構成割合年次推移．2018． 13）岐部俊郎，西原一秀，渕上貴央，他：当科における口唇裂．口蓋裂患者一次症例の 30 年間の臨床統計的観察．日口外誌， 63：140︲147，2017． 14）Natsume, N., Kawai, T., Kohama, G., et al. : Incidence of cleft lip or palate in 303,738 Japanese babies born between 1994 and 1995. Br J Oral Maxillofac Surg., 38：. 605︲607, 2000. 15）大槻玲子，森田展雄，和田健，他：口唇・口蓋裂患者の臨床統計学的観察―第一報：裂型と合併奇形について―．口科誌，51：132︲136，2002． 16）三古谷忠，松沢祐介，曽我部いずみ，他：北海道大学病院高次口腔医療センター口腔外科開設後 20 年間における口唇裂・口蓋裂患者の臨床統計的調査．日口蓋誌，36：166︲173， 2011． 17）松村香織，笹栗正明，光安岳志，他：九州大学病院顎外科における口唇口蓋裂患者の臨床統計的観察．日口蓋誌，39： 217︲223，2014． 18）加藤伸一郎，奥村嘉英，山田道代，他：名古屋市立西部医療センターにおける 26 年間の口唇口蓋裂患者の臨床統計的観察―初診患者についての検討―．日口蓋誌，40：226︲232， 2015． 19）西尾順太郎，北村竜二，峪道代，他：大阪府立母子健康保険医療センター口腔外科開設 5 年間における口唇口蓋裂患者の臨床統計的検討．日口蓋誌，18：123︲132，1993． 20）石倉直敬，小島正嗣，岡田忠彦，他：金沢医科大学形成外科教室における過去 10 年間の唇顎口蓋裂患者の臨床統計的観察．日形会誌，5：530︲538，1985． 21）平山甲是：顔面動脈の発育ならびに口唇裂胎児におけるその分布に関する解剖学的研究．鹿大医誌，23：295︲346，1971． 22）飯田直成，清田拓子，門松香一，他：口唇・口蓋裂の原因に関する研究―第 2 報― 性別及び母親の出産時年齢との関連について．昭医会誌，52：669︲677，1992． 23）Meskin, L.H. : An epidemiologic investigation of factors related to the extent of facial clefts. I. sex of patient. Cleft palate J.，5：23︲29, 1968. 24）Ross, R.B., Johnston, M.C. : Cleft Lip and Palate. Williams ＆ Wilkins, Baltimore, 1972. 25）沖縄県：沖縄県保健医療部健康長寿課「低体重児出生の要因分析と保健指導」報告書．2017． 26）Cuckle, H.S., Wald, N.J., Thompson, S.G. : Estimating a womanʼs risk of having a pregnancy associated with Downʼs syndrome using her age and serum alphafetoprotein level. British Journal of Obstetrics and Gynaecology., 94：387︲402, 1987. 27）大原鐘敏，吉川厚重，宇佐美泰徳，他：当院での口唇口蓋裂患者の合併症について（過去 11 年間における統計）．日口蓋誌，17：148︲154，1992． 28）玉田一敬，新藤潤，本間英和，他：口唇裂初回手術の術前スクリーニング検査に関する検討．日口蓋誌，40：207︲212， 2015． 29）Nakamura, N., Sasaguri, M., Nozoe, E., et al. : Postoperative nasal forms after presurgical nasoalveolar molding followed by medial-upward advancement of nasolabial components with vestibular expansion for children with unilateral complete cleft lip and palate. J Oral Maxillofacial Surg., 67：2222︲2231, 2009. 30）中村典史：NAM・口唇外鼻一体移動による低侵襲初回口唇外鼻形成の取り組み．日口外誌，56：618︲627，2010． 31）Oyama, K., Nishihara, K., Matsunaga, K., et al. : PerceptualSpeech, Nasometric and Cephalometric Results After Modified V-Y Palatoplasties With or Without Mucosal Graft. Cleft Palate-Craniofacial J., 53：469︲480, 2016. 32）Nishihara, K., Nozoe, E., Maeda, A., et al. : Outcome following secondary autogenous bone grafting before and after canine eruption in patients with unilateral cleft lip and palate. Cleft Palate-Craniofacial J., 51：165︲171, 2014. 33）奥村慶之：口唇裂術後の全身麻酔下抜糸の取組み．日口蓋誌， 45：12︲15，2020．.

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