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Gastroenterol Endosc 1998; 40: Ryu ISHIHARA A Case of Vascular Ectasia of the Colon Presenting Massive Rectal Bleeding in a Young Adult.

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Academic year: 2021

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全文

(1)

  若 年 者 に発 症 した,大

腸 血 管 異 形 成 の1例

石原

立 ・奥野

優 ・ 渡部

健二

・ 高瀬

稲 田 正己 ・石 田

・北田

昌之

・塚原

康生

高見

元敝 ・花 田

正人

要 旨:症 例 は29歳 男 性,暗 赤 色 の下 血 を主訴 に入 院.大 腸 内 視 鏡検 査 で 盲腸 か ら下行 結 腸 上部 に数mm大 の斑 点 状 発赤 が散 在性 に み られ た.動 脈造 影 にて 上行 結 腸 及 び脾 彎 曲部 に拡 張 した細 血 管 網 の濃 染 像 を認 め,大 腸an giodysplasiaと 診 断 し拡 大 右半 結 腸 切 除術 を施 行 した.病 理 組 織 学 的 に は粘膜 及 び粘膜 下 層 に拡 張 した 細 血 管 の 破 綻 と出血 を認 めた.大 腸angiodysplasiaは 高 齢 者 に多 い とされ て い るが,本 症 例 の よ うな若 年 者 に も発 症 が み られ る こ とを報 告 した.  Ⅰ 緒 言  近 年 大腸 内視 鏡 の普 及 につ れ て,下 部 消 化 管 出 血 の原 因疾 患 の1つ として大腸angiodysplasiaが 認 識 され るよ うに な り,そ の報 告例 も増 加 して きて い る.高 齢 者 の報 告 が ほ とん どで あ る こ とか ら,そ の発 生機 序 につ い て は 後天 的 な要 因,例 えば加 齢 に伴 う腸 粘膜 下 の細 血 管 の退 行性 変 化 な どが その1つ と考 え られて い る.今 回 わ れ わ れ は大量 下 血 で発症 した若 年 者 大腸angiodysplasiaの 手 術例 を経 験 した ので 報 告 す る.  Ⅱ 症 例  症例:29歳,男 性.  主訴:下 痢,下 血.  家族 歴:特 記 すべ き こ とな し.  既往 歴:特 記 すべ き こ とな し.  現 病 歴:1996年10月20日22時 頃 よ り多 量 の 暗 赤色 の下血 が数 回 あ り,起立 時 のふ らつ き も感 じた為10月21 日当 院 に緊 急 入 院 した.  入 院 時現 症:血 圧108/62mmHg,脈 拍76/分.栄 養状 態 は良 好.眼 結 膜 は貧 血,黄 疸 を認 めず.胸 部 は異常 所 見 な し.腹 部 は平 坦,軟 で腸 蠕 動 音 が軽 度 に亢 進 して い た.直 腸 診 で は腫 瘤 等 は触 れ ず,直 腸 内 に暗 赤 色 の血 液 を認 めた.  入 院 時 検 査成 績:血 液 検 査 で は 白血 球 数 は正 常 で,入 院直 後 の ヘ モ グ ロ ビ ンは14.1g/dlで あ った. CRPや 血 沈 な どの 炎症 所 見 も陰性 で,そ の他 の 血液 検 査 も特 に異 常 を認 めな か った.便 培 養 で も病 的 な菌 は検 出 され な か っ た.  経過:入 院後 も暗 赤色 の下 血 が続 き,10月24日 に はヘ モ グ ロ ビ ン4.9g/d1,総 蛋 白3.9g/d1と 高度 の貧 血 及 び 低 蛋 白血 症 を認 めた た め,大 量 の濃 厚 赤 血球 輸 血 を行 っ た.10月25日 に施 行 した上部 消 化 管 内視 鏡 検 査 で は異常 を認 め なか っ た.し か し同 日行 っ た緊 急 大腸 内視 鏡検 査 で は,S状 結 腸 まで 暗赤 色 の血 液 が 付 着 して いた.凝 血塊 を水 で流 した後 の露 出 した粘膜 に は異 常 を認 め なか っ た こ とか ら,下 行 結 腸 よ り口側 の 出血 が 疑 わ れ た.そ の後 も下血 が 続 い た が,頻 回 の濃 厚赤 血 球 輸 血 に よ りよ うや く貧血 の進 行 が み られ な くな っ た.そ こで10月31日 十 分 な前 処 置 を行 い,再 度大 腸 内視 鏡 検 査 を施 行 した.  〈大腸 内 視 鏡検 査 〉(Figure 1, 2, 3, 4):回 腸 末 端 には 異 常認 めず.盲 腸 か ら下行 結 腸上 部 にか けて平 坦 な鮮紅 色 の境 界 明 瞭 な斑 点 状 発赤 が 散在 性 にみ られ た.上 行結 腸 上部 及 び下行 結 腸 上 部 に は それ らの斑 点状 発 赤 が 集簇 して存 在 して い た.近 接 して 観察 す る と,発 赤 は拡 張 し た 網 目状 の毛細 血 管 で あ る こ とが確 認 され た.(Figure 5 に病 変 の分 布 を示 す.)  〈腹部 血 管 造 影検 査 〉(Figure 6):上 腸 問 膜 動 脈 造影 Gastroenterol Endosc 1998; 40: 803-7. Ryu ISHIHARA

A Case of Vascular Ectasia of the Colon Presenting Massive Rectal Bleeding in a Young Adult.

 *豊 中市 立 病 院 内 科,**同 放 射 線 科,***同  外 科, ****同  病 理部

別 刷 請 求 先:〒560豊 中 市 柴 原 町4-14-1 市 立 豊 中 病 院  内科  石 原 立

(2)

804  症 例  石 原  立  ほ か  Vol .40(5),May.1998

Figure 1 Colonoscopic view of a flat, bright red 3-4mm lesion of the cecum.

Figure 2 Colonoscopic view of 1mm-3mm blurred spotty and red lesions of the ascend-ing colon.

Figure 3 Colonoscopic view of discrete patchy and petechial lesions of the hepatic flexture.

Figure 4 Colonoscopic view of discrete patchy and petechial lesions of the splenic flexture.

Figure 5 Distribution of vascular ectasia lesions.

で は回 結腸 動 脈 の末 梢 に拡 張 増 生 した小 血 管 網 の 濃染 像 が 認 め られ た.ま た 下 腸 間膜 動 脈 造 影 で も左 結腸 動 脈 末 梢 の 下行 結 腸 上部 に同 様 の所 見 を認 め た.

(3)

Figure 6 A: Superior mesenteric arteriogram. B: Inferior mesenteric arteriogram. Arteriogram shows abnormal clusters of small arteries.

Figure 7 Histological findings showing abnormally dilated vessels in the mucosa and submucosa of the colon with fresh bleeding.

か つ広 範 囲 に わ た って 存在 して お り,内 視 鏡 的処 置 は 困 難 と考 え手術 を施 行 した.  〈手術 〉:11月14日 術 中 内視 鏡 を併 用 して 病 変 部位 を 確 認 し,拡 大右 半 結 腸 切 除術 を施 行 した.  切除 標 本 で は病 変 部 の 発赤 が 消 退 して 目立 た な くな っ た が,病 変 は切 除 腸 管 全 体 にわ たっ て ス キ ップ してみ ら れ た.  病理 組 織 所 見(Figure 7)で は,病 巣 の一部 に,粘 膜 及 び粘 膜 下 層 に拡 張 した 血 管 が認 め られ,破 綻 した血 管 か らの 出血 が み られた.  術 後経 過 は順 調 で,11月27日 軽 快退 院 した,ま た1997 年6月6日 に行 った大 腸 内視 鏡 検 査 で は異 常 を認 め なか っ た.  Ⅲ 考 按  大 腸angiodysplasiaは,Margulisら が 術 中 血 管 造 影 を 行 っ て,異 常 血 管 を証 明 し,消 化 管 の 血 管 形 成 異 常 が 消 化 管 出 血 の 原 因 と な る こ と を 報 告 し て 以 来Vascular ectasia, Arteriovenous malformation(以 下AVM), Telangiectasiaな ど様 々 な 名 称 で 呼 ば れ て い る.Moore ら は こ れ らの 血 管 異 常 を 血 管 造 影 所 見,存 在 部 位,年 齢, 家 族 歴,手 術 所 見 な ど の 因 子 か ら3型 に 分 類 し て い る. Typelは 狭 義 のangiodysplasiaに 相 当 す る病 変 で,高 齢 者 に 多 い 右 側 結 腸 に存 在 す る 孤 立 性 病 変,Type2は 狭 義 のAVMに 相 当 し,50歳 以 前 に 発 症 し先 天 的 な 原 因 が 考 え られ る も の で 主 に 小 腸 に み ら れ る 病 変,Type3は Osier病 に 伴 な う もの で 狭 義 のTelangioectasiaに 相 当 す る病 変 で あ る.本 症 例 は 右 側 結 腸 を 中 心 と し て 広 範 に病 変 を 認 め た.そ の 病 変 の 主 体 は あ く ま で 粘 膜 及 び 粘 膜 下 層 の 細 血 管 で あ り,AVMに み られ る 厚 く硬 化 し た壁 を も つ 血 管 や 腸 管 壁 全 層 に 及 び 異 常 血 管 は 存 在 し な か っ た. ま た 家 族 歴 や 皮 膚 及 び 粘 膜 所 見 に 異 常 は な く,遺 伝 性 も し く は 全 身 性 の 疾 患 に と も な うTelangioectasiaは 否 定 的 で あ っ た.Robertら は,家 族 歴 及 び 皮 膚 所 見 を 欠 き 腸 管 に 多 発 す る血 管 性 病 変 を 認 め たOsler病 の 症 例 を 報 告 し て い る.彼 ら の 報 告 し た 症 例 は 平 滑 筋 層 を持 た な い 毛 細 血 管 レベ ル に 拡 張 が み られOsler病 に 特 徴 的 で 他 の 疾 患 と鑑 別 さ れ た.そ れ に対 しわ れ わ れ の 症 例 で は 細 静 脈 に拡 張 が み られ,病 理 学 的 に もOsler病 に は該 当 し な い と考 え ら れ た.つ ま り本 症 例 の 大 腸 病 変 は,Mooreら の

(4)

806症 例  石 原  立  ほ か  Vol.40(5),May.1998

Table 1 Reported cases of colonic angiodysplasia in a young age in Japan. 分 類 で はType1,狭 義 のangiodysplasiaの 範 畴 に入 る と考 え られ るが,従 来 高 齢者 に多 い とされ て い るの に反 し,本 症 例 は若 年 者 に発 症 し,し か も病 変 が広 範 囲 にわ た って い た点 が 特徴 的 で あ る.大 腸 血 管 異 形成 の発 症 年 齢 につ い て はMeyerら が218例 の文献 的 考 察 か ら平均 60歳 で50歳 以 上 が91%を 占 め る とし,本 邦 報 告 例の 検 討 で も60歳 以 上 が77%を 占 め る とされ て い る.  今 回 わ れわ れ は医 学 中央雑 誌 及 び その引 用 文献 で1996 年 度以 前 の10年 間 に報 告 され て い る40歳 以 下 の 若年 者 症 例 を検 索 し,内 視 鏡 所 見 及 び そ の部 位 が記 載 され て い る もの に つ き検 討 した.こ の際,Mooreら の い うType 2も し くはType3に 相 当す る と思 わ れ る症 例 や,明 らか な基礎 疾 患 を有 す る症 例 は対 象 か ら除 外 した.以 上 の条 件 に該 当す る症 例 は非 常 に少 な く,わ れ わ れが 検 索 しえ た範 囲で は9例 にす ぎ な か った(Table1).こ れ らの症 例 を検 討 す る と,菊 池 ら の報 告 を除 い た8例 で は盲 腸, 上行 結 腸 も し くは直 腸 に限 局 した孤 立性 の血 管病 変 で あ る点 で 共 通 して い る.そ れ に対 して 本症 例 は,盲 腸 か ら 下 行 結 腸 上部 ま で非 常 に広 範 囲 に病 変 が分 布 して お り, 菊池 らの 報 告例 と非 常 に類 似 してい た.  狭 義 の 大 腸angiodysplasiaの 発 生 機 序 に っ い て, Boleyら は高齢 者 の発 症 が 多 い点 か ら,長年 にわた る腸 管 の収 縮 と拡 張 に よ っ て起 こる腸 粘膜 下 脈 管 の退 行 性 変 化 で あ ろ う と述 べ て い る.またBaumら も後 天性 疾 患 と 考 え,粘 膜 の虚 血 に伴 う慢性 的 な粘 膜 下 の動 静 脈 短 絡 の 結 果 で はな いか と推 論 して い る.Rogersは 本 症 が 漫 性的 な心,肺,血 管 疾 患 を合 併 して い る もの に多 く,好 発部 位 が腸 管 の終 末 動脈 で あ る こ とか ら,微 小循 環 にお ける 慢 性 的 な低 酸 素状 態 の 関 与 を推 測 してい る.一 方,最 近 に なっ て,本 症 が若 年者 で も発 症 す る こ とが知 られ るよ う にな り,先 天 的 な血 管 異常 が 本症 の原 因 の1つ で は な い か とす る報 告 も散 見 され てい る. Allisonら も, 腸管 の血 管異 常 が 先 天的 に存在 し,加 齢 に よ り発 症 す る 可能 性 を報 告 して い る.本 症例 で は,生 来健 康 で 排便 習 慣 に も異 常 の ない29歳 とい う若 年 の成人 に発 症 してお り, 非常 に広範 な病 変 が存 在 して い る こ とか ら,加 齢 性 の変 化 で はな く先 天 的 な血 管 形成 段 階 の異 常 が そ の発症 に大 き く関与 してい るの で は ない か と推 測 され る.  Ⅳ  結 論  わ れ わ れ は今 回 の経 験 か ら,大腸angiodysplasiaが 高 齢 者 の み で な く,若 年 者 に も発 生 が み られ る こ とを指 摘 す る と と もに,こ れ まで 後天 的 な疾 患 とされ て い た本 症 が,先 天 的 な原 因 に よ って も起 こ りうる こ とを文 献 的 な 考 察 を加 えて 報 告 した.  文 献

1. Margulis AR, Heinbecker P, Bernard HR. Opera tive mesenteric arterography in the search for the site of bleeding in unexplained gastrointestinal hemorrage. Sur gery 1960; 48: 534-9.

2. Moore JD, Thompson NW, Appeiman HD et al. Artriovenous malformations of the gastrointestinal tract. Arch Surg 1976 ;111: 381-9.

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a review of the literature. Medicine 1981; 60: 36-48.

5.  坂 充,小 野 重 明,黒 沢 正 喜 ほ か.大

腸angiodys-plasiaの1例.Gastroenterol Endosc 1990; 32:125-30. 6.  菊 池 安 徳,菊 池 秀,斎 藤 敏 博 ほ か.7歳 児 に み ら れ た

結 腸angiodysplasiaの 経 験.日 消 誌1988;85:1578.

7. Boley SJ, Sammartano R, Brandt LJ et al. Vascular ectasia of the colon. Surgery Gynecology Ohstetrics 1979: 149: 353-9.

(5)

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論 文 受 付 平 成9年7月29日 同 受 理 平 成9年10月15日

A CASE

OF VASCULAR

ECTASIA

OF THE

COLON

PRESENTING

MASSIVE

RECTAL

BLEEDING

IN A YOUNG

ADULT

Ryu ISHIHARA,

Masaru OKUNO,

Kenji WATABE,

Yasushi TAKASE,

Masami INADA, Takeshi

ISHIDA,

Masasi KITADA,

Yasuo TSUKAHARA,

Motohisa TAKAMI

AND Masato

HANADA

*Department of internal medicine, Toyonaka Municipal Hospital.

**Department of radiology, Toyonaka Municipal Hospital.

***Department of surgery, Toyonaka Municipal Hospital.

****Department of pathology, Toyonaka Municipal Hospital.

A 29-year-old

man was admitted

to our hospital

because

of rectal

bleeding.

He had

been well until the day before

entry,

when he developed

reccurent,

dark red rectal

bleeding.

After admission

repeated

blood transfusions

were given.

Upper gastrointestinal

endoscopy

disclosed

no abnormality.

Colonoscopy

disclosed

reticular

and patchy

vascular

ectasia

lesions

involving

from the cecum to the proximal

descending

colon.

Abdominal

angiogram

showed

abnormal

clusters

of small arteries.

We diagnosed

this case as vascular

ectasia

of

the colon and right hemicolectomy

including

splenic

flexture

was performed.

Histological

findings

showed

abnormally

dilated

vessels

in the mucosa

and submucosa

of the colon with

fresh bleeding.

This is a rare report

that documents

the vascular

ectasia

of the colon as the source

of

massive

lower gastrointestinal

bleeding

in an otherwise

healthy

patient

less than 30 years

of age.

Figure  4  Colonoscopic  view  of  discrete  patchy  and  petechial  lesions  of  the  splenic  flexture.
Figure  6  A:  Superior  mesenteric  arteriogram.  B:  Inferior  mesenteric  arteriogram
Table  1  Reported  cases  of  colonic  angiodysplasia  in  a  young  age  in  Japan. 分 類 で はType1,狭 義 のangiodysplasiaの 範 畴 に入 る と考 え られ るが,従 来 高 齢者 に多 い とされ て い るの に反 し,本 症 例 は若 年 者 に発 症 し,し か も病 変 が広 範 囲 にわ た って い た点 が 特徴 的 で あ る.大 腸 血 管 異 形成 の発 症 年 齢 につ

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