はじめに 神経叢，四肢近位部末梢神経病変に対しては，電気生 理学的評価手法が限られる．この場合，同病変に対して はエコー検査がきわめて有用である． 神経学的所見や電気生理検査所見から上肢近位部末梢 神経障害が疑われ，同部のエコー検査で悪性腫瘍の併存 を強く疑う所見を得たことが病態評価に大きく寄与した 1例を経験したので報告する． 論文発表に関しては，患者の同意を得ている． 症例 患者は72歳，男性．主訴は左下垂手．既往歴に右突 発性難聴がある．某年3月某日の昼頃に左手でコップ を持っていたところ急に下垂手が出現した．同時期より 左肩∼上腕の痛みがあり，その後，手背の手関節∼手指 関節にもびりびりとした痛みが出現した．前医を受診し MRIにより頭蓋内疾患および頸髄疾患が除外され，同 年4月当科を紹介され受診した． 来院時現症：一般身体所見では胸腹部に異常を認めない
腕神経叢エコー検査が契機となって悪性腫瘍が診断できた 1 例
高松 直子1），大崎 裕亮1），山 博輝1），黒田 一駿1,2），小川 博久3）， 上原 久典4），常山 幸一3），野寺 裕之5），和泉 唯信1） 1） 徳島大学病院脳神経内科 2） 徳島県立中央病院脳神経内科 3） 徳島大学大学院医歯薬学研究部疾患病理学分野 4） 徳島大学病院病理部 5） 金沢医科大学脳神経内科A case of led to diagnosis of malignancy by brachial plexus ultrasonography
Naoko TAKAMATSU1), Yusuke OSAKI1), Hiroki YAMAZAKI1), Kazutaka KURODA1,2), Hirohisa OGAWA3), Hisanori UEHARA4), Koichi TSUNEYAMA3), Hiroyuki NODERA5), Yuishin IZUMI1)
1)
Department of Neurology, Tokushima University Hospital 2)
Department of Neurology, Tokushima Prefectural Central Hospital 3)
Department of Pathology and Laboratory Medicine, Institute of Biomedical Sciences, Tokushima University Graduate School 4)
Division of Pathology, Tokushima University Hospital 5)
Department of Neurology, Kanazawa Medical University
A 72-year-old man admitted to our hospital due to severe pain and drop hand in the left arm. MRI and CT of the head and neck at an outside hospital showed no abnormality. Neurological findings revealed distal weakness in the left upper extremity, vague pain between the radial aspect of the left hand and the middle of the digits 1–3, as well as brisk reflexes in the left extremities. Small masses were palpable in the posterior neck, the lower jaw, and the left neck. Clinically, left radial neuropathy and cervical radiculopathy were suspected. We performed ultrasound of the nerve roots, brachial plexus, and the radial nerve. There was a mass compressing the left bra-chial plexus from the caudolateral direction. Additionally, nerve swelling in the left arm was identified. Skin biopsy over the mass suggested metastatic adenocarcinoma. Chest CT scan showed a mass in the upper right lobe suggestive of a lung cancer. We concluded that the pain was due to radial neuropathy and upper and middle trunk disturbance of the left brachial plexopathy, of which neuromuscular ultrasound was useful in diagnosis. Keywords: upper limb pain, brachial plexus ultrasound, metastasis
(Received May 14, 2020; Accepted June 30, 2020)
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高松直子：〒770-8503 徳島県徳島市蔵本町2-50-1 徳島大学病院脳神経内科
Naoko TAKAMATSU: Department of Neurology, Tokushima University Hospital, 2-50-1 Kuramoto-cho, Tokushima, Tokushima 770-8503, Japan
E-mail: [email protected], Tel: 088-633-7207, Fax: 088-633-7208 症例報告
が，後頸部に約1cm，下顎に約1cm，左頸部に約2cm の腫瘤を触知した．神経学的所見では，意識は清明，高 次脳機能は正常であった．脳神経に異常なし．握力は右 27kg，左3.5kg，徒手筋力検査では三角筋，上腕二頭筋 は5/5，上腕三頭筋，拇指対立筋，小指対立筋，総指伸 筋は5/3，手関節屈筋は5/4−であった．また左肩∼上腕 の痛みに加え，左手背の第1∼3指PIP関節近位部か ら手関節撓側までびりびりとした痛みを自覚するが，触 覚・温痛覚とも正常であった．左上下肢の腱反射は軽度 亢進していたが病的反射は認めず，歩行は正常であった． 血 液 検 査： 白 血 球 数 は10,600/μl， 血 小 板 数38.4× 104μlと軽度上昇していたが貧血は認めなかった．生化
学では，LDH 435U/l，ALP 384U/l，尿素窒素24mg/ dl，クレアチニン1.7mg/dlと，いずれも軽度の上昇を 示した．免疫学的検査ではCRPは1.66mg/dlと上昇， 抗核抗体は320倍であった．凝固系では，APTTが 36.9秒と軽度延長，フィブリノーゲン694mg/dl，Dダ イマー7.7μg/mlとそれぞれ上昇していた．RPR法陰性， TP抗原陽性から，梅毒は既感染で治癒後と判断した． 髄液検査：細胞数2/μl，細胞診はclass III（リンパ球， 好中球がみられ，少数のくびれのあるリンパ球がみられ る），蛋白が61mg/dlと上昇し，糖は54mg/dlであった． 神経生理学的検査：左橈骨神経の感覚神経活動電位の振 幅低下を認めたが（Table 1），その他の神経で異常は認 めなかった．針筋電図では左上腕三頭筋と左総指伸筋で 急性脱神経所見を認めた（Table 2）．以上の結果より， 左橈骨神経の近位部（腋窩部）での障害が疑われた. 神経筋エコー検査：超音波検査装置はLOGIQ e Pre-mium（GEヘルスケア・ジャパン，東京）を使用した． プ ロ ー ブ は 腕 神 経 叢 お よ び 頸 部 の 腫 瘤 の 描 出 に は L4-12t-RS（4.2∼13.0MHz） を 使 用 し， 橈 骨 神 経 は L10-22-RS（9∼22MHz）を使用した．まず神経生理 学的検査で病巣と想定された左橈骨神経近位部を観察す ると，橈骨神経溝に沿った部位でのみ腫大を認めた 〔9.1mm2（normal＜3.1±0.7mm2）〕（Fig.1）．橈骨神経の 基準値についてはWonら1）の報告を引用した．続いて 脱髄性ポリニューロパチーに対するスクリーニング目的 に腕神経叢部と頸髄神経根の観察を行った．頸部神経根 Table 1 Results of nerve conduction study
Nerve stimulated Stimulation site Recording site Amplitude*
Latency (ms) Conduction velocity (m/s) F wave latency (ms) Right Left Right Left Right Left Right Left
Median (m) Wrist APB 7.10 7.39 4.1 4.0 26.9 26.4
Antecubital fossa APB 7.32 7.36 8.3 8.1 53.5 51.2 Upper arm APB 7.19 6.82 10.2 10.0 55.2 63.1
Ulnar (m) Wrist ADM 9.58 8.69 3.6 3.3
Below elbow ADM 9.14 8.50 7.1 6.1 52.8 58.9 28.1 27.2 Above elbow ADM 8.70 8.35 8.7 8.4 68.7 50.0
Upper arm ADM 8.45 7.79 10.8 10.4 54.7 55.0
Radial (m) Forearm EIP 5.18 3.26 2.0 2.5
Elbow EIP 4.74 3.15 4.4 4.8 50.0 52.1
Spiral groove EIP 4.70 3.06 6.3 6.3 60.5 66.7 Median (s) Wrist Index finger 32.0 40.3 2.8 2.6 50.0 53.8 Ulnar (s) Wrist Little finger 21.3 27.5 2.9 2.6 41.3 46.1 Radial (s) Forearm Snuffbox 32.1 4.6 1.9 1.8 52.6 55.5
m, motor nerve; s, sensory nerve; APB, abductor pollicis brevis; ADM, abductor digiti minimi; EIP, extensor indicis proprius. * Motor nerve: mV; Sensory nerve: μV.
Table 2 Results of needle electromyography
Side Muscle Insertional
activity
Spontaneous activity Voluntary motor unit action potentials Fibrillation
potentials
Fascicula-tions Activation Recruitment
Configuration Duration Amplitude Polyphasia Left Extensor digitorum communis Normal 2+ 0 Normal ↓ Normal Normal 0 Left Triceps brachii Normal 1+ 0 Normal ↓↓ Normal Normal 0 Left Biceps brachii Normal 0 0 Normal Normal Normal Normal 0 Left First dorsal interosseous Normal 0 0 Normal Normal Normal Normal 0 Left Pronator teres Normal 0 0 Normal Normal Normal Normal 0
ではC5，C6，C7それぞれの断面積は両側とも正常で あった．腕神経叢は断面積が右87.7mm2（男性平均値： 82.54±8.48mm2），左82.3mm2（男性平均値：78.88 ±8.07mm2）と明らかな腫大や左右差は認めなかった ため，脱髄性ポリニューロパチーは否定的と考えた．し かし頸部に複数の腫瘤を認め，なかでも左の前・中斜角 筋間に認めた低輝度の腫瘍性病変は腕神経叢に隣接して いた．長軸像で観察すると，同病変が腕神経叢を上外側 から圧迫している様子が明確に確認できた（Fig.2）． 腕神経叢の正常値に関しては施設によって計測法が異 なるため，当院における施設基準を用いた．健常者28 名〔（男性10名），平均年齢59.60歳（19∼93歳）〕で 平均値を算出すると，右71.96±11.66mm2，左72.60 ±10.24mm2であった．男女別に算出すると，男性平均 年 齢61.0歳（30∼89歳 ）， 右82.54±8.48mm2， 左 78.88±8.07mm2であり，女性平均年齢58.78歳（19 ∼93歳），右66.08±8.66mm2，左69.11±9.63mm2 であった．男女差が明らかであったため，男性の平均値 を基準とした． 経過：腕神経叢を圧迫していた腫瘍像のほかにも，触知 可能な皮下腫瘤を認めた．頸部表在エコー検査の所見よ り，一部の皮下腫瘤は充実性の低輝度でリンパ腫が疑わ れた（Fig.3A）．皮膚生検の結果，皮下に境界明瞭な腫 瘍がみられ，腺管状，シート状を呈する腫瘍の増殖がみ られた．免疫染色でCK-AE1/3，TTF-1，CK7，CK20 が陽性でCK5/6，ALKが陰性であり転移性の腺癌が示 唆された（Fig.3B）．胸部X線およびCTでは，右上葉 に肺癌を疑う所見を認めた（Fig.4）．上部消化管および 大腸内視鏡検査では異常はみられず，追加で行った血液 検査ではCYFRA 16.6ng/ml，SLX抗原178U/mlといず れも高値を示し，肺腺癌に矛盾しない結果であった．全 身の画像検査を追加したところ，脳，副腎，縦隔リンパ 節にも転移を認めた． 考察 今回の症例は，臨床症状や電気生理検査からは橈骨神 経近位部での障害が強く疑われた．腋窩部橈骨神経障害 は，松葉杖の不適切な使用による絞扼性神経障害として みられることがある2）．一方，そのような圧迫の病歴が ない本症例のような場合は，転移性腫瘍などによる絞扼 性神経障害を考える必要性もある．腕神経叢はC5∼ T1の前枝で構成されていて，5本の神経根は斜角筋隙
Ａ
Ｂ
Ｃ
Fig.1 Ultrasonogaraphic image of the left radial nerve
A: The forearm cross sectional area (CSA) was 2.6mm2 (normal < 2.9±0.7mm2)
B: The elbow CSA was 4.8mm2 (normal < 4.53±0.75mm2)
C: Spiral groove CSA was 9.1mm2 (normal < 3.1±0.7mm2)
C5 C6 C7 C8 Clavicle Ａ B C C5 C６ C７ C８ Th1 Clavicle C5 C６ C７ C８ Th1 Clavicle B.P S.A S.V Clavicle Tumor S.A S.V B.P U.T M.T L.T Clavicle Tumor B.P Th1
Fig 2 Ultrasonographic image of brachial plexus
A: Brachial plexus of the right (short-axis view). Cross sectional area (CSA): 87.7mm2*.
B: Brachial plexus of the left (short-axis view). CSA: 82.3mm2*. Low-density mass that compressed the left brachial plexus (middle
trunk) was found by ultrasound.
C: Brachial plexus of the left (long-axis view) clearly depicts a compressive mass.
B.P, brachial plexus; S.A, subclavian artery; S.V, subclavian vein; U.T, upper trunk; M.T, middle trunk; L.T, lower trunk.
*Normal size of brachial plexus was calculated using data from 56 upper limbs of 28 normal individuals (10 men and 18 women, 19 to 93 years of age) in Tokushima University Hospital. The normal value was separately calculated for each side and sex. The normal value of men on the right and left were 82.54±8.48mm2 and 78.88±8.07mm2 (mean±standard deviation), respectively. The normal
value of women on the right and left were 66.08±8.66mm2 and 69.11±9.63mm2, respectively.
A B
a b
c d e
Fig.3 Ultrasonographic image and histopathology of cervical tumor
A: Superficial ultrasound of the neck showed multiple subcutaneous, low-density, solid masses suspected to be a lymphoma.
B: Pathological findings were shown. Polygonal tumor cells were progressed with acinar and sheet structure by hematoxylin-eosin stain (a). By immunohistochemistry with cytokeratin (CK)-AE1/AE3 (b), TTF-1 (c), CK7 (d), and CK20 (e) were positive. Bar: 200μm.
を出て鎖骨の下を通り，上肢帯と上肢の筋と皮膚に分布 する．これらの神経根は斜角筋隙を出るところで合流し， 3本の神経幹となる．鎖骨直上にC5，C6が上神経幹と なり，続いてC7が中神経幹，C8，T1が下神経幹となる． 本症例では，上∼中神経幹（主に中神経幹）を圧迫して いることが明確に描出された．このことによって，結果 的に皮下腫瘤生検や全身の腫瘍性病変検索を行うことと なり，多発転移性病変を伴う進行期肺腺癌の診断を得た． また，本症例は神経学的所見と電気生理検査的所見から， 橈骨神経の腋窩部障害が主訴の原因と考えられた． 一方，エコー検査で認めた腕神経叢上∼中神経幹に対 する腫瘍性病変による圧迫も，本例の臨床像に寄与した 可能性がある． 腕神経叢エコー検査に関しては2018年にGriffithが， 腕神経叢エコー検査は特に神経鞘腫，神経周囲線維症， 転移，炎症性神経障害，神経痛性筋萎縮症に特に有用で あると報告している3）．またBauteらは，腕神経叢の標 準的アプローチ法を報告した4）．しかし，腕神経叢エコー 検査に関する報告は，ほとんどが神経ブロックを行う際 にエコーガイド下で実施することの有用性を述べたもの である5）．診断の有用性については，肩の痛みで発症し その原因として乳癌の腕神経叢への転移が示唆された報 告がある6）．この報告では腕神経叢を左右比較したとこ ろ患側が腫大していたことが契機となり，MRIやPET によって診断されている． 本症例では腕神経叢を圧迫する病変をエコーで検出で きた点が重要である．また，電気生理検査とエコー検査 を併用することで診断の精度が向上することを証明でき た症例でもある．MRIやPET検査と比較してエコー検 査はコストが安価であり，ベッドサイドで施行できると ころが有利であり，病変が一見明らかでない場合に広範 囲をスクリーニングすることも可能であることから，積 極的な活用が勧められる． 利益相反：本論文に関連し，開示すべき利益相反状態 にある企業，組織，団体はいずれもない． 文献
1) Won SJ, Kim BJ, Park KS, et al.: Reference Values for Nerve Ultrasonography in the Upper Extremity. Muscle Nerve 2013; 47: 864-871.
2) Preston DC, Shapiro BE: Radial neuropathy, in: Preston DC, Shapiro BE (Eds.), Electromyography and Neuromuscular Disorders, 3rd ed, Philadelphia: Saunders, 2013, 331-345. 3) Griffith JF: Ultrasound of the Brachial Plexus. Semin
Musculoskelet Radiol 2018; 22: 323-333.
4) Baute V, Strakowski JA, Reynolds JW, et al.: Neuromuscular ultrasound of the brachial plexus: A standardized approach. Muscle Nerve 2018; 58: 618-624.
5) Kim JY, Hwang JM, Park JS, et al.: Ultrasound-guided Peri-Brachial Plexus Polydeoxyribonucleotide Injection for a Patient With Postherpetic Brachial Plexopathy: A Case Report. Medicine (Baltimore) 2019; 98: e16694.
6) Chang KV, Wu WT: Ultrasound Imaging for an Uncommon Cause of Shoulder Pain: Metastatic Brachial Plexopathy in a Woman with Breast Cancer. J Med Ultrasound 2019; 27: 160-161.
Rt. Lt.
Fig.4 Chest CT
Chest CT showed a tumor in the right upper lobe that was strongly suggestive of a lung cancer.
