この記事はクリエイティブ・コモンズ［表示 - 非営利 - 継承 4.0 国際］ライセンスの下に提供されています。 https://creativecommons.org/licenses/by-nc-sa/4.0/deed.ja © 2021 日本小児外科学会 I は じ め に 超低出生体重児において，壊死性腸炎（NEC），限局 性腸穿孔（FIP），胎便関連性腸閉塞（MRI）などを原因 とする消化管穿孔では腸瘻・人工肛門造設を選択するこ とが多い．しかし，腸管壁の脆弱な超低出生体重児にお ける人工肛門関連の合併症の割合は 33∼67％と高頻度 である1)2)．そのため，人工肛門関連の合併症を減らす目 的で，腸管壁を腹壁に縫合せずに人工肛門を造設する sutureless enterostomy（以下 S 法）に関する報告が複数 報告されている3)-5)． しかし，腸管壁と腹壁を固定する従来法との比較検討 した報告は少なく，その有用性は明らかではない． 今回我々は，超低出生体重児の外科疾患における人工 肛門造設において，腸管壁と腹壁を固定しない術式の有 用性について検討した． II 対象と方法 2015/1/1∼2018/12/31 の期間，埼玉県立小児医療セン ターにて出生体重 1 kg 以下，日齢 10 以下の患者のうち， 人工肛門造設術を施行した症例を後方視的に抽出した． 検討項目は，在胎週数，体重，診断名等の背景因子， 埼玉県立小児医療センター外科 責任著者：川嶋 寛 〒330-8777 埼玉県さいたま市中央区新都心 1-2 埼玉県立小児医療センター外科
超低出生体重児における
sutureless enterostomy
と従来法の比較
林 健太郎，石丸 哲也，小俣佳菜子，川嶋 寛
要 旨 【目的】超低出生体重児の消化管穿孔では人工肛門造設術を選択することが多いが，合併症に 難渋することが多い．腸管と腹壁の縫合を行わない sutureless enterostomy（以下 S 法）が報告 されているが，その有用性は明らかでない．今回腹壁と縫合固定を行う従来法と S 法について 検討した． 【方法】2015/1/1∼2018/12/31 の期間に埼玉県立小児医療センターで出生体重 1 kg 以下，日齢 10以下で人工肛門造設術を施行した症例を抽出し，S 法と従来法について背景因子，手術成績， 合併症等を後方視的にまとめた．術後早期を術後 30 日以内，それ以降を晩期とした． 【結果】S 法は 5 例（4 名），従来法は 5 例であった．在胎週数（以下，中央値［範囲］）は S 法で 24 週 3 日［23 週 3 日∼25 週 2 日］，従来法で 24 週 1 日［23 週 5 日∼25 週 6 日］，出生体 重は S 法で 605 g［568∼758 g］，従来法で 632 g［468∼801 g］，手術時日齢は S 法 5 日［2∼6 日］，従来法 7 日［4∼8 日］，手術時間は S 法 91 分［33∼118 分］，従来法 95 分［56∼100 分］， 出血量は S 法 3.0 ml［0.0∼6.7 ml］，従来法 22.0 ml［0.0∼32.0 ml］であった．術後人工肛門関連 合併症は，S 法 2 例（術後早期 1 例，晩期 2 例），従来法 4 例（術後早期 2 例，晩期 3 例）で， そのうち緊急手術は，S 法で術後晩期に 2 例，従来法で術後早期に 1 例，晩期に 1 例生じた． 【結論】S 法は出血量・術後早期合併症は改善する可能性があるが，術後晩期で再手術を要す る合併症が増加する可能性があった．S 法では人工肛門閉鎖の時期の検討が今後必要である． 索引用語：超低出生体重児，人工肛門，腸瘻，sutureless enterostomy，合併症術式，人工肛門に関する合併症等を診療録より抽出し た．合併症の発生時期は術後早期を術後 30 日未満とし， 30日以降を晩期とした．術後に再穿孔等で再度 S 法で 造設した症例については，手術成績は 2 例分として扱 い，術後成績・合併症では 1 例として扱こととした． なお本検討は埼玉県立小児医療センター倫理委員会 （承認番号 2019-04-012）で承認を得た． 当施設では 2017 年以降に術中所見で組織が脆弱と判 断された超低出生体重児に対して S 法を導入した．当 院で行っている S 法は開腹創を利用し，腹壁との縫合 は一切行わず腸管を腹壁外へ脱転し，腸間膜に筋層と皮 膚を通して縫合閉鎖し，腹壁を腸管のループに通すこと で腸管の脱落を防止する術式を採用している． III 結 果 S法は 5 例（4 名），従来法は 5 例であった．S 法のう ち 1 名は術後 2 日で NEC 再燃により再造設となり手術 成績については 2 例とし，術後成績・合併症については 1例とした．観察期間（中央値［範囲］）は S 法で 80 日 ［57∼135］日，従来法で 127 日［89∼148］日であった． S法のうち 1 名は人工肛門閉鎖前に術後 57 日で転院と なった． 患者背景は，在胎週数（中央値［範囲］）は，S 法で 24週 3 日［23 週 3 日∼25 週 2 日］，従来法で 24 週 1 日 ［23 週 5 日∼25 週 6 日］，出生体重（中央値［範囲］）は， S法で 605 g［568∼758 g］，従来法で 632 g［468∼801 g］ であった．人工肛門造設の原因疾患は，S 法で FIP 2 例，
NEC 2例，腸重積 1 例，従来法で FIP 1 例，NEC 3 例，
MRI 1例であった（表 1）． 手術の詳細は，手術時日齢（中央値［範囲］）は，S 法 5日［2∼6 日］，従来法 7 日［4∼8 日］，手術時体重（中 央値［範囲］）は S 法 570 g［530∼680 g］，従来法 610 g ［440∼790 g］，手術時間（中央値［範囲］）は，S 法 91 分［33∼118 分］，従来法 95 分［56∼100 分］，出血量 （中央値［範囲］）は，S 法 3.0 ml［0.0∼6.7 ml］，従来法 22.0 ml［0.0∼32.0 ml］，人工肛門閉鎖時日齢（中央値 ［ 範 囲］） は，S 法 87 日［84∼141 日］， 従 来 法 134 日 ［97∼152 日］，人工肛門閉鎖時体重（中央値［範囲］） は，S 法 1,440 g［1,150∼2,070 g］，従来法 2,580 g［1,390∼ 3,130 g］であった（表 2）． 術後人工肛門関連合併症は，S 法 2 例（50.0％），従 来法 4 例（80.0％）であった．そのうち，術後早期の人 工肛門関連合併症は S 法で 1 例（25.0％）腹壁部分での 狭窄が認められ，従来法 2 例（40.0％）では腹壁部分で の狭窄 1 例と腹壁外での瘻孔が 2 例に認められた．術後 晩期の人工肛門関連合併症は S 法で 2 例（50.0％）認め られ，人工肛門からの腸管脱出・離開・瘻孔が 1 例ずつ 認められたのに対し，従来法で 3 例（60.0％）あり，腸 管脱出が 3 例，瘻孔が 1 例認められた（表 3）． 人工肛門関連の合併症による緊急手術症例は，S 法で 2例認められ，いずれも術後晩期に生じ，人工肛門離開 部からの腸管脱出による腸管の嵌頓と瘻孔からの腸管の 脱出が嵌頓し整復困難となり手術が必要な症例であっ た．従来法での緊急手術例は術後早期に人工肛門の狭窄 表 1 患者背景 S法 （n＝5） （n＝5）従来法 在胎週数（中央値［範囲］） ［23 週 3 日∼25 週 2 日］24週 3 日 ［23 週 5 日∼25 週 6 日］24週 1 日 出生体重（g）（中央値［範囲］） ［568∼758］605 ［468∼801］632 Apgarスコア 1 分（中央値［範囲］） ［2∼5］3 ［1∼5］2 Apgarスコア 5 分（中央値［範囲］） ［5∼8］6 ［2∼6］6 男児 4 3 ストーマ造設理由 FIP 2 1 NEC 2 3 MRI 0 1 腸重積 1 0
と瘻孔形成により人工肛門形成を要した症例が 1 例認め られ，他の 1 例は術後晩期に瘻孔からの脱出腸管の嵌頓 により，人工肛門の再造設を要した（表 4）． IV 考 察 1 結果のまとめ 手術時間に大きな差は認められず，出血量は S 法で 少ない傾向にあった． 観察期間の短い症例が S 法で 5 例中 1 例含まれてい るが，術後早期の人工肛門に関する合併症は S 法で少 ない傾向にあった．腸管縫合に伴う合併症が示唆される 腸管の脱出（prolapse）や，瘻孔形成（fistula）などは S 法で少ない傾向が認められた． 表 2 手術詳細 S法 （n＝5） （n＝5）従来法 手術時日齢（日）（中央値［範囲］） ［2∼6］5 ［4∼8］7 手術時体重（g）（中央値［範囲］） ［530∼680］570 ［440∼790］610 手術時間（分）（中央値［範囲］） ［33∼118］91 ［56∼100］95 出血量（ml）（中央値［範囲］） ［0.0∼6.7］3.0 ［0.0∼32.0］22.0 人工肛門術式 ループ式 4* 3 分離式 1 1 単孔式 1* 1 皮膚ブリッジ 5 1 人工肛門閉鎖時日齢（日）（中央値［範囲］）† ［84∼141］87 ［97∼152］134 人工肛門閉鎖時体重（g）（中央値［範囲］）† ［1,150∼2,070］1,440 ［1,390∼3,130］2,580 * 1例はループ式と分離式人工肛門の両方を造設した † 1例はストマ閉鎖前に他院へ転院し，1 例は術後早期に再手術となり含めていない 表 4 人工肛門関連緊急手術 緊急手術理由 手術術式 手術時日齢（日） 手術時体重（g） S法 人工肛門離開部から腸管脱出 緊急人工肛門閉鎖 87 1,440 瘻孔からの腸管脱出（嵌頓） 緊急人工肛門閉鎖 141 2,070 従来法 狭窄・瘻孔 緊急人工肛門形成 27 716 瘻孔・腸管脱出 緊急人工肛門再造設 111 1,510 表 3 術後人工肛門関連合併症 S法 （n＝4） （n＝5）従来法 人工肛門関連合併症 全数 2 4 術後早期 人工肛門合併症 1 2 狭窄 1 1 腸管脱出 0 0 離開 0 0 瘻孔 0 2 術後晩期 2 3 狭窄 0 0 腸管脱出 1 3 離開 1 0 瘻孔 1 1 術後早期を術後 30 日未満とし，30 日以降を晩期とした 術後早期に再穿孔を起こした症例の合併症は 1 例としている
S法では早期の合併症は少ない傾向にあるが，晩期合 併症では腸管の脱出・離開などの発症により緊急手術に 至る重大合併症が多い傾向にあった． 2 Sutureless enterostomy について 腸管壁の脆弱な超低出生体重児における人工肛門関連 の合併症の割合は 33∼67％と高頻度である1)2)． 一般的に超低出生体重児における腸管壁の厚さは 70∼100 μm と縫合糸の 5-0，6-0 の太さとほぼ同等であ り6)7)，腸管壁固定の縫合による合併症のリスクは非常に 高い． Sutureless enterostomyという名称は 2012 年に大橋ら3) が超低出生体重児に対する分離式の腸瘻造設法として発 表した際に用いられた名称である．以降腸管壁を固定し ない術式の総称として用いられていることが多いが， 大橋らの報告する以前より腸管壁を固定せずにループ ストーマで腸管壁を固定せずにネラトンチューブや棒 （rod）でブリッジさせる方法は文献で報告されており2)， その他の腸管壁を縫合固定しない術式は様々報告されて いる4)5)． 我々の頻用している術式は腸間膜を介在させて腹壁を ブリッジとしており，大橋らの報告とは異なり，高間ら が報告する術式8)と一致する． 我々の報告を除くと過去の文献の中では三藤ら9)が S 法と従来法を比較し報告している．S 法 16 例，従来法 7例，在胎週数は S 法で 25 週［23∼28 週］（中央値［範 囲］以下同），従来法 25 週［23∼26 週］，出生体重は S 法で 669 g［419∼878 g］，従来法で 618 g［442∼834 g］， 手 術 時 間 は S 法 で 66 分［39∼158 分］， 従 来 法 で 100 分［66∼124 分］，ストーマ閉鎖時体重は S 法で 2,600 g ［1,900∼3,750 g］，従来法 1,861 g［1,440∼3,000 g］，生 存退院の割合は従来法 42.9％，S 法 75％であった．ス トーマ関連合併症は従来法で早期合併症 1 例（ストーマ 壊死），晩期合併症なし，S 法で早期合併症 4 例（狭窄， 出血），晩期合併症でストーマ脱出 8 例であった．この 報告では我々の報告同様晩期合併症が多い他，早期合併 症も報告されている． その他の報告については S 法のみのまとめとなって おり，表 5 にまとめた．大橋らは 2018 年に発表した 2012年の報告の続報10)で 14 例の報告をまとめており， ストーマ関連合併症は晩期に傍ストーマヘルニアを 1 例 であったとする報告をしている． 高間ら8)は 7 例の S 法の報告をし，早期合併症はな く，晩期合併症として 3 例に粘膜脱，1 例に瘻孔形成と 脱出を認めた． 石岡ら11)は 12 例の S 法の報告をしているが，ストー マ関連合併症はやはり術後早期には認めなかったが， 晩期合併症として 12 例中 7 例のストーマ脱出を報告し た．いずれの報告も早期合併症よりも晩期合併症が多い 傾向にある． 桑原ら12)は 8 例の S 法を報告しているが，出生体重 が 2,076 g［373∼3,004 g］と他の報告と比べて成熟した 児に S 法を適応した貴重な報告である．この報告では 6 例に狭窄の合併症があり，1 例に脱出を認めている． 腸管壁を縫合しないという点で S 法に分類できるも のの，別の方法で腸管壁の固定を試みた報告として， Kondoらは 2008 年に 21 例の S 法の報告を行っている． 先述の報告とは異なり縫合固定をしない代わりにガーゼ を皮下に置くことで S 法を行っている5)．この報告では 2例に脱出と傍ストーマヘルニアを認め，緊急手術を要 している． 表 5 S 法に関する報告 報告者 （発表年） 症例数 （中央値［範囲］）出生体重（g） （中央値［範囲］）手術時日齢（日） （中央値［範囲］） 死亡数手術時間（分） （症例数）合併症 Kondo （2008） 21 ［367∼998］766 ［2∼39］8 3 傍ストーマヘルニア（2）， 脱出（2） 大橋 （2012・2018） 14 ［468∼1,345］667 ［1∼54］10 ［42∼176］71 4 傍ストーマヘルニア（1） Nose （2016） 8 ［412∼926］630 ［2∼41］11 ［28∼106］58.5 2 なし 石岡 （2018） 12 ［298∼941］670 ［1∼42］7 ［14∼25］44 4 ストーマ脱出（7） 桑原 （2018） 8 ［373∼3,004］2,076 ［0∼34］2 ［73∼184］141 1 狭窄（6），脱出（1） 高岡 （2018） 7 ［469∼1,003］652 ［2∼19］6 ［53∼129］68 2 粘膜脱（3），脱出（1）， 瘻孔形成（1）
Noseらもまた縫合固定をしない代わりに cyanoacrylate adhesivesを使用し S 法を行った 8 例の報告を 2016 年 に行っている4)．この報告ではストーマ関連合併症はな かった． 以上のように，わが国では同様の報告が増えてきてい るが，海外からの報告は少ないことから国際的に普及し ているとは言えない．また，従来法との比較検討はほと んどなされておらず，本報告と三藤ら9)の報告のみであ り，S 法の有用性の評価を国際的に発信することは今後 の新生児外科医療の発展に我が国が貢献できる可能性が ある．また，従来法のみならず，これらの各術式間での 比較検討も将来的には必要になる可能性がある． 3 Sutureless enterostomy の合併症について 今回の我々の比較では，手術時間に大きな差は認めら れなかったが，従来法と比較して S 法で出血量は少ない 傾向を認めた．また，術後早期合併症は従来法で瘻孔が 2例，狭窄が 1 例で生じたのに対し，S 法では狭窄が 1 例のみの発症で少ない傾向が見られた．循環・呼吸など に非常に繊細な管理を要する超低出生体重児において， 術後早期を安全に管理するために合併症を減らすことが 必須であり，この点では S 法に優位性がある． しかし，晩期に腸管脱出・離開など，緊急手術に至る 合併症があったことから，従来法と比較してより体重や 週数など未熟な状態で人工肛門閉鎖術を必要とする症例 を経験した．人工肛門閉鎖後の術後経過は良好ではあっ たが，今後検討すべき課題である．対して，従来法では これらの合併症が少ないことから，人工肛門閉鎖までの 期間をより待てるという利点がある． S法に関する報告では，患児の成長とともに脱出など の合併症が増える可能性があると言及している報告が複 数ある1)11)13)．多くが著者らの印象にとどまり明確に検 証されていないが，超低出生体重児症例に対する S 法 の晩期合併症の議論においては，人工肛門閉鎖時期の検 討が必要であると考えられた．いずれの報告も定量的な 解析は行われていないが，腹圧の上昇による脱出の増加 などが原因として疑われている．一方で，S 法であって もより成熟した児に施行した場合には，大きな合併症な く経過している報告12)もあり，単純に腹圧のみでは説明 がつかない部分がある． 超低出生体重児においての人工肛門閉鎖時期につい て，術後 10 週以上が望ましいという報告や14)，体重 2.5 kg以上が望ましいとする報告15)，6 週間以内でも問題が ないとする報告16)もあり，未だ明確なコンセンサスは得 られておらず今後の検討が待たれるところである．当院 では従来 2.5∼3 kg 程度を目安に人工肛門閉鎖を行って いるが，今後は，S 法の症例ではより早期（修正 40 週 以降，体重 2 kg 以上，等）の手術を検討しており，今 後の検討課題である． 瘻孔については，S 法でも従来法でも発生しており， 原因については未解明であるが，人工肛門の手術後行う 術式による差ではないと考えられる．人工肛門の閉鎖時 期と同様に，今後検討が必要である． 4 本研究の限界 第一に症例数が少なく，少数の症例の脱落などが結果 に影響する可能性が非常に高くあり，本術式が標準術式 になり得るかの可能性については慎重に検討すべきであ る．しかし，超低出生体重児に対する人工肛門造設術で 多くの外科医が難渋し，多種の方法が報告されているこ とから，今回のデータは今後のより大規模な研究の実施 に向けた貴重なデータであると考える．第二に本研究で は，S 法の適応症例に対応した従来法症例を抽出してい るため，選択バイアスがかかっている可能性がある．ま た，2017 年以降は一部の症例に対して S 法を使用して いるため，この点でも除外できないバイアスが存在しう ることを考慮する必要がある． 5 結 論 S法は出血量・術後早期合併症は改善する可能性があ るが，術後晩期に再手術を要する合併症が増える可能性 が示唆された．S 法で人工肛門造設術を施行された症例 では，人工肛門閉鎖術をより早期に行うことで，晩期合 併症を予防できる可能性がある．今後も症例を重ねて検 討する必要がある． 利益相反状態はありません． （謝辞：患児の治療に協力していただいた当院新生児科・ NICUスタッフの皆様に感謝する． 本論文の概要は第 56 回日本小児外科学会学術集会（2019 年 5月，福岡県久留米市）で報告した．） 文 献
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（2020年 6 月11日受付） （2021年 1 月 7 日採用）
Comparison Between Sutureless and Conventional Enterostomy
in Extremely Low Birthweight Infants
Kentaro Hayashi, Tetsuya Ishimaru, Kanako Omata, and Hiroshi Kawashima
Department of Pediatric Surgery, Saitama Children’s Medical Center Purpose: Sutureless enterostomy was invented to prevent
stoma-related complications in extremely low birthweight neonates; however, its efficacy remains unknown. In this study, we aimed to evaluate the usefulness of sutureless enterostomy.
Methods: We retrospectively examined neonates (weighing
less than 1 kg within 10 days after birth) who underwent enterostomy between 2015/1/1 and 2018/12/31. The early and late periods were defined as the first 30 days postoperation and over 30 days, respectively.
Results: Four patients (5 cases) underwent sutureless
enterostomy (Sutureless), whereas five patients (5 cases) underwent conventional enterostomy (Conventional). The median gestational age, birth weight, age at operation, duration of operation, and blood loss volume for the Sutureless group were 24 weeks and 3 days, 605 g, 5 days, 91 min, and
3.0 ml, and those for the Conventional group were 24 weeks and 1 day, 632 g, 7 days, 95 min, and 22.0 ml, respectively. The Sutureless group had two postoperative complications (two cases and one case in the early and late periods, respectively), whereas the Conventional group had four (two cases and three cases in the early and late periods, respectively). Two patients in the Sutureless group required emergency operations owing to stoma-related complications in the late period, whereas in the Conventional group, one patient in the early period and one patient in the late period required emergency operation.
Conclusions: Sutureless enterostomy may be associated
with reduced bleeding volume and stoma-related complications in the early period and with more emergency operations in the late period. Further research on stoma closure timing may be warranted.
Key words: extremely low birthweight infant, surgical stomas, enterostomy, sutureless surgical procedures, postoperative complications
Correspondence to: Hiroshi Kawashima, Department of Pediatric Surgery, Saitama Children’s Medical Center, 1-2, Shintoshin, Chuo-ku, Saitama City, Saitama, 330-8777 JAPAN
