680 臨 床
多 発 性 肺 動 静 脈 痩 に 併 発 した
Streptococcus sanguisに
よ る脳 膿 瘍 の1例
名古屋市立大学第1内 科 中 村 敦 山 田 保 夫 服 部 隆 康 児 島 康 浩 山 本 俊 信 松 浦 徹 武 内 俊 彦 高浜市立病院内科 山 腰 雅 宏 共立湖西総合病院内科 山 本 和 英 (平成5年1月25日 受付) (平成5年3月18日 受理)Key words: pulmonary arteriovenous fistula, brain abscess, Streptococcus sanguis
序 文 肺 動 静 脈 痩(Pulmonary arteriovenous 丘stula:以 下PAVF)は 脳 梗 塞,脳 出血,脳 膿 瘍, 脳 動 静 脈 奇 形 な ど中 枢 神 経 疾 患 の併 発 が 多 い と言 わ れ て い る1)2).Romanら3)は 中 枢 神 経 疾 患 の合 併 率 は30%以 上 で,こ の うち 脳 膿瘍 の合 併 率 は5% で あ った と述 べ て お り,PAVFの 発 見 動 機 と して 脳 膿 瘍 に よ る 中枢 神 経 症 状 を 挙 げ た例 も報 告 さ れ て い る4)5). 今 回 私 た ち は,高 校 入 学 時 の 胸 部X線 で 発 見 さ れ たPAVFの 経 過 観 察 中 にStreptococcus san-guisに よ る脳 膿 瘍 を 併 発 し た1症 例 を 経 験 した の で,本 症 例 に お け る脳 膿 瘍 の 発 症 メ カ ニズ ム の 検 討 を 加 え報 告 す る. 症 例 症 例:19歳,男 性. 主 訴:頭 痛,嘔 吐. 既 往 歴 お よ び家 族 歴:特 記 す べ き こ とな し. 現 病 歴:昭 和63年,高 校 入 学 時 に 胸 部 異 常 陰 影 を 指 摘 さ れ 当 科 へ 精 査 入 院,PAVFと 診 断 した が 多 発 性 で 自覚 症 状 が 軽 微 な た め 経 過 観 察 し て い た.平 成3年10月22日,鼻 出 血,頭 痛,嘔 吐 の た め近 医 へ 入 院,頭 部CTで 占拠 性 病 変 を指 摘 され, 11月7日 当 科 へ 転 院 した. 入 院 時 理 学 所 見:身 長178cm,体 重60kg,意 識 清 明.体 温36.7℃,血 圧120/80mmHg,脈 拍72/分, 整.心 音,呼 吸音 に 異 常 を認 め ず,血 管 雑 音 も聴 取 しな か った.舌 背 に 毛 細 血 管 拡 張 を,四 肢 に軽。 度 の チ ア ノ ーゼ とバ チ 状 指 を認 め た.神 経 学 的 所 見 と して,右 の 視 力 低 下 と同名 半 盲,平 衡 障 害, 書 字 障 害 を 認 め た. 入 院 時検 査 所 見(Table1):PAVFに 続 発 した と思 わ れ る 多 血 症 と低 酸 素 血 症 の 他 は,炎 症 所 見 に 乏 し く血 液 生 化 学 検 査 も概 ね 正 常 で あ った.細 菌 学 的 検 査 で は,咽 頭 拭 い液 お よ び 喀 痰 か ら α-Stretocoocusを,咽 頭 拭 い液 か らStaphylococcus aureusを 検 出 し た が,血 液,尿 の 培 養 は 陰 性 で あ った. 胸 部 画 像 所 見:胸 部 単 純X線 写 真 で は,両 肺 野 に 多 発 結 節 影 を 認 め,胸 部CT(Fig.1)で は右 肺 S1,S5,左 肺S1+2を 除 く区域 に多 発 す る大 小 の動 静 脈 痩 を 認 め た.心 臓 超 音 波 検 査 で は,血 栓,疵 別 刷 請 求先:(〒467)名 古 屋市 瑞 穂 区瑞 穂 町 字 川澄1 名 古屋 市 立 大学 第1内 科 中 村 敦
Table 1 Laboratory data on admission 贅,シ ャ ン トな どを 認 めず,心 機 能 も正 常 で あ っ た.肺 血 流 シ ンチ グ ラ ム で は,シ ャ ン ト率 は45% に達 して お り,昭 和63年 当 時 の25%と 比 較 し著 明 に 増 加 して いた. 頭 部 画 像 所 見:頭 部CT(Fig.2A,B)で は, 左 後 頭 葉 に リン グ 状 に 造 影 され る被 膜 を有 す る内 部 低 吸 収 域 の 多 房 性病 変 と,周 囲 に随 伴 す る浮 腫 を 認 め た.頭 部MRI(Fig.2C,D)で は,ほ ぼ 均 一 な 厚 さ の 被 膜 を有 す る多 房 性 病 変 が よ り鮮 明 に 描 出 され た.内 部 はT1強 調 画 像 で 造 影 効 果 の 乏 しい 低 信 号 を,T2強 調 画 像 で 高 信 号 を示 した.脳 血 管 造 影 で は,脳 梁 周 囲 動 脈,角 回 動 脈,側 頭 後 頭 動 脈 に よ り栄 養 さ れ る被 膜 濃 染 像 と内 部 の無 血 管 野 を 認 め た.脳 動 脈 奇 形 を 疑 わ せ る所 見 は認 め な か っ た. 臨 床 経 過:画 像 所 見 お よ び 臨 床 経 過 か ら脳 膿 瘍 の 合 併 と 診 断,浸 透 圧 利 尿 剤 に よ る 脳 浮 腫 改 善 を 図 る と と も に,第7病 日 よ りCTX4g/日 の 投 与 を 開 始,第10病 日 か ら はABPC2g/日 も 併 用,さ ら に 第14病 日 か らCTXをLMOX49/日 に 変 更 し た が 頭 痛,嘔 吐 な ど 臨 床 症 状 の 改 善 を み な か っ た. 外 科 的 治 療 の 適 応 と判 断 し,第16病 日 に 膿 瘍 ド レ ナ ー ジ を 施 行 し た.ド レ ナ ー ジ 液 は 黄 土 色,粘 調 で,好 中 球 を 主 体 とす る 炎 症 細 胞 を 多 数 認 め,異 型 細 胞 を 認 め な か っ た.塗 沫 標 本 で グ ラ ム 陽 性 球 菌 お よ び そ の 貧 食 像 を 認 め,培 養 でS.sanguis, biogroup I-1(同 定 方 法:api-Streptococcus Sys-tem;パ ス ッ ー ル 研 究 所,フ ラ ン ス)を 分 離 し た. 平 成5年7月20日
682 中村 敦 他
Fig. 1 Chest CT on admission showed multiple arteriovenous fistulas in both lungs except for right S1, S5, and left S1+2
第23病 日に は 隔 絶 さ れ た 膿 瘍 腔 の残 存 に対 し再 度 ド レナ ー ジ を 追 加,分 離 株 のMIC測 定(Table2) で 感 受 性 の 高 いABPCに 再 度 抗 生 剤 を 変 更 し,以 後 順 調 に臨 床 症 状 お よ び 頭 部CT像 の 改 善 を み た (Fig.3).初 回 入 院 時 に比 べ シ ャ ン ト率 の 増 加 を み るPAVFに 対 しDetouchable ballooncath-eterを 用 い て主 要 病 変 の塞 栓 術 を施 行 し,退 院 と した.現 在,明 ら か な神 経 学 的 後 遺 症 を 認 めず, 抗 痙 攣 剤 の 予 防 投 与 の み で 経 過 観 察 中 で あ る. 考 案 一 般 に脳 膿 瘍 は,隣 接 した 感 染 巣 か ら脳 内 に進 展 拡 大 す る例,遠 隔 病 巣 か ら血 行 性 に飛 来 す る例, 開放 性,穿 通 性 外 傷 な い し術 後 に続 発 す る例,特 発 性 の 四者 に 大 別 され る6). PAVF患 者 に お け る脳 膿 瘍 発 症 の メ カ ニ ズ ム に は,肺 動 静脈 シ ャ ン トの 存 在,続 発 す る多 血 症 や 低 酸 素 血 症,末 梢 血 管 拡 張 や 脳 動 静 脈 奇 形 の 合 併 な ど の 要 因 が 複 雑 に 関 連 し て い る と考 え られ
Fig. 2 Brain CT on admission (A, B) showed multilocular low density areas with ring-enhanced capsules in the left occipital lobe. Brain MRI (C, D) showed multilocular encapsulated lesions more clearly.
A
C
B
D
る7).即 ち,1)多 血 症 の た め 血 栓 形 成 が 助 長 さ れ, こ れ が 肺 内 シ ャ ン トの 存 在 に よ り脳 に 梗 塞 巣 を 形 成,こ の 抵 抗 減 弱 部 に 二 次 的 に 感 染 が 加 わ っ て 発 症 す る,2)末 梢 の 拡 張 血 管 が 破 綻,こ れ を 門 戸 と し て 侵 入 し た 菌 が い わ ゆ るseptic emboliを 生 じ,肺 内 シ ャ ン トを 介 し て 遠 隔 病 巣 を 脳 に 形 成 す る,3)合 併 し た 脳 血 管 奇 形 に 感 染 が 加 わ り膿 瘍 を 形 成 す る,な ど 様 々 な 機 序 が 考 え ら れ て い る3)8)。 本 症 例 に お け る 脳 膿 瘍 の 発 症 メ カ ニ ズ ム と し て は,発 症 当 時 に 鼻 出 血 を 伴 っ て い た こ と,詳 細 な 同 定 は 行 わ れ な か っ た も の の 気 道 よ り α-Streptococcusを,膿 瘍 ド レ ナ ー ジ 液 よ りS.San-gu内 を 検 出 し た こ と,明 ら か な 心 腔 内 血 栓 や 疵 贅,脳 血 管 奇 形 な ど を 認 め な か っ た こ と か ら,鼻 腔 内 のS.Sanguisが 破 綻 し た 鼻 粘 膜 の 血 管 か ら 流 血 中 に 侵 入 しseptic emboliを 形 成,こ れ が 肺 動 静 脈 シ ャ ン トの 存 在 に よ り十 分 な ク リ ア ラ ン ス を 受 け ず,脳 へ の 遠 隔 病 巣 を 生 じ た 可 能 性 が 考 え ら れ た.Fig. 3 Follow up brain CT. Each CT was taken after the first drainage (A); after the second drainage (B); 1 month after the second drainage
(C); 3 months after the second drainage (D). Multilocular abscesses in the left occipital lobe had gradually diminished in number and size.
A
C
B
D
脳 膿 瘍 の起 炎 菌 とし て は ブ ドウ球 菌,連 鎖 球 菌, 嫌 気 性 菌 な どが 多 く認 め られ る一 方,起 炎 菌 が証 明 さ れ な い 症 例 も30%近 く存 在 す る6)9)10).した が っ て脳 膿 瘍 の 治療 で は,広 域 スペ ク トラ ム を有 し,髄 液 移 行 の 良好 な第3世 代 セ フ ェム や広 域 ペ ニ シ リン な どの 抗 生 剤 が まず 選 択 され9),起 炎 菌 の 分 離,同 定 の 結 果 に よ り抗 生剤 の 変 更,追 加 が な され る.抗 生 剤 治 療 が 奏 効 せ ず,外 科 治 療 を 要 す る 例 も 少 な く な く,Mampalamら9)は 脳 膿 瘍 102例 の77%に 穿 刺 排膿 術 や 全 摘 出術 を 施 行 し,抗 生 剤 単 独 治 療 例 は17例 で あ った と報 告 して い る. 本 例 も膿 瘍 が多 房 性 で 頭 蓋 内 圧 充 進 症 状 が 強 く, 抗 生 剤,浸 透 圧 利 尿 剤 に よ る治 療 で は 改 善 が 得 ら れ ず,外 科 的 ドレナ ー ジ を必 要 とし た.外 科 治 療 の 適 応 と して は頭 蓋 内 圧 充 進 が 著 明 な例,脳 室 穿 破 の 危 険 性 が 高 い例,膿 瘍 が 多発 性 な い し多 房 性Table 2 Susceptibility (MIC) of S. sanguis iso-lated from the culture of drainage fluid (106cfu/ ml). の 例,膿 瘍 の 縮 小 が 遷 延 す る 例,痙 攣 発 作 の コ ン ト ロ ー ル が 困 難 な 例 な ど が 挙 げ ら れ る11)が,近 年 CT導 入 に よ る 早 期 診 断,抗 生 剤 の 進 歩 な ど に よ り保 存 的 治 療 の み で 治 癒 が 得 ら れ た と の 報 告12)13) が 散 見 さ れ て き て お り,今 後 期 待 が も た れ る と こ ろ で あ る. 脳 膿 瘍 を 合 併 し たPAVFで は,脳 膿 蕩 の 再 発 も 報 告 さ れ て お り4)5),可 能 な 限 りPAVFの 切 除 が な さ れ る べ き で あ る が,本 例 の よ うな 手 術 困 難 例 や 手 術 無 効 例 に は 肺 動 静 脈 塞 栓 術 が 有 用 と さ れ て い る14)15).本 例 も シ ャ ン ト血 流 を 可 及 的 に 減 少 さ せ る べ く主 要 病 変 の 塞 栓 術 を 試 み た が 十 分 な 効 果 は 得 ら れ て お ら ず,今 後 の 検 討 の 余 地 を 残 し て い る. PAVFの 発 症 要 因 に 関 し て,そ の 約40∼60%に 遺 伝 性 末 梢 性 毛 細 血 管 拡 張 症(Hereditary hemorrhagic telangiectasia:以 下HHT,別 名 Rendu-Osler-Weber病)の 関 連 が 報 告 さ れ て い る1)2).本 症 例 は 小 児 期 よ り頻 回 の 鼻 出 血,労 作 時 呼 吸 困 難 な ど の 自 覚 症 状 を 有 し,PAVFの 他 に 舌 背,胃 粘 膜 に も 毛 細 血 管 拡 張 を 認 め た.し か し 家 平 成5年7月20日
684 中村 敦 他 族 内 発 症 は 明 ら か で な く,HLA抗 原 の 検 索 で HHTと の 関 連 が 報 告16)17)され て い るHLA-A2, Bw17,Bw35を 認 め な い な ど,HHTと の 関 連 は 明 ら か で は な か っ た ． 本 論文 の要 旨は第35回 日本感 染 症 学会 中 日本 地方 会 総 会 (平成4年11月7日,神 戸)に お いて 発表 した. 謝 辞 稿 を終 え るに あた り,ド レナ ージ液 中 の 細菌 培 養, 同定 を 快 くお引 受 け頂 いた 東京 総 合 臨 床検 査 セ ン ター 出 口 浩 一 先 生,膿 瘍 ドレナ ー ジを 施行 頂 い た名 古 屋 市 立大 学 脳 神 経 外 科 学教 室 金 井秀 樹,小 出和 雄 両 先 生 に深 謝 致 します. 文 献
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A Case of Brain Abscess due to Streptococcus sanguis in Association with Multiple Pulmonary Arteriovenous Fistulas
Atsushi NAKAMURA1), Yasuo YAMADA1), Takayasu HATTORI1), Yasuhiro KOJIMA1), Toshinobu YAMAMOT01), Toru MATSUURA1), Toshihiko TAKEUCHI1),
Masahiro YAMAKOSHI2) & Kazuhide YAMAMOT03) 1)
First Department of Internal Medicine, Nagoya City University 2)Department of Internal Medicine, Takahama City Hospital
3)Department of Internal Medicine, Kosai General Hospital
A case is reported here of brain abscess due to Streptococcus sanguis in association with multiple pulmonary arteriovenous fistulas. A 19-year-old male who had been diagnosed in 1988 as pulmonary arteriovenous fistulas was admitted to our hospital for repeated epistaxis, headache, and vomiting. A brain abscess which was diagnosed using various roentogenologic examinations, worsened despite conservative therapy. Additional surgical drainage was performed; S. sanguis was isolated from the drainage fluid. After drainage, clinical symptoms gradually improved with no subsequent neurological dificits.
We have formulated the following hypothesis regarding the mechanism of abscess formation in this case: S. sanguis invaded from a ruptured nasomucosal vein, forming a septic emboli in the blood flow, which passed through a pulmonary arteriovenous shunt and led to the formation of a brain abscess which established a metastatic presence in the cerebral tissue.
