December 2008
舌 お よ び 頬 粘 膜 に咬 傷 を認 め た
Gilles de la Tourette症
候 群 の1例
星 野
都
・重 松 久 夫 ・趙
恩樺
・渡 辺 容 子
福 山 裕 子 ・鈴 木 正 二 ・坂 下 英 明
A case report
of bite wounds
of the tongue
and buccal mucosa
due to
Gilles de la Tourette's
syndrome
Miyako HOSHINO, Hisao SHIGEMATSU, Una CHO, Yoko WATANABE
Yuko FUKUYAMA, Seiji SUZUKI, Hideaki SAKASHITA
Keywords: Gilles de la Tourette's syndrome (ジ ル ・ ド ゥ ・ラ ・ ト ゥ レ ッ ト症 候 群), self-mutilation(自 傷 行 為), bite wounds(咬 傷)
This report describes a case of bite wounds on the tongue and buccal mucosa in a boy with Gilles de la Tourette's syndrome (GTS).
The boy had developed progressive multiple motor tics on the face, neck, and body. In January 2007, when he was 11 years old, vocal tics associated with simple sound developed. These tics eventually prevented the boy from going to school. Consultation with a pediatric neurological clinic resulted in a diagnosis of GTS, and the patient was managed by medication with Serenace (R), Depromel (R), and Risperdal (R). In spite of the medication, however an oral ulcer, considered to have resulted from a bite wound, developed in August 2007. Therefore, he was referred to our clinic by a physician on February•¡, 2008.
Clinical examination showed an ulcer on the left retro-molar region and the front side of the tongue. The wound was thought to have resulted from a self-inflicted bite. Oral splint treatment was applied for 4 weeks in order to pre-vent any further oral mutilation, and this allowed to heal. Since then, the patient has shown some improvement of the GTS symptoms, and currently there is no evidence of oral mutilation.
緒 言 Gilles de la Tourette症 候 群(以 後,GTS)は 複 数 の 運 動 性 チ ッ ク と1つ 以 上 の 音 声 チ ック を基 本 病 態 と す る疾 患 で あ り,1885年Gilles de la Touretteに よ り, 症 候 群 と し て は じめ て 整 理 さ れ 報 告 さ れ た1).以 後, トゥ レ ッ ト症 候 群 あ る い は ト ゥ レ ッ ト障 害 と し て 広 く知 られ る よ う に な り,今 日 に 至 っ て い る.本 症 候 群 は 運 動 性 チ ッ ク や 音 声 チ ッ ク の ほ か に,随 伴 症 状 と して 強 迫 観 念 や 強 迫 行 為2),自 傷 行 為3,4)が 認 め られ る.本 症 候 群 の 発 生 頻 度 は10,000人 に4∼5例5) とい わ れ る が,本 邦 に お け る疫 学 調 査 で は発 生 頻 度 が0.5%と 予 想 以 上 に 高 率 で あ っ た と の 報 告 も あ り, 小 児 神 経 内 科 領 域 で は決 して ま れ な疾 患 で は な い と い わ れ る6,7).し か し な が ら,歯 科 ・口腔 外 科 に来 院 す る 患 者 は,自 傷 行 為(咬 傷)に 対 す る 治 療 を 目的 と して 紹 介 され る症 例 で あ り,歯 科 ・口腔 外 科 領 域 か ら の 本 症 候 群 に 関 す る報 告 は 極 め て 少 な い3,4). 今 回 著 者 ら は,自 傷 行 為 に よ り舌 お よ び 頬 粘 膜 に 潰 瘍 を呈 したGTSの1例 を経 験 した の で,文 献 的 考 察 を 加 え,そ の概 要 を報 告 す る. 症 例 患 者:12歳11か 月,男 児. 初 診:2008年2月 ■ 日. 明海大学歯学部病態診 断治療 学講座口腔顎顔面外科学第2 分野(主 任:坂 下英 明 教授)
Second Division of Oral and Maxillofacial Surgery, Department of Diagnostic and Therapeutic Sciences, Meikai University School of Dentistry
写 真1 初 診 時 口腔 内 写 真 a: 舌 前 方 部 に咬 傷 と その 周 囲 組織 の腫 脹 を認 め る. b: 左側 臼 後 部 か ら頬 粘 膜 にか けて 深 い 潰瘍 を認 め る. 主 訴:舌,頬 粘 膜 を咬 ん で し ま う 現 病 歴:2007年1月(小 学6年3学 期)頃 よ り, 以 前 よ りあ っ た 「瞬 き」や 「急 に首 を振 る」 と い っ た 癖 に加 え て,「 キ ー 」 とい う奇 声 が 発 現 し,不 登 校 傾 向 が 顕 著 と な っ た.こ の た め,2007年2月 小 児神 経 科 を 受 診 し た と こ ろGTSと 診 断 され 治 療 が 開 始 さ れ た.同 年8月,舌 や 左 側 頬 粘 膜 部 に 潰 瘍 が 出 現, 市 販 の ス テ ロ イ ド軟 膏 の 塗 布 を行 う も,症 状 を繰 り 返 し徐 々 に 増 悪 し,2008年2月25日,某 歯 科 を 介 し て 当科 へ 紹 介 さ れ 来 院 し た.な お,当 科 受 診 の2日 前,39℃ の 発 熱 を 認 め,近 医 に て 抗 菌 薬(フ ロ モ ッ ク ス(R))と解 熱 性 鎮 痛 剤 の 処 方 を受 け て い た. 既 往 歴:特 記 事 項 な し. 家 族 歴:特 記 事 項 は な い が,両 親 と2歳 年 上 の 兄 の4人 家 族. 現 症: 全 身 状 態;身 長157cm,体 重50kg,体 温37.5℃, イ ラ イ ラ と入 眠 障 害 が 認 め られ た.GTSの 診 断 にて 写 真2 ス プ リン ト装 着 時 所 見 a,b下 顎 の 安 静 位 を基 準 と した被 覆型 の ス プ リン ト を装 着.後 方 部 は や や 短 め に設 定 し,臼 後 部 頬 粘 膜 を 咬 み こ まな い よ う調 整 して い る. か か りつ け医 か らセ レ ネ ー ス(R),リ スパ ダ ール(R),デ プ ロ メ ー ル(R)の処 方 を受 け て い た.運 動 性 チ ッ ク と して,顔 面 チ ッ ク(瞬 き),頸 部 チ ッ ク(首 を振 る), 躰 幹 部 チ ック(体 の振 る え)が み られ,ま た,待 合 室 に て 「キ ー」 と い う音 声 チ ッ ク が 聴 か れ た. 局 所 所 見;左 側 顎 下 リ ンパ 節 に軽 度 腫 脹 と圧 痛 が み られ た.口 腔 内 所 見 で は,舌 前 方 部 に潰 瘍 と そ の 周 囲 の 腫 脹 を認 め た(写 真1-a).臼 後 部 か ら頬 粘 膜 部 に か け て 深 い潰 瘍 を認 め た(写 真1-b).口 衛 生 状 態 は 比 較 的 良 好 で あ り,上 下 左 右 第2大 臼 歯 ま で 萌 出 し,齲 蝕 歯 は な く,咬 合 状 態 は 良 好,際 立 っ た歯 列 不 整 もみ られ な か っ た.ま た,ス トレ ス 時 に 歯 軋 りが 認 め られ た. 臨 床 診 断:GTSに 随 伴 す る 自 傷 行 為 に よ る 舌 お よ び 左 側 頬 粘 膜 部 潰 瘍(咬 傷). 処 置 お よび 経 過:舌 お よび 頬 粘 膜 部 の 咬 傷 は ど ち ら も縫 合 を要 す る ほ どの もの で は な い と判 断 し,局 所 洗 浄 の 上,ア ズ ノ ー ル 軟 膏 の 塗 布 に て 経 過 をみ る
小 児 口 腔 外 科 December 2008 写 真3 1か 月後 の 口腔 内 所 見 舌(a)お よび 左 側 臼 後 部 頬 粘 膜 部(b)の 潰 瘍 は 治 癒 して い る, こ と と した.ま た,前 医 に て 処 方 さ れ た 抗 菌 薬 の 内 服 継 続 を指 導 し た.付 き添 っ て 来 院 した 母 親 はGTS に つ い て,か か りつ け 医 よ り指 導 を受 け て お り,口 腔 の 潰 瘍 が 自 傷 行 為(咬 傷)に よ る も の で あ る こ と は す ぐ に理 解 が 得 ら れ た.母 親 お よ び 患 児 に説 明 の 上,咬 傷 防 止 を 目的 と して ス プ リ ン ト療 法 を 開 始 す る こ と と した,3月5日,被 覆 型 ス プ リ ン トを 装 着 (写 真2),3月16日,右 側 後 方 の 頬 粘 膜 部 に 潰 瘍 が 出 現 した た め,ス プ リン トの 右 側 後 縁 部 を調 整 し た. こ の 間,咬 傷 以 外 に左 手 親 指 に 対 す る 自傷 行 為 が 出 現 し,テ ー ピ ン グ が 行 わ れ て い た.そ の 後,咬 傷 は み ら れ ず 症 状 は軽 快 傾 向 を示 し,4月12日 に は 粘 膜 部 潰 瘍 は す べ て 治 癒 した(写 真3).以 後,ス プ リ ン トは本 人 の 希 望 時 の み の 使 用 と した.学 校 へ は 遅 刻 は す る も の の,こ の 頃 よ り不 登 校 に つ い て は改 善 し よ う とす る努 力 が み られ る よ う に な っ た. 8月23日,経 過 観 察 に て 来 院 した 際 に は,初 診 時 に み られ た イ ラ イ ラ や 入 眠 障 害 は 改 善 し,内 服 薬 も 表1 GTS診 断 に お け る臨 床 的 特 徴 1. 2∼15歳 の 間 の 発 症 2. 複 数 の 筋 群 を侵 す 再 発 性,反 復 性,不 随 意 的,急 速, 無 目 的 な 運 動 の 存 在 3. 多様 な 音 声 チ ェ ッ ク 4. 数 分 な い し数 時 間 は 運 動 の 不 随 意 的 抑 制 が 可 能 で あ る こ と 5. 症 状 の 強 さは 数 週 な い し数 か 月 の 間 で 変 動 が み ら れ る こ と 6. 1年 間 を越 え る 持 続 減 量 も し く は 自主 的 に 休 薬 して い る 状 態 で あ っ た. 運 動 性 チ ッ ク の う ち 頸 部 チ ッ ク(首 を 振 る)は 残 存 して い た が,躰 幹 部 の チ ッ ク(体 の 振 る え)は1日1 ∼2回 に 減 少 し,顔 面 部 チ ッ ク(瞬 き)は 解 消,音 声 チ ッ ク も消 失 して い た.咬 傷 を 含 め,自 傷 行 為 は ほ とん ど な い と の こ と で あ り,口 腔 粘 膜 に 傷 は 認 め ら れ な か っ た 。 ス トレ ス 時 の 歯 軋 り は 初 診 時 と同 様 に み られ,ス プ リ ン トは破 損 して い た.破 損 した ス プ リ ン トを再 製 し,希 望 時 の 使 用 を許 可 し た.現 在,経 過 良 好 で あ る が,引 き続 き経 過 観 察 を予 定 して い る. 考 察 Gilles de la Tourette症 候 群(GTS)は 多 様 な 運 動 性 チ ッ ク と音 声 チ ッ ク な ど の 特 徴 的 な 臨 床 症 状 か ら 診 断 が 下 され る.チ ッ ク症 状 に つ い て は,(1)単 純 運 動 性 チ ッ ク(「瞬 き 」や 「首 を振 る」 な どの 突 発 的 で 急 速 な単 純 運 動)と,(2)複 雑 運 動 性 チ ッ ク(「ス キ ッ プ 」や 「立 ち 止 ま り」 な ど の や や 複 雑 な 運 動),(3)単 純 音 声 チ ッ ク(「 鼻 を嗚 ら す 」,「咳 払 い 」,「奇 声 な ど の 単 音 節 の 発 声 」 な ど),そ して(4)複 雑 音 声 チ ッ ク (「反 響 言 語 」,「反 復 言 語 」,「イ ン トネ ー シ ョ ンの 変 化 」,「複 数 の 音 節 か ら な る 発 声 」,「汚 言 」 な ど)に 分 け られ る7),チ ッ ク に はGTSの 他,運 動 性 ま た は 音 声 チ ッ ク の い ず れ か1つ を呈 す る慢 性 運 動 性 ま た は慢 性 音 声 チ ッ ク や,連 続 し て12か 月 以 上 継 続 す る こ との な い 一 過 性 チ ッ ク が 挙 げ ら れ る.こ れ ら と の 鑑 別 を含 め,GTSの 診 断 に 当 た っ て は,以 下 の 臨 床 的 特 徴(表1)が 参 考 と な る8). (1) 2∼15歳 の 間 の 発 症 (2) 複 数 の 筋 群 を侵 す 運 動 の 存 在 (3) 多様 な 音 声 チ ック (4) 運 動 の 随 意 的 抑 制 の 可 否 (5) 症 状 の 強 弱 の 変 動 (6) 1年 間 を超 え る持 続 GTSの 運 動 性 チ ッ ク の 出 現 頻 度 は 部 位 に よ っ て
異 な っ て い る が,「瞬 き」 な ど の顔 面 の チ ッ ク が も っ と も発 現 頻 度 が 高 く,90%以 上 の 症 例 に認 め られ る とい わ れ て い る7).顔 面 部 以 外 の,頸 部 の チ ッ ク は 70∼80%,上 肢 の チ ッ ク は60%,肩 の チ ック は50%, 下 肢 の チ ッ ク は40%,そ して 躰 幹 の チ ック は20∼30 %と 報 告 され て い る7).音 声 チ ッ ク に つ い て は 単 音 節 の 発 声 は,咳 払 い や 鼻 症 状 を含 め る と95%に 認 め られ る と され,複 雑 音 声 チ ック は16∼24%,汚 言 は12%前 後 に 認 め られ る7).GTSの 重 症 度 は症 例 に よ っ て 大 き く異 な る が,一 般 に,運 動 性 チ ック につ い て は,顔 面 か ら抹 消 に 向 か うほ ど発 現 閾 値 が 高 い とい わ れ,下 肢 の チ ッ ク な ど,抹 消 の チ ッ ク が 存 在 す る症 例 ほ ど,ま た チ ック の 数 が 多 い ほ ど,重 症 度 が 高 い9,10).音 声 チ ック につ い て は,単 純 音 声 チ ック よ り も複 雑 音 声 チ ッ ク の 方 が重 症 度 は 高 く,と り わ け汚 言 の 発 現 は重 症 度 が 高 い と され る10). 自験 例 は11歳 時 に 発 症 して お り,「瞬 き」(顔 面 の チ ッ ク),「 首 を後 ろ に振 る」(頸 部 の チ ック),な らび に 「体 の 振 る え」(躰 幹 の チ ェ ック 〉 とい っ た 複 数 の 単 純 運 動 性 チ ッ ク を認 め る と と も に,「 キ ー」 とい っ た 単 純 音 声 チ ッ ク を併 発 して い た.こ れ らの 症 状 は 1年 以 上 に わ た り,当 科 初 診 時 は,イ ラ イ ラや 不 眠, 自 傷 行 為 な ど も加 わ り,症 状 は 増 悪 して い た. GTSは 神 経 疾 患 と 精 神 疾 患 との 境 界 に あ る と も い わ れ,器 質 的 要 因 と精 神 的 要 因 の ど ち らが 症 状 に よ り多 く関 連 す る か は個 々 の 症 例 で 異 な る11).器 質 的 要 因 と し て は,黒 質 ―線 状 体 系,中 脳 ― 皮 質 系 の 異 状 に よ る ドー パ ミ ン2(D2)受 容 体 の 過 敏 性 が 示 唆 され て い る12).精 神 的 要 因 と して は,家 庭 環 境 か らの 心 理 的 ス トレ ス,す な わ ち,兄 弟 の 葛 藤,優 等 生 タ イ プ の 兄 弟 へ の 劣 等 感,家 族 の 病 気,厳 しい 父 や 祖 父 へ の 恐 怖 心,母 親 と接 す る機 会 が少 な い こ と か ら生 じ る母 子 分 離 不 安,両 親 の 子 供 へ の 過 干 渉 な ど が 挙 げ られ る4,13).こ の た めGTSの 治 療 に は,薬 物 療 法14∼16),心 理 療 法 ・行 動 療 法4),そ して 自傷 行 為 に対 す る対 症 療 法3)な ど,総 合 的 な 治 療 が 必 要 と な る.症 例 に よ り重 症 度 は さ ま ざ ま で あ る こ とか ら, 必 ず し も薬 物 療 法 を 必 要 と し な い 症 例 も あ る が,一 般 に,葉 物 療 法 と して,D2受 容 体 の 拮 抗 薬(haloperi-dol, pimozide)14),α2ノ ル ア ド レナ リ ン受 容 体 の 作 用 薬(clonidine)14),ド ーパ ミ ン作 用 薬15)な ど の 有 効 性 が 報 告 され て い る.自 験 例 で は,か か りつ け 医 よ り セ レ ネ ー ス(R)(haloperidol),リ ス パ ダ ー ル(R) (5HT2拮 抗 剤)お よ び デ プ ロ メ ー ル(R)(選 択 的 セ ロ トニ ン再 取 り込 み 阻 害 剤)が 処 方 され て い た. 心 理 療 法 ・行 動 療 法 の 一 環 と して は,精 神 的 ス ト レ ス の 除 去 を 目 的 と し た カ ウ ン セ リ ング の 重 要 性 を 指 摘 す る報 告 も あ る4).患 児 へ の カ ウ ン セ リ ング は, 患 児 が リ ラ ッ ク ス で き る こ と を 目的 と して 行 わ れ る が,患 児 の リ ラ ッ ク ス の た め に は 環 境 を整 え る こ と も重 要 で あ る4,6).自 験 例 に お け るGTSを 発 症 した 小 学6年 の3学 期 を は さ ん だ 環 境 因 子 を み て み る と,小 学4年 時 か ら陸 上 の 強 化 選 手 に 選 出 され て い た こ と,小 学6年 の1年 間 父 親 が 単 身 赴 任 と な っ て い た こ と,両 親 は 共 稼 ぎに て 母 親 の 帰 宅 は 毎 日 か な り遅 い こ と な ど が 挙 げ られ た.GTS発 症 後 は,陸 上 の 強 化 選 手 は 辞 退 せ ざ る を得 な い 状 況 と な り,当 科 初 診 時 に は不 登 校 傾 向 が 顕 著 で あ っ た.中 学 に 入 り, 強 化 選 手 で は な い が 陸 上 部 に 所 属 して 活 動 を再 開 し た.父 親 も 単 身 赴 任 か ら戻 っ て きて お り,当 科 受 診 後 あ た りか ら は 不 登 校 傾 向 の 改 善 に も 努 力 し て い る.こ れ らの 環 境 因 子 が,患 児 に ど の よ う な影 響 を, ど の 程 度 与 え た か は不 明 で あ る が,GTSの 発 症 な ら び に 症 状 の 増 悪 や 緩 解 に 何 らか の 関 連 が あ っ た 可 能 性 は 否 定 し得 な い. GTSの 随 伴 症 状 で あ る 自傷 行 為 に つ い て は,そ の 原 因 と して,(1)不 随 意 的 運 動 チ ッ ク症 状,(2)強 迫 性 行 為,(3)疾 病 利 得 的 行 為 な ど が 考 え られ る2).こ の た め そ の 治 療 に は や は り総 合 的 な 対 応 が 必 要 と され る が,自 傷 行 為 に対 して は これ を防 止 しな け れ ば 重 大 な 結 果 を 招 く恐 れ17)が あ り,早 急 な 対 症 療 法 が 必 要 で あ る. 対 症 療 法 と して は,首 や 頭 部 を急 に 動 か す こ とへ の 対 策 と して ヘ ッ ドプ ロテ ク タ ー が,眼 球 へ の 自 傷 行 為 の 予 防 と して 両 肘 進 展 固 定 装 具 な ど が 適 応 と さ れ る17).特 に,舌,頬 粘 膜,口 唇 と い っ た 口 腔 領 域 へ の 自傷 行 為(咬 傷)に つ い て は,歯 科 ・口 腔 外 科 で の 対 応 が 必 要 と な る.口 腔 領 域 の 自傷 行 為 に 対 す る 治 療 に 関 して の 報 告 は,Lesch-Nyhan症 候 群2,18,19),自 閉症20),精 神 発 達 遅 滞 を 始 め とす る重 度 心 身 障 害13), 全 身 無 汗 無 痛 症21),精 神 分 裂 病22)な ど,こ れ ま で に さ ま ざ ま な 疾 患 が 対 象 と し て 報 告 され て き て い る. 当 然,症 例 ご と に そ の 対 応 は 異 な り,画 一 的 な治 療 方 法 が あ る わ け で は な い が,Dicks23)は 口 腔 の 自傷 行 為 の 程 度 に よ る分 類 を行 っ て い る.す な わ ち,カ テ ゴ リー1を 口 腔 へ の 自傷 行 為 の み られ な い 群,カ テ ゴ リー1を 口 腔 へ の 自傷 行 為 は み られ る が,言 葉 で の 制 止 や ス プ リ ン トの 使 用 に よ り 自傷 行 為 を抑 制 で き る群,そ して,カ テ ゴ リーIIIを抜 歯 が 有 効 な治 療 法 と考 え ら れ る群 と し て い る.こ の 分 類 はLesch-Nyhan症 候 群 を 対 象 と した もの で あ る が,GTSに お い て も有 用 と思 わ れ る.前 述 の 自傷 行 為 に 関 す る報 告 の な か に は,咬 傷 の 原 因 と な っ て い る 歯 の 抜 去 が 問 題 解 決 の 最 も実 際 的 な 対 策 で あ る と す る報 告2,19) が散 見 され る.し か し,そ の 一 方 で,抜 歯 は 咬 傷 部 位 の 移 動 を認 め る の み で 無 効 で あ っ た と す る報 告24)
小 児 口 腔 外 科 December 2008 も あ り,永 久 歯 の 抜 去 は 絶 対 に 必 要 と考 え られ る場 合 以 外 は安 易 に 行 うべ き で は な い とす る意 見 もみ ら れ る20).保 存 的療 法 と して は,挙 上 型 と して 咬 合 挙 上 冠 や ピ ボ ッ ト,被 覆 型 と して オ ー ラル ス プ リ ン ト, 遮 断 型 と して オ ー ラル ス ク リー ン,圧 排 型 と して 口 唇 プ ロ テ ク タ ー な ど が 報 告 され て い る24).ど の タ イ プ の もの が 適 応 とな る か は 症 例 ご と に検 討 す る 必 要 が あ る が,被 覆 型 に つ い て は有 効 で あ っ た とす る報 告 が 散 見 され る18, 24).自 験 例 も被 覆 型 の ス プ リ ン ト を 適 用 し,現 時 点 で は 良 好 な結 果 を得 る こ と が で き て い る.た だ し,GTSは 症 状 の 増 悪 と緩 解 を繰 り返 す こ と が 特 徴 と され る3)こ と か ら,長 期 の 経 過 観 察 が 必 要 と思 わ れ る. 予 後 に つ い て は 大 部 分 の 症 例 は成 人 期 に な る と症 状 は 軽 快,消 失 す る と い わ れ る8)が,思 春 期 に は GTSに 関 係 す る 問 題 行 動 が 一 層 大 き く な る 可 能 性 も指 摘 され て い る11).ま た,ま れ に成 人 後 に よ り重 篤 な症 状 を呈 し た症 例 も報 告25)さ れ て い る.自 験 例 は 複 数 の 運 動 性 チ ッ ク と 単 純 音 声 チ ッ ク に 加 え,自 傷 行 為 も認 め ら れ た.現 在,諸 症 状 は 軽 減 し,自 傷 行 為 もみ ら れ な く な っ て き て い る が,患 児 は思 春 期 に あ り,今 後 も 引 き続 き 注 意 が 必 要 で あ る と考 え て い る. 結 語 本 論 文 は,自 傷 行 為 に て 舌 と頬 粘 膜 に咬 傷 を き た し たGilles de la Tourette症 候 群 の1例 につ い て,若 干 の 文 献 的 考 察 を 加 え て そ の 概 要 を報 告 し た. 本 論 文 の 要 旨 は,第20回 日本小 児 口 腔 外 科 学 術 大 会 (2008年9月20日,埼 玉)で 発 表 した. 引 用文 献
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