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CEREBRAL ARTERIOVENOUS MALFORMATION ASSOCIATED WITH HEMATOMA Katsuhito AKAGI, Yoji TAKIMOTO and Kunio HORIBE (Osaka National Hospital, Osaka) There ar

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CEREBRAL ARTERIOVENOUS

MALFORMATION

ASSOCIATED

WITH HEMATOMA

Katsuhito

AKAGI,

Yoji TAKIMOTO

and Kunio HORIBE

(Osaka National Hospital,

Osaka)

There

are few detailed

reports on the

cerebral

arteriovenous

malformation

associated

with hematoma,

in spite of the fact that this clinical state necessitates

emergency

operation.

Twenty-two

cases of arteriovenous

malformation

which

have been experienced

in our

clinic

were

analyzed in this

regard.

CT scan has made it easy to find out intracerebral

hematoma,

but in the case of arteriovenous

malformation

the cerebral

angiogram

is

indis-pensable for its exact diagnosis.

Of 22 patients

19 had bleeding

episodes

and 10 came to our

clinic associated

with hematoma,

6 were supratentorial

and 4 infratentorial.

An extremely

acute course

was observed

in 8 including

all 4 infratentorial

cases

and all of them

were

operated within 48 hours from onset.

Other 2 cases were acute and subacute,

and the both

were supratentorial.

In 8 cases the evacuation

of intracerebral

hematoma

and total

extir-pation of the arteriovenous

malformation

were performed

at the same time,

but in the case

of arteriovenous

malformation

of the

brainstem,

extirpation

of the arteriovenous

malfor-mation was impossible

and only intracerebellar

hematoma

was evacuated.

The prognosis

for operative

treatment

of hemorrhages

from arteriovenous

malformation

was good for the supratentorial

cases,

but bad for the infratentorial

ones,

in which only

one case of cerebellar

arteriovenous

malformation

associated

with hematoma

was saved

without any residua.

ARTERIAL SAC OF THE GREAT VEIN OF GALEN A CASE REPORT

Yutaka ISHIJIMA, Hiroshi TSUJI and Takashi NAKAMURA (Kyoto National Hospital, Kyoto)

A case of arterial sac of the great vein of Galen in a one year and 5-months-old male infant is presented, and he is the 50th case reported in the world so far. The patient developed generalized convulsion and increased circumference of the head since one year after his birth. On admission his head circumference was 52.5 cm and fontanelle was still open without bulging. No remarkable neurological findings but slight anisocoria were noted. A large round isodense mass continuous to a smaller one in the midline was demonstrated by CT scan in the trigonum of the left lateral ventricle. Ventricular dilatation and widening of subarachnoid space were also disclosed. The left carotid and right vertebral

(2)

angio-脳 内 血 腫 を 伴 つ た 脳 動 静 脈 奇 形 に つ い て 赤 木 功 人* 瀧 本 洋 司* 堀 部 邦 夫* 要 旨 脳 卒 中 の 救 急 とい う場 合, 脳 動 静脈 奇形 の 出血 例, 特 に脳 内血 腫 を伴 つ た 例 が 当然 問題 に な るに もか か わ らず, そ の報 告 は 極 め て 少 な い. 最 近私 共 の 経 験 した22例 のAVMの 症 例 の うち血 腫 を合併 した症 例 につ い て 検 討 し た. 22例 中 19例 に 出血 が み られ, 天幕 上AVM15例 中6例, 天幕 下AVM7例 中4例 に 脳 内血 腫 の合 併 が 認 め られ た. AVMに 血 腫 を合 併 した場 合救 急 手 術 の 対 象 とな る こ とが 多 く, 10例 中8例 が発 症 後24時 間 以 内の 緊 急 手 術 を 要 したが, 天 幕 下 の4例 はす べ て この う ちに は入 る. 天 幕 上 の救 急 手 術 例 に死 亡 は な く, 全 例 手 術 に よ り好 結 果 を得 た が, 天 幕 下 の4例 で は1例 の み 救 命 に成 功 した が, 他 は死 亡 し, 天 幕 上 の もの と天幕 下 の もの とで 予 後 に大 きな 相 異 が 見 られ た. 脳 幹AVMの 血腫 合併 例 につ い て は, 現 在 の と こ ろ手 術 に よ る治 療 効 果 は 認 め られ て い ない. 脳 卒 中 の 外科 とい う場 合, 脳 動 脈 瘤, 高 血 圧 性脳 出 血 と共 に脳 動 静 脈 奇 形(以 下 「AVM」 と略 す)が 当然 含 まれ るに もかか わ らず, 脳 卒 中 救 急 に 関 す るdis-cussionでAVMの 問 題 が 取 り扱 われ る こ とは 奇妙 に も極 め て希 で あ る. そ の 理 由 と し て は, AVMが 脳 卒 中 と して の く も膜 下 出 血(以 下 「SAH」 と略 す), 脳 内血 腫 に よ り外 科 的 治 療 の 対 象 とな りなが ら, 出 血 す る こ とが割 合 少 ない と考 え られ て い る こ と, ま た 出血 しな くと も痙 攣 発 作, 脳 局所 症 状 を示 す こ とに よ り脳 腫 瘍 な ど との 鑑 別 を要 す る こ と もあ り, この 点 で 出血 を主徴 とす る脳 動 脈 瘤 な ど とは様 相 の 異 な る点 を持 つ こと, 更 に治 療 法 自体 に 手 術適 応, 手 術 方 法 を め ぐつ て い ま だ に未 解 決 の 問 題 が あ り, 統 一 確 立 され た もの が 出 て い な い こ とな どが 挙 げ られ る と考 え られ る. 今 回, 私 共 は, 最 近 当科 に お い て 経験 し たAVMの 症 例 に つ い て 主と して脳 内血 腫 を伴 つ た もの に つい て 脳 卒 中救 急 の 立 場 か ら検 討 し, 得 られ た知 見 に つ いて い さ さか の文 献 的 考 察 を加 え て報 告 す る. 対 象 対 象 とな つ た症 例 は, 昭 和49年6月 よ り昭和54年 まで の5年 間 に国 立 大 阪病 院脳 神 経 外 科 で 経 験 し た AVM22例 で あ る. Table 1に 示 す ご と く, 年 令 は10 才 か ら61才 ま で で, 22例 中16例 が10才 台 か ら30才 台 で あ つ た. 性 別 は 男 性13例, 女 性9例 で あ る. AVMの 局 在 に よ り天 幕 上 と 天 幕 下 の もの を 横 線 で 区 分 し て お り, 天 幕 上 の もの15例, 天 幕 下 の も の7例 で あ る. 症 状 を み る と, 無 症 状 が1例 あ り(症 例17), 15例 が SAHを 主 と す る 出 血 で 発 症 し, 6例 が 痙 攣 発 作 で 発 症 し た が, 痙 攣 で 初 発 し た もの の う ち4例 が 結 局 出 血 を 起 こ し(→hで 示 し た), 最 終 的 に22例 中19例(86%) が 出 血 を 起 こ し, そ の う ち 半 数 強 の10例 が 脳 内 血 腫 を 伴 つ て い た(Hで 示 し た). こ れ ら10例 に つ い て 検 討 し た. 結 果 10例 の 脳 内 血 腫 を 伴 つ たAVMの 症 例 をTable 2 に 示 す. 男 性3例, 女 性7例 で 女 性 に 多 く, 年 令 は10 才 か ら45才 に わ た る が, 10才 台 の3例 が す べ て 血 腫 を 合 併 し て い る こ と は 若 年 性 脳 卒 中 に お け る 本 症 の 占 め る位 置 を 示 し て 注 目 さ れ る. 血 腫 は 天 幕 上AVM15例 中6例, 天 幕 下AVM7例 中4例 に 見 られ た. 天 幕 上AVMの 血 腫 の 存 在 部 位 は, 3例 が 頭 頂 葉 で, 前 頭 葉, 側 頭 葉, 後 頭 葉 が1例 ず つ で, 側 頭 葉 の 1例 が 脳 室 内 に 穿 破 し て い た. これ に 対 し, 天 幕 下 AVMの 血 腫 は す べ て 小 脳 内 に 存 在 し, 全 例 第4脳 室 内 に 穿 破 し て い た. CourseはPia1)に よ る も の で, 発 作 後48時 間 以 内 に 手 術 を 要 し た も の をextremely acute, 1週 以 内 をacute, 2週 以 内 をsubacute, そ れ 以 後 の も の を chronicと す る と, 私 共 の 症 例 でchronicの も の は な く, 天 幕 上 の 症 例 にacuteとsubacuteが1例 ず つ あ る外, 8例 ま で がextremely acuteの 範 ち ゆ う 国 立 大 阪 病 院 Osaka National Hospital

*脳 神 経 外 科 Katsuhito AKAGI Yoji TAKIMOTO Kunio HORIBE (Cerebral Arteriovenous Malformation

(3)

Table 1

Cerebral

arteriovenous

malformation

(1974-1979)

Table 2 Cerebral arteriovenous malformation associated with hematoma

に は 入 る.

手 術 の 予 後 を も と の 仕 事 に 復 帰 し た もの をgood, い く らか の 神 経 脱 落 症 状 を遣 し な が ら もself-care 可 能 の も の をfair, bed-riddenの も の をpoorと す る

と, 天 幕 上 の も の に つ い て は 良 好 で, 死 亡 例 もpoor もな く, 全 例 血 腫 と共 にAVMが 全 摘 され, 術 後 脳 室 内穿 破 例 も含 め て意 識 改 善 も著 明 で, 一 時 的 に片 麻 痺 な ど を残 した もの も リハ ビ リテー シ ヨ ンに よ り急 速 に改 善 し, 1例 の左 頭 頂 葉 血 腫 が 言 語 障害 と軽 度 の 片 麻 痺 を 残 してfairで あつ たが, 残 る全 例 が現 在 満 足

(4)

Fig. 1 Arteriovenous malformation in the posterior fossa shown by right brachial angiography with sub-traction. (case 22)

Fig. 2 CT scan showing high density area in the right parietal region (case 10)

Fig. 3 Left carotid angiogram showing arteriovenous malformation (case 10) す べ き状態 で 生 活 して い る. これ に対 し, 天 幕 下AVMに つ い て は, 頭 部 外 傷 後 遺 症 の 検 査 で 偶然 脳 幹AVMを 発 見 され た61才 の男 子 の1例 を除 く6例 が す べ てSAHで 発症 し, その う ち 血腫 を合 併 して い た4例 は いず れ も急激 に進 行 性 意 識 障害 を来 す いわ ゆ る脳 卒中 激 症 型 で, 来 院 時す べ て 昏 睡状 態 で, い ず れ も小脳 に血 腫 を形成 し, 第4脳 室 内 に穿 破 し, 脳 幹 を圧 迫 し, 呼 吸 障 害, 除 脳 硬 直 な どを 示 し, い ず れ もPiaのextremely acuteと 形 容 す る に ふ さわ しい 経過 を 示 し た. これ らの う ち2例 は脳 幹AVMで, うち1例 は 初 回SAH発 作 時VAGに よ りAVMが 確 認 され な が ら(Fig. 1)直 接 手 術 不 可 能 と判 断 し, 経 過 観 察 中 再 度 の 出血 で 小 脳 に血 腫 を形 成 し, 共 に 血腫 の除 去 の み が行 われ たが 死 亡 した. 残 る2例 は小 脳AVMで, 血腫 と共 にAVMの 全摘 を行 い, 1例 は既 に報 告 し た ご と く,2)呼吸 停 止, 対 光反 射 鈍 麻 の状 態 で手 術 し, 後遺 症 な く治 癒 せ しめ 得 たが, 1例 は 脳 幹 の 変 化 が irreversibleで 救 命 し得 なか つ た. 考 案 は じめ に述 べ た ご と く, AVMの 脳 卒中 に 占 め る位 置 に や や特 殊 な 点 が あ り, ま たAVMの 手 術 療 法 に つ い て い ま だ統 一 した見 解が 見 られ な い と し て も, AVMが 脳 内 血 腫 を伴 う場 合手 術 の対 象 とな る こ とに は 諸家 に ほ とん ど異 論が 見 られ な い1.)∼5)しか しなが ら, AVMに 関 す る文 献 の 多 数 な る こと, また 近年 脳 血管 障 害 の 外 科 に 関 して 論ぜ られ る こ との 多 きに 比 し て, 血 腫 を伴 つ たAV血 の手 術 や, その 予 後 に 関 す る報 告 は極 めて 少 な い. AVMの 外 科 的 治療 を 論ず るに 当 た つ て, そ の 手 術 適応 を決 定 す る もの は その 患 者 の 示 す症 状 であ ろ う. AVMの 症 状 の 主な もの は 出血 と痙 攣 で あ るが, 一般 に 出血 は50%位1)3)と い われ, Perretら6)に よ る と入 院 ま で に68%に 出 血 を み て い るが, 私 共 の22例 中19例 (86%)に 比 して極 め て 低 く, ま た一 般 にAVMか ら の 出血 は破 裂 動 脈 瘤 の 出 血 と比 較 して 重篤 でな く, 致 命 的 な もの は少 な い3)5)と い われ て い る こ とな どが, AVMの 脳 卒 中 の 外科 に お け る関 心 を低 く して い る理 由 と考 え られ る. しか し, 私 共 の 出 血 した症 例19例 中 血腫 を伴 つ た も の が10例 あ り, その う ち発作 後48時 間 以 内 に救 命 の た

(5)

めの 救 急 手 術 を 要 した もの が8例 あ つ た こ とは, 既 に 私 共 が 指 摘 した よ うに,7)最 近 のAVMの 脳 卒 中 にお け る役 割 を考 え るに 当 た つ て注 目す べ き こ と で あ ろ う. 診 断 に 当 たつ て, 従 来 の脳 血 管 撮 影 の み な らず, 最 近 のCTの 開発 に よ り手 術 前 に血 腫 の存 在 部 位 と 拡 が りの 診 断 は一 層 容 易 とな つ たが(Fig. 2), や は り AVMの 場 合CTの みの 診 断 で は不 十分 で 脳 血 管 撮 影 に よ るfeeding artery, nidus, draigning veinの 確 認 が 必 須 で あ り(Fig. 3), 後 頭 蓋 窩 のAVMに は 更 にsubtractionが 必 要 で あ る(Fig. 1).

一般 に血 腫 を合 併 し たAVMは 手 術 的 に 摘 出 しやす い3)5)とい わ れ て い るが, これ は 主と してchronic caseに つ い て い え る こ とで, acute caseで は血 腫 に

よ り脳 はherniationの 危 機 に さ ら され て お り, 特 に 天 幕 下 の場 合, 後 頭 蓋 窩 とい う閉 鎖 腔 内 で の 生 命 中枢 で あ る脳 幹へ の急 速 な 圧 迫 に よ りその 危 険 性 は 更 に 高 く, acute epidural hematomに 対 す る ご と き寸 刻 を争 う血 腫 除 去 を必 要 と し, 更 に 複雑 な椎 骨 動 脈 系 よ りのfeederの 確 認 と処 理 には 手 術 用 顕 微鏡 を駆 使 し て の精 密 な手 術 が 要求 され る. 予後 に 関 して は, 天 幕 上AVMに つ い て は極 め て 良 好 で あ り, た と え脳 室 に穿 破 し, 昏 睡 状態 の もの で あ つ て も積 極 的 に手 術 すべ きで あ ろ う. 天 幕 下AVM につ い てPoppenら8)は 天 幕 上 の もの に比 し出 血 で死 亡 す る恐 れ は少 ない と述 べ て い るが, これ は 私 共 の症 例 には 全 く適 合 せず, 天 幕 下AVM7例 中, 無症 状 の1例 を除 く全 例 が 出血 で 発 症 し, 4例 が 致 命 的 血 腫 を合 併 したextremely acuteのcaseで, 3例 が 死 亡 した. ただ 天 幕 下AVMの 場 合, 脳 幹 は現 在 の とこ ろuntouchableの 領 域 に属 して お り, 果 して私 共 の 死 亡 した2例 の ご と く, 小脳 血 腫 を除 去 す るだ け の手 術 に 意 味が あ つた か ど うか に つ いて は疑 問 の 向 き もあ ろ うか と考 え られ るが, この 点 につ いて 指 針 を与 え て くれ る文献 は 見 当 た らな い. Drakeら9)に よつ て 試 み られ て い る脳 幹AVMに 対 す る直 達 手 術が 今 後 の 方 向 を示 す ものの 一 つ とい え よ う. 結 語 過 去5年 間 に 当科 で経 験 した22例 のAVM症 例 の う ち特 に脳 内血 腫 を 合併 した10例 につ い て 臨床 的 に検 討 し, そ の病 態, 診 断, 手 術的 治 療 につ い て 若 干 の 文献 的 考 察 を 加 え て 報 告 し た. 1. AVM22例 中19例 が 出 血 し, う ち10例 が 脳 内 血 腫 を 合 併 し て い た. 2. 天 幕 上 の も の6例, 天 幕 下 の もの4例 で, 天 幕 下 の もの 全 例 を 含 む8例 に 救 急 手 術 が 施 行 さ れ た が, 天 幕 上 の もの に 死 亡 は な く全 例 好 結 果 を 得 た. 天 幕 下 の も の の う ち1例 の み 救 命 に 成 功 し た. 3. 脳 幹AVMの 血 腫 合 併 例 に 対 す る 手 術 の 治 療 的 効 果 は 認 め られ な か つ た. (本 論 文 の 要 旨 は, 昭 和54年10月 仙 台 に お け る第34 回 国 立 病 院 療 養 所 総 合 医 学 会 シ ン ポ)ジ ウ ム 「脳 卒 中 救 急 に 関 す る 諸 問 題 」 に お い て 発 表 し た.) 文 献

1) Pia, H.W.:The acute treatment of cerebral arteriovenous angiomas associated with hematoma, Cerebral angiomas, 155, Springer, Berlin, 1975

2) 赤 木 功 人 他:動 静 脈 奇 形 の 出 血 に よ る 急 性 小 脳 内 血 腫 の1治 験 例, 脳 神 経 外 科, 5, 485, 1977 3) 鈴 木 二 郎:脳 卒 中 の 外 科, 医 学 書 院, 東 京, 1974 4) French, L.A.:Surgical treatment of

arteri-ovenous malformation, Clinical Neurosur-gery, 24, 22, 1977

5) Cophignon, J.et al.:Cerebral arteriovenous malformations, Prog. neurol. Surg., No.6, 195, Karger, Basel, 1978

6) Perret, G.et al.:Arteriovenous malfor-mations, A cooperative study, 200, Lippincott. Philadelphia, 1969

7) 赤 木 功 人 他:脳 動 静 脈 奇 形 の 経 験, 医 療, 33, 63, 1978

8) Moody, R.A. & Poppen, J.L.:Arteriovenous malformations, J.Neurosurg., 32, 503, 1970 9) Drake, C.G.:Surgical removal of

arteri-ovenous malformations of the brainstem, a report of three cases, Microneurosurgery, International symposium on microneuro-surgery, 21, 医 学 書 院, 東 京, 1975

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