CEREBRAL ARTERIOVENOUS
MALFORMATION
ASSOCIATED
WITH HEMATOMA
Katsuhito
AKAGI,
Yoji TAKIMOTO
and Kunio HORIBE
(Osaka National Hospital,
Osaka)
There
are few detailed
reports on the
cerebral
arteriovenous
malformation
associated
with hematoma,
in spite of the fact that this clinical state necessitates
emergency
operation.
Twenty-two
cases of arteriovenous
malformation
which
have been experienced
in our
clinic
were
analyzed in this
regard.
CT scan has made it easy to find out intracerebral
hematoma,
but in the case of arteriovenous
malformation
the cerebral
angiogram
is
indis-pensable for its exact diagnosis.
Of 22 patients
19 had bleeding
episodes
and 10 came to our
clinic associated
with hematoma,
6 were supratentorial
and 4 infratentorial.
An extremely
acute course
was observed
in 8 including
all 4 infratentorial
cases
and all of them
were
operated within 48 hours from onset.
Other 2 cases were acute and subacute,
and the both
were supratentorial.
In 8 cases the evacuation
of intracerebral
hematoma
and total
extir-pation of the arteriovenous
malformation
were performed
at the same time,
but in the case
of arteriovenous
malformation
of the
brainstem,
extirpation
of the arteriovenous
malfor-mation was impossible
and only intracerebellar
hematoma
was evacuated.
The prognosis
for operative
treatment
of hemorrhages
from arteriovenous
malformation
was good for the supratentorial
cases,
but bad for the infratentorial
ones,
in which only
one case of cerebellar
arteriovenous
malformation
associated
with hematoma
was saved
without any residua.
ARTERIAL SAC OF THE GREAT VEIN OF GALEN A CASE REPORT
Yutaka ISHIJIMA, Hiroshi TSUJI and Takashi NAKAMURA (Kyoto National Hospital, Kyoto)
A case of arterial sac of the great vein of Galen in a one year and 5-months-old male infant is presented, and he is the 50th case reported in the world so far. The patient developed generalized convulsion and increased circumference of the head since one year after his birth. On admission his head circumference was 52.5 cm and fontanelle was still open without bulging. No remarkable neurological findings but slight anisocoria were noted. A large round isodense mass continuous to a smaller one in the midline was demonstrated by CT scan in the trigonum of the left lateral ventricle. Ventricular dilatation and widening of subarachnoid space were also disclosed. The left carotid and right vertebral
angio-脳 内 血 腫 を 伴 つ た 脳 動 静 脈 奇 形 に つ い て 赤 木 功 人* 瀧 本 洋 司* 堀 部 邦 夫* 要 旨 脳 卒 中 の 救 急 とい う場 合, 脳 動 静脈 奇形 の 出血 例, 特 に脳 内血 腫 を伴 つ た 例 が 当然 問題 に な るに もか か わ らず, そ の報 告 は 極 め て 少 な い. 最 近私 共 の 経 験 した22例 のAVMの 症 例 の うち血 腫 を合併 した症 例 につ い て 検 討 し た. 22例 中 19例 に 出血 が み られ, 天幕 上AVM15例 中6例, 天幕 下AVM7例 中4例 に 脳 内血 腫 の合 併 が 認 め られ た. AVMに 血 腫 を合 併 した場 合救 急 手 術 の 対 象 とな る こ とが 多 く, 10例 中8例 が発 症 後24時 間 以 内の 緊 急 手 術 を 要 したが, 天 幕 下 の4例 はす べ て この う ちに は入 る. 天 幕 上 の救 急 手 術 例 に死 亡 は な く, 全 例 手 術 に よ り好 結 果 を得 た が, 天 幕 下 の4例 で は1例 の み 救 命 に成 功 した が, 他 は死 亡 し, 天 幕 上 の もの と天幕 下 の もの とで 予 後 に大 きな 相 異 が 見 られ た. 脳 幹AVMの 血腫 合併 例 につ い て は, 現 在 の と こ ろ手 術 に よ る治 療 効 果 は 認 め られ て い ない. 脳 卒 中 の 外科 とい う場 合, 脳 動 脈 瘤, 高 血 圧 性脳 出 血 と共 に脳 動 静 脈 奇 形(以 下 「AVM」 と略 す)が 当然 含 まれ るに もかか わ らず, 脳 卒 中 救 急 に 関 す るdis-cussionでAVMの 問 題 が 取 り扱 われ る こ とは 奇妙 に も極 め て希 で あ る. そ の 理 由 と し て は, AVMが 脳 卒 中 と して の く も膜 下 出 血(以 下 「SAH」 と略 す), 脳 内血 腫 に よ り外 科 的 治 療 の 対 象 とな りなが ら, 出 血 す る こ とが割 合 少 ない と考 え られ て い る こ と, ま た 出血 しな くと も痙 攣 発 作, 脳 局所 症 状 を示 す こ とに よ り脳 腫 瘍 な ど との 鑑 別 を要 す る こ と もあ り, この 点 で 出血 を主徴 とす る脳 動 脈 瘤 な ど とは様 相 の 異 な る点 を持 つ こと, 更 に治 療 法 自体 に 手 術適 応, 手 術 方 法 を め ぐつ て い ま だ に未 解 決 の 問 題 が あ り, 統 一 確 立 され た もの が 出 て い な い こ とな どが 挙 げ られ る と考 え られ る. 今 回, 私 共 は, 最 近 当科 に お い て 経験 し たAVMの 症 例 に つ い て 主と して脳 内血 腫 を伴 つ た もの に つい て 脳 卒 中救 急 の 立 場 か ら検 討 し, 得 られ た知 見 に つ いて い さ さか の文 献 的 考 察 を加 え て報 告 す る. 対 象 対 象 とな つ た症 例 は, 昭 和49年6月 よ り昭和54年 まで の5年 間 に国 立 大 阪病 院脳 神 経 外 科 で 経 験 し た AVM22例 で あ る. Table 1に 示 す ご と く, 年 令 は10 才 か ら61才 ま で で, 22例 中16例 が10才 台 か ら30才 台 で あ つ た. 性 別 は 男 性13例, 女 性9例 で あ る. AVMの 局 在 に よ り天 幕 上 と 天 幕 下 の もの を 横 線 で 区 分 し て お り, 天 幕 上 の もの15例, 天 幕 下 の も の7例 で あ る. 症 状 を み る と, 無 症 状 が1例 あ り(症 例17), 15例 が SAHを 主 と す る 出 血 で 発 症 し, 6例 が 痙 攣 発 作 で 発 症 し た が, 痙 攣 で 初 発 し た もの の う ち4例 が 結 局 出 血 を 起 こ し(→hで 示 し た), 最 終 的 に22例 中19例(86%) が 出 血 を 起 こ し, そ の う ち 半 数 強 の10例 が 脳 内 血 腫 を 伴 つ て い た(Hで 示 し た). こ れ ら10例 に つ い て 検 討 し た. 結 果 10例 の 脳 内 血 腫 を 伴 つ たAVMの 症 例 をTable 2 に 示 す. 男 性3例, 女 性7例 で 女 性 に 多 く, 年 令 は10 才 か ら45才 に わ た る が, 10才 台 の3例 が す べ て 血 腫 を 合 併 し て い る こ と は 若 年 性 脳 卒 中 に お け る 本 症 の 占 め る位 置 を 示 し て 注 目 さ れ る. 血 腫 は 天 幕 上AVM15例 中6例, 天 幕 下AVM7例 中4例 に 見 られ た. 天 幕 上AVMの 血 腫 の 存 在 部 位 は, 3例 が 頭 頂 葉 で, 前 頭 葉, 側 頭 葉, 後 頭 葉 が1例 ず つ で, 側 頭 葉 の 1例 が 脳 室 内 に 穿 破 し て い た. これ に 対 し, 天 幕 下 AVMの 血 腫 は す べ て 小 脳 内 に 存 在 し, 全 例 第4脳 室 内 に 穿 破 し て い た. CourseはPia1)に よ る も の で, 発 作 後48時 間 以 内 に 手 術 を 要 し た も の をextremely acute, 1週 以 内 をacute, 2週 以 内 をsubacute, そ れ 以 後 の も の を chronicと す る と, 私 共 の 症 例 でchronicの も の は な く, 天 幕 上 の 症 例 にacuteとsubacuteが1例 ず つ あ る外, 8例 ま で がextremely acuteの 範 ち ゆ う 国 立 大 阪 病 院 Osaka National Hospital
*脳 神 経 外 科 Katsuhito AKAGI Yoji TAKIMOTO Kunio HORIBE (Cerebral Arteriovenous Malformation
Table 1
Cerebral
arteriovenous
malformation
(1974-1979)
Table 2 Cerebral arteriovenous malformation associated with hematoma
に は 入 る.
手 術 の 予 後 を も と の 仕 事 に 復 帰 し た もの をgood, い く らか の 神 経 脱 落 症 状 を遣 し な が ら もself-care 可 能 の も の をfair, bed-riddenの も の をpoorと す る
と, 天 幕 上 の も の に つ い て は 良 好 で, 死 亡 例 もpoor もな く, 全 例 血 腫 と共 にAVMが 全 摘 され, 術 後 脳 室 内穿 破 例 も含 め て意 識 改 善 も著 明 で, 一 時 的 に片 麻 痺 な ど を残 した もの も リハ ビ リテー シ ヨ ンに よ り急 速 に改 善 し, 1例 の左 頭 頂 葉 血 腫 が 言 語 障害 と軽 度 の 片 麻 痺 を 残 してfairで あつ たが, 残 る全 例 が現 在 満 足
Fig. 1 Arteriovenous malformation in the posterior fossa shown by right brachial angiography with sub-traction. (case 22)
Fig. 2 CT scan showing high density area in the right parietal region (case 10)
Fig. 3 Left carotid angiogram showing arteriovenous malformation (case 10) す べ き状態 で 生 活 して い る. これ に対 し, 天 幕 下AVMに つ い て は, 頭 部 外 傷 後 遺 症 の 検 査 で 偶然 脳 幹AVMを 発 見 され た61才 の男 子 の1例 を除 く6例 が す べ てSAHで 発症 し, その う ち 血腫 を合 併 して い た4例 は いず れ も急激 に進 行 性 意 識 障害 を来 す いわ ゆ る脳 卒中 激 症 型 で, 来 院 時す べ て 昏 睡状 態 で, い ず れ も小脳 に血 腫 を形成 し, 第4脳 室 内 に穿 破 し, 脳 幹 を圧 迫 し, 呼 吸 障 害, 除 脳 硬 直 な どを 示 し, い ず れ もPiaのextremely acuteと 形 容 す る に ふ さわ しい 経過 を 示 し た. これ らの う ち2例 は脳 幹AVMで, うち1例 は 初 回SAH発 作 時VAGに よ りAVMが 確 認 され な が ら(Fig. 1)直 接 手 術 不 可 能 と判 断 し, 経 過 観 察 中 再 度 の 出血 で 小 脳 に血 腫 を形 成 し, 共 に 血腫 の除 去 の み が行 われ たが 死 亡 した. 残 る2例 は小 脳AVMで, 血腫 と共 にAVMの 全摘 を行 い, 1例 は既 に報 告 し た ご と く,2)呼吸 停 止, 対 光反 射 鈍 麻 の状 態 で手 術 し, 後遺 症 な く治 癒 せ しめ 得 たが, 1例 は 脳 幹 の 変 化 が irreversibleで 救 命 し得 なか つ た. 考 案 は じめ に述 べ た ご と く, AVMの 脳 卒中 に 占 め る位 置 に や や特 殊 な 点 が あ り, ま たAVMの 手 術 療 法 に つ い て い ま だ統 一 した見 解が 見 られ な い と し て も, AVMが 脳 内 血 腫 を伴 う場 合手 術 の対 象 とな る こ とに は 諸家 に ほ とん ど異 論が 見 られ な い1.)∼5)しか しなが ら, AVMに 関 す る文 献 の 多 数 な る こと, また 近年 脳 血管 障 害 の 外 科 に 関 して 論ぜ られ る こ との 多 きに 比 し て, 血 腫 を伴 つ たAV血 の手 術 や, その 予 後 に 関 す る報 告 は極 めて 少 な い. AVMの 外 科 的 治療 を 論ず るに 当 た つ て, そ の 手 術 適応 を決 定 す る もの は その 患 者 の 示 す症 状 であ ろ う. AVMの 症 状 の 主な もの は 出血 と痙 攣 で あ るが, 一般 に 出血 は50%位1)3)と い われ, Perretら6)に よ る と入 院 ま で に68%に 出 血 を み て い るが, 私 共 の22例 中19例 (86%)に 比 して極 め て 低 く, ま た一 般 にAVMか ら の 出血 は破 裂 動 脈 瘤 の 出 血 と比 較 して 重篤 でな く, 致 命 的 な もの は少 な い3)5)と い われ て い る こ とな どが, AVMの 脳 卒 中 の 外科 に お け る関 心 を低 く して い る理 由 と考 え られ る. しか し, 私 共 の 出 血 した症 例19例 中 血腫 を伴 つ た も の が10例 あ り, その う ち発作 後48時 間 以 内 に救 命 の た
めの 救 急 手 術 を 要 した もの が8例 あ つ た こ とは, 既 に 私 共 が 指 摘 した よ うに,7)最 近 のAVMの 脳 卒 中 にお け る役 割 を考 え るに 当 た つ て注 目す べ き こ と で あ ろ う. 診 断 に 当 たつ て, 従 来 の脳 血 管 撮 影 の み な らず, 最 近 のCTの 開発 に よ り手 術 前 に血 腫 の存 在 部 位 と 拡 が りの 診 断 は一 層 容 易 とな つ たが(Fig. 2), や は り AVMの 場 合CTの みの 診 断 で は不 十分 で 脳 血 管 撮 影 に よ るfeeding artery, nidus, draigning veinの 確 認 が 必 須 で あ り(Fig. 3), 後 頭 蓋 窩 のAVMに は 更 にsubtractionが 必 要 で あ る(Fig. 1).
一般 に血 腫 を合 併 し たAVMは 手 術 的 に 摘 出 しやす い3)5)とい わ れ て い るが, これ は 主と してchronic caseに つ い て い え る こ とで, acute caseで は血 腫 に
よ り脳 はherniationの 危 機 に さ ら され て お り, 特 に 天 幕 下 の場 合, 後 頭 蓋 窩 とい う閉 鎖 腔 内 で の 生 命 中枢 で あ る脳 幹へ の急 速 な 圧 迫 に よ りその 危 険 性 は 更 に 高 く, acute epidural hematomに 対 す る ご と き寸 刻 を争 う血 腫 除 去 を必 要 と し, 更 に 複雑 な椎 骨 動 脈 系 よ りのfeederの 確 認 と処 理 には 手 術 用 顕 微鏡 を駆 使 し て の精 密 な手 術 が 要求 され る. 予後 に 関 して は, 天 幕 上AVMに つ い て は極 め て 良 好 で あ り, た と え脳 室 に穿 破 し, 昏 睡 状態 の もの で あ つ て も積 極 的 に手 術 すべ きで あ ろ う. 天 幕 下AVM につ い てPoppenら8)は 天 幕 上 の もの に比 し出 血 で死 亡 す る恐 れ は少 ない と述 べ て い るが, これ は 私 共 の症 例 には 全 く適 合 せず, 天 幕 下AVM7例 中, 無症 状 の1例 を除 く全 例 が 出血 で 発 症 し, 4例 が 致 命 的 血 腫 を合 併 したextremely acuteのcaseで, 3例 が 死 亡 した. ただ 天 幕 下AVMの 場 合, 脳 幹 は現 在 の とこ ろuntouchableの 領 域 に属 して お り, 果 して私 共 の 死 亡 した2例 の ご と く, 小脳 血 腫 を除 去 す るだ け の手 術 に 意 味が あ つた か ど うか に つ いて は疑 問 の 向 き もあ ろ うか と考 え られ るが, この 点 につ いて 指 針 を与 え て くれ る文献 は 見 当 た らな い. Drakeら9)に よつ て 試 み られ て い る脳 幹AVMに 対 す る直 達 手 術が 今 後 の 方 向 を示 す ものの 一 つ とい え よ う. 結 語 過 去5年 間 に 当科 で経 験 した22例 のAVM症 例 の う ち特 に脳 内血 腫 を 合併 した10例 につ い て 臨床 的 に検 討 し, そ の病 態, 診 断, 手 術的 治 療 につ い て 若 干 の 文献 的 考 察 を 加 え て 報 告 し た. 1. AVM22例 中19例 が 出 血 し, う ち10例 が 脳 内 血 腫 を 合 併 し て い た. 2. 天 幕 上 の も の6例, 天 幕 下 の もの4例 で, 天 幕 下 の もの 全 例 を 含 む8例 に 救 急 手 術 が 施 行 さ れ た が, 天 幕 上 の もの に 死 亡 は な く全 例 好 結 果 を 得 た. 天 幕 下 の も の の う ち1例 の み 救 命 に 成 功 し た. 3. 脳 幹AVMの 血 腫 合 併 例 に 対 す る 手 術 の 治 療 的 効 果 は 認 め られ な か つ た. (本 論 文 の 要 旨 は, 昭 和54年10月 仙 台 に お け る第34 回 国 立 病 院 療 養 所 総 合 医 学 会 シ ン ポ)ジ ウ ム 「脳 卒 中 救 急 に 関 す る 諸 問 題 」 に お い て 発 表 し た.) 文 献
1) Pia, H.W.:The acute treatment of cerebral arteriovenous angiomas associated with hematoma, Cerebral angiomas, 155, Springer, Berlin, 1975
2) 赤 木 功 人 他:動 静 脈 奇 形 の 出 血 に よ る 急 性 小 脳 内 血 腫 の1治 験 例, 脳 神 経 外 科, 5, 485, 1977 3) 鈴 木 二 郎:脳 卒 中 の 外 科, 医 学 書 院, 東 京, 1974 4) French, L.A.:Surgical treatment of
arteri-ovenous malformation, Clinical Neurosur-gery, 24, 22, 1977
5) Cophignon, J.et al.:Cerebral arteriovenous malformations, Prog. neurol. Surg., No.6, 195, Karger, Basel, 1978
6) Perret, G.et al.:Arteriovenous malfor-mations, A cooperative study, 200, Lippincott. Philadelphia, 1969
7) 赤 木 功 人 他:脳 動 静 脈 奇 形 の 経 験, 医 療, 33, 63, 1978
8) Moody, R.A. & Poppen, J.L.:Arteriovenous malformations, J.Neurosurg., 32, 503, 1970 9) Drake, C.G.:Surgical removal of
arteri-ovenous malformations of the brainstem, a report of three cases, Microneurosurgery, International symposium on microneuro-surgery, 21, 医 学 書 院, 東 京, 1975